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No presenta adenopatías cervicales radiológicamente significativas. Ante la sospecha de tiroides ectópico lingual se remite el paciente a la consulta de otorrinolaringología para completar el estudio y plantear tratamiento.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clínicamente presenta voz de ocupación supraglótica, sensación de cuerpo extraño faríngeo, ronquido nocturno y apneas ocasionales. A la exploración física, mediante fibrolaringoscopia se visualiza una neoformación redondeada, de mucosa lisa y vascularizada, de aproximadamente 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro, localizada a nivel de línea media-izquierda en la base de la lengua que protruye sobre la supraglotis, sin otras alteraciones; la palpación cervical es anodina. El estudio analítico muestra un hipotiroidismo subclínico.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicita una ecografía cervical que confirma los hallazgos de la TC y una gammagrafía con tecnecio 99 que muestra un área bien definida de aumento de la actividad en línea media a nivel de la base de la lengua con ausencia de captación en otra localización, lo que confirma el diagnóstico de sospecha (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>C).</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras el diagnóstico se instaura terapia hormonal sustitutiva con levotiroxina y, dado el tamaño de la tumoración, se decide la exéresis quirúrgica una vez finalizado el tratamiento del linfoma. Se realizó una traqueotomía por dificultad para la intubación. El abordaje se llevó a cabo mediante cervicotomía media suprahioidea y faringotomía, consiguiendo la exéresis tumoral completa bajo control directo, sin lesiones asociadas de estructuras nerviosas y vasculares adyacentes (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A). Se cerró por planos y se colocó una sonda nasogástrica que se retiró a la semana. El paciente se decanuló sin complicaciones.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histopatológico informa de la presencia de un carcinoma papilar con variante folicular de tiroides de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm sobre el tiroides ectópico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>B), con infiltración de la cápsula tumoral, sin invasión linfovascular y bordes de resección libres. Mediante técnicas de biología molecular se detectó la mutación V600E de BRAF.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras el tratamiento quirúrgico se administró terapia con I-131 (una cápsula de 107,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mCi). En el estudio evolutivo, el paciente se encuentra libre de enfermedad y presenta valores de tiroglobulina estimulada <<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng/ml.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusión</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tiroides ectópico es una alteración congénita infrecuente. Su incidencia varía entre 1:3.000 y 1:200.000 dependiendo de la fuente consultada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a> y es entre 3 y 8 veces más frecuente en mujeres que en varones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>. 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No es infrecuente que el paciente esté asintomático; los síntomas más habituales son disfagia, disfonía, disnea, sensación de cuerpo extraño en boca o faringe, tos que se intensifica en decúbito y, más raramente, hemoptisis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1–3</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico de esta enfermedad se basa en la exploración física, en pruebas de imagen y en estudios de medicina nuclear. La gammagrafía permite confirmar el diagnóstico e identificar si existe además tejido tiroideo en su localización normal. Las pruebas radiológicas como la TC, la ecografía cervical y la resonancia magnética (RM) estudian con precisión el tamaño y las relaciones anatómicas del tiroides ectópico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial debe realizarse con quistes del conducto tirogloso y quistes dermoides como entidades más frecuentes, y con otras alteraciones como hipertrofia del tejido lingual, hemangiomas, linfangiomas, fibromas, lipomas, adenopatías de la línea media, quistes de retención mucosos y tumores de las glándulas salivares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En casos de tiroides ectópicos pequeños y asintomáticos el tratamiento es controvertido, aunque la mayoría de autores recomiendan tratamiento supresor con hormona tiroidea para prevenir la hiperplasia de la glándula<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La exéresis quirúrgica es en general el tratamiento de elección del tiroides lingual cuando es sintomático, de gran tamaño o se sospecha malignidad. El abordaje quirúrgico transoral se plantea en caso de tiroides de pequeño tamaño mientras que el abordaje cervical es el más generalizado para los de gran tamaño ya que permite un mejor control para la resección completa y de las estructuras adyacentes, minimizando el riesgo de complicaciones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. Como alternativa a la cirugía cuando esta no es posible, la ablación con radioyodo es una técnica segura y efectiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,4</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La posibilidad de transformación maligna del tiroides ectópico es alrededor del 1%; es más frecuente en mujeres y predomina en la tercera década de la vida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Tan solo hay descritos en la literatura 58 casos de carcinoma en tiroides lingual aparte del que presentamos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. El tipo histológico más frecuentemente descrito es el carcinoma papilar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>; en nuestro caso el análisis histopatológico mostró una variante folicular del carcinoma papilar, hallazgo menos frecuente con escasamente 5 casos descritos en el mundo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. En la revisión de la literatura se encuentra que el manejo del carcinoma del tiroides lingual debe seguir los mismos principios que en el tiroides eutópico, es decir, la resección del tumor y la disección cervical y el tratamiento adyuvante con yodo radioactivo cuando estén indicados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6,9</span></a>. La presencia de la mutación BRAF-V600E se debe de tener en cuenta como valor pronóstico ya que en el carcinoma papilar de tiroides parece asociarse a una mayor resistencia al tratamiento con <span class="elsevierStyleSup">131</span>I<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2019-05-27" "fechaAceptado" => "2019-09-24" "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 850 "Ancho" => 2500 "Tamanyo" => 179747 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Pruebas de imagen que muestran la masa de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de eje mayor a nivel de la base de la lengua. 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Caso clínico
Carcinoma papilar en tiroides lingual. Una entidad inusual
Lingual thyroid papillary carcinoma. An unusual entity
María Antón Almero
, María José Ferrer Ramírez, Raquel Solavera, Marta Faubel Serra
Corresponding author
Servicio de Otorrinolaringología, Hospital General Universitario de Castellón, Castellón, España