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La suprarrenal derecha es normal.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La hiperplasia suprarrenal unilateral es una causa poco frecuente de hiperaldosteronismo primario (sobre un 3%) que tiene tratamiento quirúrgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La hiperplasia unilateral podría tratarse de una variante de la hiperplasia suprarrenal bilateral, ya que la hiperplasia en algunos pacientes con hiperplasia bilateral podría ocurrir en diferentes momentos.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una mujer de 50 años remitida a Endocrinología por HTA refractaria para valoración de hiperaldosteronismo primario. La paciente había sido diagnosticada de HTA grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">II</span> 3 años antes de la visita. Como otros antecedentes, era fumadora y presentaba hipercolesterolemia probablemente poligénica en tratamiento con atorvastatina (80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día). Como antecedentes familiares de interés, la madre de la paciente presentaba HTA esencial controlada con un fármaco.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el momento de la primera visita estaba en tratamiento con 7 fármacos antihipertensivos con correcta cumplimentación, sin presentar un adecuado control tensional: amlodipino 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, olmesartán 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>m/24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, doxazosina 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, nebivolol 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, hidroclorotiazida 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, moxonidina 0,2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h y espironolactona 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h. La paciente había acudido en numerosas ocasiones al Servicio de Urgencias por crisis hipertensivas. Entre las exploraciones que se le habían realizado dentro del estudio de HTA refractaria presentaba ecocardiografía normal, ecografía doppler renal normal y fondo de ojo con retinopatía hipertensiva grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> en ambos ojos. El hemograma y la bioquímica eran normales. Las cifras de potasio eran normales antes de iniciar la espironolactona. También se le había realizado un cociente aldosterona/actividad renina plasmática (ALD/ARP) cuando estaba en tratamiento con amlodipino, olmesartán, doxazosina, nebivolol, hidroclorotiazida y moxonidina: ALD 153<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg/ml; ARP <0,3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng/ml/h. El cociente fue de 510, que se considera positivo para el diagnóstico de hiperaldosteronismo primario (a pesar de tratamiento con amlodipino, olmesartán e hidroclorotiazida, que producirían falsos negativos).</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicita tomografía axial computarizada (TAC) suprarrenal, y se objetiva la glándula suprarrenal izquierda aumentada de tamaño: su pata medial es de un grosor mayor de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). La suprarrenal derecha era normal. Tras los resultados de la TAC es cuando se pauta la espironolactona y se remite a la paciente a Endocrinología para confirmar diagnóstico de hiperaldosteronismo primario y valorar cirugía. En Endocrinología se considera oportuno descartar otras causas de HTA secundaria y se solicitan metanefrinas en orina de 24 h (2 determinaciones normales) y cortisoluria 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h (normal). Se decidió que la retirada de los fármacos para la realización de un test de confirmación de hiperaldosteronismo primario supondría un riesgo significativo para la paciente, por lo que se asumió el diagnóstico de hiperaldosteronismo primario ante un único cociente ALD/ARP positivo y se solicitó resonancia magnética (RM) de suprarrenales con el objetivo de caracterizar mejor la glándula suprarrenal izquierda. La RM objetivó un engrosamiento nodular de aproximadamente un centímetro en la pata medial de la glándula suprarrenal izquierda con intensidad de señal que indicaba la presencia de grasa microscópica, por lo que orientó a hiperplasia o nódulo suprarrenal izquierdo. Se solicitó también gammagrafía de suprarrenales, aunque se mantuvo el tratamiento con espironolactona. Se observó una captación aumentada en ambas glándulas suprarrenales, visible claramente a partir de las 72 h: el estudio era compatible con hiperplasia suprarrenal bilateral. Durante el transcurso del estudio, por dificultad en el control tensional, se aumentó la dosis de espironolactona progresivamente hasta 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h (manteniendo el resto de los fármacos antihipertensivos) con mejoría progresiva de las cifras tensionales. Se mantiene la normopotasemia a pesar de las altas dosis de espironolactona.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se propuso cirugía de la suprarrenal izquierda, aun sin poder asegurar curación puesto que se desestimó la realización de cateterismo de venas adrenales por no poder asegurar las condiciones óptimas de realización, ya que las guías actuales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a> aconsejan retirar los fármacos que interfieran con el sistema renina angiotensina aldosterona. No obstante, algunos autores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> realizan el cateterismo de venas adrenales sin la retirada de la espironolactona, asumiendo que si la ARP está frenada es muy improbable la estimulación de la glándula suprarrenal contralateral y, por tanto, es poco probable que interfiera en la lateralización de la hipersecreción de aldosterona.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó suprarrenalectomía izquierda laparoscópica. Tras una cirugía sin complicaciones inmediatas, se retiró de forma progresiva la medicación antipertensiva, y se dio alta hospitalaria con espironolactona 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/12 h y amlodipino 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/24 h. La anatomía patológica mostró una hiperplasia difusa de la glándula suprarrenal izquierda, sin objetivarse lesión nodular macroscópica.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la cirugía, presentó tendencia a la hipotensión con hiperpotasemia, por lo que se redujo de forma progresiva la espironolactona y el amlodipino hasta su retirada. Dos meses tras la cirugía, y ya sin medicación, mantuvo cifras de presión arterial normales y persistió la hiperpotasemia atribuible al hipoaldosteronismo contralateral por estar la otra glándula suprimida, lo que orientaría hacia la curación del proceso y apoyaría la sospecha de unilateralidad. Tres meses tras la cirugía se resolvió la situación sin necesidad de fludrocortisona. La paciente persiste normotensa y con normopotasemia sin necesidad de medicación, 2 años tras la cirugía.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el estudio de confirmación del hiperaldosteronismo primario, las últimas guías recomiendan suspender los fármacos que pueden interferir en el eje sistema renina angiotensina aldosterona y cambiarlos por otros con mínima influencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Este procedimiento puede alterar el control de presión arterial y no siempre es posible en la práctica clínica. En un estudio con 50 pacientes hipertensos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, solo 26/50 pacientes consiguieron realizarse el estudio en condiciones óptimas debido al mal control de presión arterial que presentaban, o a las comorbilidades. Seis pacientes requirieron hospitalización en el grupo en el que se realizó el estudio en condiciones óptimas: 4 ingresaron por crisis hipertensiva, uno por primer episodio de fibrilación auricular y uno por taquicardia ventricular. Durante el proceso diagnóstico, 13 pacientes necesitaron suplementos de potasio, y en 9 de ellos persistía la hipopotasemia a pesar de la suplementación (7 con hipopotasemia grave). Estos autores concluyen que el ajuste del tratamiento antihipertensivo en el estudio de hiperaldosteronismo primario solo es posible en la mitad de los pacientes y puede producir serios efectos adversos.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestra paciente se asumió el diagnóstico de hiperaldosteronismo primario con solo un cociente ALD/ARP positivo, ya que existía un riesgo significativo de retirar la medicación antihipertensiva al no tener un buen control de la presión arterial con 7 fármacos.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dado que no se realizó cateterismo de venas adrenales previo a la cirugía que nos indicara si la producción de aldosterona en nuestra paciente era uni- o bilateral, con base en la anatomía patológica, habría 2 diagnósticos posibles: hiperplasia unilateral o hiperplasia bilateral.<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">1.</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hiperplasia suprarrenal unilateral. Es una causa rara de hiperaldosteronismo primario (sobre un 3%)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La hiperplasia unilateral puede ser visible en las pruebas de imagen (TAC o RM) (sensibilidad del 53%) o aparecer como normal. En cuanto a la gammagrafía para el diagnóstico de hiperplasia suprarrenal unilateral, en un estudio que recoge datos de 30 casos con hiperplasia unilateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, solo en el 50% (6/12) de los casos se produjo una lateralización correcta. Con base en estos resultados, la gammagrafía no parece ser un método fiable para la localización en pacientes con hiperplasia suprarrenal unilateral. En cuanto a los resultados del test de furosemida-bipedestación, de los 13 pacientes a los que se les realizó, 10 (77%) tenían un descenso o ausencia de modificación en los valores de aldosterona, que indicaba una producción unilateral de aldosterona. En cambio, el cateterismo de venas suprarrenales localizó la hiperplasia unilateral en todos los pacientes a los que se les realizó (22/22). La existencia de la hiperplasia unilateral debería respaldar el argumento de que habría que realizar cateterismo a todos los pacientes con hiperaldosteronismo con pruebas de imagen negativas antes de etiquetarlos con hiperplasia bilateral y de iniciar tratamiento médico, ya que tendría una resolución quirúrgica. La hiperplasia unilateral podría tratarse de una variante de la hiperplasia suprarrenal bilateral (la hiperplasia en algunos pacientes con hiperplasia bilateral podría ocurrir en diferentes momentos). Pocos estudios han examinado la evolución a largo plazo de la hiperplasia unilateral tras adrenalectomía. En un estudio con 7 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> con hiperplasia unilateral confirmada con anatomía patológica, 6 curaron tras la cirugía. Estos 6 pacientes se siguieron una media de 8 años (rango 2-15,2 años) tras la adrenalectomía, persistiendo la curación del hiperaldosteronismo. Por tanto, la remisión completa a largo plazo en 6/7 pacientes es consistente con la hipótesis de que la hiperplasia unilateral es una entidad diferente y no es una variante asimétrica de la hiperplasia bilateral.</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">2.</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hiperplasia bilateral. Podría también plantearse la hipótesis de que nuestra paciente tenía una hiperplasia bilateral, y que se ha producido una mejoría en las cifras de presión arterial tras la escisión quirúrgica de una de las glándulas. Los resultados en la literatura varían desde ningún efecto hasta curación completa. En un trabajo con 40 pacientes con hiperplasia bilateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> a los que se les realizó adrenalectomía unilateral, con una mediana de seguimiento de 56,4 meses (rango 12-144), 15% de pacientes curaron (no precisaban tratamiento para permanecer normotensos), 20% mejoraron (precisaban menos fármacos o menos dosis de uno o más fármacos para controlar la presión arterial) y un 65% no mejoraron (precisaban el mismo o más número de fármacos). A nivel global, el porcentaje de pacientes con presión arterial controlada fue superior tras la cirugía (65 vs. 25%). En todos los grupos se produjo un aumento significativo en las cifras de potasio y los pacientes hipopotasémicos antes de la cirugía (11 pacientes) normalizaron sus cifras de potasio. Los pacientes con hiperplasia bilateral intervenidos de adrenalectomía unilateral suelen presentar una recurrencia rápida de la hipertensión a la semana o a las 2 semanas tras la cirugía.</p></li></ul></p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En vista de los diferentes estudios publicados, el diagnóstico más probable en nuestra paciente sería un hiperaldosteronismo primario por hiperplasia unilateral, ya que lo más frecuente tras la adrenalectomía unilateral en la hiperplasia bilateral es la no curación y la recidiva de la hipertensión de forma temprana tras la cirugía, y nuestra paciente permanece, 2 años tras la cirugía, sin medicación, normotensa y con normopotasemia.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La hiperplasia suprarrenal unilateral es, por tanto, una entidad diferente y no es una variante asimétrica de la hiperplasia bilateral. En el estudio de pacientes con hiperaldosteronismo primario y pruebas de imagen sin presencia de adenoma suprarrenal, es un diagnóstico que hay que considerar antes de catalogar a los pacientes con hiperplasia suprarrenal bilateral y de iniciar tratamiento médico, ya que la hiperplasia unilateral tendría resolución quirúrgica.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Protección de personas y animales</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.</p></span></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:7 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres741979" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec746186" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres741980" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec746185" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:3 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 6 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2016-02-23" "fechaAceptado" => "2016-03-14" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec746186" "palabras" => array:3 [ 0 => "Hipertensión resistente" 1 => "Hiperaldosteronismo" 2 => "Hiperplasia adrenal" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec746185" "palabras" => array:3 [ 0 => "Hypertension resistant to conventional therapy" 1 => "Hyperaldosteronism" 2 => "Adrenal hyperplasia" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La hiperplasia suprarrenal unilateral es una causa rara de hiperaldosteronismo primario (sobre un 3%) que tiene tratamiento quirúrgico.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una mujer de 50 años con hipertensión arterial refractaria en tratamiento con 7 fármacos con hiperaldosteronismo primario por hiperplasia suprarrenal unilateral, que tras suprarrenalectomía izquierda presenta curación sin necesidad de ningún fármaco antihipertensivo tras 2 años desde la cirugía.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La hiperplasia suprarrenal unilateral es una entidad diferente y no es una variante asimétrica de la hiperplasia bilateral. En el estudio de pacientes con hiperaldosteronismo primario y pruebas de imagen sin presencia de adenoma suprarrenal, es un diagnóstico que hay que considerar antes de catalogar a los pacientes con hiperplasia suprarrenal bilateral y de iniciar tratamiento médico, ya que la hiperplasia unilateral tendría resolución quirúrgica.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Unilateral adrenal hyperplasia is a rare cause of primary hyperaldosteronism (around a 3%) that has surgical treatment.</p><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A case of a patient with hypertension resistant to conventional therapy in treatment with 7 drugs who presented with primary hyperaldosteronism due to unilateral adrenal hyperplasia is presented. A left adrenalectomy was performed, and the patient had a good clinical response, with no need of any drug after 2 years of surgery.</p><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Unilateral adrenal hyperplasia is a different entity and it is not an asymmetric variant of the bilateral adrenal hyperplasia. In the study of patients with primary hyperaldosteronism and imaging tests with absence of adenoma is a diagnosis that must be considered before cataloguing patients with bilateral adrenal hyperplasia and start a medical treatment, because unilateral adrenal hyperplasia would have a surgical resolution.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 693 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 82455 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">TAC donde se evidencia la glándula suprarrenal izquierda aumentada de tamaño (flecha), con una pata medial de un grosor máximo de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm. La suprarrenal derecha es normal.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0045" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Primary aldosteronism: Diagnostic and treatment strategies" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "C. Mattsson" 1 => "W.F. Young Jr." ] ] ] ] ] "host" => array:1 [ 0 => array:2 [ "doi" => "10.1038/ncpneph0151" "Revista" => array:6 [ "tituloSerie" => "Nat Clin Pract Nephrol." 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Journal Information
CASO CLÍNICO
Hiperaldosteronismo primario por hiperplasia suprarrenal unilateral con resolución quirúrgica
Primary hyperaldosteronism due to unilateral adrenal hyperplasia with surgical resolution
O. Rubio-Puchola,
, S. Garzón-Pastorb, C. Salom-Vendrellb, A. Hernández-Mijaresb,c,d
Corresponding author
a Servicio de Endocrinología y Nutrición, Hospital General Universitario de Castellón, Castellón, España
b Servicio de Endocrinología y Nutrición, Hospital Universitario Doctor Peset, Valencia, España
c Departamento de Medicina, Universidad de Valencia, Valencia, España
d Fundación para el Fomento de la Investigación Sanitaria y Biomédica de la Comunitat Valenciana (FISABIO), Valencia, España