Estenosis de la apertura piriforme: a propósito de un paciente tratado exitosamente
Pyriform aperture stenosis: report of a patient successfully treated
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Se puede asociar a un diente incisivo central superior,<span class="elsevierStyleSup">3</span> de igual manera se han descrito asociaciones a alteraciones endocrinas del eje hipotálamo hipófisis y se ha asociado a una forma leve de holoprosencefalia.<span class="elsevierStyleSup">4-6</span> El cuadro clínico depende del grado de estenosis, desde signos leves de insuficiencia respiratoria nasal, cianosis cíclica que mejora con el llanto, hasta casos graves que constituyen una urgencia real y que pueden requerir intubación orotraqueal.<span class="elsevierStyleSup">7</span> El tratamiento es variable dependiendo de la severidad de la insuficiencia respiratoria y de la cianosis, que puede ser desde expectante con medidas conservadores como chupones orales hasta cirugía.<span class="elsevierStyleSup">8</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Informe del caso</span></p><p class="elsevierStylePara">Recién nacido masculino a término, hijo de madre diabética con malformaciones: hipertrofia ventrículo izquierdo, agenesia de riñón izquierdo, implantación baja de orejas, retrognatia y poliotia. Es revisado por disfagia caracterizada por uso de músculos accesorios de la respiración, además, presentaba episodios de cianosis cíclica que se resolvían con el llanto con respiración oral. A la exploración física se encontró paladar íntegro, fosas nasales muy pequeñas por las que no pudo pasar endoscopio flexible de 4 mm, se le tomó tomografía de senos paranasales encontrando rectificación y desplazamiento hacia la línea media de los procesos ascendentes de ambos huesos maxilares, al igual que las cabezas de los cornetes inferiores, septum central y coanas permeables. Estos datos radiográficos son compatibles con estenosis de la apertura piriforme, también presentaba incisivo superior central característico de esta enfermedad (<span class="elsevierStyleBold">Figuras 1</span>, <span class="elsevierStyleBold">2</span> y <span class="elsevierStyleBold">3</span>). Se descartaron otras malformaciones de holoprosencefalia y deficiencias de hormonas del eje hipotálamo hipófisis. Se trató inicialmente con medidas conservadoras como oxígeno suplementario; sin embargo, la sintomatología continuó, lo cual se reflejó con poca ganancia en el peso del paciente, además de los síntomas ya mencionados. Se decidió efectuar una cirugía para liberarlo de la estenosis piriforme.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="304v13n51-90024058fig1.jpg" alt="Figura 1. Corte axial de TC donde se observa estrechamiento de la apertura piriforme por el proceso ascendente del maxilar (Entre flechas). "></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 1.</span> Corte axial de TC donde se observa estrechamiento de la apertura piriforme por el proceso ascendente del maxilar (Entre flechas). </p><p class="elsevierStylePara"><img src="304v13n51-90024058fig2.jpg" alt="Figura 2. TC corte coronal con estrechez de la apertura piriforme. "></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 2.</span> TC corte coronal con estrechez de la apertura piriforme. </p><p class="elsevierStylePara"><img src="304v13n51-90024058fig3.jpg" alt="Figura 3. TC corte Axial donde se observa incisivo superior central único. "></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 3.</span> TC corte Axial donde se observa incisivo superior central único. </p><p class="elsevierStylePara">La intervención quirúrgica se llevó a cabo a los 18 días de nacido con peso corporal de 3390 g. La cirugía se realizó bajo visión microscópica haciendo una incisión sublabial ampliada, identificándose los procesos ascendentes maxilares. Se utilizó fresa diamantada para su ampliación hasta localizar la cabeza del cornete inferior, siendo los límites en la ampliación quirúrgica (<span class="elsevierStyleBold">Figura 4</span>). Se colocaron férulas con tubos endotraqueales recortados de un diámetro de 3.5 (5.0 mm en su diámetro externo) por 15 días. En el postoperatorio el paciente presentó mejoría de los síntomas obstructivos y cianosis. De manera gradual recurrieron a las tres semanas de operado los episodios de taquipnea, taquicardia, uso de músculos accesorios y cianosis al alimentarse, por lo que se utilizó una sonda orogástrica para su alimentación. Se realizó endoscopía nasal encontrando sinequias en ambas fosas nasales entre el septum y los cornetes inferiores, liberándose con el uso de radiofrecuencia colocando férula en nariz con espaciadores cilíndricos de silastic retirando los espaciadores a los siete días. Durante su internamiento fue tratado con dexametasona IV 1 mg cada ocho horas y omeprazol 4 mg IV cada 24 horas. Posterior a esta segunda intervención quirúrgica el paciente dejo de presentar síntomas obstructivos dándose de alta a los 57 días de vida.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="304v13n51-90024058fig4.jpg" alt="Figura 4. Foto quirúrgica del abordaje sublabial y exposición y fresado de la apertura pirirforme. "></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 4.</span> Foto quirúrgica del abordaje sublabial y exposición y fresado de la apertura pirirforme. </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusión</span></p><p class="elsevierStylePara">La obstrucción nasal en el recién nacido puede ser una condición que pone en peligro la vida ya que el paciente es respirador nasal obligado en las primeras seis a ocho semanas de vida, por lo tanto la obstrucción de la vía aérea a nivel de la nariz en estos pacientes puede presentarse con una variedad de síntomas que incluyen problemas en la alimentación, respiración forzada, apnea y episodios recurrentes de cianosis los cuales empeoran con la alimentación y mejoran con el llanto. Algunas de las causas de obstrucción nasal en esta edad incluyen fracturas desplazadas de los huesos nasales, desviación del septum, estenosis de la apertura piriforme y atresia de coanas.<span class="elsevierStyleSup">2</span> En el presente caso el paciente presentó datos clínicos típicos de esta patología, así como dificultad para ganar peso secundario a problemas de alimentación por la obstrucción nasal. Aunque en los casos publicados se ha descrito la gastrostomía temprana, en nuestro caso se decidió un manejo menos invasivo por lo que se colocó sonda orogástrica. </p><p class="elsevierStylePara">La apertura piriforme es la entrada ósea de la nariz y representa la parte más estrecha de la vía aérea nasal. Incluso un pequeño cambio en su área puede resultar en un incremento significativo de la resistencia del paso de aire a este nivel, este incremento puede aumentar el esfuerzo necesario para respirar a tal grado que conlleve al agotamiento.</p><p class="elsevierStylePara">Aunque se desconoce la causa de la estenosis de la apertura piriforme se cree que es secundario a un aumento en el crecimiento óseo del proceso nasal del maxilar, la cual puede ocurrir como anomalía única o en asociación con otras malformaciones como la ausencia del lóbulo anterior de la hipófisis, paladar hendido submucoso, senos maxilares hipoplásicos, incisivo central prominente, o también como una manifestación de holoprosencefalia, la cual se puede transmitir de manera autosómica recesiva y autosómica dominante. Así también, se ha asociado con trisomía 13, trisomía 18, síndrome de alcohol fetal y con diabetes materna tipo 1, deleción de 18p, 13q y 5q.<span class="elsevierStyleSup">9</span> En este caso no hubo asociación con holoproscencefalia, si bien, presentó un incisivo central prominente, implantación baja de pabellones auriculares, montículos auriculares y madre diabética, así como hipertrofia de ventrículo izquierdo y agenesia del riñón izquierdo.</p><p class="elsevierStylePara">La sospecha de estenosis de la apertura piriforme se presenta cuando no es posible introducir una sonda de succión cinco o seis French por la nariz y se diagnostica por medio de nasoendoscopia seguida de tomografía computada. En la tomografía se realiza con cortes finos cada 1 mm a 3 mm desde el paladar hasta el techo de la órbita, y se considera diagnóstico de estenosis de la apertura piriforme cuando esta mide menos de 11 mm en el corte axial a nivel del meato inferior.<span class="elsevierStyleSup">10</span></p><p class="elsevierStylePara">En cuanto al tratamiento el objetivo principal es establecer una vía aérea segura, y ésto se puede llevar acabo de manera conservadora así como quirúrgica; la manera conservadora incluye descongestivos nasales, esteroides tópicos y aire húmedo. Aunque los esteroides nasales no están aprobados por la FDA en niños menores de dos años de edad, su uso está descrito en el tratamiento de recién nacidos postoperados de reparación de atresia de coanas. Además se puede utilizar la cánula de McGovern y es necesaria la monitorización con pulsoximetría. Los pacientes que no mejoren con tratamiento conservador o que presenten episodios de cianosis y apneas son candidatos quirúrgicos, debiendo cumplir la regla de los 10:10 gramos de hemoglobina, 10 libras de peso y 10 semanas de edad; como se marcan en otros procedimientos del recién nacido.<span class="elsevierStyleSup">8</span></p><p class="elsevierStylePara">Nuestro paciente se trato de manera quirúrgica con buen resultado. Se necesita un alto índice de sospecha y un diagnóstico oportuno para el manejo de esta patología. Se han descrito perforaciones septales, desarrollo de sinequias, re-estenosis, formación de tejido de granulación en el manejo de estos pacientes. Es muy importante el manejo postoperatorio de los mismos evitando manipular la cavidad nasal para asegurar una mejor evolución.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Conclusiones</span></p><p class="elsevierStylePara">La estenosis de la apertura piriforme es una forma inusual de obstrucción nasal en el recién nacido. La evaluación inicial debe estar enfocada en distinguir entre estenosis de apertura piriforme y atresia de coanas, y ésto se logra por medio de tomografía y estudio endoscópico. Se debe investigar anomalías asociadas, aunque se puede presentar de manera aislada. El diagnóstico oportuno y el manejo de la vía aérea es esencial para evitar complicaciones, ya sea de manera conservadora o quirúrgica, ambas con buenos resultados. </p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia:</span> José Luis Treviño González. <br></br> Avenida Francisco I. Madero y Gonzalitos s/n, colonia mitras Centro CP64460, Monterrey, Nuevo León, México. <span class="elsevierStyleItalic"><br></br> Correo electrónico:</span><a href="mailto:josel-2011@live.com.mx" class="elsevierStyleCrossRefs">josel-2011@live.com.mx</a></p><p class="elsevierStylePara">Recibido: Noviembre 2010. <br></br> Aceptado: Abril 2011</p>" "pdfFichero" => "304v13n51a90024058pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec178692" "palabras" => array:1 [ 0 => "Estenosis Congénita de la apertura piriforme, recién nacido, cianosis cíclica, México" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec178693" "palabras" => array:1 [ 0 => "Congenital piriform aperture stenosis, newborn, cyclic cyanosis, Mexico" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "La estenosis congénita de la apertura piriforme es una patología sumamente rara la cual consiste en un crecimiento excesivo del proceso nasal del maxilar durante el desarrollo embrionario el cual causa una obstrucción de la apertura piriforme, se presenta un caso de un recién nacido a término el cual presenta al nacimiento cianosis cíclica y uso de músculos accesorios de la respiración. 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Article information
ISSN: 16655796Original language: Spanish
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| Year/Month | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 October | 278 | 6 | 284 |
| 2024 September | 382 | 18 | 400 |
| 2024 August | 258 | 17 | 275 |
| 2024 July | 201 | 8 | 209 |
| 2024 June | 190 | 4 | 194 |
| 2024 May | 280 | 14 | 294 |
| 2024 April | 240 | 9 | 249 |
| 2024 March | 242 | 15 | 257 |
| 2024 February | 243 | 11 | 254 |
| 2024 January | 334 | 6 | 340 |
| 2023 December | 185 | 11 | 196 |
| 2023 November | 237 | 19 | 256 |
| 2023 October | 312 | 15 | 327 |
| 2023 September | 253 | 7 | 260 |
| 2023 August | 211 | 17 | 228 |
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| 2023 June | 196 | 2 | 198 |
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| 2023 March | 265 | 4 | 269 |
| 2023 February | 248 | 3 | 251 |
| 2023 January | 172 | 9 | 181 |
| 2022 December | 166 | 9 | 175 |
| 2022 November | 240 | 19 | 259 |
| 2022 October | 177 | 19 | 196 |
| 2022 September | 246 | 33 | 279 |
| 2022 August | 256 | 25 | 281 |
| 2022 July | 178 | 12 | 190 |
| 2022 June | 143 | 34 | 177 |
| 2022 May | 125 | 10 | 135 |
| 2022 April | 169 | 24 | 193 |
| 2022 March | 216 | 13 | 229 |
| 2022 February | 198 | 14 | 212 |
| 2022 January | 234 | 23 | 257 |
| 2021 December | 170 | 19 | 189 |
| 2021 November | 187 | 23 | 210 |
| 2021 October | 204 | 27 | 231 |
| 2021 September | 172 | 26 | 198 |
| 2021 August | 201 | 11 | 212 |
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| 2021 April | 218 | 14 | 232 |
| 2021 March | 160 | 29 | 189 |
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| 2021 January | 175 | 22 | 197 |
| 2020 December | 151 | 9 | 160 |
| 2020 November | 262 | 15 | 277 |
| 2020 October | 141 | 5 | 146 |
| 2020 September | 112 | 10 | 122 |
| 2020 August | 1564 | 12 | 1576 |
| 2020 July | 119 | 8 | 127 |
| 2020 June | 91 | 13 | 104 |
| 2020 May | 177 | 18 | 195 |
| 2020 April | 114 | 17 | 131 |
| 2020 March | 121 | 7 | 128 |
| 2020 February | 97 | 8 | 105 |
| 2020 January | 109 | 11 | 120 |
| 2019 December | 97 | 11 | 108 |
| 2019 November | 58 | 17 | 75 |
| 2019 October | 61 | 13 | 74 |
| 2019 September | 68 | 10 | 78 |
| 2019 August | 53 | 10 | 63 |
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| 2019 May | 241 | 33 | 274 |
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| 2018 October | 33 | 12 | 45 |
| 2018 September | 24 | 3 | 27 |
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| 2018 May | 26 | 1 | 27 |
| 2018 April | 17 | 1 | 18 |
| 2018 March | 17 | 0 | 17 |
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| 2017 December | 22 | 2 | 24 |
| 2017 November | 12 | 0 | 12 |
| 2017 October | 9 | 2 | 11 |
| 2017 September | 7 | 1 | 8 |
| 2017 August | 17 | 2 | 19 |
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| 2017 May | 13 | 3 | 16 |
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| 2017 January | 11 | 0 | 11 |
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| 2016 September | 8 | 4 | 12 |
| 2016 August | 8 | 3 | 11 |
| 2016 July | 34 | 4 | 38 |
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| 2016 May | 108 | 22 | 130 |
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| 2016 March | 106 | 12 | 118 |
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| 2015 December | 65 | 12 | 77 |
| 2015 November | 63 | 12 | 75 |
| 2015 October | 74 | 10 | 84 |
| 2015 September | 70 | 13 | 83 |
| 2015 August | 65 | 7 | 72 |
| 2015 July | 108 | 8 | 116 |
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| 2015 April | 88 | 10 | 98 |
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| 2014 December | 68 | 11 | 79 |
| 2014 November | 81 | 6 | 87 |
| 2014 October | 118 | 6 | 124 |
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| 2013 September | 70 | 5 | 75 |
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