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En general, afectan a pacientes en sus primeros 20 años de vida.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El QOA consiste en cámaras similares a quistes formados por tejido fibroso lleno de sangre que fluye libremente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Comúnmente afecta a los huesos largos y con menor frecuencia a la columna vertebral y la pelvis. En casos extraordinarios se puede localizar en el sacro<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La sintomatología clínica es inespecífica; generalmente se acompaña de dolor asociado a un traumatismo, que al provocar edema puede causar compresión de las raíces nerviosas o la médula espinal cuando se ubica en la columna vertebral o en zonas sacras.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En las imágenes radiológicas de tomografía axial computarizada aparecen como lesiones osteolíticas expansivas y márgenes esclerosos. Las imágenes de resonancia magnética (RM) deben considerarse casi patognomónicas con una cortical adelgazada con forma de globo, con tabiques intralesionales que muestran realce del medio de contraste<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En el perfil óseo, el borde periférico de la captación aumentada es visto como un «signo del donut», y en la angiografía, el quiste es visto como pobremente vascularizado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la sospecha de QOA debe confirmarse mediante biopsia realizando el diagnóstico diferencial con lesiones malignas óseas como el osteosarcoma central o telangiectásico y el quiste óseo aneurismático secundario a otras lesiones, como tumores de células gigantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. El tratamiento tradicional en huesos largos consiste en el legrado del quiste y el relleno con material de reemplazo óseo. En la actualidad se realizan alternativas intervencionistas, como la crioterapia local o la aplicación de sustancias esclerosantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel sacro la cirugía no está exenta de riesgo y puede conllevar complicaciones neurológicas permanentes. La embolización arterial selectiva (EAS) ha sido utilizada preoperatoriamente para reducir la hemorragia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, sin embargo, estudios más recientes han informado de embolizaciones como tratamiento único en lesiones óseas de localizaciones desfavorables<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de un varón de 71 años con antecedentes personales de leucemia linfoide crónica en seguimiento por Hematología sin criterios de tratamiento, hipertensión arterial, hiperplasia prostática benigna y exfumador.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Había sido remitido a nuestra consulta desde Atención Primaria por debilidad en el miembro inferior derecho de predominio distal desde hacía 6 meses, con episodios de estreñimiento y sensación de tenesmo.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente refería una caída casual 8 meses antes, con un traumatismo directo en la región lumbosacra. Fue diagnosticado en el Servicio de Urgencias de nuestro hospital de contusión lumbosacra ante la ausencia de lesiones óseas agudas en la radiografía simple.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración mostraba marcha con arrastre de pie derecho; no refería dolor ni restricciones articulares en caderas, rodillas ni tobillos. Presentaba hipoestesia en el dermatomo L4 derecho, reflejos osteotendinosos presentes salvo en aquíleo derecho, el balance motor por grupos musculares y según el Medical Research Council era de 5/5 en ambos miembros inferiores, salvo tibial anterior derecho, que presentaba 4/5; reflejo cutáneo plantar indiferente en el miembro inferior derecho; no presentaba clonus y la exploración de segmentos sacros no mostraba alteraciones en sensibilidad, tono y reflejos.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio neurofisiológico reveló una afectación neurógena reagudizada L4-L5 derecha de grado moderado. En la RM (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> A) se evidencia una lesión multiquística, situada en el hemisacro izquierdo, de contornos bien delimitados, con niveles hemáticos intraquísticos, que englobaba los agujeros sacros y se abombaba en la cavidad pélvica.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se decidió ampliar el estudio con una tomografía axial computarizada (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> B), donde se identificó una lesión ósea lítica y expansiva en el sacro, que asociaba remodelación ósea, junto con una imagen de pseudoaneurisma de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inició tratamiento fisioterápico, que consistió en 20 sesiones de 45<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>min de duración mediante potenciación muscular progresiva de miembros inferiores, reeducación de la marcha y se pautó ortesis antiequino tipo dictus durante las primeras semanas.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 4 semanas se realizó angiografía selectiva y embolización (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>) mediante coils de la rama posterior de la arteria hipogástrica izquierda, causante del pseudoaneurisma. En la RM de control se apreció una lesión osteolítica estable y expansiva sin mostrar extravasación del contraste en el interior de la lesión, por lo que se confirma el sellado de la lesión vascular.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la revisión a los 6 meses de la embolización la RM de control (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>) mostraba una marcada reducción del tamaño de la lesión correspondiente al pseudoaneurisma, no se apreciaba contacto de la lesión con la parte posterior del recto y clínicamente el paciente no presentaba focalidad neurológica asociada.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un año después el paciente se mantiene asintomático.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los QOA en el sacro son poco frecuentes y a menudo se diagnostican a una edad avanzada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, como en nuestro caso. El QOA en huesos largos se trata mediante control local del tumor, supresión del dolor y reparación anatómica de la zona en los tumores de gran tamaño<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. El tratamiento de QOA en el sacro requiere métodos más sofisticados y un manejo multidisciplinario<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico de QOA en la región sacra suele ser tardío; frecuentemente comienza con afectación radicular por expansión del tumor y compresión de las zonas adyacentes, lo que dificulta la cirugía de extirpación, tal y como sucedió en el caso descrito. Ocasionalmente pueden comenzar por fracturas de estrés con dolor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento quirúrgico mediante legrado completo de la lesión se desaconseja por tratarse de zonas muy vascularizadas y cercanas a raíces nerviosas. No obstante, existen casos clínicos publicados, como el de Pogoda et al., donde se realizó resección intralesional del tumor sacro y estabilización posterior<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Brastianos et al. presentan una serie de 10 casos de QOA en el sacro tratados con resección amplia del tumor, con disfunción vesicorrectal permanente en 2 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Generalmente los estudios publicados valoran la embolización del tumor como una primera fase, considerándose tratamiento auxiliar preoperatorio para reducir el sangrado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> previo a la cirugía y posterior radioterapia, fenolización o crioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> como tratamiento definitivo.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo, existen escasos estudios publicados que propongan el uso de la embolización arterial como tratamiento definitivo de QOA de la pelvis y la columna vertebral.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Henrichs et al. publicaron en 2015 una serie de 6 casos donde valoraron la EAS en el manejo de QOA localizados en el sacro como el único tratamiento, con resultados eficaces y seguros en 5 de los 6 casos; 2 de ellos requirieron nueva embolización y otro tuvo que ser intervenido finalmente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen pequeños informes sobre el uso de inyecciones de bifosfonatos o doxiciclina con resultados esperanzadores en el manejo de estas lesiones, sin recurrencia en los escasos pacientes tratados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El interés por nuevos enfoques de tratamiento es cada vez mayor. Se han identificado alteraciones genéticas que ofrecen objetivos potenciales de terapia génica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. La terapia molecular dirigida por denosumab se ha empezado a aplicar en lesiones vertebrales, pero con un reducido número de pacientes, por lo que su eficacia requiere investigaciones más amplias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por este motivo, el manejo mediante EAS debe plantearse como una opción para el control de la lesión, y detener el crecimiento o lograr la remisión de la lesión, junto con un alivio rápido de los síntomas, como sucedió en nuestro caso.</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen, este caso muestra los desafíos de diagnóstico y tratamiento que presentan lesiones tumorales situadas en el sacro, siendo la EAS un tratamiento mínimamente invasivo, seguro y eficaz en el manejo interdisciplinario de QOA sacros.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1581711" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1423756" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1581710" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1423755" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-05-28" "fechaAceptado" => "2020-07-19" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1423756" "palabras" => array:5 [ 0 => "Quiste óseo aneurismático" 1 => "Embolización arterial selectiva" 2 => "Sacro" 3 => "Tratamiento" 4 => "Rehabilitación" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1423755" "palabras" => array:5 [ 0 => "Aneurysmal bone cyst" 1 => "Selective arterial embolisation" 2 => "Sacrum" 3 => "Treatment" 4 => "Rehabilitation" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Los quistes óseos aneurismáticos son lesiones óseas benignas infrecuentes, de localización inusual en el sacro. Sintomatológicamente son inespecíficas. Tras un traumatismo aparece dolor, pudiendo acompañarse de complicaciones de estructuras adyacentes por edema asociado. Los hallazgos de las imágenes suelen ser característicos, aunque el diagnóstico debe confirmarse por biopsia y realizar diagnóstico diferencial con otros tumores. El tratamiento a aplicar en huesos largos consiste en legrado y relleno con material de reemplazo óseo. En el sacro pueden conllevar complicaciones neurológicas, siendo la embolización arterial selectiva una alternativa en su manejo.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Describimos un caso de quistes óseos aneurismáticos en el sacro en un varón de 71 años con antecedente de leucemia linfoide crónica e hiperplasia benigna de próstata. El informe incluye la presentación clínica, los hallazgos de imagen y la evolución tras el tratamiento mediante embolización arterial selectiva.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Este caso destaca las opciones terapéuticas y las dificultades encontradas en el manejo de estas lesiones en el sacro que complican su tratamiento habitual. La embolización arterial selectiva es una opción terapéutica en pacientes con quistes óseos aneurismáticos en el sacro, permitiendo tratamientos menos agresivos y prósperos resultados.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Aneurysmal bone cysts are rare benign bone lesions. Location in the sacrum is unusual. Symptoms are nonspecific. After an injury, pain develops and complications of adjacent structures can be triggered by the associated oedema. Radiological presentation is usually characteristic but must be confirmed by biopsy and a differential diagnosis must be made with other tumours. Treatment in long bones is based in curettage and refill with bone replacement material. In the sacrum, neurological complications can develop with selective arterial embolisation being an alternative in their management.</p><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We describe the case of a 71-year-old male patient with sacral aneurysmal bone cysts and a history of chronic lymphoid leukaemia and benign prostatic hyperplasia. The report includes the clinical presentation, imaging findings and outcome after treatment with selective arterial embolisation.</p><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">This case highlights the therapeutic options and difficulties encountered in the management of these lesions when located in the sacrum, which complicates their usual treatment. Selective arterial embolisation is a therapeutic option in patients with sacral aneurysmal bone cysts, allowing less aggressive treatments and favourable results.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1207 "Ancho" => 1207 "Tamanyo" => 128333 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Imagen sagital T2: se identifica lesión multiquística con niveles hemáticos en hemisacro izquierdo. 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Journal Information
CASO CLÍNICO
Quiste óseo aneurismático en el sacro: caso clínico y revisión de la literatura
Aneurysmal bone cyst in the sacrum: Case report and literature review
J.M. Elía Martínez
, R. Puerta de Diego, V. Gallart Úbeda, I. Elía Martínez, A. Losar Sogues Colom
Corresponding author
Consorcio Hospital General Universitario de Valencia, Valencia, España