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A) Quiste revestido por epitelio escamoso con tejido adiposo y fascículos de músculo liso subepitelial. B) Tumor neuroendocrino adyacente.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los quistes intestinales (<span class="elsevierStyleItalic">tailgut cyst</span>), o hamartomas quísticos retrorrectales, son lesiones congénitas benignas raras que pueden desarrollarse en el espacio presacro a partir de remanentes embrionarios persistentes del intestino grueso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Existen hipótesis que sugieren que los quistes <span class="elsevierStyleItalic">tailgut</span> se desarrollan por una regresión incompleta del intestino primitivo alrededor de la octava semana de gestación. La mayoría de los casos descritos en la literatura ocurren en mujeres de mediana edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente, estas lesiones están definidas por la presencia de epitelio de tipo glandular (columnar) y/o transicional revistiendo la superficie luminal del espacio quístico, con o sin componente escamoso estratificado, y estroma fibroso subyacente con haces dispersos de músculo liso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el espacio retrorrectal también podemos encontrar otras lesiones y/o tumores que siempre deberían ser considerados a la hora de establecer el diagnóstico diferencial. Tales lesiones incluirían principalmente teratomas, quistes de duplicación y quistes epidermoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Alrededor de un 30% de los quistes intestinales desarrollan una transformación maligna, siendo las más frecuentes los adenocarcinomas y las neoplasias neuroendocrinas, representando estas últimas más de un tercio de los casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1,5</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento quirúrgico de estas lesiones es necesario con el fin de evitar complicaciones en los pacientes. El pronóstico es mejor en aquellas intervenciones quirúrgicas con escisión completa de la lesión y está estrechamente relacionado con el tipo de transformación maligna presente, siendo más favorable en el caso de las neoplasias neuroendocrinas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 63 años que consultó por dispepsia, sensación de plenitud postprandial, meteorismo y estreñimiento crónico con agudización en los últimos meses. No presentaba otros síntomas acompañantes. Como antecedentes quirúrgicos, destacaba la extirpación de un quiste presacro hace 25 años que fue diagnosticado de lesión compatible con quiste epidérmico.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el examen físico presentaba dolor paraumbilical que se intensificaba con la movilización. En el tacto rectal se identificó una masa presacra inmediatamente por encima de las asas del músculo puborrectal. El estudio radiológico realizado, TAC toracoabdominal y RMN pélvica, demostró la existencia de una lesión quística polilobulada, que no presentaba realce con el contraste y mostraba restricción en secuencias de difusión. Según estos hallazgos, se sugirió unos diagnósticos de hamartoma quístico retrorrectal vs. quiste epidermoide.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente fue derivada a cirugía para extirpación quirúrgica de la lesión. En el servicio de Anatomía Patológica se recibieron varios fragmentos de tejido fibroelástico, que macroscópicamente parecían corresponder a una pared quística.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente, la muestra estaba constituida por una pared quística revestida por epitelio escamoso queratinizado. En el tejido conectivo subepitelial se identificaba tejido adiposo maduro y fascículos aislados de músculo liso, así como una lesión nodular, sólida de 5 mm, compuesta por células poligonales de citoplasma granular, eosinófilo y núcleo redondo, dispuestas predominantemente en acinos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs. 1</a>A y B). No se evidenciaron figuras de mitosis, necrosis ni imágenes de invasión perineural y/o vascular.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el estudio inmunohistoquímico realizado, estas células mostraron positividad para marcadores neuroendocrinos (cromogranina y sinaptofisina) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs. 2</a>A y B) con un índice proliferativo establecido mediante Ki67 del 1%.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con estos hallazgos histopatológicos se estableció un diagnóstico de quiste intestinal (<span class="elsevierStyleItalic">tailgut cyst</span>) asociado a tumor neuroendocrino bien diferenciado, G1. Tras la intervención quirúrgica, la paciente evolucionó satisfactoriamente y ahora se encuentra asintomática.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El intestino terminal (<span class="elsevierStyleItalic">tailgut</span>) es la porción distal del intestino primitivo. Durante la octava semana de gestación regresa completamente, dando lugar al desarrollo del ano<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">7-9</span></a>. Aunque no se conoce de manera precisa el origen embriológico de los quistes intestinales, hay hipótesis que sugieren que son remanentes embrionarios persistentes del intestino posterior debido a un fallo en su regresión<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los quistes intestinales son lesiones congénitas raras, benignas que se localizan principalmente en el espacio presacro (retrorrectal), definido como el espacio situado entre la fascia rectal propia y la presacra<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En esta localización se debe hacer un diagnóstico diferencial clínico radiológico con otras lesiones que incluyen fundamentalmente: teratomas, quistes del desarrollo (duplicación rectal, neuroentéricos, dermoides y epidermoides), tumores neurales, vasculares y cordomas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3,11</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los quistes del desarrollo son más frecuentes en mujeres que en hombres, con una proporción 3:1 y un predominio en la edad media de la vida (40 a 60 años)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Más del 50% de los pacientes son asintomáticos y las lesiones representan un hallazgo incidental. El resto presenta un amplio espectro de síntomas entre los que se incluyen dolor rectal, constipación, tenesmo, sangrado rectal, disuria, frecuencia urinaria, dolor en abdomen inferior y espalda y síntomas neurológicos en extremidades inferiores, secundarios a la compresión del plexo sacro, en el caso de lesiones de gran tamaño<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen unos criterios histológicos bien definidos por Hjermstad y Helwig para el diagnóstico de estas lesiones: superficie luminal con epitelio de revestimiento de tipo glandular (columnar) y/o transicional, con o sin componente escamoso estratificado y estroma subyacente compuesto de tejido fibroso con haces musculares lisos dispersos en ausencia de capa muscular bien definida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Alrededor de un 30% de los quistes intestinales, presentan en su desarrollo una transformación maligna tipo adenocarcinoma, neoplasia neuroendocrina, carcinoma endometrioide, carcinoma escamoso y sarcoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Las neoplasias neuroendocrinas representan más de un tercio de todos los casos. Su origen parece encontrarse en las células neuroendocrinas presentes en el epitelio glandular de los mismos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es importante destacar, que los tumores neuroendocrinos desarrollados en el espacio presacro podrían ser secundarios a una extensión local de un tumor carcinoide primario rectal o a metástasis de otra localización<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">9,11</span></a>.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Algunos estudios hacen referencia a la posible influencia hormonal en el desarrollo de las neoplasias neuroendocrinas. Liang et al., reportan que las células de revestimiento del quiste (escamosas y columnares) y las neoplásicas muestran positividad inmunohistoquímica para receptores de estrógenos. Con base en esta posible relación, los receptores de estrógeno podrían constituir una diana terapéutica en casos seleccionados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3,5</span></a>. En nuestro caso el resultado del estudio inmunohistoquímico realizado para los receptores de estrógenos resultó negativo.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista histológico, los diagnósticos diferenciales para tener en cuenta son fundamentalmente las lesiones quísticas del desarrollo y los teratomas. El quiste epidermoide es unilocular, está revestido por epitelio escamoso y no muestra estructuras anexiales ni músculo liso en su pared. El quiste dermoide, a diferencia del anterior, presenta estructuras anexiales. Los quistes de duplicación son uniloculares, tienen revestimiento epitelial respiratorio y gastrointestinal y una capa muscular de la mucosa y muscular propia bien desarrolladas. Los teratomas muestran tejidos provenientes de las tres capas embrionarias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En nuestro caso, no se evidenció la presencia de estructuras anexiales, otros tejidos ni capas bien delimitadas de músculo liso.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La supervivencia a largo plazo de estos pacientes está estrechamente relacionada con la escisión completa de la lesión y con el tipo de tumor asociado existente, con un mejor pronóstico en el caso de neoplasias neuroendocrinas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1773509" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1557810" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1773508" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1557809" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-10-06" "fechaAceptado" => "2020-11-14" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1557810" "palabras" => array:3 [ 0 => "Quiste intestinal" 1 => "Tumor neuroendocrino" 2 => "Espacio retrorrectal" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1557809" "palabras" => array:3 [ 0 => "Tailgut cyst" 1 => "Neuroendocrine tumor" 2 => "Retrorectal space" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Los quistes intestinales (<span class="elsevierStyleItalic">tailgut cyst</span>), o hamartomas quísticos retrorrectales, son lesiones benignas raras que se incluyen en la categoría de lesiones quísticas del desarrollo. Aunque existen varias hipótesis con respecto a su desarrollo, actualmente sigue sin conocerse con certeza su origen. Se localizan principalmente en el espacio presacro (retrorrectal) y afectan fundamentalmente a mujeres de edad media (40-60 años).</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Teniendo en cuenta su localización y características histológicas, los principales diagnósticos diferenciales incluyen quistes epidermoides, quistes de duplicación y teratomas.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La transformación maligna de estas lesiones es rara, la mayoría en forma de adenocarcinoma y tumores neuroendocrinos.</p><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Nosotros presentamos un caso de un quiste intestinal asociado a tumor neuroendocrino bien diferenciado (G1) en una mujer de 63 años.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Intestinal (tailgut) cysts or retrorectal cystic hamartomas are rare benign lesions that are included in the category of developmental cystic lesions. Their origin is still uncertain, although several hypotheses have been proposed to explain their development. They are located mainly in the presacral (retrorectal) space and predominately affect middle-aged women (40-60 years).</p><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Taking into account location and histological characteristics, the main differential diagnoses include epidermoid cysts, duplication cysts and teratomas.</p><p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Malignant transformation of these lesions is rare and preferentially into adenocarcinoma and neuroendocrine tumors.</p><p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We present a case of an intestinal cyst associated with a well-differentiated neuroendocrine tumor (G1) in a 63-year-old woman.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 538 "Ancho" => 1207 "Tamanyo" => 233497 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0045" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Histología del quiste intestinal. 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Journal Information
ARTÍCULO BREVE
Tumor neuroendocrino asociado con quiste intestinal: presentación de un caso
Neuroendocrine tumor associated with an intestinal cyst: a case report
Lismary Ruiz Cabezas
, Alicia Moreno Ontalba, Mario Díaz Delgado, Esther María Cidoncha Pérez, Alejandro Rubio Fernández, María Victoria González Ibáñez
Corresponding author
Servicio de Anatomía Patológica, Complejo Hospitalario Universitario de Badajoz, Badajoz, España
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Rev Esp Patol. 2023;56:e1-e510.1016/j.patol.2023.04.001