Carta científica
Leiomiosarcoma primario sobre un aneurisma de aorta abdominal. Descripción de un caso y revisión de la bibliografía
Primary leiomyosarcoma over an abdominal aortic aneurysm. Presentation of a case and a review of the literature
A. Gené Mola
, B. Álvarez García, E. Fernández Castro, D. Sisa Elizeche, M. Matas Docampo
Autor para correspondencia
Angiología y Cirugía Vascular y Endovascular, Hospital Vall d’Hebron, Barcelona, España
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Como antecedentes patológicos destacan hipertensión arterial, dislipidemia, y diagnosticado de aneurisma de aorta abdominal infrarrenal de 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro hace 4 años. Al examen físico se palpa una masa abdominal pulsátil a nivel de mesogastrio y dolor a la palpación en hipocondrio derecho.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Inicialmente es tratado en otro centro y ante la sospecha de colecistitis se realiza angio-TC abdominal (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>) que confirma dicho diagnóstico, y también se observa un aneurisma de aorta abdominal infrarrenal de 45<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y una masa preaortoilíaca de 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de bordes bien definidos no presente en pruebas de imagen previas. Ante ello, le realizan colecistectomía laparoscópica y biopsia de la tumoración. La anatomía patológica informa de tejido fibroadiposo sin evidencia de malignidad. Tras la cirugía el dolor abdominal remite, quedando asintomático.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicitaron marcadores tumorales que resultaron negativos, y una PET-TC cervico-toraco-abdominal que mostró una masa anterior a la aorta infrarrenal con captación de 18-fluorodesoxiglucosa (18F-FDG) de predominio periférico, indicativa de proceso neoformativo. No se observaron adenopatías a ningún nivel.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras completar dicho estudio, el paciente es derivado a nuestro centro para valoración.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la sospecha de neoplasia en estrecha relación con la pared aórtica, se realiza resección en bloque y estudio de la masa retroperitoneal, así como reparación del aneurisma de aorta abdominal mediante injerto de Dacron bifurcado aortobiilíaco.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la disección quirúrgica (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>) observamos una masa bien delimitada adherida a la cara anterior de la pared aórtica, sin adherencia a tejido retroperitoneal. La biopsia intraoperatoria fue indicativa de sarcoma de alto grado.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio anatomopatológico definitivo informa de tumoración de origen adventicial, formada por fascículos de células fusiformes con matriz fibrilar eosinófila, núcleos grandes y de contorno irregular, y pleomorfismo variable. Abundantes focos de necrosis y marcada actividad mitótica. Los límites de resección están libres de tumor. El estudio immunohistoquímico muestra positividad por actina y desmina.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico definitivo es de leiomiosarcoma de alto grado histológico de malignidad derivado de la adventicia de la pared aórtica.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El servicio de oncología no consideró necesario complementar el tratamiento con terapia adyuvante. La evolución postoperatoria fue satisfactoria, y no hubo evidencia de recidiva en los sucesivos controles.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La primera referencia bibliográfica sobre enfermedad maligna de la aorta fue descrita en 1873 por W. Brodowski<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En la aorta son más frecuentes los tumores primarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, siendo los más frecuentes sarcomas y en segundo lugar el histiocitoma fibroso maligno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Los sarcomas arteriales se originan con mayor frecuencia en la capa íntima de la pared vascular.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito alrededor de unos 100 casos de tumores aórticos primarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Los leiomiosarcomas representan entre el 5 y el 7% de todos los tumores de partes blandas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Los originados en los grandes vasos representan tan solo un 2% de todos los leiomiosarcomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, y los de origen arterial tan solo un 0,001% de los procesos malignos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los leiomiosarcomas vasculares son 5 veces más frecuentes en la vena cava inferior<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Entre los de origen arterial, la arteria pulmonar se encuentra 2 veces más frecuentemente afectada que el resto de arterias sistémicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La edad media de presentación es de 60 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, y con un ratio varón:mujer de 2:1<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La clínica varía en función de la localización. Pueden simular enfermedad aterosclerosa crónica, aneurismas o bien presentarse de forma inespecífica secundaria a enfermedad metastásica. Por todo ello, el índice de sospecha suele ser muy bajo, el diagnóstico tardío, y en muchas ocasiones intraoperatorio y/o post mortem.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuando existe sospecha diagnóstica es de gran utilidad la PET-TC con 18F-FDG<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, como se muestra en el presente caso. La TC toraco-abdomino-pélvica se realiza para descartar metástasis (óseas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>, pulmonares y/o hepáticas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, los sitios más frecuentes). El estudio histológico es esencial en el diagnóstico final. La inmunohistoquímica nos permite la identificación de los distintos subtipos histológicos. La positividad para marcadores mesenquimatosos como actina (específico para músculo liso), desmina y vimentina, apoyan el diagnóstico de leiomiosarcoma.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dado que no existen ensayos clínicos específicos sobre el tratamiento de los sarcomas aórticos, el planning de tratamiento se basa en las guías para sarcomas en otras localizaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. La resección quirúrgica en bloque con márgenes tumorales libres es de elección cuando el tumor es resecable. Frecuentemente, la reconstrucción vascular es necesaria. En algunos casos, el tratamiento adyuvante se añade con distintas finalidades (radioterapia para favorecer el control local, evitar la recidiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,6</span></a>, o como tratamiento paliativo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,6</span></a>; quimioterapia en sarcomas de alto grado o recidivantes, en presencia de enfermedad metastásica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y fenómenos embólicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>).</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La supervivencia a 5 años del leiomiosarcoma arterial oscila entre el 8 al 36%<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>, con una media de supervivencia de 1,5 años (16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>±<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2 meses)<span class="elsevierStyleSup">1,9</span>.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Protección de personas y animales</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes y que todos los pacientes incluidos en el estudio han recibido información suficiente y han dado su consentimiento informado por escrito para participar en dicho estudio.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.</p></span></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:7 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres294976" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec278897" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres294977" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec278898" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:3 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 6 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2012-10-30" "fechaAceptado" => "2013-04-14" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec278897" "palabras" => array:4 [ 0 => "Leiomiosarcoma" 1 => "Tumor aórtico" 2 => "Aneurisma de Aorta" 3 => "Sarcoma vascular" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec278898" "palabras" => array:4 [ 0 => "Leiomyosarcoma" 1 => "Aortic tumor" 2 => "Aortic aneurisma" 3 => "Vascular sarcoma" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La enfermedad neoplásica vascular es excepcional. Los leiomiosarcomas son los tumores aórticos malignos más frecuentes, y en el 60% de los casos se originan a nivel intimal. Nosotros describimos un caso muy poco frecuente de un leiomiosarcoma aórtico primario de origen adventicial sobre una aorta abdominal aneurismática.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The vascular neoplasic pathology is exceptional. Leiomyosarcomas are the most common malignant aortic tumors, and 60% of them are from intimal origin. We describe a rare case of primary aortic leiomyosarcoma of adventitial origin on an abdominal aortic aneurysm.</p>" ] ] "NotaPie" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0005">Caso clínico presentado en la categoría póster en el <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> Congreso de la Societat Catalana de Cirurgia Vascular i Endovascular, en junio de 2011.</p>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 551 "Ancho" => 2490 "Tamanyo" => 106777 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Angio-TC abdominal (cortes axiales). 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Segmento de aorta abdominal infrarrenal con luz dilatada rodeada por una tumoración nodular de bordes regulares con un tamaño de 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Primary leiomyosarcoma of the abdominal aorta" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "M.D. Malone" 1 => "K. Kerr" 2 => "M. Kavanah" 3 => "J.O. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 4 | 1 | 5 |
| 2024 Octubre | 65 | 1 | 66 |
| 2024 Septiembre | 53 | 4 | 57 |
| 2024 Agosto | 37 | 2 | 39 |
| 2024 Julio | 41 | 2 | 43 |
| 2024 Junio | 38 | 3 | 41 |
| 2024 Mayo | 34 | 1 | 35 |
| 2024 Abril | 57 | 3 | 60 |
| 2024 Marzo | 66 | 6 | 72 |
| 2024 Febrero | 63 | 7 | 70 |
| 2024 Enero | 50 | 9 | 59 |
| 2023 Diciembre | 50 | 4 | 54 |
| 2023 Noviembre | 57 | 5 | 62 |
| 2023 Octubre | 85 | 13 | 98 |
| 2023 Septiembre | 52 | 2 | 54 |
| 2023 Agosto | 63 | 6 | 69 |
| 2023 Julio | 58 | 4 | 62 |
| 2023 Junio | 82 | 6 | 88 |
| 2023 Mayo | 110 | 1 | 111 |
| 2023 Abril | 75 | 1 | 76 |
| 2023 Marzo | 36 | 0 | 36 |
| 2023 Febrero | 59 | 7 | 66 |
| 2023 Enero | 49 | 6 | 55 |
| 2022 Diciembre | 37 | 4 | 41 |
| 2022 Noviembre | 34 | 4 | 38 |
| 2022 Octubre | 38 | 10 | 48 |
| 2022 Septiembre | 49 | 3 | 52 |
| 2022 Agosto | 51 | 17 | 68 |
| 2022 Julio | 35 | 8 | 43 |
| 2022 Junio | 39 | 3 | 42 |
| 2022 Mayo | 48 | 10 | 58 |
| 2022 Abril | 36 | 6 | 42 |
| 2022 Marzo | 48 | 7 | 55 |
| 2022 Febrero | 35 | 3 | 38 |
| 2022 Enero | 57 | 12 | 69 |
| 2021 Diciembre | 29 | 16 | 45 |
| 2021 Noviembre | 24 | 12 | 36 |
| 2021 Octubre | 58 | 12 | 70 |
| 2021 Septiembre | 52 | 9 | 61 |
| 2021 Agosto | 50 | 3 | 53 |
| 2021 Julio | 15 | 5 | 20 |
| 2021 Junio | 21 | 8 | 29 |
| 2021 Mayo | 23 | 10 | 33 |
| 2021 Abril | 34 | 13 | 47 |
| 2021 Marzo | 24 | 8 | 32 |
| 2021 Febrero | 16 | 7 | 23 |
| 2021 Enero | 6 | 11 | 17 |
| 2020 Diciembre | 17 | 13 | 30 |
| 2020 Noviembre | 7 | 10 | 17 |
| 2020 Octubre | 18 | 8 | 26 |
| 2020 Septiembre | 21 | 9 | 30 |
| 2020 Agosto | 14 | 9 | 23 |
| 2020 Julio | 16 | 5 | 21 |
| 2020 Junio | 23 | 13 | 36 |
| 2020 Mayo | 9 | 7 | 16 |
| 2020 Abril | 4 | 7 | 11 |
| 2020 Marzo | 8 | 2 | 10 |
| 2019 Julio | 0 | 1 | 1 |
| 2019 Junio | 0 | 6 | 6 |
| 2019 Mayo | 0 | 14 | 14 |
| 2018 Febrero | 8 | 0 | 8 |
| 2018 Enero | 6 | 1 | 7 |
| 2017 Diciembre | 9 | 0 | 9 |
| 2017 Noviembre | 5 | 0 | 5 |
| 2017 Octubre | 17 | 4 | 21 |
| 2017 Septiembre | 6 | 0 | 6 |
| 2017 Agosto | 25 | 0 | 25 |
| 2017 Julio | 14 | 1 | 15 |
| 2017 Junio | 22 | 12 | 34 |
| 2017 Mayo | 28 | 7 | 35 |
| 2017 Abril | 21 | 8 | 29 |
| 2017 Marzo | 24 | 21 | 45 |
| 2017 Febrero | 26 | 0 | 26 |
| 2017 Enero | 26 | 2 | 28 |
| 2016 Diciembre | 40 | 8 | 48 |
| 2016 Noviembre | 47 | 1 | 48 |
| 2016 Octubre | 35 | 3 | 38 |
| 2016 Septiembre | 40 | 4 | 44 |
| 2016 Agosto | 29 | 7 | 36 |
| 2016 Julio | 21 | 1 | 22 |
| 2016 Junio | 24 | 9 | 33 |
| 2016 Mayo | 17 | 5 | 22 |
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| 2016 Marzo | 20 | 13 | 33 |
| 2016 Febrero | 19 | 12 | 31 |
| 2016 Enero | 25 | 16 | 41 |
| 2015 Diciembre | 18 | 11 | 29 |
| 2015 Noviembre | 10 | 8 | 18 |
| 2015 Octubre | 29 | 13 | 42 |
| 2015 Septiembre | 18 | 12 | 30 |
| 2015 Agosto | 39 | 4 | 43 |
| 2015 Julio | 20 | 2 | 22 |
| 2015 Junio | 7 | 3 | 10 |
| 2015 Mayo | 13 | 10 | 23 |
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| 2015 Marzo | 13 | 5 | 18 |
| 2015 Febrero | 8 | 2 | 10 |
| 2015 Enero | 16 | 2 | 18 |
| 2014 Diciembre | 29 | 8 | 37 |
| 2014 Noviembre | 14 | 3 | 17 |
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| 2014 Septiembre | 30 | 1 | 31 |
| 2014 Agosto | 14 | 1 | 15 |
| 2014 Julio | 17 | 6 | 23 |
| 2014 Junio | 15 | 4 | 19 |
| 2014 Mayo | 21 | 3 | 24 |
| 2014 Marzo | 3 | 0 | 3 |
| 2014 Febrero | 2 | 1 | 3 |
| 2014 Enero | 4 | 2 | 6 |
| 2013 Diciembre | 7 | 2 | 9 |
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