Carta científica
Anomalía de Ebstein y síndrome de QT largo congénito. A propósito de un caso
Ebstein anomaly and congenital long QT syndrome. Report of a case
Daniel Hurtado-Sierra
, Leonardo Rivera-Rodríguez
Autor para correspondencia
meddani@hotmail.com
Autor para correspondencia. Juan Badiano 1, Colonia Sección 16, C.P. 14080, Ciudad de México, México. Teléfono: (+52) (55) 5573 2911, Extensión: 1400, Fax: +52 55 54851568.
Autor para correspondencia. Juan Badiano 1, Colonia Sección 16, C.P. 14080, Ciudad de México, México. Teléfono: (+52) (55) 5573 2911, Extensión: 1400, Fax: +52 55 54851568.
Departamento de Cardiología Pediátrica, Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez, Ciudad de México, México
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(B) Angiotomografía de vasos intracraneales evidencia compromiso de arteria cerebral anterior izquierda con lesión oclusiva a nivel del ramo A3 (flecha).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Fernando Garagoli, Francisco José Romeo, Luciano Lucas, Vadim Kotowicz, César Belziti" "autores" => array:5 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Fernando" "apellidos" => "Garagoli" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Francisco José" "apellidos" => "Romeo" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Luciano" "apellidos" => "Lucas" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Vadim" "apellidos" => "Kotowicz" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "César" "apellidos" => "Belziti" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S140599401630043X?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/14059940/0000008700000002/v1_201705190116/S140599401630043X/v1_201705190116/es/main.assets" ] "es" => array:13 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Carta científica</span>" "titulo" => "Anomalía de Ebstein y síndrome de QT largo congénito. 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En derivaciones precordiales puede apreciarse un bloqueo incompleto de la rama derecha del haz de His, con eje del QRS en el plano frontal de +120°. El segmento ST se observa plano y con onda T acuminada con base amplia. El intervalo PR prolongado con 220<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms sugiere bloqueo AV de primer grado. El intervalo QTm 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms y QTc 473<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms, en límites superiores para la edad.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anomalía de Ebstein es una cardiopatía congénita que afecta principalmente la válvula tricúspide y se caracteriza por grados variables de displasia y adosamiento valvular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Frecuentemente se asocia con anormalidades de la conducción atrio ventricular y la presencia de vías accesorias. No hay descripciones acerca del alargamiento de la fase de repolarización ventricular del potencial de acción en la anomalía de Ebstein y, por consiguiente, del síndrome de QT largo congénito.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una paciente de 15 años de edad con anomalía de Ebstein, con adosamiento del 55% de la valva anterior y septal (tipo B de la clasificación de Carpentier<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>) y sordera bilateral congénita, diagnosticadas en el primer año de vida. A la edad de 14 años presenta un primer episodio sincopal en reposo. En el electrocardiograma se evidenció bloqueo aurículo-ventricular de primer grado e intervalo QT corregido con fórmula de Bazett de 473<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). El Holter mostró ritmo sinusal de base que conduce con bloqueo aurículo-ventricular de primer grado y que alterna con ritmo nodal, frecuencia cardiaca mínima de 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>lpm e intervalo QTc prolongado de 480<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms. Se inicia tratamiento con propranolol, previo a la realización de la prueba de esfuerzo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó prueba de esfuerzo con protocolo de Bruce modificado, así como prueba de Viskin para síndrome de QT largo. En el electrocardiograma se identificó ritmo sinusal de base con frecuencia cardiaca de 72<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>lpm, QT medido de 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms, QTc de 438<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms e intervalo R-R de 882<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms. En la prueba de Viskin, durante la bipedestación, presentó frecuencia cardiaca de 68<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>lpm con QT medido de 460<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms, QTc de 489<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms e intervalo R-R de 882<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms, acompañado de ondas T con patrón bifásico en «silla de montar» con base amplia, característico de SQTL tipo 2 electrocardiográfico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs. 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>A y 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La asociación de síndromes como lo son la anomalía de Ebstein y el síndrome de QT largo es extremadamente rara. En la literatura podría nombrase un solo caso de una paciente de 19 años con anomalía de Ebstein, síndrome de Wolff-Parkinson-White y síndrome de QT largo intermitente asociado al uso del amiodarona. El intervalo QT se mantuvo prolongado en esta paciente de forma intermitente, incluso después de la suspensión de la amiodarona y la ablación de las vías accesorias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Se puede concluir, por tanto, que la presencia de síndrome de QT largo congénito y su variante con sordera congénita (síndrome de Jervell y Lange-Nielsen) asociados a la anomalía de Ebstein no se encuentran descritos en la literatura.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La prueba de Viskin et al. realizada a esta paciente fue positiva para síndrome de QT largo. Esta prueba ha demostrado ser especialmente útil en los pacientes con QT limítrofe (440<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms a 480<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> como corresponde a este caso.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un aumento en más de 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms del QTc con el máximo estiramiento o frecuencia cardiaca tiene una sensibilidad del 90% y una especificidad del 86% para hacer el diagnóstico de SQTL en pacientes con QTc limítrofe<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En este caso, el QTc basal fue de 438<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms y un QTc en el máximo estiramiento de 489<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms, que pudo ser mayor si se tiene en cuenta que ya se encontraba recibiendo tratamiento bloqueador beta con propranolol.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Viskin et al. introdujeron el término «aturdimiento del QT» que hace referencia a la incapacidad de recuperar el QTc basal después de terminado el ejercicio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En la paciente, el QTc basal una vez terminado el ejercicio fue de 467<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms en comparación con el QTc de 438<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms antes de la bipedestación.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De acuerdo a los criterios electrocardiográficos postulados por Schwartz<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, a esta paciente le corresponden 3 puntos por la prolongación de QTc (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>480<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms en la prueba de Viskin), un punto por los episodios sincopales presentados en reposo y medio punto adicional por ser portadora de sordera congénita para un total de 4.5 puntos, lo que en la opinión de los expertos se asocia con una alta probabilidad de síndrome de QT largo congénito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desafortunadamente no se dispone, en esta paciente, de los resultados del tamizaje genético que tendrían implicaciones en el tratamiento y en la estratificación del riesgo. Actualmente se mantiene estable en tratamiento con bloqueador beta, sin presentar nuevos episodios sincopales.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, la asociación de anomalía de Ebstein y el síndrome de QT largo no está descrita en la literatura. La aplicación de los criterios revisados por Schwartz en esta paciente la ubican como un caso altamente probable de SQTL congénito.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 2070 "Ancho" => 3000 "Tamanyo" => 891567 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Electrocardiograma de 12 derivaciones en reposo, donde se observa ritmo sinusal con incremento de voltaje en la onda «P» sugestivo de crecimiento de la aurícula derecha. En derivaciones precordiales puede apreciarse un bloqueo incompleto de la rama derecha del haz de His, con eje del QRS en el plano frontal de +120°. El segmento ST se observa plano y con onda T acuminada con base amplia. 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B) Al adoptar la posición ortostática incrementa el QTc a 489<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms y se observa cambio en la onda T, adquiriendo un patrón en silla de montar con base ancha sugestivo de QT largo tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span> (flecha).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:6 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0035" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "A new reconstructive operation for Ebstein's anomaly of the tricuspid valve" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:3 [ 0 => "A. Carpentier" 1 => "S. Chauvaud" 2 => "L. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 6 | 0 | 6 |
| 2024 Octubre | 107 | 7 | 114 |
| 2024 Septiembre | 135 | 9 | 144 |
| 2024 Agosto | 105 | 1 | 106 |
| 2024 Julio | 130 | 12 | 142 |
| 2024 Junio | 85 | 7 | 92 |
| 2024 Mayo | 89 | 3 | 92 |
| 2024 Abril | 82 | 7 | 89 |
| 2024 Marzo | 82 | 5 | 87 |
| 2024 Febrero | 97 | 8 | 105 |
| 2024 Enero | 140 | 4 | 144 |
| 2023 Diciembre | 101 | 6 | 107 |
| 2023 Noviembre | 110 | 9 | 119 |
| 2023 Octubre | 186 | 10 | 196 |
| 2023 Septiembre | 132 | 3 | 135 |
| 2023 Agosto | 165 | 6 | 171 |
| 2023 Julio | 181 | 7 | 188 |
| 2023 Junio | 159 | 6 | 165 |
| 2023 Mayo | 215 | 9 | 224 |
| 2023 Abril | 140 | 6 | 146 |
| 2023 Marzo | 179 | 1 | 180 |
| 2023 Febrero | 126 | 3 | 129 |
| 2023 Enero | 95 | 1 | 96 |
| 2022 Diciembre | 72 | 8 | 80 |
| 2022 Noviembre | 102 | 17 | 119 |
| 2022 Octubre | 111 | 25 | 136 |
| 2022 Septiembre | 124 | 33 | 157 |
| 2022 Agosto | 99 | 11 | 110 |
| 2022 Julio | 73 | 11 | 84 |
| 2022 Junio | 72 | 10 | 82 |
| 2022 Mayo | 79 | 9 | 88 |
| 2022 Abril | 70 | 10 | 80 |
| 2022 Marzo | 106 | 12 | 118 |
| 2022 Febrero | 110 | 11 | 121 |
| 2022 Enero | 103 | 11 | 114 |
| 2021 Diciembre | 70 | 12 | 82 |
| 2021 Noviembre | 78 | 7 | 85 |
| 2021 Octubre | 100 | 12 | 112 |
| 2021 Septiembre | 92 | 12 | 104 |
| 2021 Agosto | 81 | 9 | 90 |
| 2021 Julio | 60 | 9 | 69 |
| 2021 Junio | 91 | 11 | 102 |
| 2021 Mayo | 77 | 5 | 82 |
| 2021 Abril | 186 | 10 | 196 |
| 2021 Marzo | 110 | 11 | 121 |
| 2021 Febrero | 74 | 7 | 81 |
| 2021 Enero | 40 | 11 | 51 |
| 2020 Diciembre | 67 | 19 | 86 |
| 2020 Noviembre | 58 | 8 | 66 |
| 2020 Octubre | 44 | 9 | 53 |
| 2020 Septiembre | 61 | 8 | 69 |
| 2020 Agosto | 74 | 22 | 96 |
| 2020 Julio | 80 | 14 | 94 |
| 2020 Junio | 75 | 14 | 89 |
| 2020 Mayo | 43 | 17 | 60 |
| 2020 Abril | 50 | 3 | 53 |
| 2020 Marzo | 67 | 8 | 75 |
| 2020 Febrero | 47 | 7 | 54 |
| 2020 Enero | 40 | 18 | 58 |
| 2019 Diciembre | 30 | 8 | 38 |
| 2019 Noviembre | 31 | 11 | 42 |
| 2019 Octubre | 26 | 8 | 34 |
| 2019 Septiembre | 35 | 13 | 48 |
| 2019 Agosto | 20 | 12 | 32 |
| 2019 Julio | 29 | 7 | 36 |
| 2019 Junio | 96 | 26 | 122 |
| 2019 Mayo | 197 | 28 | 225 |
| 2019 Abril | 74 | 22 | 96 |
| 2019 Marzo | 11 | 9 | 20 |
| 2019 Febrero | 18 | 9 | 27 |
| 2019 Enero | 13 | 5 | 18 |
| 2018 Diciembre | 13 | 13 | 26 |
| 2018 Noviembre | 19 | 8 | 27 |
| 2018 Octubre | 49 | 14 | 63 |
| 2018 Septiembre | 40 | 6 | 46 |
| 2018 Agosto | 20 | 13 | 33 |
| 2018 Julio | 18 | 13 | 31 |
| 2018 Junio | 15 | 12 | 27 |
| 2018 Mayo | 39 | 13 | 52 |
| 2018 Abril | 21 | 5 | 26 |
| 2018 Marzo | 10 | 6 | 16 |
| 2018 Febrero | 19 | 2 | 21 |
| 2018 Enero | 19 | 4 | 23 |
| 2017 Diciembre | 19 | 0 | 19 |
| 2017 Noviembre | 19 | 5 | 24 |
| 2017 Octubre | 12 | 2 | 14 |
| 2017 Septiembre | 30 | 6 | 36 |
| 2017 Agosto | 30 | 7 | 37 |
| 2017 Julio | 36 | 5 | 41 |
| 2017 Junio | 60 | 17 | 77 |
| 2017 Mayo | 39 | 16 | 55 |
| 2017 Abril | 2 | 18 | 20 |
| 2017 Marzo | 9 | 34 | 43 |
| 2017 Febrero | 8 | 15 | 23 |
| 2017 Enero | 1 | 6 | 7 |
| 2016 Diciembre | 8 | 6 | 14 |
| 2016 Noviembre | 8 | 16 | 24 |
| 2016 Octubre | 7 | 14 | 21 |
| 2016 Septiembre | 9 | 3 | 12 |
| 2016 Agosto | 3 | 7 | 10 |
| 2016 Julio | 0 | 2 | 2 |
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