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Carta científica
Hipertensión pulmonar secundaria a enfermedad de Rendu-Osler-Weber. Reporte de caso
Pulmonary hypertension in Rendu-Osler-Weber disease. A case report
Diego Araiza-Garaygordobila,
Autor para correspondencia
dargaray@gmail.com

Autor para correspondencia. Chimalcoyotl 87, Col. Toriello Guerra, Delegación Tlalpan, Ciudad de México, México 14050.
, Catalina Lomelí-Estradab, Jorge Cossío-Arandab
a Departamento de enseñanza, Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez, Ciudad de México, México
b Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez, Ciudad de México, México
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as&#237; como en telangiectasias mucocut&#225;neas y malformaciones arteriovenosas viscerales&#46; El diagn&#243;stico se basa en los criterios de Cura&#231;ao<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; Si bien las alteraciones mucocut&#225;neas y las malformaciones arteriovenosas son las manifestaciones distintivas del s&#237;ndrome de Rendu-Osler-Weber&#44; tambi&#233;n se ha reportado la asociaci&#243;n de hipertensi&#243;n pulmonar &#40;HP&#41; como una complicaci&#243;n importante&#46; Reportamos el caso de una paciente con s&#237;ndrome de Rendu-Osler-Weber e HP&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 42 a&#241;os que acudi&#243; a consulta a nuestro instituto con historia de 2 a&#241;os de disnea de grandes esfuerzos y fatiga&#46; Entre sus antecedentes patol&#243;gicos se inclu&#237;a un embarazo complicado por preeclampsia a los 40 a&#241;os de edad y sangrado uterino an&#243;malo de repetici&#243;n&#46; Negaba consumo de medicamentos o drogas&#46; Al interrogatorio dirigido destacaba la presencia de epistaxis recurrente desde los 23 a&#241;os de edad&#46; El examen f&#237;sico demostr&#243; la presencia de numerosas telangiectasias en cavidad oral y en miembros p&#233;lvicos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; El examen del precordio con 2P reforzado y soplo holosist&#243;lico grado <span class="elsevierStyleSmallCaps">II</span>&#47;<span class="elsevierStyleSmallCaps">IV</span> en foco tric&#250;spide&#46; El electrocardiograma en ritmo sinusal&#44; con ondas P pulmonares y crecimiento del ventr&#237;culo derecho&#46; Un ecocardiograma transtor&#225;cico mostr&#243; crecimiento de cavidades derechas&#44; presi&#243;n sist&#243;lica arterial pulmonar de 52<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg e insuficiencia tricusp&#237;dea moderada a severa&#46; Se realiz&#243; una tomograf&#237;a toracoabdominal que demostr&#243; numerosas malformaciones arteriovenosas a nivel de cuello&#44; h&#237;gado y bazo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Se realiz&#243; el diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de Rendu-Osler-Weber&#46; Ante la sospecha de HP&#44; se realiz&#243; un cateterismo derecho que demostr&#243; los resultados citados en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0010">tabla 2</a>&#46; Destaca la presencia de gasto cardiaco elevado &#40;17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l&#47;min&#59; IC 9&#46;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l&#47;min&#41; y de presi&#243;n sist&#243;lica de la arteria pulmonar de 55<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#46; Se inici&#243; tratamiento diur&#233;tico con adecuada respuesta y mejor&#237;a sintom&#225;tica&#46; En el seguimiento a 3 meses&#44; la paciente refer&#237;a asintom&#225;tica y en buena clase funcional&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="tbl0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varias series han reportado una asociaci&#243;n entre el THH y la HP&#46; En un estudio de Ginon et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> se incluyeron 55 pacientes con THH&#44; malformaciones AV hep&#225;ticas y disnea o cualquier s&#237;ntoma cardiol&#243;gico a quienes se les realiz&#243; ecocardiograma transtor&#225;cico para evaluar la causa de su disnea&#46; En esta serie&#44; el 25&#37; de los pacientes presentaron una PSAP mayor a 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#46; En otra serie de la Cl&#237;nica Mayo&#44; el 13&#37; de los pacientes con THH podr&#237;an mostrar cierto grado de HP utilizando el ecocardiograma como herramienta de detecci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito 2 mecanismos causales de HP en THH&#58; <span class="elsevierStyleItalic">1&#41;</span> mediante remodelado vascular con aumento en las resistencias vasculares pulmonares&#44; y <span class="elsevierStyleItalic">2&#41;</span> mediante hiperflujo sist&#233;mico y aumento del &#237;ndice cardiaco &#40;insuficiencia cardiaca de alto gasto&#41;&#46; El primer grupo comprende a aquellos pacientes con hipertensi&#243;n arterial pulmonar clasificados dentro del grupo 1 de la Organizaci&#243;n Mundial de la Salud &#40;en espec&#237;fico dentro del subgrupo 1&#46;2&#46;2&#44; hipertensi&#243;n arterial pulmonar hereditaria asociada a mutaciones de ALK-1 o ENG&#41;&#46; En esta entidad se encuentran aumentadas las resistencias vasculares pulmonares y existe un remodelado arterial patol&#243;gicamente indistinguible de la hipertensi&#243;n arterial pulmonar tipo 1&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El segundo grupo de pacientes comprende a aquellos con resistencias vasculares pulmonares normales y con la presencia de gasto cardiaco elevado&#46; No existe un subgrupo espec&#237;fico en el consenso de Niza &#40;2013&#41; para clasificar a estos pacientes&#46; Algunas situaciones similares donde existe alto gasto cardiaco incluyen a pacientes con esquistosomiasis &#40;1&#46;4&#46;5&#41;&#44; con anemia hemol&#237;tica cr&#243;nica &#40;1&#46;4&#46;6&#41; o a pacientes con des&#243;rdenes hematol&#243;gicos como s&#237;ndromes mieloproliferativos &#40;donde se ha identificado alto gasto cardiaco e HP&#44; con resistencias pulmonares normales&#41;&#46; Sin embargo&#44; al momento de la redacci&#243;n&#44; la HP asociada a gasto cardiaco elevado por malformaciones AV sist&#233;micas en pacientes con Rendu-Osler-Weber no se incluye dentro de la clasificaci&#243;n de la OMS para HP&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La mayor&#237;a de los casos asociados a estados de alto flujo pulmonar se asocian a su vez a malformaciones AV hep&#225;ticas y sist&#233;micas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En el segundo escenario&#44; la hipertensi&#243;n arterial pulmonar se asocia a mutaciones en las prote&#237;nas ALK-1 y ENG &#40;receptor similar a la activina cinasa-1 y ENG&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El diagn&#243;stico diferencial entre ambos mecanismos fisiopatol&#243;gicos se realiza mediante par&#225;metros hemodin&#225;micos del cateterismo derecho&#46; En el caso de nuestra paciente&#44; los par&#225;metros hemodin&#225;micos son compatibles con un estado de alto gasto cardiaco &#40;17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l&#47;min&#41; que lleva a la HP en presencia vasculatura pulmonar &#40;arterial y venosa&#41; normal y coraz&#243;n izquierdo normal &#40;estado de alto flujo pulmonar&#41;&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La experiencia en el tratamiento m&#233;dico de los pacientes con HP en el contexto de la THH se limita a reportes de casos&#46; No existen ensayos cl&#237;nicos aleatorios&#44; y es improbable que sean realizados&#46; Los pacientes con HP secundaria a insuficiencia cardiaca de alto flujo pueden beneficiarse del tratamiento con restricci&#243;n de sal y diur&#233;ticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#59; la embolizaci&#243;n transarterial de malformaciones AV hep&#225;ticas se ha propuesto como una opci&#243;n&#44; pero puede causar complicaciones como infarto o sepsis&#44; por lo que en general no se utiliza&#46; El trasplante hep&#225;tico podr&#237;a ser una opci&#243;n terap&#233;utica en casos especiales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; El tratamiento dirigido a la THH &#40;bevacizumab&#44; un anticuerpo monoclonal que inhibe el factor de crecimiento vascular endotelial&#41; podr&#237;a revertir las lesiones hep&#225;ticas y reducir el gasto cardiaco en pacientes con importante carga de malformaciones AV hep&#225;ticas y sist&#233;micas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a los pacientes con hipertensi&#243;n arterial pulmonar&#44; el tratamiento est&#225;ndar incluyendo bosentan y tadalafil&#44; se ha extrapolado con algunos resultados positivos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Sin embargo es importante recordar que estas terapias pueden incrementar el riesgo de sangrado&#44; el cual es alto en los pacientes con THH&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sabb&#224; et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> demostraron una disminuci&#243;n aproximada de 7 a&#241;os en la expectativa de vida en pacientes con HP y THH&#46; El estudio de la Cl&#237;nica Mayo fall&#243; en alcanzar significaci&#243;n estad&#237;stica&#44; pero si mostr&#243; una tendencia de la HP como factor predictivo de pron&#243;stico adverso y sobrevida disminuida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Es por esto que resulta importante aumentar el grado de sospecha cl&#237;nica&#44; y clarificar la importancia del cateterismo derecho para confirmar el diagn&#243;stico e identificar el mecanismo fisiopatol&#243;gico&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se debe mantener una alta sospecha cl&#237;nica sobre el diagn&#243;stico de la HP en aquellos pacientes con THH que presenten disnea&#44; o en quienes un ecocardiograma identifique incremento en la presi&#243;n sist&#243;lica del ventr&#237;culo derecho o incremento en la presi&#243;n de la aur&#237;cula derecha&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Financiaci&#243;n</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se recibi&#243; patrocinio de ning&#250;n tipo para llevar a cabo este art&#237;culo&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" class=""><thead title="thead"><tr title="table-row"><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Criterio&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Definici&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Epistaxis&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Deben ser espont&#225;neas y recurrentes&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Telangiectasias&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">M&#250;ltiples en sitios caracter&#237;sticos&#58; labios&#44; cavidad oral&#44; dedos&#44; nariz&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Lesiones viscerales&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">&#8211; Telangiectasias gastrointestinales &#40;con o sin sangrado&#41;<br>&#8211; Malformaciones arteriovenosas pulmonares<br>&#8211; Malformaciones arteriovenosas hep&#225;ticas<br>&#8211; Malformaciones arteriovenosas cerebrales<br>&#8211; Malformaciones arteriovenosas espinales&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Historia familiar&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">Descendente de un primer grado diagnosticado de THH seg&#250;n estos criterios&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></tbody></table>
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                  \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head  " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Valor&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">PSAP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">55<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">PDAP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">PMAP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">PSVD&#47;PDVD&#47;D2VD&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">55&#47;5&#47;10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">RVP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">75<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>dyn&#42;s&#47;cm<span class="elsevierStyleSup">5</span> &#40;0&#46;94<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UW&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Gasto cardiaco&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry  " align="left" valign="top">17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>l&#47;min&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">&#205;ndice cardiaco&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">Gradiente transpulmonar&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Información del artículo
ISSN: 14059940
Idioma original: Español
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