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Origen anómalo de la rama pulmonar izquierda a partir de la aorta ascendente en un niño con estenosis subaórtica asociada
Anomalous origin of the left pulmonary artery from the ascending aorta with associated sub-aortic stenosis in an infant
Pedro Curi-Curia, Samuel Ramírezb, Luis Muñozc, Juan Calderón-Colmenerod, Antonio Razoe, Jorge Cervantes-Salazarf
a Cirujano Cardiovascular Pediátrico. Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez
b Departamento de Cirugía Cardiaca Pediátrica y de Cardiopatías Congénitas. Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez
c Especialista en Ciencias Morfológicas. Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez
d Departamento de Cardiología Pediátrica. Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez
e Cardiólogo Pediatra. Departamento de Cardiología Pediátrica. Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez
f Departamento de Cirugía Cardiaca Pediátrica y de Cardiopatías Congénitas. Instituto Nacional de Cardiología Ignacio Chávez
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Dado que lo habitual es que el arco a&#243;rtico sea izquierdo&#44; cuando esta malformaci&#243;n poco frecuente se presenta&#44; la rama pulmonar derecha se ve mayormente afectada y se origina de la aorta ascendente con mucha mayor frecuencia que la rama izquierda&#44; asoci&#225;ndose generalmente con conducto arterioso persistente o con ventana aortopulmonar&#46;<span class="elsevierStyleSup">3</span> Por el contrario&#44; el origen an&#243;malo de la rama pulmonar izquierda se relaciona con la tetralog&#237;a de Fallot&#44; arco a&#243;rtico derecho&#44; y origen an&#243;malo de la subclavia derecha&#46;<span class="elsevierStyleSup">4</span> Presentamos un caso&#44; extraordinariamente raro&#44; de origen an&#243;malo de la rama pulmonar izquierda a partir de la aorta ascendente en un paciente con obstrucci&#243;n suba&#243;rtica atendido en nuestra instituci&#243;n&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Presentaci&#243;n del caso</span></p><p class="elsevierStylePara">Se trata de un ni&#241;o de dos a&#241;os&#44; sin antecedentes perinatales de importancia&#44; a quien se le detect&#243; un soplo card&#237;aco desde el nacimiento que no fue estudiado mayormente&#46; Present&#243; infecciones respiratorias frecuentes&#44; la &#250;ltima de ellas hace cinco meses&#44; momento en el que se corrobor&#243; la persistencia del soplo sist&#243;lico en mesocardio&#46; A partir de entonces evolucion&#243; asintom&#225;tico y sin ning&#250;n d&#233;ficit pondo-estatural&#46; Sin embrago ante la sospecha cl&#237;nica de un problema valvular a&#243;rtico obstructivo significativo&#44; fue trasladado de un Hospital Pedi&#225;trico y hospitalizado en nuestra instituci&#243;n para su estudio&#46; </p><p class="elsevierStylePara">A su examen f&#237;sico de ingreso destac&#243; la presencia de fr&#233;mito paraesternal izquierdo&#44; sitio en que se auscult&#243; un soplo expulsivo a&#243;rtico grado III&#47;IV irradiado hacia regi&#243;n interescapular&#44; cervical y xifoidea&#46; En el electrocardiograma se observ&#243; un bloqueo incompleto de rama derecha con datos de hipertrofia ventricular izquierda por sobrecarga de presi&#243;n y transici&#243;n el&#233;ctrica en V6&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax mostr&#243; cardiomegalia moderada y aumento de la trama vascular a predominio del pulm&#243;n izquierdo&#46; La ecocardiograf&#237;a puso en evidencia una estenosis a&#243;rtica subvalvular secundaria a un rodete suba&#243;rtico con un gradiente m&#225;ximo de 90 mm Hg&#44; asociado a una insuficiencia valvular a&#243;rtica ligera y dilataci&#243;n de cavidades izquierdas &#40;di&#225;metro diast&#243;lico atrial y ventricular izquierdos de 27 mm&#41; con presi&#243;n sist&#243;lica de arteria pulmonar de 30 mm Hg&#46; La anatom&#237;a del arco a&#243;rtico era hacia la derecha con presencia de un conducto arterioso permeable homolateral&#44; y no se describieron otros hallazgos ecocardiogr&#225;ficos&#46; Con estos diagn&#243;sticos se decidi&#243; realizar un tratamiento quir&#250;rgico en forma electiva con el objeto de liberar la obstrucci&#243;n del tracto de salida ventricular izquierdo y cerrar el conducto arterioso&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La cirug&#237;a se realiz&#243; mediante un abordaje cl&#225;sico por esternotom&#237;a media&#44; y en el momento de marsupializar el pericardio para exponer las estructuras cardiovasculares&#44; se evidenci&#243; la presencia an&#243;mala de una rama arterial que se originaba de la aorta ascendente&#44; dirigi&#233;ndose en forma transversal hacia el hilio del pulm&#243;n izquierdo&#46; Despu&#233;s de diferenciarla en toda su longitud&#44; se comprob&#243; que correspond&#237;a a una rama pulmonar izquierda&#46; Concomitantemente&#44; el tronco de la arteria pulmonar que emerg&#237;a del ventr&#237;culo derecho&#44; segu&#237;a su trayecto en forma ininterrumpida hacia el hilio pulmonar correspondiente&#44; convirti&#233;ndose en la rama pulmonar homolateral &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figura 1</span>&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v80n03-13156157fig1.jpg" alt="Figura 1&#46; Exposici&#243;n quir&#250;rgica del origen an&#243;malo de una rama pulmonar izquierda a partir de la aorta ascendente"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 1&#46;</span> Exposici&#243;n quir&#250;rgica del origen an&#243;malo de una rama pulmonar izquierda a partir de la aorta ascendente</p><p class="elsevierStylePara">Estos hallazgos intraoperatorios obligaron a modificar el planteamiento quir&#250;rgico inicial que era el de resecci&#243;n aislada del rodete suba&#243;rtico y cierre del conducto arterioso&#46; La correcci&#243;n quir&#250;rgica total comprendi&#243;&#44; adem&#225;s de lo ya indicado&#44; la resecci&#243;n del bot&#243;n de la rama pulmonar izquierda an&#243;malamente originada de la aorta ascendente&#44; su anastomosis hacia el tronco de la arteria pulmonar y una arterioplast&#237;a con parche pericardio bovino en el sitio del defecto a&#243;rtico que dej&#243; la resecci&#243;n del bot&#243;n vascular &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figura 2</span>&#41;<span class="elsevierStyleBold">&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v80n03-13156157fig2.jpg" alt="Figura 2&#46; Correcci&#243;n quir&#250;rgica total&#58; resecci&#243;n rodete suba&#243;rtico&#44; ligadura del conducto arterioso&#44; reimplante de la rama pulmonar izquierda al tronco pulmonar y aortoplast&#237;a con parche de pericardio bovino"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 2&#46;</span> Correcci&#243;n quir&#250;rgica total&#58; resecci&#243;n rodete suba&#243;rtico&#44; ligadura del conducto arterioso&#44; reimplante de la rama pulmonar izquierda al tronco pulmonar y aortoplast&#237;a con parche de pericardio bovino</p><p class="elsevierStylePara">Se le realiz&#243; una ecocardiograf&#237;a transesof&#225;gica intraoperatoria de control&#44; que mostr&#243; insuficiencia a&#243;rtica ligera sin gradiente residual en el tracto de salida del ventr&#237;culo izquierdo&#46; Tampoco se registr&#243; gradiente en el sitio de la anastomosis de la rama pulmonar izquierda en el tronco de la arteria pulmonar&#46; Se coloc&#243; un cat&#233;ter de arteria pulmonar dirigido hacia la rama pulmonar izquierda reimplantada&#44; el cual registr&#243; valores de presi&#243;n sist&#243;lica pulmonar de 30 mm Hg&#44; equivalentes aproximadamente a la mitad de la presi&#243;n sist&#243;lica sist&#233;mica en el intraoperatorio&#46; </p><p class="elsevierStylePara">La evoluci&#243;n postoperatoria fue satisfactoria&#44; logr&#225;ndose la extubaci&#243;n durante las primeras 24 horas&#46; Requiri&#243; de apoyo inotr&#243;pico con milrinona durante cuatro d&#237;as que fue el tiempo de su estancia en terapia intensiva&#46; Las presiones de rama pulmonar izquierda al momento del retiro del cat&#233;ter pulmonar fueron de 20 mm Hg&#44; es decir&#44; 1&#47;4 de la presi&#243;n sist&#233;mica&#46; El paciente fue dado de alta a los nueve d&#237;as del postoperatorio&#44; en buenas condiciones generales y hemodin&#225;micas&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">El origen an&#243;malo de una rama pulmonar a partir de la aorta ascendente fue descrito por primera vez por Fraentzel en 1868&#46;<span class="elsevierStyleSup">5</span> Desde entonces&#44; hubo varios reportes de casos y series cl&#237;nicas&#44; la mayor parte de ellos en relaci&#243;n a la rama pulmonar derecha&#46;<span class="elsevierStyleSup">6-11</span> Los casos de origen an&#243;malo de la rama pulmonar izquierda&#44; como el que presentamos&#44; son de cuatro a ocho veces menos comunes que los de la rama derecha<span class="elsevierStyleSup">12</span> y no existe ning&#250;n reporte en la literatura de su asociaci&#243;n con obstrucci&#243;n suba&#243;rtica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Embriol&#243;gicamente&#44; las c&#233;lulas pluripotenciales de la cresta neural juegan un papel muy importante en el desarrollo troncoconal y de la aorta ascendente&#46; Sin embargo&#44; si bien existen algunos mecanismos comunes en su desarrollo&#44; la explicaci&#243;n embriol&#243;gica del origen an&#243;malo de las ramas pulmonares es un tanto diferente a la derecha que a la izquierda&#46; Proponemos que el origen an&#243;malo de una de las ramas de la arteria pulmonar se puede deber a una malposici&#243;n del tabique aorto-pulmonar de Tandler constituido por mes&#233;nquima derivado de las crestas neurales&#46; Normalmente este tabique tiene una orientaci&#243;n inclinada de derecha a izquierda y de dorsal a ventral&#44; y separa el cuarto arco a&#243;rtico situado hacia anterior y derecha &#40;que originar&#225; el cayado&#41;&#44; de los sextos arcos a&#243;rticos situados hacia posterior e izquierda &#40;que formar&#225;n las porciones proximales de las ramas pulmonares&#41;&#46; El origen a&#243;rtico de la rama derecha se desarrolla por una malposici&#243;n izquierda del tabique aorto-pulmonar&#44; mientras que el origen a&#243;rtico de la rama izquierda se desarrolla por una malposici&#243;n derecha de dicho tabique&#46;<span class="elsevierStyleSup">7&#44;8&#44;13</span> Por lo tanto&#44; la falta de fusi&#243;n de la rama pulmonar izquierda al tronco de la arteria pulmonar&#44; secundaria a la ausencia de sexto arco izquierdo&#44; deriva en la persistencia de un saco a&#243;rtico del cual nace la rama pulmonar izquierda&#46;<span class="elsevierStyleSup">14</span> Por esta raz&#243;n&#44; cuando se presenta el origen an&#243;malo de la rama pulmonar izquierda&#44; frecuentemente se asocia a un arco pulmonar derecho como en el caso que presentamos&#46; </p><p class="elsevierStylePara">En esta malformaci&#243;n existe un gasto card&#237;aco derecho dirigido enteramente hacia un pulm&#243;n&#44; mientras que el otro recibe su perfusi&#243;n a una presi&#243;n sist&#233;mica a partir de la aorta&#46; Si adem&#225;s existe asociaci&#243;n con otras lesiones intra-cardiacas que producen cortocircuito de izquierda a derecha&#44; la situaci&#243;n hemodin&#225;mica se exacerba a&#250;n m&#225;s&#46; Debido a que la vasculatura de ambos pulmones se hace vulnerable&#44; la historia natural de esta patolog&#237;a muestra una irreversible progresi&#243;n hacia la enfermedad vascular pulmonar obstructiva severa&#46;<span class="elsevierStyleSup">2</span> Si no se corrige a temprana edad&#44; la sobrevida reportada al a&#241;o de vida puede ser de 30&#37; o menor&#46;<span class="elsevierStyleSup">6</span> Es dif&#237;cil esclarecer cu&#225;l fue la raz&#243;n por la cual el caso que informamos&#44; lleg&#243; a los dos a&#241;os de vida sin una aparente repercusi&#243;n vascular pulmonar mayor&#46; El hecho de que la obstrucci&#243;n suba&#243;rtica pudo haber reducido en cierta forma la presi&#243;n de perfusi&#243;n sist&#233;mica del pulm&#243;n izquierdo es discutible&#44; pero debiera tomarse en cuenta como uno de los probables mecanismos involucrados&#46; </p><p class="elsevierStylePara">La cl&#237;nica se caracteriza por falla respiratoria progresiva asociada&#44; o como en nuestro caso&#44; a infecciones respiratorias frecuentes desde el nacimiento&#46;<span class="elsevierStyleSup">1&#44;7&#44;10</span> El diagn&#243;stico se obtiene mediante ecocardiograf&#237;a complementada por el cateterismo&#46; Sin embargo&#44; la visualizaci&#243;n ecocardiogr&#225;fica de las ramas pulmonares puede ser dif&#237;cil&#44; lo cual deriva en una falla diagn&#243;stica&#46; Ante la falta de sospecha ecocardiogr&#225;fica de esta entidad&#44; se prescindi&#243; en este caso del estudio hemodin&#225;mico&#44; que hubiese sido de gran utilidad diagn&#243;stica y habr&#237;a mostrado la magnitud de la enfermedad vascular pulmonar por la medici&#243;n selectiva de la presi&#243;n en ambas ramas pulmonares&#46; La angiotomograf&#237;a y la resonancia nuclear magn&#233;tica tambi&#233;n se pueden usar como m&#233;todos complementarios en los casos de alta sospecha de esta patolog&#237;a&#44; para ayudar a definir la estrategia del tratamiento quir&#250;rgico&#46;<span class="elsevierStyleSup">15&#44;16</span></p><p class="elsevierStylePara">En nuestro caso&#44; la metodolog&#237;a cl&#237;nica empleada fue insuficiente para llegar al diagn&#243;stico correcto&#46; Si bien la dilataci&#243;n de cavidades izquierdas puede presentarse en etapas avanzadas de una obstrucci&#243;n suba&#243;rtica&#44; habitualmente en esta etapa de su evoluci&#243;n el paciente se hace sintom&#225;tico&#46; Ante la ausencia de sintomatolog&#237;a de importancia en el caso que presentamos&#44; se pens&#243; que la presencia del conducto arterioso derecho fue el responsable de la dilataci&#243;n de las cavidades izquierdas&#46; Sin embargo&#44; la discordancia cl&#237;nico-ecogr&#225;fica aunada a la presencia de arco a&#243;rtico derecho&#44; debi&#243; obligar al cardi&#243;logo a un estudio m&#225;s minucioso que incluyera angiotomograf&#237;a y resonancia nuclear magn&#233;tica&#44; m&#233;todos que hubiesen aclarado mejor el diagn&#243;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestro paciente&#44; el diagn&#243;stico definitivo se estableci&#243; durante la cirug&#237;a&#44; y por la ausencia de repercusi&#243;n cl&#237;nica y ecocardiogr&#225;fica de importancia&#44; junto con la presencia de la obstrucci&#243;n sub a&#243;rtica&#44; se asumi&#243; que no exist&#237;a enfermedad vascular pulmonar lo suficientemente importante para contraindicar la correcci&#243;n quir&#250;rgica&#46; La medici&#243;n selectiva de la presi&#243;n pulmonar izquierda despu&#233;s de la correcci&#243;n corrobor&#243; esta situaci&#243;n&#44; ya que mostr&#243; valores pr&#225;cticamente normales de presi&#243;n sist&#243;lica&#46; Sin embargo&#44; creemos que la biopsia pulmonar izquierda -de la cual prescindimos involuntariamente en este caso-&#44; hubiese sido de gran utilidad para evaluar el da&#241;o de la vascularidad pulmonar y por ende establecer el pron&#243;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento de elecci&#243;n es la correcci&#243;n quir&#250;rgica temprana&#44; para evitar la hipertensi&#243;n pulmonar y el desarrollo subsecuente de la enfermedad vascular pulmonar obstructiva&#46; El implante directo del bot&#243;n pulmonar an&#243;malo al tronco de la arteria pulmonar fue descrito por Kirkpatrick y colaboradores en 1967<span class="elsevierStyleSup">17</span> y por Stanton y colaboradores en 1968&#46;<span class="elsevierStyleSup">11</span> Tambi&#233;n se han descrito t&#233;cnicas de extensi&#243;n de la rama an&#243;mala en los casos de longitud insuficiente para el reimplante sin tensi&#243;n&#44; en particular para la rama derecha&#46;<span class="elsevierStyleSup">18-22</span> En nuestro caso&#44; la rama izquierda&#44; disecada en gran parte de su extensi&#243;n&#44; no present&#243; ning&#250;n problema de longitud y fue implantada al tronco pulmonar mediante una anastomosis satisfactoriamente libre de tensi&#243;n&#46; La mortalidad operatoria reportada en la literatura var&#237;a de 0&#37; a 21&#37;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;23-27</span> y la tasa de re-intervenci&#243;n en el mediano plazo para cateterismo intervencionista con cat&#233;ter bal&#243;n y stent por estenosis de la anastomosis pulmonar es de 2&#46;5&#37; a 36&#37;&#46;<span class="elsevierStyleSup">23&#44;27</span> En nuestro caso&#44; la evoluci&#243;n postoperatoria inmediata fue excelente&#44; pero queda pendiente el seguimiento cl&#237;nico&#44; ecocardiogr&#225;fico y eventualmente mediante resonancia magn&#233;tica en el mediano y largo plazo para detectar estenosis en la anastomosis&#46; En caso de presentarla&#44; creemos que el intervencionismo ser&#225; la opci&#243;n terap&#233;utica ideal para resolver el problema&#44; dependiendo de la edad del paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por &#250;ltimo&#44; es importante enfatizar que el origen an&#243;malo de la rama pulmonar izquierda a partir de la aorta ascendente en el caso que presentamos&#44; fue un hallazgo quir&#250;rgico afortunado que se corrigi&#243; exitosamente&#44; a&#250;n sin haber sido correctamente diagnosticado en el preoperatorio&#46; Esto debe alertar al cardi&#243;logo cl&#237;nico en el sentido de ser m&#225;s cuidadoso ante un proceso patol&#243;gico en el que observamos alteraciones que no concuerdan con el estado cl&#237;nico del paciente&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Conclusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; en este tipo de casos es recomendable el diagn&#243;stico correcto temprano&#44; mediante un estudio ecocardiogr&#225;fico completo sobre esta rara malformaci&#243;n&#44; con objeto de instalar un tratamiento quir&#250;rgico inmediato como primera opci&#243;n terap&#233;utica por sus excelentes resultados que permiten evitar la progresi&#243;n irreversible hacia la enfermedad vascular pulmonar obstructiva&#46; </p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia&#58;</span> Pedro Jos&#233; Curi Curi&#46;<br></br> Juan Badiano N&#186;1&#44; Colonia Secci&#243;n XVI&#44; Tlalpan&#46; M&#233;xico D&#46;F&#46;<br></br> Tel&#233;fono&#58; 55545828&#46; Fax&#58; 52 &#40;55&#41; 55730994&#46;<br></br><span class="elsevierStyleItalic">Correo electr&#243;nico&#58;</span><a href="mailto&#58;pcuricuri&#64;gmail&#46;com" class="elsevierStyleCrossRefs">pcuricuri&#64;gmail&#46;com</a></p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 9 de julio de 2009&#59;<br></br> aceptado el 21 de octubre de 2009&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 14059940
Idioma original: Español
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