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Enfermedad de Kawasaki refractaria, incompleta y atípica. Informe de un caso y revisión de la bibliografía
Refractory, incomplete and atypical Kawasaki disease. Case report and review of the literature
Paulina Parra-Moronattia, Leonardo Rivera-Rodríguezb, Marco Antonio Yamazaki-Nakashimadac, Fausto Nava-Garcíad, Jacobo Rodríguez-Álvareze, Rodolfo Bolaños-Reyesf
a Pediatra, Hospital Médica Sur. México, D. F.
b Cardiólogo Pediatra, Hospital Médica Sur. México, D. F.
c Médico Adscrito al Servicio de Inmunología, Instituto Nacional de Pediatría. México, D. F.
d Coordinador del área de Terapia intensiva,
e Gastroenterólogo Pediatra.
f Jefe del Servicio de Pediatría. Hospital Médica Sur. México, D. F.
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    "textoCompleto" => "<p class="elsevierStylePara">&#42;Este caso fue expuesto como cartel en el XXVI Congreso Internacional de Pediatr&#237;a en Johannesburgo&#44; Sud&#225;frica 2010&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Introducci&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">La enfermedad de Kawasaki &#40;EK&#41;&#44; fue descrita por primera vez en 1967 en Jap&#243;n por Tomisaku Kawasaki&#46; Consiste en una vasculitis sist&#233;mica&#44; autolimitada&#44; de etiolog&#237;a desconocida&#44; la cual&#44; se presenta principalmente en ni&#241;os menores de cinco a&#241;os&#46;<span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></p><p class="elsevierStylePara">El diagn&#243;stico cl&#225;sico se basa en la presencia de m&#225;s de cinco d&#237;as de fiebre y m&#225;s de cuatro de los cinco criterios cl&#237;nicos&#44; que son&#58; inyecci&#243;n conjuntival sin exudado&#44; linfadenopat&#237;a cervical&#44; eritema en palmas y plantas con descamaci&#243;n periung&#252;eal&#44; alteraciones en mucosa oral y exantema polimorfo&#46;<span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span> Los pacientes que no cumplen con estos criterios cl&#225;sicos&#44; se catalogan como EK incompleta y aunque en algunas publicaciones se manejan los t&#233;rminos &#34;at&#237;pico&#34; e &#34;incompleto&#34; como sin&#243;nimos&#44; autoridades en la materia han tratado de distinguir entre ambos t&#233;rminos&#59; el t&#233;rmino &#34;at&#237;pico&#34; es utilizado en los pacientes que tienen alteraciones que generalmente no se presentan en la EK&#44; como falla renal&#46;<span class="elsevierStyleSup">1</span></p><p class="elsevierStylePara">Presentamos el caso atendido en el Servicio de Pediatr&#237;a del Hospital M&#233;dica Sur&#44; con EK cuya presentaci&#243;n y evoluci&#243;n fue inusual&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Presentaci&#243;n del caso</span></p><p class="elsevierStylePara">Ni&#241;o de dos a&#241;os siete meses de edad con antecedente de encefalitis viral al a&#241;o de vida&#46; Inici&#243; un mes antes a su ingreso con fiebre de 38&#176;C a 39&#176;C de predominio vespertino y nocturno&#44; hiperemia conjuntival&#44; ataque al estado general&#44; irritabilidad&#44; hiporexia&#44; astenia y adinamia&#46; Recibi&#243; tratamiento emp&#237;rico extrahospitalario&#44; con m&#250;ltiples antimicrobianos para cubrir infecci&#243;n de v&#237;as a&#233;reas superiores sin presentar mejor&#237;a&#46; Se decidi&#243; su hospitalizaci&#243;n por intolerancia a la v&#237;a oral y con diagn&#243;stico de fiebre en estudio&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Sus signos vitales fueron normales&#46; La exploraci&#243;n neurol&#243;gica sin alteraciones&#44; hiperemia conjuntival sin exudado&#44; no hubo cambios en la mucosa oral ni adenomegalias&#44; no hab&#237;a compromiso cardiopulmonar&#44; sin visceromegalias&#44; extremidades &#237;ntegras y sin lesiones cut&#225;neas&#46; Los estudios de laboratorio mostraron principalmente elevaci&#243;n de los reactantes de fase aguda &#40;<span class="elsevierStyleBold">Tabla 1</span>&#41;&#46; En los estudios de gabinete&#44; la radiograf&#237;a de t&#243;rax present&#243; infiltrado peque&#241;o mixto en la base derecha&#44; el ultrasonido abdominal y la tomograf&#237;a computarizada de abdomen&#44; como abordaje de fiebre de larga evoluci&#243;n&#44; mostraron hidrocolecisto&#44; dilataci&#243;n de col&#233;doco y engrosamiento pancre&#225;tico &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figura 1</span>&#41;&#46; Durante la hospitalizaci&#243;n se agreg&#243; fotofobia&#44; artralgias en manos y pies&#44; cefalea holocraneana y fondo de ojo con edema de papila&#44; resto sin cambios&#46; Debido a la presencia de cefalea y papiledema&#44; fue realizada una resonancia magn&#233;tica nuclear &#40;RMN&#41; de cr&#225;neo con gadolinio&#44; observando reforzamiento de meninges &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figura 2</span>&#41;&#44; la punci&#243;n lumbar mostr&#243; pleocitosis en el citoqu&#237;mico de l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo &#40;LCR&#41;&#44; con predominio de mononucleares&#46; Se inici&#243; tratamiento con acetazolamida y dexametasona&#46; Las pruebas inmunol&#243;gicas no mostraron alteraciones y por serolog&#237;a se descartaron&#58; <span class="elsevierStyleItalic">Mycoplasma pneumonie</span>&#44; Citomegalovirus<span class="elsevierStyleItalic">&#44; Rickettsia ricketsii&#44; Coxiella burnetti&#44;</span> Virus de Epstein Barr&#44; Influenza A y B&#44;<span class="elsevierStyleItalic"> Leptospira </span>y enterovirus&#59; los cultivos en LCR&#44; sangre y orina fueron negativos&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v81n03-90028659fig1.jpg" alt="Tabla 1&#46; Tabla comparativa de los estudios de laboratorio realizados al inicio de la enfermedad&#44; en la reactivaci&#243;n y los de control&#46; Se muestran aquellos que apoyan el diagn&#243;stico de EK incompleto&#44; resaltando los que est&#225;n fuera de rangos normales&#46; "></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v81n03-90028659fig2.jpg" alt="Figura 1&#46; Imagen comparativa de ultrasonido abdominal en la primera hospitalizaci&#243;n &#40;A&#41; y 15 d&#237;as despu&#233;s de la reca&#237;da &#40;B&#41;&#46; En A se observa dilataci&#243;n de la ves&#237;cula biliar de 8&#46;7 cm por 2&#46;6 cm por 2&#46;7 cm y grosor de la pared de 1&#46;4 cm&#59; en B se observa la dimensi&#243;n de la ves&#237;cula biliar de 4&#46;2 cm por 1&#46;2 cm por 1&#46;2 cm&#46;"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 1&#46; </span>Imagen comparativa de ultrasonido abdominal en la primera hospitalizaci&#243;n &#40;<span class="elsevierStyleBold">A</span>&#41; y 15 d&#237;as despu&#233;s de la reca&#237;da &#40;<span class="elsevierStyleBold">B</span>&#41;&#46; En <span class="elsevierStyleBold">A</span> se observa dilataci&#243;n de la ves&#237;cula biliar de 8&#46;7 cm por 2&#46;6 cm por 2&#46;7 cm y grosor de la pared de 1&#46;4 cm&#59; en <span class="elsevierStyleBold">B</span> se observa la dimensi&#243;n de la ves&#237;cula biliar de 4&#46;2 cm por 1&#46;2 cm por 1&#46;2 cm&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v81n03-90028659fig3.jpg" alt="Figura 2&#46; Imagen comparativa que corresponde a cortes coronales de RMN de cr&#225;neo en secuencia T1 con gadolinio&#46; &#40;A&#41; RMN al momento del diagn&#243;stico&#59; se observa reforzamiento de meninges y de tienda del cerebelo&#46; &#40;B&#41; Un mes despu&#233;s&#44; s&#243;lo persiste el reforzamiento en tienda del cerebelo&#46;"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 2&#46;</span> Imagen comparativa que corresponde a cortes coronales de RMN de cr&#225;neo en secuencia T1 con gadolinio&#46; &#40;<span class="elsevierStyleBold">A</span>&#41; RMN al momento del diagn&#243;stico&#59; se observa reforzamiento de meninges y de tienda del cerebelo&#46; &#40;<span class="elsevierStyleBold">B</span>&#41; Un mes despu&#233;s&#44; s&#243;lo persiste el reforzamiento en tienda del cerebelo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por la presencia de meningitis as&#233;ptica&#44; hidrocolecisto&#44; artralgias&#44; eritema conjuntival sin exudado y fiebre de larga evoluci&#243;n&#44; descartando etiolog&#237;a infecciosa y neopl&#225;sica&#44; se diagnostic&#243; como EK incompleta&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Se inici&#243; tratamiento con gammaglobulina endovenosa a 2 g&#47;kg&#44; remitiendo los s&#237;ntomas en 48 horas&#46; El ecocardiograma mostr&#243; di&#225;metro de coronarias en percentil 90 para su edad&#44; sin aneurismas&#46; Cinco d&#237;as despu&#233;s de la administraci&#243;n de gammaglobulina endovenosa&#44; se egres&#243; asintom&#225;tico y con tratamiento esteroide &#40;prednisona 0&#46;5 mg&#47;kg&#47;d&#41; y acetazolamida &#40;8 mg&#47;kg&#47;d&#41;&#46; El ultrasonido de abdomen realizado una semana despu&#233;s del egreso&#44; mostr&#243; disminuci&#243;n del tama&#241;o de ves&#237;cula biliar a 4&#46;9 cm por 1&#46;6 cm por 1&#46;6 cm&#46; Al disminuir gradualmente el esteroide&#44; en un periodo de dos semanas&#44; hubo reactivaci&#243;n de los s&#237;ntomas&#44; presentando hiperemia conjuntival&#44; hiporexia&#44; cefalea&#44; fiebre de 38&#46;3&#176;C y artralgias&#44; agreg&#225;ndose dolor abdominal de predominio en hipocondrio derecho&#44; fue hospitalizado para realizaci&#243;n de estudios&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La exploraci&#243;n f&#237;sica con hiperemia conjuntival&#44; fondo de ojo sin alteraciones&#44; eritema labial con discreto edema&#44; sin adenomegalias&#59; hepatomegalia de 3 cm por debajo del borde costal y discreta hepatalgia&#44; resto sin alteraciones&#46; Los estudios de laboratorio con elevaci&#243;n de leucocitos&#44; reactantes de fase aguda y alteraci&#243;n en las pruebas de funci&#243;n hep&#225;tica &#40;<span class="elsevierStyleBold">Tabla 1</span>&#41;&#59; el examen general de orina con cuenta de leucocitos de 67 cel&#47;UL y urocultivo negativo&#46; El ultrasonido abdominal&#44; mostr&#243; nuevamente hidrocolecisto&#44; con ves&#237;cula biliar de 9&#46;1 cm por 2&#46;9 cm por 3&#46;7 cm&#44; lodo biliar&#44; dilataci&#243;n de v&#237;as biliares y edema de p&#225;ncreas&#46; Al efectuarse RMN de cr&#225;neo con gadolinio &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figura 2</span>&#41;&#44; por presencia de cefalea y antecedente de meningitis as&#233;ptica&#44; no se observ&#243; reforzamiento men&#237;ngeo ni alteraci&#243;n del enc&#233;falo&#44; por lo que gradualmente se suspendi&#243; la acetazolamida&#46; El ECG con onda Q en D1 y AVL&#44; sugestiva de probable lesi&#243;n mioc&#225;rdica&#44; el ecocardiograma con derrame peric&#225;rdico m&#237;nimo y sin aneurismas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Con la presencia de fiebre&#44; hiperemia conjuntival sin exudado&#44; eritema labial&#44; hidrocolecisto&#44; piuria est&#233;ril y alteraciones en ECG y ecocardiograma se diagnostic&#243; reactivaci&#243;n de EK y se inici&#243; tratamiento con gammaglobulina 2 gr&#47;kg&#44; sin mejor&#237;a de los s&#237;ntomas en 48 horas&#44; por lo que se administr&#243; pulso de metilprednisolona a 30 mg&#47;kg&#47;do y &#225;cido acetilsalic&#237;lico a dosis anti-agregante &#40;3 mg&#47;kg&#47;do&#41;&#44; con resoluci&#243;n de la sintomatolog&#237;a&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> Consider&#225;ndose la posibilidad de mayor afectaci&#243;n cardiaca por tratarse de segundo evento y los datos en ECG&#44; fue realizada una angiotomograf&#237;a de arterias coronarias&#44; que mostraron aneurisma sacular de 6&#46;2 mm de di&#225;metro en el nacimiento de la circunfleja y descendente anterior izquierda&#44; as&#237; como dilataci&#243;n de la arteria coronaria derecha&#44; circunfleja y descendente anterior izquierda &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figuras 3 </span>a <span class="elsevierStyleBold">5</span>&#41;&#59; el gammagrama perfusorio mioc&#225;rdico&#44; mostr&#243; leve isquemia de localizaci&#243;n antero-lateral izquierda&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v81n03-90028659fig4.jpg" alt="Figura 3&#46; Reconstrucci&#243;n MIP de angiotomograf&#237;a de coronarias&#44; en la que se compara aneurisma del tronco de la coronaria izquierda en EK recurrente &#40;A&#41; y once meses despu&#233;s &#40;B&#41;&#46; A Hay dilataci&#243;n sacular de 6&#46;2 mm de di&#225;metro en la regi&#243;n distal del tronco de la coronaria izquierda&#44; localizada en la zona previa al origen de sus ramas&#59; DA y Cx dilatadas&#46; B Angiotomografia con disminuci&#243;n de la dilataci&#243;n sacular de tronco com&#250;n a 3&#46;4 mm&#46; DA y Cx con paredes regulares&#59; no se observan &#225;reas de ectasia&#46; "></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 3&#46;</span> Reconstrucci&#243;n MIP de angiotomograf&#237;a de coronarias&#44; en la que se compara aneurisma del tronco de la coronaria izquierda en EK recurrente &#40;<span class="elsevierStyleBold">A</span>&#41; y once meses despu&#233;s &#40;<span class="elsevierStyleBold">B</span>&#41;&#46; <span class="elsevierStyleBold">A</span> Hay dilataci&#243;n sacular de 6&#46;2 mm de di&#225;metro en la regi&#243;n distal del tronco de la coronaria izquierda&#44; localizada en la zona previa al origen de sus ramas&#59; DA y Cx dilatadas&#46; <span class="elsevierStyleBold">B</span> Angiotomografia con disminuci&#243;n de la dilataci&#243;n sacular de tronco com&#250;n a 3&#46;4 mm&#46; DA y Cx con paredes regulares&#59; no se observan &#225;reas de ectasia&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v81n03-90028659fig5.jpg" alt="Figura 4&#46; Reconstrucci&#243;n lineal de la ACD&#46; Se compara en la reca&#237;da de EK &#40;A&#41; y 11 meses despu&#233;s &#40;B&#41;&#46; En A se aprecia dilataci&#243;n difusa de la ACD&#46; En B&#44; la ACD presenta calibre normal&#46; "></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 4&#46;</span> Reconstrucci&#243;n lineal de la ACD&#46; Se compara en la reca&#237;da de EK &#40;<span class="elsevierStyleBold">A</span>&#41; y 11 meses despu&#233;s &#40;<span class="elsevierStyleBold">B</span>&#41;&#46; En <span class="elsevierStyleBold">A</span> se aprecia dilataci&#243;n difusa de la ACD&#46; En <span class="elsevierStyleBold">B</span>&#44; la ACD presenta calibre normal&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v81n03-90028659fig6.jpg" alt="Figura 5&#46; Imagen comparativa de angiotomograf&#237;a coronaria de la arteria circunfleja en la reca&#237;da &#40;A&#41;&#44; y 11 meses despu&#233;s &#40;B&#41;&#46; En A&#44; la arteria circunfleja presenta dilataci&#243;n en tercio medio&#59; en B&#44; la arteria circunfleja muestra permeabilidad adecuada y paredes regulares&#46; "></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 5&#46; </span>Imagen comparativa de angiotomograf&#237;a coronaria de la arteria circunfleja en la reca&#237;da &#40;<span class="elsevierStyleBold">A</span>&#41;&#44; y 11 meses despu&#233;s &#40;<span class="elsevierStyleBold">B</span>&#41;&#46; En <span class="elsevierStyleBold">A</span>&#44; la arteria circunfleja presenta dilataci&#243;n en tercio medio&#59; en <span class="elsevierStyleBold">B</span>&#44; la arteria circunfleja muestra permeabilidad adecuada y paredes regulares&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Por tratarse de EK recurrente dependiente de esteroide&#44; se egres&#243; con prednisolona durante cuatro semanas continuando con metotrexate 6 mg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#47;semana durante seis meses&#46; En el ultrasonido abdominal de control&#44; 15 d&#237;as despu&#233;s de la reca&#237;da&#44; se observ&#243; ves&#237;cula biliar de 4&#46;2 cm por 1&#46;2 cm por 1&#46;2 cm &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figura 1</span>&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Un a&#241;o despu&#233;s del primer evento&#44; la angiotomograf&#237;a de arterias coronarias no mostr&#243; alteraciones de las arterias descendente anterior izquierda&#44; coronaria derecha y circunfleja&#59; hubo disminuci&#243;n del aneurisma en tronco com&#250;n a 3&#46;4 mm &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figuras 3 </span>a <span class="elsevierStyleBold">5</span>&#41;&#46; Los estudios de laboratorio sin alteraciones y el gammagrama perfusorio mioc&#225;rdico de control sin evidencia de infarto ni de isquemia&#46; El paciente se encuentra asintom&#225;tico&#44; no ha presentado reactivaci&#243;n de la enfermedad y continua tratamiento con &#225;cido acetilsalic&#237;lico&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">La EK ha sido ampliamente estudiada&#46; Se han descrito casos que no cumplen con los criterios cl&#237;nicos cl&#225;sicos&#44; catalog&#225;ndose como presentaci&#243;n &#34;at&#237;pica&#34; o &#34;incompleta&#34;&#46;<span class="elsevierStyleSup">3-6</span> Esto puede estar relacionado con el mejor entendimiento de las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas de este padecimiento&#46; Debido a que en la presentaci&#243;n incompleta de esta enfermedad no hay cumplimiento de los criterios cl&#237;nicos para la realizaci&#243;n del diagn&#243;stico&#44; deben de tomarse en cuenta otros datos como&#58; elevaci&#243;n de la velocidad de sedimentaci&#243;n globular o de la prote&#237;na C-reactiva&#44; presencia de leucocitosis&#44; trombocitosis&#44; uve&#237;tis anterior&#44; meningitis as&#233;ptica&#44; hidrocolecisto&#44; piuria est&#233;ril&#44; elevaci&#243;n de transaminasas o evidencia de derrame peric&#225;rdico en un ecocardiograma&#59;<span class="elsevierStyleSup">2 </span>la fiebre sigue siendo un dato cardinal en la EK&#44; orientando el diagn&#243;stico cuando es persistente&#44; no cede con administraci&#243;n de antipir&#233;ticos y han sido descartadas otras patolog&#237;as&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El primer dato sugerente de EK en nuestro paciente fue la presencia de hidrocolecisto&#44; que consiste en la dilataci&#243;n de la ves&#237;cula biliar&#44; sin presencia de c&#225;lculos y conductos biliares &#237;ntegros&#44; dicho hallazgo tambi&#233;n se observa en diversas enfermedades como escarlatina&#44; leptospirosis y p&#250;rpura de Henoch-Schonlein&#44; se se&#241;ala entre 3 a 15&#37; de los pacientes con EK&#44;<span class="elsevierStyleSup">1&#44;6-8 </span> present&#225;ndose con inicio agudo de dolor abdominal tipo c&#243;lico&#44; puede haber ictericia&#44; fiebre&#44; n&#225;usea e incluso v&#243;mito&#46; </p><p class="elsevierStylePara">La fisiopatolog&#237;a del hidrocolecisto a&#250;n es desconocida&#44; pero se cree que es resultado de inflamaci&#243;n reactiva y obstrucci&#243;n transitoria del conducto c&#237;stico causada por ganglios inflamados&#44; lo cual&#44; produce distenci&#243;n de la ves&#237;cula biliar&#46;<span class="elsevierStyleSup">9</span> El tratamiento es conservador&#44; con vigilancia cl&#237;nica estrecha y monitoreo del tama&#241;o vesicular por ultrasonido&#44; s&#243;lo es quir&#250;rgico en los pacientes con datos de peritonitis biliar secundaria a perforaci&#243;n de la ves&#237;cula&#46;<span class="elsevierStyleSup">6&#44;7&#44;9</span> El pron&#243;stico es bueno&#44; por ser un evento transitorio y reversible&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Adem&#225;s del hidrocolecisto&#44; en la EK pueden presentarse otros s&#237;ntomas gastrointestinales como diarrea&#44; v&#243;mito&#44; dolor abdominal&#44; hepatomegalia e ictericia&#46;<span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;6&#44;10</span></p><p class="elsevierStylePara">Otro de los hallazgos encontrados en este paciente fue la presencia de meningitis as&#233;ptica&#44; que se caracteriza por inflamaci&#243;n men&#237;ngea en la que no se identifica pat&#243;geno en el l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo<span class="elsevierStyleSup">11</span> y es una de las manifestaciones neurol&#243;gicas m&#225;s importantes&#44; ha sido descrita hasta en 50&#37; de los pacientes con EK a quienes se les realiza punci&#243;n lumbar y en el citoqu&#237;mico de l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo se evidencia predominio de mononucleares&#44; con glucosa y prote&#237;nas dentro de par&#225;metros normales&#46;<span class="elsevierStyleSup">2</span> Takagi y colaboradores&#44;<span class="elsevierStyleSup">12</span> informan una incidencia de 3&#46;7&#37; y complicaciones auditivas en s&#243;lo 0&#46;7&#37; de los casos&#59; en nuestro paciente los potenciales evocados auditivos de tallo cerebral fueron normales&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La artritis o artralgias pueden presentarse en la primera semana de la enfermedad&#59; no obstante&#44; las que ocurren despu&#233;s de diez d&#237;as de evoluci&#243;n afectan rodillas y tobillos&#44; present&#225;ndose en aproximadamente 15&#37; de los casos&#46;<span class="elsevierStyleSup">1</span></p><p class="elsevierStylePara">En los informes publicados de EK incompleta&#44; predomina la presencia de exantema polimorfo&#44; eritema en plantas y palmas&#44; as&#237; como lengua en fresa&#46; De acuerdo a nuestra b&#250;squeda&#44; no existen casos de EK reportados en los que las principales manifestaciones fueran&#58; fiebre de larga evoluci&#243;n&#44; conjuntivitis&#44; hidrocolecisto y meningitis as&#233;ptica&#44; como aconteci&#243; en nuestro paciente&#59; en el que establecer el diagn&#243;stico no fue f&#225;cil&#44; ya que en las semanas previas a su ingreso se sospech&#243; de infecci&#243;n viral o bacteriana&#59; sin embargo&#44; la falta de respuesta al tratamiento antibi&#243;tico&#44; la evoluci&#243;n y los s&#237;ntomas que se agregaron una vez hospitalizado&#44; aunado a los estudios de laboratorio&#44; orientaron el diagn&#243;stico&#46; </p><p class="elsevierStylePara">En la primera hospitalizaci&#243;n&#44; fue diagnosticado como EK incompleta debido que s&#243;lo manifest&#243; dos de los criterios cl&#237;nicos cl&#225;sicos&#59; no obstante&#44; en el momento en que present&#243; reca&#237;da de la enfermedad&#44; pobre respuesta al tratamiento con gammaglobulina endovenosa y datos de isquemia mioc&#225;rdica&#44; se catalog&#243; como EK at&#237;pica&#44; ya que hubo necesidad de utilizar tratamientos inusuales&#44; como son&#58; esteroides y metotrexato&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Recientemente&#44; en formas refractarias a tratamiento&#44; se ha descrito el uso de anticuerpos monoclonales anti-TNF como el etanercept y el infliximab&#59;<span class="elsevierStyleSup">13&#44;14</span> el abxicimab puede ser utilizado en la EK &#40;aunque no en las formas refractarias&#41;&#44; &#233;ste &#250;ltimo&#44; es un anticuerpo monoclonal murino que se une al receptor de glicoprote&#237;na IIb&#47;IIIa que ha demostrado reducir complicaciones tromb&#243;ticas y promueve el remodelamiento vascular&#44; por lo cual&#44; potencialmente pudiese tener un papel en la regresi&#243;n de los aneurismas&#59;<span class="elsevierStyleSup">15</span> en casos particularmente graves est&#225; reportado el uso de ciclosporina y ciclofosfamida&#46;<span class="elsevierStyleSup">16&#44;17</span></p><p class="elsevierStylePara">Han sido realizados estudios para determinar factores que predisponen falla o resistencia al tratamiento con gammaglobulina&#44; Tetsuya y colaboradores<span class="elsevierStyleSup">18</span> refieren resistencia con dos de los tres criterios siguientes&#58; PCR &#8805; 7 mg&#47;dL&#44; Bilirrubina total &#8805;0&#46;9 mg&#47;dL y AST &#8805;200 UI&#47;L&#59; sin embargo&#44; otros autores han propuesto&#58; edad menor de seis meses&#44; plaquetopenia &#8804; 30 x 10<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#47;L&#44; PCR &#8805;8 mg&#47;dl y alanino transferasa &#8805;80 UI&#47;L&#46;<span class="elsevierStyleSup">19</span></p><p class="elsevierStylePara">Se calcula que la EK recurrente tiene una incidencia de 6&#46;8&#47;1000&#44; siendo m&#225;s frecuente en los 12 meses posteriores al primer episodio&#44; en ni&#241;os menores de tres a&#241;os y en pacientes con secuelas cardiacas&#44;<span class="elsevierStyleSup">20 </span>asoci&#225;ndose con un incremento en la incidencia de lesiones en arterias coronarias&#44; por tal motivo&#44; en el segundo internamiento la evaluaci&#243;n cardiovascular fue ampliada&#46; La presencia de lesi&#243;n coronaria asociada a fiebre por m&#225;s de cinco d&#237;as&#44; sin completar criterios cl&#225;sicos&#44; tambi&#233;n corresponde a EK incompleto&#46;<span class="elsevierStyleSup">21</span></p><p class="elsevierStylePara">Pueden presentarse otras afecciones cardiovasculares&#44; como miocarditis&#44; valvulitis con insuficiencia valvular&#44; endocarditis&#44; derrame peric&#225;rdico&#44; inflamaci&#243;n del tejido de conducci&#243;n&#44; pericarditis y pancarditis entre otras&#59;<span class="elsevierStyleSup">22&#44;23</span> los aneurismas coronarios o ectasias ocurren en 15&#37; a 25&#37; de los pacientes no tratados con gammaglobulina y hay resoluci&#243;n de los aneurismas uno a dos a&#241;os despu&#233;s del inicio de la enfermedad hasta en 50&#37; de los casos&#46;<span class="elsevierStyleSup">2 </span> El puntaje de Harada<span class="elsevierStyleSup">24</span> menciona factores de riesgo para el desarrollo de alteraciones coronarias&#44; nuestro paciente cumpli&#243; con cuatro de los siete criterios&#59; no obstante&#44; es de poca utilidad cl&#237;nica&#44; debido a que se aplica dentro del noveno d&#237;a de evoluci&#243;n de la enfermedad y en este paciente&#44; el diagn&#243;stico fue realizado en la fase sub-aguda&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Existen otros par&#225;metros de utilidad&#44; ya publicados&#44; para el desarrollo de aneurimas como son&#58; velocidad de sedimentaci&#243;n globular mayor a 70 mm&#44; fiebre prolongada &#40;m&#225;s de ocho d&#237;as&#41;&#44; edad menor de 27 meses y la presencia de pancarditis&#46;<span class="elsevierStyleSup">22</span></p><p class="elsevierStylePara">El infarto del miocardio&#44; muerte s&#250;bita o isquemia cardiaca&#44; ocurren de 0&#46;2&#37; a 2&#37; de los casos&#44;<span class="elsevierStyleSup">25 </span>particularmente con la presencia de aneurismas gigantes &#40;mayores de 8 mm&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En este paciente se corrobor&#243; dilataci&#243;n de ambas coronarias&#44; aneurisma de 6&#46;2 mm en la bifurcaci&#243;n de la coronaria izquierda e isquemia mioc&#225;rdica ratificada con gammagrama cardiaco&#59; un a&#241;o despu&#233;s del evento la isquemia remiti&#243; y el tama&#241;o del aneurisma disminuy&#243; significativamente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Debido a que la etiolog&#237;a de la EK no se conoce&#44; el tratamiento farmacol&#243;gico es inespec&#237;fico&#59; est&#225; enfocado a modular la respuesta inflamatoria y a inhibir la activaci&#243;n plaquetaria con la finalidad de prevenir aneurismas coronarios&#46; El tratamiento de elecci&#243;n en EK es gammaglobulina endovenosa y &#225;cido acetilsalic&#237;lico&#59; sin embargo&#44; a este paciente no le fue administrado este &#250;ltimo&#44; porque en ese momento nuestro pa&#237;s atravesaba por la epidemia de influenza A H1N1&#44; corriendo el riesgo de haber tenido contacto con el virus y por lo tanto&#44; probabilidad de padecer S&#237;ndrome de Reye&#46;<span class="elsevierStyleSup">1</span> Fue administrado esteroide como antiinflamatorio y posteriormente &#225;cido acetilsalic&#237;lico a dosis anti-agregante&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Aproximadamente 10&#37; a 20&#37; de los pacientes no responden a gammaglobulina&#44; especialmente en la presentaci&#243;n &#34;at&#237;pica&#34; o &#34;incompleta&#34;&#44; utiliz&#225;ndose en estos casos corticoesteroides como tratamiento de segunda l&#237;nea&#46;<span class="elsevierStyleSup">26</span> Furukawa y colaboradores<span class="elsevierStyleSup">26</span> reportaron resoluci&#243;n de los s&#237;ntomas sin recurrencia en 77&#37; de los casos tratados con pulsos de metilprednisolona&#46; A nuestro paciente le fue administrado pulso de metilprednisolona por refractariedad al tratamiento con gammaglobulina endovenosa y recurrencia de la EK&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Por tratarse de EK recurrente dependiente de esteroide&#44; fue candidato al uso de inmunosupresor ahorrador de esteroide con efecto antiinflamatorio&#44; como el metotrexato&#44; que a dosis bajas &#40;10 mg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span>SCT&#47;sem&#41; tiene un efecto antiinflamatorio&#59; su uso est&#225; descrito en pacientes que no responden al tratamiento con gammaglobulina endovenosa&#44;<span class="elsevierStyleSup">27&#44;28</span> mostrando resoluci&#243;n de los s&#237;ntomas&#44; sin efectos adversos severos&#44; ni recurrencia dentro de los primeros siete d&#237;as de tratamiento&#46;<span class="elsevierStyleSup">28</span></p><p class="elsevierStylePara">Actualmente&#44; el paciente contin&#250;a en tratamiento &#250;nicamente con &#225;cido acetilsalic&#237;lico&#44; est&#225; asintom&#225;tico y sin complicaciones neurol&#243;gicas ni gastrointestinales&#46; </p><p class="elsevierStylePara">La EK debe sospecharse en todos los pacientes con fiebre prolongada que no responden a la administraci&#243;n de antibi&#243;ticos y en los que se han descartado otras etiolog&#237;as&#44; ya que&#44; como en el caso expuesto&#44; pueden no cumplir con los criterios cl&#225;sicos y presentar las manifestaciones at&#237;picas de esta enfermedad&#44; lo cual puede retrasar el tratamiento e incrementar la morbimortalidad&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Agradecimientos</span></p><p class="elsevierStylePara">Al Dr&#46; Roberto G&#243;mez Hidalgo y al Dr&#46; Alfonso Rumoroso Garc&#237;a por facilitarnos las im&#225;genes del ultrasonido abdominal y angiotomograf&#237;a de arterias coronarias respectivamente&#46; </p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Correspondencia&#58; </span>Paulina Parra Moronatti&#46; <br></br> Puente de Piedra 150-129&#44; Col&#46; Toriello Guerra&#44; Delegaci&#243;n Tlalpan&#44; 14050&#44; M&#233;xico&#44; D&#46; <br></br> F&#46; Tel&#233;fono&#58; 5665 2432&#44; fax&#58; 5665 2587&#46; <br></br> Correo electr&#243;nico&#58; <a href="mailto&#58;paulinaparra&#64;hotmail&#46;com" class="elsevierStyleCrossRefs">paulinaparra&#64;hotmail&#46;com</a></p><p class="elsevierStylePara">Recibido 21 de octubre de 2010&#59; <br></br> aceptado 7 de julio de 2011&#46; </p>"
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Información del artículo
ISSN: 14059940
Idioma original: Español
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2024 Agosto 195 33 228
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