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Rabdomiosarcoma primario de corazón como causa de síncope recurrente en el adulto
Recurrent sycope secundary to primary cardiac rhabdomyosarcoma
Julio Alexander Díaz-Péreza, Diego Gómez-Arbeláezb, Gabriel Alexander Hurtado-Gomezb
a UCSD Moores Cancer Center, La Jolla CA, and Universidad de Santander, UDES, Bucaramanga, Colombia.
b Morristown Memorial Hospital, Morristown NJ.
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gracias a adelantos en biopsia endomiocardica se puede realizar un adecuado estudio <span class="elsevierStyleItalic">pre-mortem</span>&#46;<span class="elsevierStyleSup">1</span> Entre las NPC las benignas &#40;bajo grado&#44; recurrencia local&#41; son m&#225;s frecuentes &#40;72&#37;&#41;&#44; y dentro de ellas los mixomas constituyen 50&#37;&#46; Por otro lado&#44; los tumores malignos &#40;alto grado&#44; con potencial metast&#225;sico&#41; est&#225;n representados en forma predominante por diferentes tipos de sarcomas&#46;<span class="elsevierStyleSup">2</span></p><p class="elsevierStylePara">A continuaci&#243;n se describe un caso de rabdomiosarcoma primario del coraz&#243;n &#40;RPC&#41; identificado en forma precoz en una paciente adulta&#44; gracias a un adecuado estudio de su principal s&#237;ntoma&#58; s&#237;ncope a repetici&#243;n&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Presentaci&#243;n del caso</span></p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 45 a&#241;os&#44; con s&#237;ncopes de repetici&#243;n de un a&#241;o de evoluci&#243;n&#44; acompa&#241;ados de palpitaciones y dolor tor&#225;cico opresivo&#44; leve&#44; no irradiado&#44; en forma intermitente&#46; Neg&#243; antecedentes patol&#243;gicos&#44; quir&#250;rgicos y de otro tipo&#46; En el examen f&#237;sico fue normal&#46; El electrocardiograma mostr&#243; ritmo sinusal sin alteraciones&#46; El ecocardiograma transtor&#225;cico identific&#243; masa de 2&#46;1 cm por 1&#46;8 cm en la aur&#237;cula izquierda contigua a la v&#225;lvula mitral&#46; Se decidi&#243; la toma de biopsia endomioc&#225;rdica&#44; la cual evidenci&#243; una neoplasia mesenquimal maligna compuesta por c&#233;lulas ovoides&#44; pleomorfas de n&#250;cleo vesiculoso y m&#250;ltiples nucl&#233;olos&#44; semejantes a rabdomioblastos&#46; Estas c&#233;lulas se dispon&#237;an en patr&#243;n fusiforme y solido &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figura 1</span>&#41;&#46; Las c&#233;lulas neoplasicas fueron positivas para desmina y actina de m&#250;sculo espec&#237;fico&#44; y negativas para CD45&#44; CD34&#44; CD31 y ant&#237;geno de membrana epitelial &#40;<span class="elsevierStyleBold">Figuras 1</span> y <span class="elsevierStyleBold">2</span>&#41;&#46; Con base en estos hallazgos&#44; se realiz&#243; el diagn&#243;stico de RPC &#40;sarcoma de alto grado&#41;&#46; La tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; de cr&#225;neo&#44; t&#243;rax y abdomen no demostr&#243; diseminaci&#243;n a distancia&#46; No se realiz&#243; resecci&#243;n quir&#250;rgica&#46; Se aplic&#243; radioterapia &#40;seis sesiones&#41; y quimioterapia &#40;doxorubicina &#43; ifosfamida&#41; y fue monitoreada con TC en forma peri&#243;dica&#46; La paciente present&#243; una sobrevida libre de s&#237;ntomas de 18 meses presentando una recurrencia local &#40;nueva masa de 1&#46;5 cm en aur&#237;cula izquierda&#41; documentada por TC&#46; La paciente falleci&#243; luego de una sobrevida global &#40;OS&#41; de 22 meses debido a choque cardiog&#233;nico por una falla cardiaca secundaria posiblemente debido a la presencia de recurrencia de la neoplasia &#40;masa&#41; y el efecto cardiot&#243;xico quimioterap&#233;utico&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="293v81n04-90073047fig1.jpg" alt="Figura 1&#46; En A se reconoce neoplasia maligna compuesta por c&#233;lulas pleomorfas&#44; distribuidas en forma fasciculada &#40;HE 4&#46;5 aumentos&#41;&#46; En B se reconoce detalle citol&#243;gico&#44; en el que se observan c&#233;lulas con n&#250;cleos irregulares&#44; hipercromaticos&#44; con frecuentes nucl&#233;olos y ocasionales mitosis at&#237;picas&#44; rodeados de escaso citoplasma &#40;HE 40 aumentos&#41;&#46; En C se reconoce negatividad para ant&#237;geno com&#250;n leucocitario &#40;CD 45&#41;&#44; y en D se reconoce negatividad para CD31&#46; "></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 1&#46; </span>En <span class="elsevierStyleBold">A</span> se reconoce neoplasia maligna compuesta por c&#233;lulas pleomorfas&#44; distribuidas en forma fasciculada &#40;HE 4&#46;5 aumentos&#41;&#46; En <span class="elsevierStyleBold">B</span> se reconoce detalle citol&#243;gico&#44; 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y en <span class="elsevierStyleBold">D</span> positividad para actina m&#250;sculo espec&#237;fica&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusi&#243;n </span></p><p class="elsevierStylePara">En este manuscrito se informa sobre un caso con diagn&#243;stico <span class="elsevierStyleItalic">pre-mortem</span> de un sarcoma cardiaco de alto grado&#46; La descripci&#243;n de casos de NPC no es </p><p class="elsevierStylePara"> reciente&#44; ya en 1559 Colomnus y en 1835 Alberts realizaban descripciones de este tipo de neoplasias&#59; sin embargo&#44; &#233;stas eran limitadas a descripciones <span class="elsevierStyleItalic">post-mortem</span> &#40;de autopsia&#41;&#46; Lo cual contin&#250;o pasando a comienzos del siglo pasado cuando von recklinhausen en 1902 describi&#243; un rabdomioma &#40;siendo este el primer informe sobre NPC con diferenciaci&#243;n muscular&#41; y cuando Yates en 1931 inform&#243; por primera vez casos de mixomas cardiacos&#46;<span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></p><p class="elsevierStylePara">Caso similar ocurr&#237;a con los tumores malignos&#44; tambi&#233;n eran identificados s&#243;lo en autopsias&#44; Barnes inform&#243; el primer sarcoma primario de coraz&#243;n en 1934&#46; Es as&#237; como el reconocimiento cl&#237;nico &#40;<span class="elsevierStyleItalic">pre-mortem</span>&#41; de las NPC es relativamente reciente&#44; tan s&#243;lo en 1951 Prichard postul&#243; la imposibilidad de su tratamiento quir&#250;rgico y afirm&#243; que su diagn&#243;stico <span class="elsevierStyleItalic">pre-mortem</span> era imposible o fruto de la casualidad&#46;<span class="elsevierStyleSup">6</span> Curiosamente el primer diagn&#243;stico <span class="elsevierStyleItalic">in vivo</span> fue realizado mediante el uso de la angiograf&#237;a un a&#241;o despu&#233;s &#40;1952&#41; por Goldberg&#44; siendo Crawford el primero en realizar una resecci&#243;n exitosa de un mixoma atrial en 1955&#46;<span class="elsevierStyleSup">7</span> Posteriormente&#44; se han informado ocasionales casos de NPC&#44; con series que informan una preponderancia de tumores benignos &#40;72&#37;&#41; encabezados por el mixoma&#44; seguidos de rabdomioma&#44; fibroma&#44; fibroelastoma papilar&#44; tumor fibroso solitario y lipoma&#46;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;8</span> Las neoplasias malignas constituyen el restante 28&#37;&#44; y est&#225;n encabezadas por el angiosarcoma&#44; seguidas de rabdomiosarcoma&#44; mesotelioma maligno&#44; fibrosarcoma&#44; linfoma&#44; leiomiosarcoma&#44; liposarcoma y osteosarcoma&#46;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;8</span></p><p class="elsevierStylePara">El rabdomiosarcoma&#44; denominado anteriormente rabdomioblastoma&#44; miosarcoma y rabdomioma maligno&#44; deriva generalmente del mes&#233;nquima de las hojas espl&#225;cnicas mesod&#233;rmicas que originan el c&#250;mulo angiog&#233;nico&#46;<span class="elsevierStyleSup">6&#44;9</span> Este </p><p class="elsevierStylePara">es el NPC m&#225;s com&#250;n en ni&#241;os y adolescentes &#40;75&#37; de los sarcomas cardiacos en menores de un a&#241;o&#41;&#44;<span class="elsevierStyleSup">10</span> su presentaci&#243;n en edad adulta es muy poco frecuente con escasos casos publicado&#46;<span class="elsevierStyleSup">1</span> Es m&#225;s com&#250;n en hombres&#44;2&#44;10 por tanto&#44; el presente caso&#44; mujer adulta con diagn&#243;stico <span class="elsevierStyleItalic">pre-mortem</span>&#44; es extremadamente inusual&#46; Los rabdomiosarcomas a diferencia de los dem&#225;s NPC no presentan predilecci&#243;n por una localizaci&#243;n y es frecuente que comprometan en forma m&#250;ltiple al coraz&#243;n &#40;60&#37;&#41;&#44;<span class="elsevierStyleSup">11</span> lo anterior provoca que la mitad de los pacientes presenten una obstrucci&#243;n de al menos una v&#225;lvula&#44; aunque tambi&#233;n es frecuente la afecci&#243;n peric&#225;rdica &#40;50&#37;&#41;&#46;<span class="elsevierStyleSup">12</span> El RPC generalmente produce s&#237;ntomas cl&#237;nicos inespec&#237;ficos &#40;fiebre&#44; anorexia&#44; p&#233;rdida de peso y disnea&#41;&#44; o tambi&#233;n puede no ofrecer s&#237;ntomas hasta que existan met&#225;stasis&#59; los s&#237;ntomas m&#225;s espec&#237;ficos son los s&#237;ncopes a repetici&#243;n &#40;por compromiso valvular&#41; y la sensaci&#243;n de palpitaciones &#40;por compromiso de la conducci&#243;n cardiaca&#41;<span class="elsevierStyleSup">4&#44;5&#44;7&#44;12</span> aunque tambi&#233;n se han informado casos de muerte s&#250;bita&#46; El electrocardiograma suele ser normal a excepci&#243;n de posibles arritmias&#44; aunque en ocasiones pueden apreciarse trastornos difusos de la repolarizaci&#243;n o conducci&#243;n&#46;<span class="elsevierStyleSup">4</span> La radiograf&#237;a de t&#243;rax no muestra datos importantes a menos que se desarrollen met&#225;stasis pulmonares&#44; que presentan la imagen t&#237;pica &#34;en suelta de globos&#34;&#44; o se observe una silueta cardiaca aumentada como expresi&#243;n de falla card&#237;aca o derrame peric&#225;rdico&#46;<span class="elsevierStyleSup">11</span></p><p class="elsevierStylePara">La ecocardiograf&#237;a es el m&#233;todo de elecci&#243;n para el diagn&#243;stico inicial de las masas intracard&#237;acas debido a que aporta datos relevantes sobre su localizaci&#243;n&#44; extensi&#243;n y densidad&#46;<span class="elsevierStyleSup">13</span> Recientemente&#44; la resonancia magn&#233;tica se ha utilizado para la evaluaci&#243;n de los tumores card&#237;acos&#44; y se ha encontrado que &#233;sta ofrece m&#250;ltiples ventajas&#58; resoluci&#243;n espacial excelente que permite asegurarse de la extensi&#243;n extra e intracard&#237;aca&#44; adem&#225;s puede diferenciar los tejidos sin la administraci&#243;n de contraste&#46;<span class="elsevierStyleSup">3&#44;13 </span>Todo ello es importante en la planeaci&#243;n del tratamiento&#46;<span class="elsevierStyleSup">3</span></p><p class="elsevierStylePara">En el estudio patol&#243;gico&#44; estrategias poco invasivas como la punci&#243;n aspiraci&#243;n con aguja fina &#40;PAAF&#41; con posterior an&#225;lisis citol&#243;gico han sido propuestas&#59; sin embargo&#44; su calidad es muy inferior a la lograda con biopsias endomioc&#225;rdicas o abiertas&#46;<span class="elsevierStyleSup">14</span> Los RPC son generalmente neoplasias extensas que comprometen gran parte del coraz&#243;n&#44; de forma nodular&#44; blanda&#44; con necrosis central&#46;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;15</span></p><p class="elsevierStylePara">En la histopatolog&#237;a&#44; se diferencian dos formas de presentaci&#243;n&#44; una juvenil &#40;embrionaria o alveolar&#41; y una adulta&#46;<span class="elsevierStyleSup">15</span> El hallazgo de rabdomioblastos es fundamental para el diagn&#243;stico&#46;<span class="elsevierStyleSup">16</span> El RPC presenta gran variabilidad histol&#243;gica&#44; con pleomorfismo y anaplasia&#46; Dentro del mismo tumor pueden existir &#225;reas mixoides&#44; fusocelulares y s&#243;lidas&#59; tambi&#233;n pueden observarse focos de necrosis y hemorragia&#46; Los n&#250;cleos son frecuentemente de gran tama&#241;o y vesiculares&#46; Se pueden observar c&#233;lulas gigantes y mitosis anormales&#46; Los rabdomioblastos pueden adoptar diferentes morfolog&#237;as&#58; forma de renacuajo&#44; forma de raqueta con n&#250;cleo exc&#233;ntrico&#44; forma redondeada con un n&#250;cleo y abundante citoplasma&#44; forma de c&#233;lulas gigantes con m&#250;ltiples n&#250;cleos y abundante citoplasma&#44; y forma de tela de ara&#241;a con vacuolas perif&#233;ricas&#46;<span class="elsevierStyleSup">15-17</span> El citoplasma de los rabdomioblastos es eosin&#243;filo y granular&#44; con estriaciones transversales detectadas a gran aumento &#40;lo cual indica diferenciaci&#243;n muscular estriada&#41;&#46;<span class="elsevierStyleSup">17 </span>Estas estriaciones se identifican al microscopio &#243;ptico en s&#243;lo 20&#37; a 30&#37;&#44; pero en el microscopio electr&#243;nico pueden verse hasta en 90&#37; de los casos&#46;<span class="elsevierStyleSup">17&#44;18</span> Para el diagn&#243;stico de certeza deben utilizarse inmunohistoqu&#237;mica con positividad para actina muscular espec&#237;fica&#44; desmina y mioglobina&#46; Los rabdomioblastos poco diferenciados pueden detectarse con HHF35 o miogenina&#44; tambi&#233;n estas lesiones muestran reactividad histoqu&#237;mica para PAS con diastasa&#46;<span class="elsevierStyleSup">16&#44;17</span></p><p class="elsevierStylePara">El pron&#243;stico de los sarcomas cardiacos es p&#233;simo debido al estadio avanzado del tumor al momento del diagn&#243;stico&#44; la sintomatolog&#237;a no espec&#237;fica y baja sospecha&#44; todo lo anterior se traduce en demora en el diagn&#243;stico&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Los &#243;rganos m&#225;s frecuentemente comprometidos por las met&#225;stasis son los pulmones&#44; ri&#241;ones&#44; h&#237;gado&#44; gl&#225;ndulas supra-adrenales y huesos&#46;<span class="elsevierStyleSup">9-11</span> La resecci&#243;n quir&#250;rgica de los tumores cuando son peque&#241;os es posible&#59; sin embargo&#44; este tumor presenta gran agresividad&#44; cursa con una alta frecuencia de met&#225;stasis locales y a distancia en el momento del diagn&#243;stico&#44; lo cual hace esta estrategia terap&#233;utica poco usada&#44;<span class="elsevierStyleSup">1&#44;19</span> y en muchos casos se opta por estrategias paliativas para el tratamiento de estos tumores&#46; Adem&#225;s&#44; estos pacientes tienen pobre respuesta al tratamiento con quimio y radioterapia limitando as&#237; su sobrevida&#44; en muchos casos&#44; a menos de 12 meses&#44; con ning&#250;n caso reportado de sobrevida mayor a cinco a&#241;os&#46;<span class="elsevierStyleSup">19&#44;20 </span> Recientemente algunos reportes han propuesto el trasplante cardiaco como una alternativa para el tratamiento de estas neoplasias&#46; Lamentablemente esta estrategia terap&#233;utica no fue disponible para nuestra paciente&#44; a pesar de que ella tenia dos caracter&#237;sticas que se han propuesto como indicaciones para este procedimiento&#58; tumores cardiacos no resecables libres de met&#225;stasis&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Conclusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">Se presenta un caso de diagn&#243;stico <span class="elsevierStyleItalic">pre-mortem</span> de RPC con respuesta parcial a la combinaci&#243;n de quimioterapia y radioterapia que permiti&#243; una sobrevida global superior a la usual para estas neoplasias&#46; </p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Correspondencia&#58; </span>Julio A&#46; D&#237;az-Perez&#46; <br></br> 3855 Health Science Dr&#46; MC0820 La Jolla&#44; CA&#44; 92037&#46; Tel&#233;fono&#58; &#40;858&#41; 822-3334&#46; <br></br> Correo electr&#243;nico&#58; <a href="mailto&#58;jdiazperez&#64;ucsd&#46;edu" class="elsevierStyleCrossRefs">jdiazperez&#64;ucsd&#46;edu</a></p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 10 de diciembre de 2008&#59; <br></br> aceptado el 2 de agosto de 2011&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 14059940
Idioma original: Español
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2024 Octubre 73 6 79
2024 Septiembre 55 6 61
2024 Agosto 43 6 49
2024 Julio 58 3 61
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2021 Noviembre 48 10 58
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