se ha leído el artículo
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La secreción de cortisol, en estos casos, es autónoma e independiente de ACTH cuyas concentraciones plasmáticas permanecen indetectables<span class="elsevierStyleSup">4</span> y, aunque clínicamente no se diferencia de la hiperplasia producida en la enfermedad de Cushing, varios hechos la distinguen: ausencia de supresión con dexametasona, ausencia de imagen de adenoma hipofisario, ausencia de síndrome de Nelson tras la suprarrenalectomía bilateral e, histológicamente, presencia de nódulos compuestos por cordones y nidos de células claras con corteza internodular atrófica<span class="elsevierStyleSup">3</span>. Presentamos un caso de hiperplasia suprarrenal macronudular ACTH-independiente que se trató con suprarrenalectomía bilateral. </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">CASO CLINICO</span></p><p class="elsevierStylePara"> Se trata de una mujer de 49 años sin antecedentes endocrinológicos que ingresó en el servicio de cirugía vascular del hospital por arteriopatía periférica grave para <span class="elsevierStyleItalic">bypass</span> aortobifemoral. Entre sus antecedentes personales destacaba estenosis de arteria renal derecha y estenosis del 20% de la carótida derecha. Era fumadora importante, mantenía ciclos menstruales normales y había sido intervenida de apendicitis, prolapso rectal y ulcus duodenal. Diagnosticada de hipertensión arterial (HTA) un año antes del ingreso con difícil control, a pesar de tratamiento con Atenolol<span class="elsevierStyleSup">®</span> y Losartán<span class="elsevierStyleSup">®</span>, refería además aumento de 15 kg de peso en 2 años, incremento de perímetro abdominal, cara de luna llena, astenia importante, cambios del estado de ánimo con síntomas depresivos, equimosis con microtraumatismos y aumento de vello en la cara. A la exploración, presentaba peso de 60 kg, talla de 1,58 m, facies cushingoide, telangiectasias malares y vello fino en mentón y patillas. En las extremidades inferiores se observaban varias equimosis, y la auscultación cardiopulmonar y la exploración abdominal fueron normales. </p><p class="elsevierStylePara"> En una TC abdominal se objetivó hiperplasia suprarrenal bilateral, por lo que fue remitida a nuestro servicio para estudio. </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Datos analíticos</span></p><p class="elsevierStylePara"> Hemograma y coagulación normales. Bioquímica: colesterol 251 mg/dl, colesterol unido a lipoproteínas de alta densidad (cHDL) 53 mg/dl, triglicéridos 259 mg/dl, colesterol unido a lipoproteínas de baja densidad (cLDL) 146 mg/d, pruebas de función hepática y renal normales, calcio, fósforo y magnesio normales. Ritmo de cortisol: a.m. 24 µ g/d, p.m. 24 µ g/dl. Ritmo ACTH: a.m. < 5,5 pg/ml, p.m. < 5,5 pg/ml. Cortisol libre urinario (CLU): 107 µ g/24 h. Frenado con 1 mg de dexametasona (DXM) las 23 h: cortisol 8 a.m. 27 µ g/dl. Frenado con DXM 0,5 mg/6 h * 2 días: CLU basal 249 µ g/24 h, CLU segundo día con DXM 282 µ g/24 h; cortisol plasmático 8 a.m. tercer día 28 µ g/dl. Frenado con 8 mg de DXM a las 23 h: cortisol plasmático basal 25 µ g/dl, cortisol 8 a.m. post-DXM 26 µ g/24 h. DHEA-S, testosterona, 17-OH progesterona, androstendiona y TSH normales. Catecolaminas, VAM y 5 OH indolacético en orina normales. </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Pruebas de imagen</span></p><p class="elsevierStylePara"> Radiografía de tórax: fracturas costales antiguas en parrilla izquierda. TC abdominal (fig. 1): masas suprarrenales bilaterales hipodensas con calcificaciones puntiformes. Suprarrenal derecha de 5 * 4 * 2,5 cm y suprarrenal izquierda de 4,8 * 3,7 cm. RMN abdominal: masas suprarrenales bilaterales de 5 cm cada una hipointensas en T1 e isointensas en T2 sugestivo de adenomas. RMN de silla turca e hipófisis (fig. 2): normal. <img src="12471441.JPG" width="229" height="190"></img><img src="12471442.JPG" width="229" height="190"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Evolución</span></p><p class="elsevierStylePara"> Un mes después del diagnóstico, tras tratamiento con metopirona, se realizó suprarrenalectomía bilateral y <span class="elsevierStyleItalic">bypass</span> ileofemoral bilateral en el mismo acto quirúrgico, iniciándose posteriormente tratamiento sustitutivo con hidrocortisona y fludrocortisona. A los 3 meses de la intervención presentó cifras de ACTH detectables, 17 pg/ml y a los 5 meses 69 pg/ml. La anatomía patológica evidenció suprarrenales grandes, 93 g la izquierda y 38 g la derecha, constituidas por tejido amarillo ocre, sin diferencia entre corteza y médula; se observaron nodulaciones de pequeño tamaño con 2 nódulos mayores en suprarrenal izquierda. Microscópicamente se trataba de proliferación de células de citoplasma claro y amplio con núcleos redondeados, monomorfos con algunas zonas de pleomorfismo. Entre estas células se observaba algún islote de células más pequeñas de citoplasma eosinofílico y núcleo redondeado. No se observaron restos de tejido suprarrenal normal. </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">COMENTARIO</span></p><p class="elsevierStylePara"> La hiperplasia suprarrenal bilateral ACTH-independiente, aunque rara, debe considerarse una entidad distinta y separada del resto de causas de síndrome de Cushing. A pesar de no conocerse el mecanismo íntimo de su patogenia, han surgido muchos datos que van delimitando el complejo y heterogéneo origen de HAMAI. En un principio, se sugirió que se trataba de un estado de transición entre "dependencia hipofisaria y autonomía adrenal"<span class="elsevierStyleSup">5</span>, pero hoy día sabemos que su origen es probablemente debido a la expresión y función anormal de receptores para distintas hormonas y péptidos en la corteza suprarrenal<span class="elsevierStyleSup">6</span>. Debe tenerse presente en pacientes con cuadro clínico larvado de síndrome de Cushing y datos hormonales evidentes de origen adrenal, con aumento nodular de ambas suprarrenales en los que el hipercortisolismo se resuelve tras suprarrenalectomía bilateral sin desarrollo posterior de síndrome de Nelson<span class="elsevierStyleSup">3</span>. </p><p class="elsevierStylePara"> Desde que en 1964 Kirschner et al<span class="elsevierStyleSup">7</span> describen el primer caso de HAMAI, han ido apareciendo en la bibliografía otros casos, especialmente en la pasada década. De este modo podemos encontrar un caso de HAMAI asociado a feminización<span class="elsevierStyleSup">8</span>; otro a silla turca vacía y panhipopituitarismo anterior<span class="elsevierStyleSup">9</span>; otros en los que la secreción de cortisol está estimulada por la comida mediado por respuesta aberrante de suprarrenales al péptido inhibidor gástrico<span class="elsevierStyleSup">10,11</span>, demostrando incluso respuesta <span class="elsevierStyleItalic">in vitro</span> de cortisol a leptina, o casos de HAMAI en los que la secreción de cortisol está estimulada por lisina vasopresina<span class="elsevierStyleSup">4</span>, agonistas betaadrenérgicos<span class="elsevierStyleSup">12</span> o interleucina 1<span class="elsevierStyleSup">13</span>. Más recientemente, se ha publicado el caso de una paciente con síndrome de Cushing manifestado transitoriamente durante sus embarazos y a partir de la menopausia, en la que se demuestra hiperplasia adrenal macronodular ACTH-independiente por estímulo de hormona luteinizante, gonadotrofina coriónica y fármacos serotoninérgicos<span class="elsevierStyleSup">7</span>. La curación de esta paciente con análogos de LHRH (Leuprolide<span class="elsevierStyleSup">®</span>), así como el tratamiento con propranolol en aquellos casos de expresión aberrante de receptores betaadrenérgicos en suprarrenales<span class="elsevierStyleSup">12</span>, abren un camino para la búsqueda de tratamientos médicos alternativos a la suprarrenalectomía bilateral. </p>" "tienePdf" => false "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec204351" "palabras" => array:2 [ 0 => "Hiperplasia suprarrenal bilateral" 1 => "Síndrome de Cushing" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec204352" "palabras" => array:2 [ 0 => "Bilateral adrenal hyperplasia" 1 => "Cushing's syndrome" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "<p class="elsevierStylePara">La hiperplasia suprarrenal macronodular bilateral ACTH-independiente (HAMAI) se considera hoy día una entidad diferente y separada del resto de causas de síndrome de Cushing. Su etiología es incierta aunque en los últimos años se ha demostrado la existencia de respuesta anormal de glándulas suprarrenales a distintas hormonas que estimulan la secreción de cortisol. </p> <p class="elsevierStylePara"> En este artículo presentamos un caso de hipercortisolismo no suprimible con dexametasona, cifras de ACTH indetectables, hiperplasia suprarrenal bilateral de aspecto nodular y resonancia magnética nuclear hipofisaria normal. Se realizó suprarrenalectomía bilateral, objetivando cifras detectables de ACTH a los 3 meses. </p>" ] "en" => array:1 [ "resumen" => "ACTH-independent, bilateral, adrenal, macronodular hyperplasia is, nowadays, considered a separate and different entity from other causes of Cushing's syndrome. The etiology is uncertain although, in recent years, an abnormal adrenal response to various cortisol releasing hormones has been demonstrated. In this article we report a case of hypercortisolism, not suppressible with dexamethasone, undetectable ACTH, bilateral, nodular adrenal hyperplasia and normal pituitary MR. Three months after bilateral adrenalectomy, ACTH levels were detectable. " ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:13 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:3 [ "titulo" => "Clinical and biochemical evaluation of Cushing's syndrome." 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Idioma original: Español
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---|---|---|---|
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2024 Octubre | 284 | 1 | 285 |
2024 Septiembre | 275 | 0 | 275 |
2024 Agosto | 212 | 0 | 212 |
2024 Julio | 259 | 0 | 259 |
2024 Junio | 243 | 0 | 243 |
2024 Mayo | 288 | 1 | 289 |
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2024 Marzo | 246 | 0 | 246 |
2024 Febrero | 250 | 5 | 255 |
2024 Enero | 260 | 8 | 268 |
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2023 Noviembre | 353 | 8 | 361 |
2023 Octubre | 353 | 5 | 358 |
2023 Septiembre | 256 | 4 | 260 |
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2023 Mayo | 305 | 1 | 306 |
2023 Abril | 208 | 0 | 208 |
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2022 Noviembre | 184 | 0 | 184 |
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2021 Febrero | 141 | 0 | 141 |
2021 Enero | 122 | 0 | 122 |
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2020 Noviembre | 149 | 2 | 151 |
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2020 Septiembre | 137 | 0 | 137 |
2020 Agosto | 115 | 1 | 116 |
2020 Julio | 118 | 0 | 118 |
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2020 Mayo | 172 | 3 | 175 |
2020 Abril | 99 | 1 | 100 |
2020 Marzo | 121 | 1 | 122 |
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2020 Enero | 112 | 1 | 113 |
2019 Diciembre | 105 | 0 | 105 |
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2019 Octubre | 108 | 1 | 109 |
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2019 Agosto | 103 | 3 | 106 |
2019 Julio | 157 | 4 | 161 |
2019 Junio | 236 | 7 | 243 |
2019 Mayo | 340 | 5 | 345 |
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2019 Marzo | 87 | 4 | 91 |
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2016 Enero | 30 | 0 | 30 |
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2014 Noviembre | 7 | 0 | 7 |
2014 Octubre | 14 | 0 | 14 |
2014 Septiembre | 9 | 0 | 9 |
2014 Agosto | 13 | 0 | 13 |
2014 Julio | 10 | 0 | 10 |
2014 Junio | 16 | 0 | 16 |
2014 Mayo | 8 | 0 | 8 |
2014 Abril | 22 | 0 | 22 |
2014 Marzo | 6 | 0 | 6 |
2014 Febrero | 8 | 0 | 8 |
2014 Enero | 6 | 0 | 6 |
2013 Diciembre | 11 | 0 | 11 |
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