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Notas clínicas
Osteítis fibrosa quística como manifestación inicial de hiperparatiroidismo primario
Osteitis fibrosa cystica as the initial manifestation of primary hyperparathyroidism
Carmen Aragón Valeraa,
Autor para correspondencia
carmen.arval@gmail.com

Dra. C. Aragón Valera. Servicio de Endocrinología y Nutrición. Fundación Jiménez Díaz. Avda. Reyes Católicos, 2. 28040 Madrid. España.
, Marta Carrasco de la Fuenteb, Macarena Alpañés Buesab, Raúl Sanchón Rodríguezb, Teresa Antón Bravoc, Hermenegildo de la Calle Blascoa
a Servicio de Endocrinología. Fundación Jiménez Díaz-Capio. Madrid. España
b Servicio de Endocrinología. Hospital Ramón y Cajal. Madrid. España
c Servicio de Endocrinología. Hospital de Móstoles. Móstoles. Madrid. España
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La primera descripci&#243;n de esta entidad data de 1981 y se debe a Von Recklinghausen&#46; El propio Recklinghausen y sus disc&#237;pulos pensaban que la hipertrofia de paratiroides que se encontraba en autopsias de pacientes con OFQ era una consecuencia de la enfermedad &#243;sea y no su causa&#46; Fue Mandl en 1925 quien demostr&#243; que el hiperparatiroidismo era la causa de la OFQ&#44; al constatar mejor&#237;a de las lesiones &#243;seas y de los signos y s&#237;ntomas de hipercalcemia&#44; tras realizar una paratiroidectom&#237;a&#44; en un paciente afectado por esta enfermedad &#243;sea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La prevalencia de OFQ es muy variable y&#44; en general&#44; ha disminuido durante los &#250;ltimos 50 a&#241;os&#46; La India es el pa&#237;s con m&#225;s casos documentados&#44; Mishra et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> encontraron una prevalencia del 100&#37; en su serie de 29 pacientes&#46; En Brasil&#44; Bandeira et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> describieron una prevalencia del 25&#37; en 147 pacientes&#44; y en series de Estados Unidos y Puerto Rico la prevalencia ronda el 1&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; En Espa&#241;a&#44; Mediavilla et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> daban una prevalencia del 0&#37; en la serie de 47 pacientes publicada en 2001&#46; A continuaci&#243;n&#44; se describe el caso de un paciente diagnosticado de hiperparatiroidismo primario a ra&#237;z de lesiones &#243;seas inicialmente sospechosas de enfermedad metast&#225;sica&#46;</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0010">CASO CL&#205;NICO</span><p id="p0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 42 a&#241;os que consult&#243; al servicio de urgencias por dolor en la cadera derecha tras sufrir una ca&#237;da casual&#46; Era natural de Bolivia&#44; aunque residente en Espa&#241;a desde hac&#237;a 5 a&#241;os&#46; Entre sus antecedentes personales destacaba una herniorrafia inguinal y 2 c&#243;licos nefr&#237;ticos a los 30 a&#241;os&#46; Se encontraba en tratamiento con diclofenaco por dolores &#243;seos generalizados&#46; En el servicio de urgencias se realiz&#243; una radiograf&#237;a simple de cadera derecha en la que se apreciaba una posible fractura de cotilo&#46; Para mejor caracterizaci&#243;n de posible fractura se solicit&#243; una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; de la regi&#243;n pelviana&#46; En esta TC se encontraron m&#250;ltiples im&#225;genes l&#237;ticas que afectaban a ambos il&#237;acos&#44; ramas isquiopubianas e iliopubianas&#44; pubis&#44; ep&#237;fisis y di&#225;fisis femorales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; En la localizaci&#243;n de la supuesta fractura se encontr&#243; adelgazamiento de la cortical del cotilo derecho&#44; pero sin fracturas en esa zona&#46; Ante estos hallazgos&#44; se decidi&#243; ingresarlo en el servicio de traumatolog&#237;a para completar estudio de estas im&#225;genes l&#237;ticas&#46; Uno de los diagn&#243;sticos diferenciales barajados fue el de lesiones metast&#225;sicas&#44; por lo que se solicit&#243; una TC toraco-abdominal para localizar el posible tumor primario&#46; En esta TC se describ&#237;a doble vena cava superior&#44; ligera cardiomegalia y m&#250;ltiples lesiones l&#237;ticas en costillas y pelvis&#44; informadas por el radi&#243;logo como indicativas de met&#225;stasis&#46; Tambi&#233;n se realiz&#243; una resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; de la regi&#243;n pelviana&#44; que evidenci&#243; afectaci&#243;n difusa de todos los elementos &#243;seos de la pelvis por lesiones insuflantes de naturaleza fibrosa&#44; y una gammagraf&#237;a &#243;sea&#44; que mostr&#243; m&#250;ltiples im&#225;genes focales irregulares de aumento de la reacci&#243;n osteog&#233;nica&#44; localizadas en cr&#225;neo &#40;regi&#243;n parietal derecha&#41;&#44; maxilar superior e inferior&#44; h&#250;mero izquierdo&#44; arcos costales&#44; f&#233;mur izquierdo&#44; pelvis&#44; ambas tibias y en la quinta v&#233;rtebra dorsal&#46; De forma concomitante&#44; se realiz&#243; un estudio anal&#237;tico con los siguientes par&#225;metros&#58; creatinina&#44; 0&#44;9 mg&#47;dl&#59; calcio&#44; 11&#44;2 mg&#47;dl&#59; prote&#237;nas totales&#44; 6&#44;4 g&#47;dl&#59; hemoglobina&#44; 13&#44;1 g&#47;dl&#59; hematocrito&#44; 40&#44;8&#37;&#59; VCM&#44; 85&#44;9 fL&#59; leucocitos&#44; 4&#46;760&#47;&#956;1 &#40;f&#243;rmula normal&#41;&#59; plaquetas&#44; 187&#46;000&#47;&#956;1&#46; Adem&#225;s&#44; se solicitaron marcadores tumorales &#40;PSA&#44; CEA&#44; CA 19&#46;9 y CA 125&#41;&#44; sin encontrar valores patol&#243;gicos de ninguno de ellos&#44; y tambi&#233;n una determinaci&#243;n de paratirina &#40;PTH&#41; que fue de 552&#44;9 pg&#47;ml&#44; casi 10 veces m&#225;s que el l&#237;mite alto de la normalidad&#46; Con estos resultados se lleg&#243; al diagn&#243;stico de OFQ por hiperparatiroidismo primario&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los anteriores hallazgos fueron comprobados y completados con un nuevo estudio anal&#237;tico en el que se confirm&#243; la hipercalcemia&#59; en esta ocasi&#243;n la cifra de calcio era 12&#44;3 mg&#47; dl&#44; y la PTH&#44; 763&#44;5 pg&#47;ml&#46; Entre los nuevos datos destacaban&#58; fosfatasa alcalina&#44; 951 &#40;valor normal&#44; 53-128&#41; U&#47;l&#59; calciuria&#44; 407&#44;4 mg&#47;24 h&#44; y 25-OH-vitamina D&#44; 11&#44;1 ng&#47;ml&#46; Tambi&#233;n se realizaron pruebas de imagen para localizar el adenoma o la hiperplasia de paratiroides&#58; una gammagraf&#237;a con <span class="elsevierStyleSup">99m</span>Tc-MIBI y <span class="elsevierStyleSup">99m</span>Tc-pertecnetato cervical y mediast&#237;nica&#44; en la que se encontr&#243; una masa paratiroidea localizada en la regi&#243;n medioinferior del l&#243;bulo tiroideo izquierdo&#44; que sobrepasaba sus l&#237;mites&#44; compatible con un gran adenoma paratiroideo&#44; y una ecograf&#237;a cervical que mostr&#243; una imagen nodular hipoecog&#233;nica posterior al l&#243;bulo tiroideo izquierdo y pr&#243;xima a estructuras vasculares y venas aumentadas de calibre&#46; En el momento de la evaluaci&#243;n endocrinol&#243;gica el paciente manifestaba la aparici&#243;n de una masa en el cr&#225;neo con molestias en esa zona&#44; por lo que se solicit&#243; una RM cervicocraneal&#44; que evidenci&#243;&#44; en la regi&#243;n frontal izquierda&#44; una lesi&#243;n expansiva extraaxial &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#44; lesiones similares en la escama occipital y desplazamiento del l&#243;bulo tiroideo izquierdo por una masa de 28 &#215; 13 mm en paratiroides&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una vez completado el estudio&#44; se decidi&#243; realizar tratamiento quir&#250;rgico&#44; pero &#233;ste tuvo que retrasarse porque el paciente sufri&#243; una fractura sobre tumor pardo&#44; en el h&#250;mero izquierdo&#44; que requiri&#243; reparaci&#243;n mediante osteos&#237;ntesis&#46; El tratamiento quir&#250;rgico del hiperparatiroidismo se llev&#243; a cabo 6 meses despu&#233;s del diagn&#243;stico&#46; Durante la cirug&#237;a se constat&#243; una disminuci&#243;n del 95&#37; del valor de la PTH inicial &#40;624 pg&#47;ml antes de la cirug&#237;a a 29&#44;6 pg&#47;ml en la segunda determinaci&#243;n intraoperatoria&#41;&#46; La biopsia intraoperatoria fue informada como tumor paratiroideo con marcada atipia nuclear y c&#225;psula gruesa sin infiltraci&#243;n ni invasi&#243;n vascular&#46; En el estudio histol&#243;gico posterior&#44; se encontr&#243; una tumoraci&#243;n de 3&#44;5 &#215; 3 &#215; 1&#44;5 cm con un peso de 10&#44;365 g&#44; constituida por c&#233;lulas principales y&#44; en menor cuant&#237;a&#44; ox&#237;filas&#44; con patr&#243;n s&#243;lido&#44; atipia nuclear y zonas hemorr&#225;gicas&#44; pero sin mitosis&#44; necrosis&#44; invasi&#243;n capsular ni infiltraci&#243;n vascular&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Transcurridos 3 d&#237;as de la intervenci&#243;n&#44; el paciente present&#243; hipocalcemia por lo que se inici&#243; tratamiento con calcio y calcitriol que se mantuvieron hasta la &#250;ltima revisi&#243;n&#46;</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0015">DISCUSI&#211;N</span><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La singularidad de este caso est&#225; en lo infrecuente del diagn&#243;stico de hiperparatiroidismo primario a ra&#237;z de lesiones &#243;seas&#46; Como ve&#237;amos en la introducci&#243;n&#44; la prevalencia de OFQ en pa&#237;ses desarrollados es muy reducida&#44; debido a que pr&#225;cticamente toda la poblaci&#243;n se realiza&#44; en alg&#250;n momento&#44; estudios como parte de reconocimientos m&#233;dicos y la hipercalcemia puede ser detectada y estudiada precozmente&#44; sin que d&#233; tiempo a la aparici&#243;n de lesiones &#243;seas&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La indicaci&#243;n de tratamiento quir&#250;rgico no ofrece dudas seg&#250;n los criterios del National Institute of Health y el National Institute of Diabetes&#44; Digestive and Kidney diseases &#40;1999 y 2000&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Antes de la cirug&#237;a&#44; y dada la gravedad de la afectaci&#243;n &#243;sea&#44; podr&#237;a pensarse en que la causa del hiperparatiroidismo fuera un carcinoma paratiroideo&#46; Chang et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> proponen&#44; como criterios cl&#237;nicos de malignidad&#44; que haya una masa palpable&#44; de m&#225;s de 3 cm&#44; con calcemia &#62; 14 mg&#47;dl y manifestaciones de hiperparatiroidismo grave&#44; aunque en su serie de 168 pacientes s&#243;lo encontraron correlaci&#243;n entre el diagn&#243;stico de carcinoma paratiroideo y el tama&#241;o &#62; 3 cm &#40;2&#47;8 carcinomas frente a 17&#47;160 adenomas&#41;&#46; En cuanto a la asociaci&#243;n con OFQ&#44; encontramos relaci&#243;n con carcinoma paratiroideo tanto en la serie brasile&#241;a de Bandeira et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> &#40;la OFQ s&#243;lo se diagnostic&#243; en pacientes con carcinoma paratiroideo&#41; como en la estadounidense de Robert et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> &#40;5&#47;9 en carcinoma paratiroideo frente a 84&#47;302 en las causas benignas&#41;&#46; En este paciente&#44; el diagn&#243;stico histol&#243;gico final fue de adenoma paratiroideo porque no se encontr&#243; invasi&#243;n capsular ni vascular&#44; criterios propuestos por Schantz y Castelman en 1973&#44; junto con una alta tasa de mitosis y trab&#233;culas fibrosas&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otro aspecto destacable de este caso es el d&#233;ficit moderado de vitamina D&#46; Se sabe que el d&#233;ficit de vitamina D puede agravar el hiperparatiroidismo primario&#44; y se ha descrito mayor elevaci&#243;n de PTH&#44; calciuria y fosfatasa alcalina&#44; disminuci&#243;n m&#225;s acusada de la densidad mineral &#243;sea y mayor tama&#241;o del adenoma&#44; como ocurrir&#237;a en nuestro caso&#46; Concentraciones disminuidas de vitamina D pueden estimular el crecimiento de c&#233;lulas con mutaciones de los genes <span class="elsevierStyleItalic">PRAD1</span> o <span class="elsevierStyleItalic">MEN1</span> y facilitar la autonom&#237;a de una hiperplasia paratiroidea&#46; En los &#250;ltimos a&#241;os se est&#225; proponiendo el uso de la vitamina D en el tratamiento del hiperparatiroidismo primario&#44; ya que hay evidencia de que mejora la densidad mineral &#243;sea&#44; puede disminuir las concentraciones de PTH sin incrementar la calcemia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> e incluso puede influir en la evoluci&#243;n postoperatoria&#44; ya que produce descenso m&#225;s r&#225;pido y mantenido de la PTH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con este caso ponemos de manifiesto la posibilidad de encontrar OFQ en relaci&#243;n con hiperparatiroidismo primario&#44; as&#237; como el posible papel de la vitamina D en la gravedad de sus manifestaciones&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 15750922
Idioma original: Español
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2022 Diciembre 141 10 151
2022 Noviembre 229 27 256
2022 Octubre 315 53 368
2022 Septiembre 215 26 241
2022 Agosto 154 19 173
2022 Julio 152 16 168
2022 Junio 205 18 223
2022 Mayo 179 16 195
2022 Abril 188 14 202
2022 Marzo 168 14 182
2022 Febrero 102 13 115
2022 Enero 174 29 203
2021 Diciembre 139 23 162
2021 Noviembre 221 27 248
2021 Octubre 281 45 326
2021 Septiembre 193 20 213
2021 Agosto 146 17 163
2021 Julio 162 16 178
2021 Junio 221 32 253
2021 Mayo 242 31 273
2021 Abril 502 63 565
2021 Marzo 346 36 382
2021 Febrero 182 34 216
2021 Enero 231 33 264
2020 Diciembre 260 33 293
2020 Noviembre 277 37 314
2020 Octubre 244 32 276
2020 Septiembre 219 39 258
2020 Agosto 257 22 279
2020 Julio 264 29 293
2020 Junio 251 20 271
2020 Mayo 328 18 346
2020 Abril 299 26 325
2020 Marzo 277 38 315
2020 Febrero 310 13 323
2020 Enero 227 11 238
2019 Diciembre 189 17 206
2019 Noviembre 239 15 254
2019 Octubre 235 15 250
2019 Septiembre 270 19 289
2019 Agosto 177 18 195
2019 Julio 284 26 310
2019 Junio 360 28 388
2019 Mayo 487 79 566
2019 Abril 391 42 433
2019 Marzo 236 31 267
2019 Febrero 299 20 319
2019 Enero 170 15 185
2018 Diciembre 164 13 177
2018 Noviembre 344 11 355
2018 Octubre 260 12 272
2018 Septiembre 342 6 348
2018 Agosto 161 5 166
2018 Julio 141 2 143
2018 Junio 174 1 175
2018 Mayo 249 6 255
2018 Abril 218 2 220
2018 Marzo 154 2 156
2018 Febrero 141 0 141
2018 Enero 97 3 100
2017 Diciembre 108 2 110
2017 Noviembre 159 2 161
2017 Octubre 180 8 188
2017 Septiembre 134 5 139
2017 Agosto 149 1 150
2017 Julio 87 1 88
2017 Junio 82 9 91
2017 Mayo 175 9 184
2017 Abril 133 1 134
2017 Marzo 138 29 167
2017 Febrero 137 9 146
2017 Enero 83 3 86
2016 Diciembre 96 3 99
2016 Noviembre 181 8 189
2016 Octubre 169 8 177
2016 Septiembre 173 12 185
2016 Agosto 130 5 135
2016 Julio 132 2 134
2016 Junio 116 10 126
2016 Mayo 148 9 157
2016 Abril 132 4 136
2016 Marzo 135 16 151
2016 Febrero 78 12 90
2016 Enero 87 5 92
2015 Diciembre 74 7 81
2015 Noviembre 131 10 141
2015 Octubre 148 14 162
2015 Septiembre 107 11 118
2015 Agosto 129 6 135
2015 Julio 110 5 115
2015 Junio 123 4 127
2015 Mayo 140 10 150
2015 Abril 118 8 126
2015 Marzo 123 9 132
2015 Febrero 139 4 143
2015 Enero 70 2 72
2014 Diciembre 96 7 103
2014 Noviembre 148 3 151
2014 Octubre 175 2 177
2014 Septiembre 113 3 116
2014 Agosto 115 2 117
2014 Julio 110 3 113
2014 Junio 116 4 120
2014 Mayo 121 1 122
2014 Abril 129 3 132
2014 Marzo 110 2 112
2014 Febrero 86 1 87
2014 Enero 78 4 82
2013 Diciembre 69 2 71
2013 Noviembre 98 3 101
2013 Octubre 99 6 105
2013 Septiembre 58 5 63
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