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Observación clínica
Tumor desmoide intraabdominal simulando una tumoración pancreática en una paciente con poliposis colónica familiar
Intra-abdominal desmoid tumor mimicking a pancreatic tumor in a patient with familial colonic polyposis
Analía Elguezabal Rodriguez
Autor para correspondencia
analiael@yahoo.com

Autor para correspondencia.
, Miriam Gené Hijós, Aleidis Caro Tarragó, Salomé Martínez González
Servicio de Patología, Hospital Universitario Joan XXIII, Tarragona, España
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La forma espor&#225;dica es mucho m&#225;s rara&#44; afectando a 2&#44;4-4&#44;6 casos por mill&#243;n de habitantes al a&#241;o<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En lo que respecta a los TD espor&#225;dicos&#44; la afectaci&#243;n intraabdominal es inusual existiendo menos de 100 casos publicados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46; La afectaci&#243;n pancre&#225;tica es excepcional&#46; En el a&#241;o 2006&#44; Wiess et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> publicaron un art&#237;culo que describe un caso de TD espor&#225;dico pancre&#225;tico en un paciente al que se le hab&#237;a practicado una pancreatoduodenectom&#237;a&#44; y revisa los &#250;nicos 6 casos descritos en la literatura m&#233;dica con afectaci&#243;n de dicho &#243;rgano hasta entonces<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En pacientes con PAF la localizaci&#243;n m&#225;s habitual de los TD es la intraabdominal &#40;80&#37;&#41;&#44; afectando mayoritariamente al mesenterio del intestino delgado y el retroperitoneo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#8211;6</span></a>&#46; Sin embargo&#44; s&#243;lo existe un caso publicado actualmente en la literatura m&#233;dica de un paciente con PAF al que se le diagnostic&#243; un TD pancre&#225;tico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Observaci&#243;n cl&#237;nica</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 29 a&#241;os sin seguimiento cl&#237;nico&#44; con antecedentes familiares de PAF &#40;madre y hermano fallecidos por neoplasia de colon a los 35 y 27 a&#241;os&#44; respectivamente&#41; y con diagn&#243;stico cl&#237;nico previo de PAF en otro centro al realizarle una colonoscopia de cribado&#46; Hab&#237;a sido intervenida quir&#250;rgicamente por un TD de pared tor&#225;cica hac&#237;a 10 meses&#44; pero no presentaba antecedentes personales de cirug&#237;a abdominal&#46; Se present&#243; con un cuadro de diarreas y p&#233;rdida de peso de 2 meses de evoluci&#243;n&#46; La tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; demostr&#243; 2 lesiones s&#243;lidas situadas entre la curvatura mayor g&#225;strica y la cola pancre&#225;tica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; La ecoendoscopia identific&#243; 2 lesiones hipoecog&#233;nicas de aspecto s&#243;lido en el p&#225;ncreas&#46; Una de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro situada en la cola y otra de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en el cuerpo&#46; Las extensiones obtenidas por PAAF no obtuvieron material representativo de la lesi&#243;n&#46; Durante la cirug&#237;a se constat&#243; que la lesi&#243;n pancre&#225;tica se encontraba mal delimitada&#44; infiltrando el hilio espl&#233;nico y la serosa del colon transverso y curvatura mayor g&#225;strica&#44; por lo que se practic&#243; coloproctectom&#237;a profil&#225;ctica&#44; gastrectom&#237;a&#44; esplenectom&#237;a y resecci&#243;n de la cola de p&#225;ncreas&#46; El estudio macrosc&#243;pico de la pieza quir&#250;rgica mostr&#243; 2 lesiones en el tejido adiposo peripancre&#225;tico de 1&#44;9 y 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm cada una&#44; mal delimitadas&#44; de coloraci&#243;n blanquecina&#44; s&#243;lidas&#44; que infiltraban la cola del p&#225;ncreas&#44; el hilio espl&#233;nico y la serosa g&#225;strica e intestinal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs&#46; 2 y 3</a>&#41;&#46; Microsc&#243;picamente estas lesiones correspond&#237;an a una proliferaci&#243;n de estirpe mesenquimatosa de patr&#243;n fusocelular&#44; constituidas por c&#233;lulas fibrobl&#225;sticas sin atipias citol&#243;gicas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 4</a>&#41;&#44; que infiltraban la serosa y muscular propia de est&#243;mago y colon&#46; En la cola pancre&#225;tica&#44; este tejido fibroso disecaba los &#225;cinos con un crecimiento infiltrativo&#44; englobando as&#237; mismo vasos sangu&#237;neos y fibras nerviosas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig&#46; 5</a>&#41;&#46; Las t&#233;cnicas de inmunohistoqu&#237;mica realizadas demostraron que la lesi&#243;n era positiva para beta-catenina&#44; siendo negativa para prote&#237;na S100&#44; actina de m&#250;sculo liso&#44; desmina&#44; CD34&#44; CD117 y Bcl2&#44; apoyando el diagn&#243;stico de TD&#46; El estudio del colon mostr&#243; numerosos p&#243;lipos adenomatosos tubulares y t&#250;bulo-vellosos con displasia de bajo grado&#44; sin signos de transformaci&#243;n maligna&#46; Actualmente la paciente se encuentra asintom&#225;tica despu&#233;s de un a&#241;o de seguimiento cl&#237;nico y seg&#250;n los ex&#225;menes complementarios &#40;TC&#41; realizados de forma peri&#243;dica&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fibromatosis profunda o TD es una proliferaci&#243;n fibrobl&#225;stica benigna con comportamiento agresivo local y tendencia a la infiltraci&#243;n de estructuras adyacentes&#44; pero sin capacidad de met&#225;stasis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se describi&#243; por primera vez en el a&#241;o 1832&#44; por McFarlane&#44; pero fue en el a&#241;o 1951 cuando Gardner not&#243; la asociaci&#243;n de &#233;stos con la poliposis col&#243;nica formando parte del SG<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46; Cl&#225;sicamente se diferenciaba al SG de la PAF por la presencia de lesiones extraintestinales como los osteomas&#44; tumores de partes blandas y tumores desmoides &#40;TD&#41;&#44; entre otros&#44; pero en la actualidad se considera que ambos s&#237;ndromes corresponden a una misma entidad y que comparten un origen gen&#233;tico &#40;mutaci&#243;n del gen APC&#41;&#46; En estos pacientes no es inusual el diagn&#243;stico de uno o m&#250;ltiples TD&#44; pudiendo ocurrir entre un 10 y 25&#37; de los mismos y alcanzando cifras de hasta un 38&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3&#44;4&#44;6&#44;8&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su etiolog&#237;a es desconocida&#44; aunque se han descrito factores de riesgo que podr&#237;an tener relaci&#243;n con el origen de los TD en pacientes con PAF&#46; Destacan el sexo femenino &#40;en relaci&#243;n a la exposici&#243;n a estr&#243;genos&#41;&#44; los antecedentes familiares de TD y la posici&#243;n de la mutaci&#243;n del gen APC&#46; Sin embargo&#44; el m&#225;s importante es el antecedente de un traumatismo o cirug&#237;a abdominal previa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6&#44;8&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cl&#237;nicamente&#44; el comportamiento puede ser muy variado&#44; existiendo en un extremo del espectro formas asintom&#225;ticas&#44; de peque&#241;o tama&#241;o y crecimiento lento y en el otro&#44; lesiones r&#225;pidamente progresivas y de gran tama&#241;o que pueden producir complicaciones por compresi&#243;n u obstrucci&#243;n de estructuras vecinas que ponen en riesgo la vida del paciente&#44; como pueden ser la hidronefrosis y la obstrucci&#243;n intestinal&#44; entre otras<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; En la actualidad&#44; se considera la segunda causa de muerte en pacientes con PAF despu&#233;s de las neoplasias colorrectales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;5&#44;10</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentaci&#243;n pancre&#225;tica de los TD es un hecho excepcional y s&#243;lo existen 8 casos en la literatura m&#233;dica&#46; Siete de ellos no tienen relaci&#243;n con la PAF y son&#44; por lo tanto&#44; espor&#225;dicos&#46; Sin embargo&#44; s&#243;lo existe un caso de TD descrito en un paciente var&#243;n de 17 a&#241;os con PAF&#44; que se present&#243; como una lesi&#243;n pancre&#225;tica qu&#237;stica y es&#44; por lo tanto&#44; el que tiene m&#225;s relaci&#243;n con el nuestro&#46; Histol&#243;gicamente&#44; correspond&#237;a a la dilataci&#243;n de los conductos pancre&#225;ticos&#44; secundaria a la obstrucci&#243;n por el TD y no a una verdadera infiltraci&#243;n neopl&#225;sica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico de los TD pancre&#225;ticos se puede realizar a trav&#233;s de t&#233;cnicas de imagen&#44; siendo siempre necesaria la confirmaci&#243;n histol&#243;gica&#46; La TC es &#250;til para el estudio de lesiones intraabdominales&#44; permitiendo determinar la localizaci&#243;n y el tama&#241;o de la lesi&#243;n y evaluar la relaci&#243;n con &#243;rganos y estructuras vasculares adyacentes&#46; La ecoendoscopia muestra las caracter&#237;sticas sonogr&#225;ficas de los TD que incluyen lesiones hipoecog&#233;nicas con &#225;reas ocasionales hiperecog&#233;nicas y permite extraer material citol&#243;gico para su evaluaci&#243;n&#46; La angiograf&#237;a es &#250;til no s&#243;lo para determinar el riego sangu&#237;neo del tumor&#44; sino tambi&#233;n para identificar la afectaci&#243;n de estructuras vasculares vecinas que limiten la resecci&#243;n quir&#250;rgica&#46; En muchos casos&#44; sin embargo&#44; se requiere una laparotom&#237;a exploradora para ver las caracter&#237;sticas del tumor y la infiltraci&#243;n de &#243;rganos vecinos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el diagn&#243;stico diferencial de la fibromatosis pancre&#225;tica se incluyen lesiones tanto benignas como malignas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; Dentro de las benignas&#44; destacan las proliferaciones fibrobl&#225;sticas reactivas o las cicatrices&#44; para lo cual&#44; adem&#225;s de las caracter&#237;sticas histol&#243;gicas con la tinci&#243;n de hematoxilina y eosina&#44; se pueden utilizar t&#233;cnicas de inmunohistoqu&#237;mica como la beta-catenina&#44; que cuando es positiva apoya el diagn&#243;stico de fibromatosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;11</span></a>&#46; La negatividad para CD34&#44; CD117&#44; Bcl2&#44; actina de m&#250;sculo liso y desmina descarta el diagn&#243;stico de los tumores de la estroma gastrointestinal &#40;GIST&#41;&#44; el tumor fibroso solitario y los tumores&#44; tanto benignos como malignos&#44; de m&#250;sculo liso&#46; As&#237; mismo&#44; la falta de tinci&#243;n de las c&#233;lulas tumorales para la prote&#237;na S100 excluye el diagn&#243;stico de schwannoma<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11&#8211;13</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los adenocarcinomas pancre&#225;ticos en pacientes con PAF son cuatro veces m&#225;s frecuentes que en la poblaci&#243;n general&#44; por lo que siempre deben tenerse en cuenta al realizar el diagn&#243;stico&#59; sin embargo&#44; el patr&#243;n arquitectural y la atipia citol&#243;gica permiten diferenciarlo claramente de los TD sin necesidad de recurrir a t&#233;cnicas complementarias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de los TD es controvertido y no existe un consenso para la aplicaci&#243;n del mismo&#46; Usualmente&#44; el tratamiento de primera l&#237;nea son los antiinflamatorios no esteroideos como el sulindac o los antiestr&#243;genos&#44; como el tamoxifeno&#46; Aquellos tumores que progresen a pesar del tratamiento pueden ser candidatos a cirug&#237;a&#46; Esta &#250;ltima puede considerarse como tratamiento de primera l&#237;nea en TD de pared o extraabdominales y en algunos casos de TD &#250;nicos&#46; Las tasas de recurrencia son elevadas si no se reseca en su totalidad y hay que tener en cuenta que la mortalidad es elevada cuando son de localizaci&#243;n intraabdominal&#44; alcanzando cifras de hasta un 36&#37;&#46; En los casos resistentes al tratamiento m&#233;dico no candidatos a cirug&#237;a&#44; se recomienda la quimioterapia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3&#44;6&#44;7&#44;9</span></a>&#46; En el a&#241;o 2005&#44; Church et al<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a> propusieron un sistema de estadificaci&#243;n de los TD en pacientes con PAF&#44; bas&#225;ndose en el tama&#241;o tumoral y su comportamiento&#44; para intentar estandarizar el tratamiento y seleccionar aquellos casos de gran tama&#241;o&#44; r&#225;pido crecimiento&#44; sintom&#225;ticos o con presencia de complicaciones tempranas para la realizaci&#243;n de cirug&#237;a como tratamiento inicial&#44; y reservar las terapias menos agresivas para los casos de menor severidad&#46; Sin embargo&#44; son necesarios m&#225;s estudios para lograr una descripci&#243;n y estadificaci&#243;n uniforme de estos tumores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Tipo de tumor&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Beta- catenina&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">S100&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">CD34&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">CD117&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Bcl2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Actina m&#250;sculo liso&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Desmina&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Tumor desmoide&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&#47;&#8722;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tblfn0005"><span class="elsevierStyleSup">a</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tumor fibroso solitario&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8211;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tumor de la estroma gastrointestinal&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&#43;&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8722;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Leiomioma&#47;leiomiosarcoma&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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Información del artículo
ISSN: 02105705
Idioma original: Español
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2024 Agosto 25 6 31
2024 Julio 45 8 53
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