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Carta científica
Tumor de células epiteliales perivasculares (PECOma) de origen pancreático. Descripción de un caso y revisión de la literatura
Pancreatic perivascular epithelial cell tumour (PECOma). Case report and literature review
Arturo Colón Rodrígueza,
Autor para correspondencia
arturo.colon@smqm.es

Autor para correspondencia.
, Javier Calleja Kempina, Esther Quirós Higuerasa, Enrique Ramón Botellab, Jorge Castilloc
a Servicio de Cirugía General y Aparato Digestivo, Hospital San Francisco de Asís, Madrid, España
b Servicio de Radiología Digestiva, Hospital San Francisco de Asís, Madrid, España
c Servicio de Anestesia y Reanimación, Hospital San Francisco de Asís, Madrid, España
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Dentro del grupo denominado como PEComas se incluyen los angiomiolipomas&#59; los linfangioleiomiomas&#59; los tumores de c&#233;lulas claras &#171;sugar&#187; del pulm&#243;n as&#237; como otro tipo de tumores m&#225;s infrecuentes entre los que se encuentran el tumor de c&#233;lulas claras del ligamento falciforme o el sarcoma abdominop&#233;lvico de c&#233;lulas epitelioides perivascular habitualmente asociado a la esclerosis tuberosa con la que comparte anomal&#237;as gen&#233;ticas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El t&#233;rmino PEComa se emplea para referirse a todas las lesiones de este tipo que no son angiomiolipomas&#44; linfangioleiomiomas o tumores de c&#233;lulas claras &#171;sugar&#187; del pulm&#243;n&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Poseen un espectro conductual de benigno a francamente maligno&#44; con propuesta de criterios histol&#243;gicos para evaluar el potencial maligno &#40;&#237;ndice mit&#243;tico&#44; proliferaci&#243;n vascular&#44; necrosis&#41;&#46; El diagn&#243;stico diferencial puede incluir carcinomas&#44; tumores de m&#250;sculo liso&#44; otras neoplasias de c&#233;lulas claras y tumores adipoc&#237;ticos&#46; Los PEComas constituyen un grupo gen&#233;ticamente diverso que incluye neoplasmas que albergan reordenamientos del gen TFE3 y aquellos con mutaciones de TSC2&#44; indicando caminos tumorog&#233;nicos alternativos&#46; Los recientes avances en el tratamiento de PEComas malignos se relacionan con un mayor conocimiento de los cambios gen&#233;ticos espec&#237;ficos y sus efectos en las v&#237;as metab&#243;licas que son susceptibles a intervenciones espec&#237;ficas&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una paciente con una lesi&#243;n s&#243;lida en cuerpo de p&#225;ncreas con punci&#243;n por ecoendoscopia &#40;ECEN&#41; con atipia a la que se realiz&#243; una pancreatectom&#237;a corporocaudal con esplenectom&#237;a laparosc&#243;pica&#46; Realizamos a prop&#243;sito una revisi&#243;n de la literatura con los casos de PEComa pancre&#225;tico publicados hasta el momento&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 50 a&#241;os sin antecedentes m&#233;dico-quir&#250;rgicos de inter&#233;s&#46; Es remitida a consulta de cirug&#237;a tras hallazgo de lesi&#243;n en cuerpo de p&#225;ncreas de 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm detectada en estudio de anemia y dolor abdominal&#46; Aporta las siguientes pruebas complementarias&#58; ECEN&#58; lesi&#243;n de 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en cuerpo de p&#225;ncreas &#237;ntimamente relacionada con el conducto pancre&#225;tico principal&#44; se realiza punci&#243;n citolog&#237;a informada como presencia de c&#233;lulas at&#237;picas sin claro origen&#46; Tanto la RM como el TC fueron informados como una lesi&#243;n en cuerpo pancre&#225;tico de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm con comportamiento din&#225;mico discretamente hipervascular en fase arterial que se hace isodensa en fase portal compatible con tumoraci&#243;n primaria de origen pancre&#225;tico&#46; Ante la sospecha de lesi&#243;n maligna se decide intervenci&#243;n quir&#250;rgica realizando pancreatectom&#237;a corporocaudal con esplenectom&#237;a por v&#237;a laparosc&#243;pica&#46; La paciente fue dada de alta al segundo d&#237;a postoperatorio sin complicaciones asociadas&#46; El estudio anatomopatol&#243;gico fue informado como una proliferaci&#243;n neopl&#225;sica nodular mesenquimal delimitada por una fina c&#225;psula fibrosa de 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm constituida por c&#233;lulas claras&#44; de citoplasmas amplios&#44; n&#250;cleos pleom&#243;rficos y ocasionales c&#233;lulas fusiformes sin apreciar necrosis ni invasi&#243;n linfovascular compatible con tumor perivascular de c&#233;lulas epitelioides &#40;PEComa&#41; de p&#225;ncreas<span class="elsevierStyleSup">&#46;</span> Se contabiliza una mitosis por cada 10 campos de gran aumento&#46; Con t&#233;cnicas de inmunohistoqu&#237;mica existe expresi&#243;n de actina de musculo liso&#44; HMB45 y MelanA&#44; con ausencia de inhibina&#44; CD10&#44; sinaptofisina&#44; cromogranina&#46; CEA&#44; Hepar1&#44; CK 7 y 20&#44; ni RCC&#46; El &#237;ndice proliferativo medio con Ki67 es menor al 1&#37;&#46; Actualmente al a&#241;o y medio de la cirug&#237;a la paciente se encuentra asintom&#225;tica y libre de enfermedad&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La organizaci&#243;n mundial de la salud define los PEComas como un conjunto de neoplasias mesenquimales con caracter&#237;sticas histol&#243;gicas e inmunohistoqu&#237;micas t&#237;picas de las PEC<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; El PEComa pancre&#225;tico es una entidad extraordinariamente infrecuente con solo 13 casos publicados en la literatura hasta el momento de este trabajo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; Aunque el comportamiento benigno es la norma existen dos casos descritos con comportamiento maligno&#44; uno con presencia de met&#225;stasis hep&#225;ticas asociadas de manera metacr&#243;nica 27 meses despu&#233;s de la cirug&#237;a del tumor primario y otro una lesi&#243;n de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en cabeza de p&#225;ncreas con invasi&#243;n vascular y ab&#250;ndante necrosis en el estudio histol&#243;gico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; Existe una fuerte predisposici&#243;n por el sexo femenino &#40;12 de los 14 pacientes descritos incluyendo el presente caso&#41;&#46; Si bien los PEComas suelen estar asociados en mutaciones gen&#233;ticas con la esclerosis tuberosa&#44; ninguno de los casos descritos de localizaci&#243;n pancre&#225;tica&#44; incluido el nuestro&#44; han presentado esta asociaci&#243;n&#46; En la actualidad la cirug&#237;a es la &#250;nica opci&#243;n de tratamiento tanto en los casos benignos como malignos&#46; Los datos para definir malignidad est&#225;n en relaci&#243;n con la presencia en el estudio histol&#243;gico de factores de mal pron&#243;stico como un alto &#237;ndice mit&#243;tico o un patr&#243;n de crecimiento infiltrativo vascular con presencia de necrosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; El diagn&#243;stico final se obtiene con criterios histol&#243;gicos e inmunohistoqu&#237;micos de la pieza de resecci&#243;n&#46; Por imagen preoperatoria ninguna prueba &#40;ECEN&#59; RM&#59; TC&#41; ofrece datos caracter&#237;sticos para poder realizar un diagn&#243;stico diferencial con otras lesiones malignas pancre&#225;ticas &#40;adenocarcinoma ductal&#41;&#46; En nuestro caso la presencia de atipia en el estudio histol&#243;gico de la PAAF tomada por ECEN junto con el aspecto de lesi&#243;n hipovascular tanto en RM como en TC obligaron a resecci&#243;n quir&#250;rgica&#46; El abordaje laparosc&#243;pico permiti&#243; una r&#225;pida recuperaci&#243;n con un alta precoz a los 2 d&#237;as sin complicaciones asociadas&#46; Al tratarse de una tumoraci&#243;n infrecuente y ser una enfermedad benigna de forma mayoritaria &#40;12 de los 14 casos descritos&#41; no se han desarrollado terapias oncol&#243;gicas adyuvantes&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; el PEComa pancre&#225;tico es un tumor infrecuente con un fuerte predominio en la mujer en la 4&#46;&#170;-5&#46;&#170; d&#233;cada de la vida con un comportamiento generalmente benigno de dif&#237;cil diagn&#243;stico diferencial por pruebas de imagen en el que la resecci&#243;n quir&#250;rgica es el tratamiento de elecci&#243;n&#46; Con el presente caso son solo 14 los pacientes descritos en la literatura&#46;</p></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Autor&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">A&#241;o&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tipo de tumor&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Sexo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Edad&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Comportamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Zamboni et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">1996&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Tumor &#171;sugar&#187; de c&#233;lulas claras&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Heywood et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">2004&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Angiomiolipoma&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Ramuz et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2005&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tumor &#171;sugar&#187;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">31&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Perigny et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2008&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PEComa&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
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                  \t\t\t\t">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">46&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Hirabayashi et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2009&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PEComa Tumor &#171;sugar&#187; de c&#233;lulas claras&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">47&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Baez et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2009&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PEComa &#40;Tumor &#171;sugar&#187;&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
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                  \t\t\t\t">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">60&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Zemet et al&#46; <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2011&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PEComa Tumor &#171;sugar&#187; de c&#233;lulas claras&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
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                  \t\t\t\t">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
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                  \t\t\t\t">49&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Nagata et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2011&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">PEComa&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Var&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">52&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Maligno&#46; Mtx hep&#225;ticas&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Mourra et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2012&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PEComa&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Mujer&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">52&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Maligno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Finzi et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2012&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">2013&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Okuwaki et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Benigno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Información del artículo
ISSN: 02105705
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 23 0 23
2024 Octubre 162 5 167
2024 Septiembre 210 4 214
2024 Agosto 229 7 236
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2024 Mayo 222 10 232
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2024 Marzo 158 4 162
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2020 Agosto 2 0 2
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