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Aunque de histología benigna, las lesiones viscerales o de las partes blandas, si no se extirpan, puede tener un curso evolutivo fatal.</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos un caso clínico inesperado, en el que las lesiones angiomatosas quísticas estaban localizadas en el abdomen, sin hallarse otras lesiones en tejido óseo o en partes blandas, al que hemos considerado oportuno diagnosticarlo de «angiomatosis quística exclusiva del abdomen». Hasta la fecha (revisión a partir de las bases de datos Medline y Embase, sin límite de año de publicación; palabras clave: «Cystic neoplasm», «Angiomatosis», «Lymphangioma» «Hemangioma» «Abdominal», y artículos publicados en español, inglés, francés e italiano, así como los escritos en otros idiomas que dispusieran de resumen en inglés), no encontramos en la bibliografía ningún caso con afectación abdominal única.</p><p class="elsevierStylePara">Varón de 26 años, sin antecedentes de interés, que presenta una tumoración localizada en la región central del hemiabdomen inferior, con aumento progresivo de tamaño, sin otra sintomatología asociada. A la exploración física, presenta una masa de consistencia blanda, cuyo efecto masa desaparece con la contracción de la pared muscular del abdomen. El hemograma, la bioquímica sanguínea y los marcadores tumorales fueron normales. En una tomografía computarizada (TC) abdominal se observó una masa quística compleja mesentérica de 20 3 10 3 8 cm. Se observaron múltiples lesiones focales en el bazo, y otras 2 lesiones quísticas de 4-5 cm, similares a la mesentérica, localizadas en el espacio interaortocava, adyacente a la segunda porción del duodeno, y por debajo de la cola del páncreas. El rastreo escanográfico del tórax y del cerebro fue normal. La serie radiológica ósea y la resonancia magnética (RM) de partes blandas en extremidades no mostraron lesión quística alguna. Se extirparon todas las lesiones abdominales, sin enfermedad residual macroscópica tras la intervención quirúrgica. No quedó enfermedad residual macroscópica en la cavidad abdominal. No se consideró oportuno ningún tratamiento quimioterápico o radioterápico adyuvante. Los resultados anatomopatológicos confirmaron el diagnóstico de angiomatosis difusa quística, con afectación del mesenterio, bazo y ganglios linfáticos regionales. Veinticuatro meses después de la intervención quirúrgica, no hay recidiva de la enfermedad abdominal ni tampoco presencia de lesiones quísticas en otras localizaciones.</p><p class="elsevierStylePara">La angiomatosis quística es una enfermedad cuya patogenia reside en una alteración del sistema vascular y linfático que ocasiona la aparición de múltiples lesiones quísticas óseas, que pueden asociarse o no, a su vez, a lesiones viscerales y de partes blandas, con grado variable de afectación.</p><p class="elsevierStylePara">La etiopatogenia de esta entidad es controvertida, si bien, actualmente, la teoría más aceptada es la que considera estas lesiones como malformaciones vasculares congénitas<span class="elsevierStyleSup">1</span>. Otras teorías sostienen un origen adquirido por traumatismos y obstrucción de los vasos linfáticos<span class="elsevierStyleSup">2</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Anatomopatológicamente, las lesiones son similares a linfangiomas y hemangiomas capilares o cavernosos, definidas por múltiples canales vasculares de tamaño variable, aunque frecuentemente dilatados, y forman múltiples quistes. Las paredes de éstos son de tejido conjuntivo y están tapizados por endotelio vascular con características histológicas de benignidad.</p><p class="elsevierStylePara">Su edad de presentación interesa a las 3 primeras décadas de la vida, sin predominancia de sexo<span class="elsevierStyleSup">3</span>. Hasta la fecha, la presencia de quistes óseos es una constante en la enfermedad. En un 30-40%, tienen un carácter exclusivo, siendo el fémur, las vértebras (con mayor frecuencia las torácicas), las costillas, el cráneo, la escápula, la tibia, el radio, el húmero o la clavícula, el lugar óseo habitual de asentamiento. Característicamente, son lesiones osteolíticas, de tamaño variable y normalmente asintomáticas. En ocasiones, pueden cursar con dolor secundario a fracturas óseas patológicas, o ser un dolor de estirpe neurológica por compresión de la médula espinal.</p><p class="elsevierStylePara">En un 60-70% de los casos, además, hay afectación visceral o de partes blandas. En este grupo de pacientes, la localización visceral más frecuente es el bazo, si bien pueden aparecer lesiones en hígado, riñón, pleura, peritoneo, mesenterio y retroperitoneo. En los pacientes con afectación visceral, los síntomas derivan de la localización de las lesiones: disnea, derrame pleural, ascitis, anemia, visceromegalia o tumoración de tejidos blandos.</p><p class="elsevierStylePara">El caso clínico que presentamos se trata de un paciente en el intervalo de edad de más frecuencia, 26 años, y cuyo carácter insólito reside en el asiento exclusivo de las lesiones en el abdomen. En la revisión bibliográfica, no hemos encontrado ningún caso descrito. Finley et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> presentan un paciente con angiomatosis difusa abdominal, aunque en la presentación del caso no constan otros estudios de rastreo realizados más allá del abdomen en busca de lesiones quísticas en otras localizaciones.</p><p class="elsevierStylePara">En la angiomatosis quística, los estudios radiológicos, la TC y la RM demuestran, como características típicas, unos quistes con ausencia de refuerzo central y débil refuerzo de los bordes tras inyección de gadolinio<span class="elsevierStyleSup">5</span>. En la radiología convencional ósea, se muestran lesiones osteolíticas con esclerosis ósea<span class="elsevierStyleSup">6</span>. La asociación de los hallazgos radiológicos y clínicos permite establecer el diagnóstico patológico, si bien el diagnóstico definitivo está determinado por el estudio histológico.</p><p class="elsevierStylePara">El diagnóstico diferencial debe realizarse con otras enfermedades más agresivas, incluidas lesiones malignas: granuloma eosinófilo, histiocitosis, displasia fibrosa, metástasis óseas tumorales, neoplasias quísticas de páncreas, tumores hepáticos, etc.</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento de elección varía en función de la localización de las lesiones. En las lesiones óseas, en casos extremos por el dolor, se ha llegado a emplear la radioterapia o la quimioterapia, aunque sin resultados satisfactorios<span class="elsevierStyleSup">7</span>. En las lesiones óseas asintomáticas, no se aplica tratamiento alguno. El tratamiento de elección en las lesiones de partes blandas es la resección quirúrgica, y siempre que sea posible se debe alcanzar la escisión completa<span class="elsevierStyleSup">8</span>. Se han empleado la embolización y la escleroterapia previas a la escisión, en un intento de disminuir las hemorragias sanguíneas.</p><p class="elsevierStylePara">En el pronóstico de la enfermedad, es crucial que las lesiones viscerales sean extirpables. Cuando la extensión de éstas lo impidiera, su crecimiento progresivo las hará irreversibles y, consecuentemente, de pronóstico infausto. Sin embargo, las lesiones óseas no alteran el curso evolutivo<span class="elsevierStyleSup">3</span>. Una vez las lesiones viscerales se hayan extirpado, la evolución más temida es la derivada de la recurrencia de éstas (se estima en un porcentaje mayor al 9%)<span class="elsevierStyleSup">9</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Con todo lo expuesto, el pronóstico del paciente que presentamos invita al optimismo, ya que sus lesiones se extirparon sin dejar enfermedad residual macroscópica. Los 24 meses libre de enfermedad así lo demuestran.</p>" "pdfFichero" => "2v131n06a13124612pdf001.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliograf¿a" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:3 [ "referenciaCompleta" => "Cystic angiomatosis (hamartous haemolymphagiomatosis) of bone. A clinicopathological study of three cases. J Bone Joint Surg Br. 1978;60: 100-6." 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DOI: 10.1157/13124612
Angiomatosis quística exclusiva del abdomen sin afectación ósea o de partes blandas
Isolated abdominal cystic angiomatosis without soft tissue or visceral involvement