Carta al Editor
Escleromixedema asociado a síntomas neurológicos: tratamiento satisfactorio con inmunoglobulinas
Scleromyxedema with neurological symptoms: Successful treatment with immunoglobulins
Juan Manríquez
, Daniela Berroeta-Mauriziano, Romina Andino-Navarrete, Cristián Vera-Kellet
Autor para correspondencia
Departamento de Dermatología, Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Santiago, Chile
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Se asocia frecuentemente a manifestaciones extracutáneas, siendo la más frecuente la paraproteinemia de tipo IgG λ<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. El compromiso neurológico se presenta en un 10 a 15% de los casos, no existiendo consenso en el tipo de intervención más efectiva en los pacientes que lo presentan<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta el caso de una paciente de 59 años, con cuadro de 5 meses de evolución de lesiones tipo placas eritematosas infiltradas en la cara, el tercio superior del tronco y las extremidades superiores, con edema bilateral de manos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), a lo que se agregó compromiso cualitativo de conciencia, afasia y disartria, 2 días antes del ingreso.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la evaluación neurológica la paciente se encontraba despierta, orientada en espacio, pero parcialmente en tiempo, bradipsíquica e inatenta. Obedecía órdenes simples, con nominación y repetición conservada, pero con importante apraxia ideomotora. La evaluación de los pares craneales no mostró alteraciones significativas. En el examen motor destacaba temblor fino postural bilateral simétrico, sin otras alteraciones. La sensibilidad estaba conservada y no presentaba signos indicativos de alteración cereberal ni signos meníngeos.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los exámenes de ingreso destacaba tirotropina 1,24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>uUI/ml (rango normal 0,3-4,2), niveles de vitamina B<span class="elsevierStyleInf">12</span> 280<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg/ml (rango normal 200-900), líquido cefalorraquídeo de aspecto normal (glucosa 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl, proteína 42<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl, leucocitos 3<span class="elsevierStyleMonospace">/</span>mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>, negativo para bandas oligoclonales, adenosina deaminasa<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U/l, cultivos negativos, antiestreptolisina O 79,9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/ml (normal hasta 200), creatinina 0,53<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (normal 0,5-0,9), proteína C reactiva 0,22<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (normal<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,5), hemograma y electrolitos plasmáticos en rangos normales, factor reumatoide negativo, complementos C3 y C4 en rangos normales, anticuerpos antifosfolípidos y anti-B2-glucoproteína 1 negativos. La RMN de cerebro, el electroencefalograma y la punción lumbar no mostraron hallazgos significativos.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se planteó, como hipótesis diagnóstica, el escleromixedema. Se realizó una biopsia cutánea que mostró piel con ortoqueratosis y epidermis normal. Dermis con fibrosis, depósito de mucina y proliferación de fibroblastos en dermis superficial, en banda. Leve infiltrado linfocitario perivascular superficial y profundo. Anexos conservados. El estudio inmunohistoquímico con anticuerpos monoclonales mostró reacción positiva para CD34 y reacción negativa para actina y CD10, confirmando la sospecha diagnóstica de escleromixedema. Se inició tratamiento con pulsos de metilprednisolona intravenosa (500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg por 2 días). La paciente progresó, con disminución de las lesiones cutáneas, pero presentó un episodio de convulsiones y un mayor deterioro cualitativo de conciencia. Se completó el estudio con electroforesis e inmunofijación de proteínas en sangre y orina, que demostraron la presencia de componente monoclonal IgG λ, y con un mielograma que mostró hiperplasia global de médula ósea. Ante estos hallazgos clínicos, y dada la progresión del compromiso de la conciencia, se inició tratamiento con inmunoglobulinas intravenosas a dosis de 0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/kg/día por 4 días, adicionados a prednisona oral en dosis de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día. La paciente evolucionó con disminución de las lesiones cutáneas y del compromiso de la conciencia. No se observaron efectos adversos asociados al tratamiento indicado.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El compromiso neurológico asociado a escleromixedema incluye confusión, mareos, disartria, parálisis ascendente, pérdida de memoria, psicosis aguda, convulsiones y coma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La tríada de fiebre alta, convulsiones y coma con un pródromo de síntomas gripales se conoce como síndrome dermatoneuro<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. La mayoría de los casos de escleromixedema asociado a síntomas neurológicos, como nuestro caso, no cumplen criterios de síndrome dermatoneuro.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen numerosos tratamientos utilizados para el escleromixedema, incluyendo glucocorticoides, retinoides, talidomida, fotoféresis extracorpórea, fototerapia, ciclosporina, ciclofosfamida, melfalán, bortezomib y trasplante autólogo de células madre. Los tratamientos que han mostrado mejores resultados en relación con la recuperación neurológica de los pacientes son la plasmaféresis, los glucocorticoides sistémicos y las inmunoglobulinas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–5</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, de acuerdo con la evidencia existente en la literatura médica y los buenos resultados obtenidos con el tratamiento de nuestra paciente, recomendamos, como primera línea, el uso de inmunoglobulinas intravenosas en dosis de 0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/kg/día, adicionado al uso de glucocorticoides sistémicos, en pacientes con compromiso neurológico asociado a escleromixedema.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2013-12-16" "fechaAceptado" => "2014-02-13" "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 776 "Ancho" => 1750 "Tamanyo" => 205776 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Placas eritematosas infiltradas en la cara, el tercio superior del tronco y las extremidades superiores, con edema bilateral de manos.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:5 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Scleromyxedema: A multicenter study of characteristics, comorbidities, course, and therapy in 30 patients" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "F. 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| 2017 Octubre | 6 | 0 | 6 |
| 2017 Septiembre | 19 | 2 | 21 |
| 2017 Agosto | 28 | 0 | 28 |
| 2017 Julio | 19 | 2 | 21 |
| 2017 Junio | 13 | 3 | 16 |
| 2017 Mayo | 12 | 1 | 13 |
| 2017 Abril | 14 | 2 | 16 |
| 2017 Marzo | 26 | 6 | 32 |
| 2017 Febrero | 20 | 2 | 22 |
| 2017 Enero | 18 | 1 | 19 |
| 2016 Mayo | 0 | 1 | 1 |
| 2015 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
| 2015 Abril | 0 | 1 | 1 |
| 2015 Marzo | 1 | 0 | 1 |
| 2015 Febrero | 0 | 1 | 1 |
| 2015 Enero | 4 | 3 | 7 |
| 2014 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
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