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Inicio Medicina Clínica Estenosis subglótica traqueal idiopática familiar: descripción de tres casos
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Carta al Editor
Estenosis subglótica traqueal idiopática familiar: descripción de tres casos
Familial idiopathic tracheal subglottic stenosis: Description of three cases
Esperanza Salcedo Lobera
Autor para correspondencia
esalcedolobera@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Francisco M. Páez Codeso, Antonio Dorado Galindo
Unidad de Gestión Clínica Médico-Quirúrgica de Enfermedades Respiratorias, Hospital Regional Universitario de Málaga, Málaga, España
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sin antecedentes medicoquir&#250;rgicos de inter&#233;s&#44; derivada por cl&#237;nica de disnea a m&#237;nimos esfuerzos con ocasionales episodios de estridor de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de evoluci&#243;n&#44; sin sintomatolog&#237;a de enfermedad gastroesof&#225;gica&#46; En la tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; de cuello se observ&#243; estenosis traqueal de 4&#44;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#46; A continuaci&#243;n se realizaron pruebas funcionales respiratorias &#40;PFR&#41;&#44; en las que se observ&#243; una asa flujo volumen con morfolog&#237;a de obstrucci&#243;n fija al flujo a&#233;reo&#44; y tambi&#233;n de procedi&#243; a una broncoscopia convencional&#44; en la que se visualiz&#243; una estenosis subgl&#243;tica conc&#233;ntrica por membrana subgl&#243;tica <span class="elsevierStyleItalic">&#40;wedge like&#41;</span> a 1&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de la luz gl&#243;tica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Se realizaron dos procedimientos endosc&#243;picos con traqueoneumoplastia con bal&#243;n e instilaci&#243;n de triamcinolona intralesional con mejor&#237;a parcial pero con recidiva&#44; decidi&#233;ndose la intervenci&#243;n quir&#250;rgica con seguimiento satisfactorio a un a&#241;o y objetiv&#225;ndose finalmente mejor&#237;a cl&#237;nica&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Caso 2&#46;</span> Mujer de 53<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os &#40;hermana del caso<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1&#41;&#44; sin antecedentes medicoquir&#250;rgicos de inter&#233;s&#44; derivada por cl&#237;nica de disnea a moderados esfuerzos de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de evoluci&#243;n&#44; sin sintomatolog&#237;a de enfermedad gastroesof&#225;gica&#46; En la TC de cuello se observ&#243; estenosis traqueal de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#59; 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Se decidi&#243; tratamiento endosc&#243;pico con traqueoneumoplastia con bal&#243;n e instilaci&#243;n de triamcinolona intralesional&#44; con mejor&#237;a cl&#237;nica y seguimiento posterior satisfactorio&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La estenosis subgl&#243;tica idiop&#225;tica es una enfermedad rara&#44; con una incidencia desconocida&#44; aunque es frecuente en mujeres con una edad media de 20 a 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os&#59; en nuestra serie&#44; la media de edad fue de 49<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os&#46; La etiolog&#237;a de dicha estenosis a&#250;n se desconoce<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; aunque se han realizado varios estudios sobre la actuaci&#243;n de los estr&#243;genos en la v&#237;a de desarrollo de esta enfermedad&#44; pero sin llegar a encontrar evidencia que lo apoye&#44; al igual que ocurre con el reflujo gastroesof&#225;gico&#44; donde algunos autores observaron mejor&#237;a cl&#237;nica de estos pacientes tras el inicio de tratamiento con antirreflujo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#59; aun as&#237;&#44; nuestra serie no presentaba s&#237;ntomas de reflujo&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento incluye medidas endosc&#243;picas&#44; como resecci&#243;n por ablaci&#243;n t&#233;rmica &#40;broncol&#225;ser&#44; electrocuchilla&#44; etc&#46;&#41; o traqueoneumoplastia con bal&#243;n&#44; pero presenta una tasa de recurrencia alta&#44; en torno al 87&#37; a los 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os&#46; La alternativa ser&#237;a la cirug&#237;a&#44; m&#225;s invasiva&#44; pero con una tasa de recurrencia menor&#44; en torno al 10-40&#37; a los 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este es el primer caso de estenosis subgl&#243;tica idiop&#225;tica familiar descrita en nuestro pa&#237;s&#44; ya que los pocos casos que existen en la literatura&#44; incluso en hermanas gemelas&#44; fueron reportados a nivel internacional&#46; Todos estos casos abren la puerta a una posible predisposici&#243;n gen&#233;tica para el desarrollo de esta estenosis idiop&#225;tica en la edad adulta&#44; pudiendo ser una hip&#243;tesis de trabajo en futuras investigaciones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;5</span></a>&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Responsabilidades &#233;ticas</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Declaramos que todos los autores del manuscrito hemos tenido en cuenta las responsabilidades &#233;ticas necesarias para el manejo de la informaci&#243;n de dicho trabajo&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Financiaci&#243;n</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Declaramos que no hemos recibido financiaci&#243;n por parte de ninguna industria farmac&#233;utica para este trabajo&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Declaramos que ninguno de los participantes presenta conflicto de intereses con este manuscrito&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00257753
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
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2023 Noviembre 1 0 1
2023 Octubre 1 0 1
2023 Septiembre 1 0 1
2023 Mayo 1 0 1

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