Caso clínico
Síndrome OHVIRA (hemivagina obstruida y anomalía renal ipsilateral) asociado a útero didelfo
Obstructed hemivagina and ipsilateral renal anomaly (OHVIRA) associated to uterus didelphys
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De cualquier manera, ha surgido un nuevo término en la literatura anglosajona, basado en el acrónimo OHVIRA, del inglés <span class="elsevierStyleItalic">«obstructed hemivagina and ipsilateral renal anomaly»</span>, sugerido en 2007 para describir aquellos casos de pacientes con hemivagina obstruida asociada a una anomalía renal ipsilateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Esta nueva denominación permite la inclusión de otras anomalías uterinas distintas al útero didelfo, que se presentan en hasta el 22% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aportamos un nuevo caso de este síndrome y revisamos los aspectos etiopatogénicos, clínicos, diagnósticos y terapéuticos.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Describimos el caso de una paciente de 13 años de edad que solicitó atención especializada por un cuadro de dismenorrea intensa con mala respuesta a la analgesia en los días finales de cada menstruación desde que presentó la menarquia, un año antes. Como antecedentes personales destacaban una infección urinaria por <span class="elsevierStyleItalic">Escherichia coli</span> en sus primeros días de vida y otra por <span class="elsevierStyleItalic">Enterococcus faecalis</span> al año de edad, con un estudio ecográfico que presentó como único hallazgo reseñable la ausencia del riñón izquierdo, que se confirmó posteriormente mediante un estudio gammagráfico renal con ácido dimercaptosuccínico 99 mTC <span class="elsevierStyleBold">(</span>DMSA<span class="elsevierStyleBold">)</span> y una cistografía que descartó la presencia de reflujo vesicoureteral.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración física se apreciaba un efecto masa en la cara lateral izquierda de la vagina. Los hallazgos en el estudio ecográfico abdominal fueron altamente sugestivos de la presencia de útero doble; además, se observaba una imagen quística con punteado ecogénico de 8×7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm aproximadamente, en la zona pelviana central, próxima a los genitales externos, que podría estar en relación con hematocolpos. En la exploración mediante ecografía transrectal, poco satisfactoria por mala colaboración de la paciente, se sospechó la existencia de un hematocolpos. Se realizó estudio con resonancia magnética (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), en el cual se evidenció una hipertrofia compensadora del riñón derecho en relación con la agenesia renal izquierda ya conocida y 2 cavidades uterinas independientes. La izquierda estaba distendida y llena de contenido hiperintenso en secuencias potenciadas en T1 y comunicaba con una gran estructura quística, de intensidad de señal similar, compatible con hematometra y hematocolpos en hemivagina obstruida. Lateral a esta se apreciaba una estructura tubular hipointensa en secuencias potenciadas en T1 que se dirigía hacia la bifurcación ilíaca, donde terminaba en un saco ciego, que correspondería con el remanente ureteral izquierdo. La cavidad endometrial derecha estaba rellena de un líquido de señal hipointensa en secuencias potenciadas en T1 que comunicaba con un cuello uterino que era independiente del lado contralateral.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagnóstico de síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>) se sometió a la paciente a drenaje del hematocolpometra y la resección del tabique vaginal transversal (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>), de naturaleza fibroleiomiomatosa según el estudio anatomopatológico. El postoperatorio discurrió sin incidencias destacables. La paciente se encuentra asintomática tras 20 meses de seguimiento.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los embriones tanto masculinos como femeninos tienen inicialmente 2 pares de conductos genitales: los conductos mesonéfricos o de Wolff y los conductos paramesonéfricos o de Müller. Estos últimos se sitúan por fuera del conducto mesonéfrico ipsilateral, pero en su porción caudal lo cruzan ventralmente para fusionarse en la línea media entre sí. Poco después de que el extremo de los conductos paramesonéfricos haya llegado al seno urogenital, 2 evaginaciones macizas, llamadas bulbos sinovaginales, se desprenden de la porción pelviana del seno y dan lugar a los 2 tercios inferiores de la vagina. El tercio superior de esta, sin embargo, deriva del conducto uterino, de origen paramesonéfrico. Por otra parte, el brote ureteral, que es una evaginación del conducto mesonéfrico próxima a su desembocadura en la cloaca y origen del sistema colector, se va a introducir posteriormente en el mesodermo metanéfrico para «inducir» el desarrollo de las unidades excretoras<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los conductos mesonéfricos o de Wolff, además de dar origen a los riñones, son también elementos inductores para la adecuada fusión de los ductos mullerianos. En el lado donde los ductos wolfianos están ausentes, el ducto mulleriano está desplazado lateralmente de tal manera que no puede fusionarse con el ducto contralateral, resultando en un útero didelfo. El ducto mulleriano contralateral da lugar a una vagina, mientras que el componente desplazado forma un fondo de saco ciego a modo de hemivagina imperforada u obstruida. El introito vaginal no se afecta a causa de su origen en el seno urogenital. Se presume que la agenesia renal es consecuencia de la degeneración prematura del brote ureteral, dado que si el brote ureteral no llega a la caperuza de tejido metanéfrico, esta no prolifera<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta rara condición se descubre habitualmente poco después de la menarquia. Sin embargo, dado que la agenesia renal o la displasia multiquística son actualmente un diagnóstico prenatal o neonatal frecuentes, sería recomendable buscar un sistema mulleriano obstruido cada vez que se evidencian un riñón displásico multiquístico o la ausencia de un riñón en un feto<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>. En estos casos, la alteración uterina puede ser detectada en el periodo neonatal debido al prominente miometrio, todavía bajo estimulación hormonal materna. Posteriormente, el pequeño tamaño y la forma tubular del útero en la infancia hace casi imposible evaluar la anomalía uterina en esta edad. Es por ello que, incluso cuando se ha llevado a cabo regularmente el seguimiento con ultrasonidos, la anomalía uterovaginal se descubre generalmente después de la menarquia a causa de la dismenorrea y el dolor recurrente pélvico secundario al incremento del hematocolpos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Por otra parte, la comunicación entre un uréter ectópico ciego y hemihematocolpometra con útero didelfo ya ha sido descrita<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, como en nuestro caso.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque la ecografía es la técnica de elección para la valoración inicial y algunas publicaciones recientes han encontrado un alto grado de concordancia entre la ecografía 3D y la resonancia magnética en el diagnóstico de malformaciones uterinas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>, esta última es la técnica definitiva que permite diagnosticar y clasificar la anomalía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. La resonancia magnética con la adquisición de imágenes multiplanares proporciona información detallada en cuanto a la morfología uterina, los cuellos uterinos y la continuidad con los canales vaginales. La precisión de la resonancia magnética para el diagnóstico de malformaciones uterinas está bien establecida, e incluso se ha comunicado una precisión del 100%<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El reconocimiento temprano de este síndrome facilita la eliminación quirúrgica del septo vaginal obstructivo, con rápido alivio de los síntomas y prevención de las complicaciones relacionadas tales como endometriosis, adherencias pélvicas y colecciones infecciosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Recientemente se ha descrito la ablación endoscópica del tabique vaginal en una niña de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años con este síndrome, con buen resultado posterior<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusión, ante el hallazgo en una paciente de aplasia renal o displasia multiquística, se deberían investigar posibles malformaciones genitales asociadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. El diagnóstico y tratamiento tempranos de estas últimas reduce el sufrimiento y previene complicaciones.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que no existe ningún conflicto de intereses ni apoyo financiero en la elaboración del trabajo.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres124987" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec112274" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres124986" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec112275" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2012-01-24" "fechaAceptado" => "2012-02-10" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec112274" "palabras" => array:5 [ 0 => "Conductos de Muller" 1 => "Agenesia" 2 => "Riñón" 3 => "Obstrucción" 4 => "Hematocolpos" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec112275" "palabras" => array:5 [ 0 => "Müllerian ducts" 1 => "Agenesis" 2 => "Kidney" 3 => "Obstruction" 4 => "Hematocolpos" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La asociación de útero didelfo, hemivagina obstruida y aplasia renal ipsilateral es una entidad rara, diagnosticada habitualmente después de la menarquia, que cursa con dismenorrea y dolor pélvico cíclico secundario a hematocolpos. Aunque la ecografía es de elección para la valoración inicial, la resonancia magnética es la técnica que permite clasificar la anomalía. El reconocimiento temprano facilita la exéresis quirúrgica del septo vaginal obstructivo, con alivio rápido de los síntomas y prevención de complicaciones.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Dado que la agenesia renal o la displasia multiquística son un diagnóstico prenatal o neonatal frecuentes, sería recomendable buscar una anomalía mulleriana asociada en estos casos.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Uterus didelphys with obstructed hemivagina and ipsilateral renal agenesis is a rare entity that usually presents after menarche with dysmenorrhea and cyclic pelvic pain due to hemihematocolpos. Although ultrasound scanning allows correct diagnosis, magnetic resonance imaging plays a decisive role in characterizing the malformation. Early diagnosis is important so that prompt excision of the vaginal septum can relive pain and prevent further complications.</p><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The possibility of an obstructed Müllerian system should be investigated whenever a multicystic dysplastic kidney or the absence of a kidney is diagnosed in a fetus or neonate.</p>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1734 "Ancho" => 1800 "Tamanyo" => 311601 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Útero didelfo, hemivagina obstruida y aplasia renal ipsilateral. Imágenes de resonancia magnética. Imágenes sagital (a) y axial (b) TSE-T2: útero didelfo asociado con hemihematocolpos (asterisco) y hematometra (punto) izquierdos. En la imagen axial TSE-T1 (c) se observa que la hiperseñal por contenido hemorrágico de la hemivagina izquierda obstruida (asterisco) se continúa con el cuello (flecha) y el cuerno uterino (puntos) izquierdos. Las imágenes coronales TSE-T2 (d) y TSE-T1 (e, f) muestran la localización normal del riñón derecho (flecha discontinua), la ausencia del riñón izquierdo del mismo lado que la hemivagina obstruida y un uréter ectópico ciego (puntas de flecha) lleno de contenido hemorrágico que comunica con la hemivagina obstruida. (TSE-T2: turbo espín eco T2; TSE-T1: turbo espín eco T1.)</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1475 "Ancho" => 950 "Tamanyo" => 117335 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Útero didelfo, hemivagina obstruida y aplasia renal ipsilateral. Representación esquemática de la anomalía. 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| 2024 Noviembre | 38 | 1 | 39 |
| 2024 Octubre | 497 | 20 | 517 |
| 2024 Septiembre | 367 | 27 | 394 |
| 2024 Agosto | 340 | 25 | 365 |
| 2024 Julio | 246 | 11 | 257 |
| 2024 Junio | 190 | 20 | 210 |
| 2024 Mayo | 261 | 18 | 279 |
| 2024 Abril | 242 | 15 | 257 |
| 2024 Marzo | 259 | 20 | 279 |
| 2024 Febrero | 289 | 21 | 310 |
| 2024 Enero | 315 | 23 | 338 |
| 2023 Diciembre | 254 | 11 | 265 |
| 2023 Noviembre | 301 | 29 | 330 |
| 2023 Octubre | 370 | 22 | 392 |
| 2023 Septiembre | 298 | 25 | 323 |
| 2023 Agosto | 287 | 12 | 299 |
| 2023 Julio | 287 | 15 | 302 |
| 2023 Junio | 302 | 25 | 327 |
| 2023 Mayo | 358 | 27 | 385 |
| 2023 Abril | 317 | 25 | 342 |
| 2023 Marzo | 364 | 24 | 388 |
| 2023 Febrero | 272 | 24 | 296 |
| 2023 Enero | 191 | 20 | 211 |
| 2022 Diciembre | 125 | 16 | 141 |
| 2022 Noviembre | 197 | 36 | 233 |
| 2022 Octubre | 262 | 25 | 287 |
| 2022 Septiembre | 170 | 34 | 204 |
| 2022 Agosto | 158 | 30 | 188 |
| 2022 Julio | 98 | 24 | 122 |
| 2022 Junio | 118 | 29 | 147 |
| 2022 Mayo | 189 | 28 | 217 |
| 2022 Abril | 158 | 20 | 178 |
| 2022 Marzo | 198 | 27 | 225 |
| 2022 Febrero | 174 | 32 | 206 |
| 2022 Enero | 200 | 22 | 222 |
| 2021 Diciembre | 142 | 24 | 166 |
| 2021 Noviembre | 211 | 37 | 248 |
| 2021 Octubre | 205 | 28 | 233 |
| 2021 Septiembre | 134 | 31 | 165 |
| 2021 Agosto | 148 | 22 | 170 |
| 2021 Julio | 114 | 32 | 146 |
| 2021 Junio | 94 | 26 | 120 |
| 2021 Mayo | 134 | 27 | 161 |
| 2021 Abril | 268 | 76 | 344 |
| 2021 Marzo | 184 | 28 | 212 |
| 2021 Febrero | 117 | 37 | 154 |
| 2021 Enero | 156 | 35 | 191 |
| 2020 Diciembre | 137 | 19 | 156 |
| 2020 Noviembre | 205 | 19 | 224 |
| 2020 Octubre | 154 | 18 | 172 |
| 2020 Septiembre | 106 | 24 | 130 |
| 2020 Agosto | 146 | 11 | 157 |
| 2020 Julio | 632 | 13 | 645 |
| 2020 Junio | 80 | 15 | 95 |
| 2020 Mayo | 133 | 21 | 154 |
| 2020 Abril | 95 | 5 | 100 |
| 2020 Marzo | 138 | 10 | 148 |
| 2020 Febrero | 109 | 13 | 122 |
| 2020 Enero | 83 | 8 | 91 |
| 2019 Diciembre | 124 | 8 | 132 |
| 2019 Noviembre | 101 | 20 | 121 |
| 2019 Octubre | 30 | 13 | 43 |
| 2017 Octubre | 65 | 2 | 67 |
| 2017 Septiembre | 123 | 5 | 128 |
| 2017 Agosto | 97 | 9 | 106 |
| 2017 Julio | 140 | 5 | 145 |
| 2017 Junio | 176 | 28 | 204 |
| 2017 Mayo | 188 | 7 | 195 |
| 2017 Abril | 126 | 17 | 143 |
| 2017 Marzo | 195 | 19 | 214 |
| 2017 Febrero | 245 | 9 | 254 |
| 2017 Enero | 121 | 8 | 129 |
| 2016 Diciembre | 100 | 7 | 107 |
| 2016 Noviembre | 157 | 9 | 166 |
| 2016 Octubre | 177 | 16 | 193 |
| 2016 Septiembre | 279 | 17 | 296 |
| 2016 Agosto | 242 | 11 | 253 |
| 2016 Julio | 138 | 7 | 145 |
| 2016 Junio | 162 | 26 | 188 |
| 2016 Mayo | 151 | 20 | 171 |
| 2016 Abril | 145 | 29 | 174 |
| 2016 Marzo | 139 | 18 | 157 |
| 2016 Febrero | 137 | 19 | 156 |
| 2016 Enero | 151 | 16 | 167 |
| 2015 Diciembre | 82 | 12 | 94 |
| 2015 Noviembre | 68 | 14 | 82 |
| 2015 Octubre | 84 | 14 | 98 |
| 2015 Septiembre | 90 | 15 | 105 |
| 2015 Agosto | 135 | 13 | 148 |
| 2015 Julio | 189 | 11 | 200 |
| 2015 Junio | 83 | 10 | 93 |
| 2015 Mayo | 111 | 12 | 123 |
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| 2015 Marzo | 111 | 6 | 117 |
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| 2014 Diciembre | 93 | 5 | 98 |
| 2014 Noviembre | 97 | 4 | 101 |
| 2014 Octubre | 104 | 6 | 110 |
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| 2014 Julio | 91 | 8 | 99 |
| 2014 Junio | 66 | 6 | 72 |
| 2014 Mayo | 1 | 3 | 4 |
| 2013 Noviembre | 2 | 0 | 2 |
| 2012 Mayo | 1043 | 0 | 1043 |
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