Síndrome de POEMS: a propósito de un caso
POEMS syndrome: a case report
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B) Reconstrucción 3D de la angio-TC con oclusión en el origen de la arteria carótida interna y estenosis grave en el origen de la arteria carótida externa izquierdas (flecha de puntos). C) Oclusión en el segmento 1 de la arteria cerebral media izquierda. D) TC de perfusión cerebral con marcada disminución del flujo en el territorio de la arteria cerebral media izquierda, volumen conservado y aumento del tiempo de tránsito medio." ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "E. Murias, P. Vega, A. Gil, L. Benavente, S. Calleja" "autores" => array:5 [ 0 => array:2 [ "Iniciales" => "E." "apellidos" => "Murias" ] 1 => array:2 [ "Iniciales" => "P." "apellidos" => "Vega" ] 2 => array:2 [ "Iniciales" => "A." "apellidos" => "Gil" ] 3 => array:2 [ "Iniciales" => "L." "apellidos" => "Benavente" ] 4 => array:2 [ "Iniciales" => "S." 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A) Corte coronal en el que se observa una masa intrapericárdica en contacto con el tronco coronario izquierdo y el inicio de la arteria descendente anterior (flecha), sin plano graso de separación. B) Imagen axial de la masa, donde se observa el intenso realce heterogéneo y la presencia de vasos en su interior." ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "C. Soteras Roura, A. Bustos García de Castro, B. Cabeza Martínez, J. Ferreirós Domínguez" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "Iniciales" => "C." "apellidos" => "Soteras Roura" ] 1 => array:2 [ "Iniciales" => "A." "apellidos" => "Bustos García de Castro" ] 2 => array:2 [ "Iniciales" => "B." "apellidos" => "Cabeza Martínez" ] 3 => array:2 [ "Iniciales" => "J." 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Lesiones esclerosas en la radiografía e hipointensas en ambas secuencias de imagen en L2 y L3 (*). Adicionalmente se identifica otra lesión en L4 “en diana” (flecha), con radiolucencia central y esclerosis periférica, visible como una imagen de elevada intensidad central en T2." ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSectionTitle">Introducción</span><p class="elsevierStylePara">El mieloma múltiple (MM) suele presentarse radiológicamente como lesiones líticas, con o sin osteopenia difusa<a href="#bib1" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Excepcionalmente, un mieloma convencional clínicamente típico cursa primariamente con lesiones esclerosas diseminadas, siendo mucho más habitual la esclerosis de las lesiones secundaria al tratamiento<a href="#bib2" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara">La esclerosis primaria del mieloma o mieloma osteosclerótico (MO) representa aproximadamente un 3% de los mielomas, y se asocia característicamente a otras alteraciones sistémicas en lo que se conoce como síndrome de Crow-Fukase o síndrome POEMS<a href="#bib3" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. El MO y el síndrome POEMS son parte del espectro clínico de las discrasias de células plasmáticas con polineuropatía. En la <a href="#tbl1" class="elsevierStyleCrossRefs">tabla 1</a> se describen las principales diferencias entre MM y MO asociado al síndrome POEMS.</p><p class="elsevierStylePara">Tabla 1. Principales diferencias entre el mieloma múltiple clásico y el mieloma osteosclerótico asociado al síndrome POEMS</p><a name="tbl1" class="elsevierStyleCrossRefs"></a><p class="elsevierStylePara"></p><table><tr align="left"><td></td><td>Mieloma múltiple clásico</td><td>Mieloma osteosclerótico</td></tr><tr align="left"><td>Edad</td><td>Media sexta-séptima décadas</td><td>Más jóvenes</td></tr><tr align="left"><td></td></tr><tr align="left"><td><span class="elsevierStyleItalic">Lesiones óseas</span></td><td></td><td></td></tr><tr align="left"><td>Extensión</td><td>Afectación más extensa (lesiones diseminadas)</td><td>Una o varias lesiones en esqueleto axial y apendicular proximal</td></tr><tr align="left"><td></td><td></td><td></td></tr><tr align="left"><td>Imagen</td><td>Lesiones líticas; lesiones escleróticas diseminadas muy raras</td><td>Lesiones escleróticas; lesiones “en diana”; proliferaciones óseas</td></tr><tr align="left"><td>Dolor óseo</td><td>Frecuente (2/3)</td><td>Raro</td></tr><tr align="left"><td></td></tr><tr align="left"><td><span class="elsevierStyleItalic">Analítica</span></td><td></td><td></td></tr><tr align="left"><td>Hemograma</td><td>Frecuente anemia</td><td>Eritrocitosis y trombocitosis</td></tr><tr align="left"><td>Bioquímica</td><td>Hipercalcemia; insuficiencia renal</td><td>Posible elevación VSG</td></tr><tr align="left"><td><span class="elsevierStyleItalic">Infiltración médula ósea</span></td><td>> 10% celularidad</td><td>&#60; 5% celularidad</td></tr><tr align="left"><td></td></tr><tr align="left"><td><span class="elsevierStyleItalic">Proteína M</span></td><td></td><td></td></tr><tr align="left"><td>Componente M</td><td>Aumento importante en suero y orina</td><td>Pequeño. Presente en 75-90%</td></tr><tr align="left"><td>Bence-Jones</td><td>Presente en 60-80%</td><td>Ausente</td></tr><tr align="left"><td>Cadenas ligeras</td><td>Kappa > lambda (2:1)</td><td>Lambda en 90%</td></tr><tr align="left"><td><span class="elsevierStyleItalic">Neuropatía periférica</span></td><td>Rara (5%)</td><td>Habitual. Suele ser la manifestación inicial</td></tr><tr align="left"><td><span class="elsevierStyleItalic">Pronóstico</span></td><td>Supervivencia media de 36 meses</td><td>Curso crónico. Supervivencias más prolongadas</td></tr></table><p class="elsevierStylePara">Se presenta un caso de síndrome POEMS en el que los estudios de imagen demostraron los patrones típicos de afectación ósea.</p><span class="elsevierStyleSectionTitle">Presentación del caso</span><p class="elsevierStylePara">Varón de 37 años, que después de 3 años de dolor en ambas extremidades inferiores, e hipoestesias plantares, desarrolla una clínica larvada de astenia, disminución de fuerza, pérdida de peso, disfunción eréctil, hiperpigmentación cutánea generalizada, hiperqueratosis, edemas vespertinos, síndrome de Raynaud, dolor abdominal cólico, ortostatismo y hábito depresivo. Presentaba además hipotiroidismo primario, insuficiencia suprarrenal, hipogonadismo hipogonadotropo y déficit de vitamina B12. El electroneurograma mostró una intensa polineuropatia sensitivomotora, con inexcitabilidad de nervios sensitivos, así como en segmentos distales motores.</p><p class="elsevierStylePara">El hemograma no mostró alteraciones. El título de proteínas, su distribución electroforética y los títulos de cadenas ligeras libres en suero fueron normales. No se halló el componente M en orina, únicamente trazas de cadenas ligeras. En el fondo de ojo se observó un papiledema bilateral con hemorragia peripapilar. La ecografía abdominal mostró hepatoesplenomegalia y una ligera ascitis.</p><p class="elsevierStylePara">Con el diagnóstico de síndrome de POEMS se hizo un estudio seriado óseo, que mostró lesiones esclerosas en los cuerpos vertebrales L2, L3 y L4, y una resonancia magnética (RM) de la región lumbosacra. Concordando con la esclerosis radiológica, las lesiones L2 y L3 eran hipointensas en T1 y T2, pero la lesión L4 era de aspecto quístico, con un componente central hiperintenso en T2 y un anillo grueso hipointenso en todas las secuencias (<a href="#fig1" class="elsevierStyleCrossRefs">figura 1</a>). Se realizó biopsia y tratamiento mediante radiofrecuencia y vertebroplastia de L4 (<a href="#fig2" class="elsevierStyleCrossRefs">figura 2</a>). La anatomía patológica reveló fragmentos de médula ósea con trabéculas engrosadas y elementos plasmocitoides atípicos, concordante con MO (<a href="#fig3" class="elsevierStyleCrossRefs">figura 3</a>).</p><a name="fig1" class="elsevierStyleCrossRefs"></a><p class="elsevierStylePara"><img src="119v51n04-13140139fig1.jpg" alt="Radiografía simple, proyección lateral (A) y correlación con las imágenes de resonancia magnética sagitales FSE T1 (B) y T2 (C). Lesiones esclerosas en la radiografía e hipointensas en ambas secuencias de imagen en L2 y L3 (*). Adicionalmente se identifica otra lesión en L4 “en diana” (flecha), con radiolucencia central y esclerosis periférica, visible como una imagen de elevada intensidad central en T2."></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 1. Radiografía simple, proyección lateral (A) y correlación con las imágenes de resonancia magnética sagitales FSE T1 (B) y T2 (C). Lesiones esclerosas en la radiografía e hipointensas en ambas secuencias de imagen en L2 y L3 (*). Adicionalmente se identifica otra lesión en L4 “en diana” (flecha), con radiolucencia central y esclerosis periférica, visible como una imagen de elevada intensidad central en T2.</p><a name="fig2" class="elsevierStyleCrossRefs"></a><p class="elsevierStylePara"><img src="119v51n04-13140139fig2.jpg" alt="A) Abordaje posterolateral derecho con aguja gruesa 11G y aguja de radiofrecuencia. B) Control final tras la realización de una vertebroplastia de la lesión."></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 2. A) Abordaje posterolateral derecho con aguja gruesa 11G y aguja de radiofrecuencia. B) Control final tras la realización de una vertebroplastia de la lesión.</p><a name="fig3" class="elsevierStyleCrossRefs"></a><p class="elsevierStylePara"><img src="119v51n04-13140139fig3.jpg" alt="Fotomicrografía: marcado engrosamiento osteosclerótico de las trabéculas óseas, con ocupación del espacio hematopoyético por una proliferación de células plasmáticas atípicas (detalle)."></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 3. Fotomicrografía: marcado engrosamiento osteosclerótico de las trabéculas óseas, con ocupación del espacio hematopoyético por una proliferación de células plasmáticas atípicas (detalle).</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento de primera línea con lenalidomida y dexametasona mejoró el cuadro neurológico y cutáneo en los meses siguientes al inicio del tratamiento inmunomodulador.</p><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p class="elsevierStylePara">El síndrome POEMS, acrónimo acuñado por Bardwick et al en 1980, es una rara enfermedad multisistémica que incluye neuropatía periférica, organomegalia (hepatomegalia 80%, adenopatías 65%, esplenomegalia 40%), alteraciones endocrinas, cutáneas y discrasia de células plasmáticas con proteína M monoclonal<a href="#bib3" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a href="#bib4" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. No todos los componentes tienen por qué estar presentes inicialmente y pueden aparecer a lo largo de la evolución, lo que retrasa el diagnóstico definitivo. Además, el acrónimo no incluye otras alteraciones que pueden asociarse, como las óseas.</p><p class="elsevierStylePara">La polineuropatía es la manifestación más frecuente del síndrome y su síntoma paraneoplásico dominante. Como en nuestro caso, suele ser la forma de presentación, y puede anteceder 1 o 2 años al diagnóstico del síndrome y la gammapatía monoclonal. Es una polineuropatía sensitivomotora, simétrica y desmielinizante, predominantemente de las extremidades inferiores, que se asemeja clínica, patológica y electrofisiológicamente a la polineuropatía desmielinizante inflamatoria crónica (PDIC). De hecho, ante la sospecha de una PDIC debe descartarse siempre una discrasia sanguínea<a href="#bib3" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a href="#bib5" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. A pesar de su rareza, el MO se acompaña en más del 50% de los casos de neuropatía periférica<a href="#bib5" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara">Se pueden detectar lesiones óseas radiológicas en el 54–95% de los casos de síndrome de POEMS<a href="#bib3" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a href="#bib5" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. El aspecto característico es el de una o varias lesiones focales osteoscleróticas puras o mixtas con un componente radiolúcido central rodeado de un margen anular escleroso, con o sin septos internos, diferente al aspecto lítico puro del mieloma clásico. Las lesiones predominan en el esqueleto axial y apendicular proximal, y pueden aparecer muchos años antes del diagnóstico. El cráneo suele estar respetado<a href="#bib3" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Resnick et al<a href="#bib6" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> describieron 3 patrones radiológicos óseos característicos: esclerosis uniforme, lesiones “en diana” (margen periférico de esclerosis) y lesiones proliferativas en las inserciones de tendones y ligamentos, especialmente en las uniones discovertebrales y costovertebrales, y en las articulaciones interapofisarias de la columna torácica y lumbar. Cuando la afectación vertebral es muy densa puede mostrar un aspecto de “vértebra en marfil”. En huesos planos, como la pelvis y las costillas, las lesiones son frecuentemente expansivas, con reacción perióstica<a href="#bib7" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Las lesiones puramente líticas son raras en el síndrome POEMS, y en algunos casos publicados mostraron características radiológicas agresivas, como destrucción cortical, masa de partes blandas y reacción perióstica, frecuentemente con un aspecto “en rayos de sol”, que recordaban a otras neoplasias óseas<a href="#bib8" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara">Algunos trabajos han documentado un crecimiento escaso de las lesiones y la posible transformación espontánea de lesiones osteolíticas en lesiones osteosclerosas. El seguimiento radiográfico es poco útil debido a la escasa evolución de las lesiones, lo que unido a su patrón radiológico más habitual puede simular benignidad<a href="#bib9" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara">La gammagrafía ósea (GO) es mucho menos sensible que la radiografía y la RM para detectar las lesiones, lo que se ha atribuido a la inactividad de los osteoblastos. Las lesiones radiológicas atípicas, de carácter lítico y con reacción perióstica, muestran actividad en la GO con mayor frecuencia<a href="#bib8" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara">Hay escasos artículos que muestren el aspecto en RM del MO debido a que esta técnica de imagen apenas se ha empleado en la estadificación de la enfermedad<a href="#bib10" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. En nuestro caso, las lesiones puramente osteoscleróticas mostraban una hipointensidad en todas las secuencias, mientras que la lesión mixta tenía una zona central hiperintensa en T2 que refleja el componente lítico, acorde con el patrón “en diana” característico. La utilización de la RM parece justificada por la baja sensibilidad de la GO en el MO, como alternativa a la serie ósea radiográfica para la detección de lesiones ante una neuropatía tipo PDIC, con o sin otras manifestaciones del síndrome POEMS. Pueden realizarse técnicas de cuerpo entero o, si no se dispone de ellas, estudios limitados al esqueleto axial. Además, la RM permite valorar el engrosamiento e hiperseñal de los nervios ciáticos por la neuropatía asociada<a href="#bib10" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara">Determinar la extensión de la afectación ósea es imprescindible para planificar el tratamiento, aunque éste no es específico. La radioterapia o la cirugía son altamente efectivas en lesiones solitarias, mientras que el tratamiento sistémico con corticoides y quimioterapia está indicado en pacientes con lesiones difusas o con ausencia de lesión ósea. Recientemente, se han publicando excelentes resultados mediante quimioterapia de alta dosis seguida de autotrasplante de progenitores hematopoyéticos. El tratamiento efectivo reduce los valores séricos del factor de crecimiento endotelial vascular, al que se atribuye un papel fundamental en la patogenia de la polineuropatía. El componente monoclonal y las lesiones óseas pueden reducirse o desaparecer<a href="#bib11" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara">La causa de la esclerosis en el MO es incierta. En el MM las lesiones líticas están mediadas por factores activadores de los osteoclastos (FAO), como IL-1ß y el factor de necrosis tumoral, que producen osteólisis a partir de un determinado valor sérico condicionado por la masa celular tumoral. La hiperfunción osteoclástica estimula también a los osteoblastos. Para algunos autores, un desequilibrio entre ambas actividades puede hacer que la esclerosis predomine cuando el mieloma secreta una menor cantidad de FAO, como ocurre en el MO. La producción de factores osteogénicos también se ha implicado como posible responsable de la esclerosis<a href="#bib7" class="elsevierStyleCrossRefs"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara">En definitiva, aunque el diagnóstico del síndrome POEMS es clínico, la demostración de lesiones óseas de tipo blástico o mixto, pese a su diferente patrón respecto del mieloma convencional, debe hacer sospechar una discrasia de células plasmáticas, especialmente en los pacientes que tienen una neuropatía semejante a la PDIC.</p><span class="elsevierStyleSectionTitle">Autoría</span><p class="elsevierStylePara">Todos los autores han contribuido en la realización del trabajo y aceptan la versión final del manuscrito. EMS, elaboración principal del trabajo escrito. LMA, realización del estudio de RM, radiólogo consultor y suministrador de iconografía; revisión del artículo y corrector. Su conocimiento en el campo de la RM es imprescindible en la confección de los hallazgos radiológicos y la discusión de éstos. FF, realización del estudio e informe anatomopatológico y aporte de su iconografía. Sus comentarios se incluyen en la presentación del caso, interviniendo por tanto en la realización del trabajo escrito de éste. RM, responsable de la realización de procedimientos intervencionistas, aportando su iconografía y sus comentarios que se incluyen en presentación del caso; asimismo ha contribuido a aportar bibliografía.</p><span class="elsevierStyleSectionTitle">Declaración de conflicto de intereses</span><p class="elsevierStylePara">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p>" "pdfFichero" => "119v51n04a13140139pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec227335" "palabras" => array:4 [ 0 => "Mieloma múltiple" 1 => "Osteosclerosis" 2 => "Síndrome POEMS" 3 => "Resonancia magnética" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec227336" "palabras" => array:4 [ 0 => "Multiple myeloma" 1 => "Osteosclerosis" 2 => "POEMS syndrome" 3 => "Magnetic resonance imaging" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "<span class="elsevierStyleSectionTitle">Sin título</span><br/><p class="elsevierStylePara">El síndrome de POEMS es una rara alteración multisistémica caracterizada por polineuropatía (P), organomegalia (O), endocrinopatía (E), discrasia sanguínea con paraproteína (M) y lesiones cutáneas (S, <span class="elsevierStyleItalic">skin</span>) cuya etiopatogenia no se conoce por completo. Este síndrome paraneoplásico puede asociarse a lesiones óseas que típicamente son osteoscleróticas o líticas con un reborde esclerótico y que suelen ser negativas en la gammagrafía ósea. Se presenta el caso de un varón de 37 años con diversas manifestaciones del síndrome POEMS que en las pruebas de imagen mostraba lesiones óseas características de mieloma osteoesclerótico que se confirmaron mediante biopsia ósea.</p>" ] "en" => array:1 [ "resumen" => "<span class="elsevierStyleSectionTitle">Untitled</span><br/><p class="elsevierStylePara">POEMS syndrome is a rare multisystemic disorder characterized by polyneuropathy (P), organomegaly (O), endocrinopathy (E), blood dyscrasia with M-protein band (M), and skin changes (S). The pathogenesis of POEMS syndrome is not completely understood. This paraneoplastic syndrome may be associated to bone lesions that are characteristically sclerotic or lytic with sclerotic halo and negative at bone scintigraphy. We report a case of a 37-year-old man with several manifestations of POEMS syndrome who presented bone lesions characteristic of osteosclerotic myeloma confirmed by bone biopsy.</p>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "119v51n04-13140139fig1.jpg" "Alto" => 626 "Ancho" => 987 "Tamanyo" => 367915 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Radiografía simple, proyección lateral (A) y correlación con las imágenes de resonancia magnética sagitales FSE T1 (B) y T2 (C). Lesiones esclerosas en la radiografía e hipointensas en ambas secuencias de imagen en L2 y L3 (*). 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| 2024 Septiembre | 1 | 26 | 27 |
| 2024 Agosto | 1 | 8 | 9 |
| 2024 Julio | 0 | 19 | 19 |
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