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Inicio Radiología Angiosarcoma epitelioide óseo multifocal con metástasis pulmonares
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Comunicación breve
Angiosarcoma epitelioide óseo multifocal con metástasis pulmonares
Multifocal epithelioid angiosarcoma of bone with lung metastases
C. Pachecoa,
Autor para correspondencia
carmenp16@yahoo.es

Autor para correspondencia.
, M.D. Albaláa, M. Blancob, F.J. Hidalgoa
a Unidad de Medicina Nuclear, Hospital Universitario Reina Sofía, Córdoba, España
b Servicio de Radiología, Hospital Universitario Reina Sofía, Córdoba, España
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aunque para delimitar su extensi&#243;n y caracterizarlos mejor&#44; especialmente en el esqueleto axial&#44; deber&#225; realizarse TC y&#47;o RM&#46; La gammagraf&#237;a &#243;sea es &#250;til para establecer el car&#225;cter &#250;nico o m&#250;ltiple de la tumoraci&#243;n &#243;sea&#46; El diagn&#243;stico definitivo es histopatol&#243;gico e inmunohistoqu&#237;mico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El objetivo de este trabajo es intentar contribuir a un mayor conocimiento de la enfermedad con la descripci&#243;n de los hallazgos visibles en distintas pruebas diagn&#243;sticas&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Presentaci&#243;n del caso</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente var&#243;n de 39 a&#241;os&#44; con intenso dolor costal izquierdo de meses de evoluci&#243;n&#46; En las radiograf&#237;as de t&#243;rax y de la columna dorsolumbar se vieron lesiones l&#237;ticas en el d&#233;cimo arco costal y la articulaci&#243;n costovertebral izquierdas&#44; y en el duod&#233;cimo arco costal izquierdo&#44; as&#237; como peque&#241;as opacidades nodulares mal definidas en ambos pulmones&#46; Se realiz&#243; una TC c&#233;rvico-t&#243;raco-abdominal con contraste intravenoso &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; en la que se identific&#243; una lesi&#243;n l&#237;tica y expansiva predominantemente localizada en el d&#233;cimo arco costal posterior izquierdo&#44; que afectaba a los cuerpos vertebrales D9 y D10&#44; de 95<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>43<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de tama&#241;o&#44; con un importante componente de partes blandas que se extend&#237;a al conducto raqu&#237;deo&#46; En el duod&#233;cimo arco costal izquierdo se identific&#243; otra lesi&#243;n de menor tama&#241;o &#40;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#41; l&#237;tica&#44; insuflante&#44; con importante masa de partes blandas&#44; y densidad heterog&#233;nea&#44; en la que predominaban las zonas de baja atenuaci&#243;n&#46; En el par&#233;nquima pulmonar se observaron m&#250;ltiples n&#243;dulos&#44; de diferente tama&#241;o &#40;entre 5 y 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#41;&#44; de distribuci&#243;n difusa y bilateral&#44; muchos de ellos con un halo en vidrio deslustrado&#44; probablemente por hemorragia asociada&#44; sugestivas de met&#225;stasis pulmonares de tumor primario muy vascularizado&#46; Entre las posibilidades diagn&#243;sticas se consideraron las met&#225;stasis m&#250;ltiples &#40;&#243;sea y pulmonar&#41; de un tumor primario de origen desconocido&#44; o un tumor &#243;seo multic&#233;ntrico con met&#225;stasis pulmonares&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una gammagraf&#237;a &#243;sea con difosfonatos &#40;<span class="elsevierStyleSup">99m</span>Tc-HDP&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#44; la cual puso en evidencia una lesi&#243;n hipocaptante en el hemicuerpo izquierdo de D10 y d&#233;cimo arco costal homolateral&#44; y en el duod&#233;cimo arco costal izquierdo&#46; Se adquirieron im&#225;genes tomogr&#225;ficas&#44; fusionadas con la TC &#40;SPECT-CT&#41;&#44; en las que se identificaron m&#250;ltiples dep&#243;sitos focales del radiotrazador &#243;seo&#44; coincidiendo con las met&#225;stasis pulmonares&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para el diagn&#243;stico definitivo&#44; el paciente fue sometido a una biopsia con aguja gruesa guiada por ecograf&#237;a de la lesi&#243;n costal&#44; con la que se confirm&#243; un angiosarcoma epitelioide&#44; con citoqueratinas CD31 y CD34 positivas&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue remitido al Servicio de Oncolog&#237;a Radioter&#225;pica para iniciar terapia paliativa&#46; Tras recibir 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Gy&#44; empeor&#243; progresivamente con una paraplej&#237;a completa&#44; 2 meses desde el diagn&#243;stico inicial&#46; Se realiz&#243; una RM de columna dorsal sin contraste para valorar la cirug&#237;a paliativa descompresiva&#46; En ella se identific&#243; el tumor &#243;seo&#44; con intensidad de se&#241;al predominantemente intermedia&#44; heterog&#233;nea en las secuencias potenciadas en T1 y T2&#44; con &#225;reas tumorales muy hiperintensas en T2 e hipointensas en T1&#44; sugestivas de necrosis&#46; Se confirm&#243; la invasi&#243;n del conducto raqu&#237;deo donde comprim&#237;a y desplazaba anterolateralmente a la m&#233;dula dorsal&#44; y obliteraba los agujeros de conjunci&#243;n izquierdos de D8-D9&#44; D9-D10 y D10-D11&#44; con escaso edema &#243;seo perilesional&#46; Antes de la cirug&#237;a descompresiva se realiz&#243; una angiograf&#237;a con embolizaci&#243;n tumoral D8-D10&#44; en la que destac&#243; una escasa vascularizaci&#243;n del tumor&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente permanece estable&#44; y ha sido derivado a Fisioterapia para tratamiento rehabilitador&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los angiosarcomas o hemangiosarcomas son tumores mesenquimales que pueden derivar del tejido vascular o linf&#225;tico&#46; Su frecuencia es baja&#44; inferior al 1&#37; de todos los sarcomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su etiolog&#237;a es desconocida&#44; si bien se han encontrado casos asociados a linfedema previo e historia de radioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La Organizaci&#243;n Mundial de la Salud subdivide el angiosarcoma en bien diferenciado&#44; pobremente diferenciado y tipo epitelioide&#46; El angiosarcoma epitelioide es una variante inusual caracterizada por grandes c&#233;lulas malignas endoteliales que parecen c&#233;lulas epiteliales&#44; con expresi&#243;n de citoqueratina&#44; por lo que pueden tener cierta similitud con neoplasias epiteliales&#46; Por ello es preciso realizar inmunohistoqu&#237;mica para el diagn&#243;stico diferencial con el carcinoma metast&#225;sico&#46; El marcador endotelial CD-31 es el m&#225;s sensible<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los angiosarcomas &#243;seos representan menos del 1&#37; de los angiosarcomas&#46; Son m&#225;s frecuente en varones &#40;2&#47;1&#41;&#44; a partir de la tercera d&#233;cada de vida&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Predominan en huesos largos&#44; pero en un 10&#37; de los casos se localizan en la columna vertebral&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En general su pron&#243;stico es malo debido a la extensi&#243;n del proceso y a la coexistencia de met&#225;stasis durante el diagn&#243;stico&#44; especialmente en el caso de la variedad epitelioide&#44; por presentar menor diferenciaci&#243;n tumoral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; El arsenal terap&#233;utico puede combinar la cirug&#237;a&#44; radioterapia&#44; quimioterapia y los agentes antiangiog&#233;nicos&#44; solos o en combinaci&#243;n con citost&#225;ticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico del angiosarcoma &#243;seo se establece al excluir otros tumores primarios y por el an&#225;lisis histopatol&#243;gico e inmunohistoqu&#237;mico&#46; Radiol&#243;gicamente el angiosarcoma se presenta en forma de lesi&#243;n de car&#225;cter l&#237;tico&#44; de aspecto muy agresivo&#44; con m&#225;rgenes pobremente definidos&#44; escasa o nula reacci&#243;n peri&#243;stica y frecuente extensi&#243;n a los tejidos blandos adyacentes&#46; La TC y la RM contribuyen a delimitar mejor la extensi&#243;n tumoral&#44; especialmente en el esqueleto axial&#44; y demuestran habitualmente una intensa captaci&#243;n del contraste endovenoso&#44; que refleja la naturaleza vascular del tumor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Algunos autores han referido la utilidad de la PET en el estudio de extensi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; o el valor de la gammagraf&#237;a &#243;sea con difosfonatos&#59; se han descrito estudios con hipercaptaci&#243;n de difosfonatos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> y casos con hipocaptaci&#243;n&#44; patr&#243;n m&#225;s frecuente debido a su naturaleza l&#237;tica&#44; fundamentalmente si la lesi&#243;n es muy agresiva<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La TC en este paciente demostr&#243; un tumor &#243;seo agresivo en 2 localizaciones diferentes del esqueleto axial&#44; con lesi&#243;n insuflante&#44; con destrucci&#243;n cortical y afectaci&#243;n de partes blandas&#44; y n&#243;dulos pulmonares metast&#225;sicos&#46; En contra de lo descrito en la bibliograf&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; en las lesiones &#243;seas predominaban las zonas de baja atenuaci&#243;n&#44; probablemente en relaci&#243;n con una necrosis central&#46; Aunque no se confirm&#243; la naturaleza histol&#243;gica de las met&#225;stasis pulmonares&#44; el aspecto de estas lesiones por TC&#44; en pacientes no inmunodeprimidos&#44; es muy caracter&#237;stico de met&#225;stasis de tumores hipervasculares&#44; como angiosarcomas o coriocarcinomas&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la gammagraf&#237;a &#243;sea existe una clara discordancia entre la captaci&#243;n de las lesiones &#243;seas y las met&#225;stasis pulmonares&#46; Por una parte&#44; la captaci&#243;n de las lesiones &#243;seas estaba muy reducida &#40;debido al patr&#243;n l&#237;tico&#41;&#44; y contrastaba con la hipercaptaci&#243;n del trazador &#243;seo en las met&#225;stasis pulmonares&#44; dado que la captaci&#243;n de difosfonatos depende tambi&#233;n del flujo sangu&#237;neo&#44; no solo de la actividad osteobl&#225;stica&#44; y en este sentido&#44; las met&#225;stasis pulmonares estaban muy vascularizadas&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41; confirm&#243; la compresi&#243;n medular por la entrada de la masa de partes blandas en el conducto raqu&#237;deo&#46; Antes de la cirug&#237;a descompresiva se practic&#243; una angiograf&#237;a con embolizaci&#243;n tumoral&#46; En la angiograf&#237;a destac&#243; una escasa vascularizaci&#243;n&#44; probablemente por necrosis tumoral&#44; lo cual justificar&#237;a la concordancia con la TC y la discrepancia con lo esperable para un tumor hipervascular&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El enfoque diagn&#243;stico de las lesiones &#243;seas y pulmonares m&#250;ltiples debe considerar las met&#225;stasis de una carcinoma como diagn&#243;stico m&#225;s probable&#44; pero en casos como el que presentamos&#44; algunas caracter&#237;sticas como el gran tama&#241;o de una de las lesiones &#243;seas&#44; la identificaci&#243;n de &#225;reas hipervasculares en las lesiones &#243;seas&#44; y el aspecto de las met&#225;stasis pulmonares&#44; obligan a considerar tambi&#233;n la posibilidad de un tumor &#243;seo primario&#46; El manejo multidisciplinar con t&#233;cnicas de imagen permiti&#243; localizar la lesi&#243;n m&#225;s accesible y representativa para la biopsia&#44; que confirm&#243; la naturaleza de la lesi&#243;n &#243;sea&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El inter&#233;s de este caso cl&#237;nico reside en la escasa incidencia de este tipo de tumor &#243;seo&#44; su multifocalidad&#44; la identificaci&#243;n de met&#225;stasis pulmonares con la TC y gammagraf&#237;a &#243;sea y la r&#225;pida evoluci&#243;n del proceso&#44; con paraplej&#237;a subsidiaria de angiograf&#237;a con embolizaci&#243;n tumoral y cirug&#237;a descompresiva&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Autor&#237;a</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">1&#46;</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Concepci&#243;n del estudio&#58; CPC&#44; MDA&#44; MB y FJH&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">2&#46;</span><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dise&#241;o del estudio&#58; CPC&#44; MDA&#44; MB y FJH&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">3&#46;</span><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Obtenci&#243;n de los datos&#58; CPC&#44; MDA y MB&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">4&#46;</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">An&#225;lisis e interpretaci&#243;n de los datos&#58; CPC&#44; MDA&#44; MB y FJH&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">5&#46;</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tratamiento estad&#237;stico&#58; no precisa&#44; al tratarse de un caso cl&#237;nico&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0030"><span class="elsevierStyleLabel">6&#46;</span><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">B&#250;squeda bibliogr&#225;fica&#58; CPC&#44; MDA&#44; MB y FJH&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0035"><span class="elsevierStyleLabel">7&#46;</span><p id="par0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Redacci&#243;n del trabajo&#58; CPC&#44; MDA&#44; MB y FJH&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0040"><span class="elsevierStyleLabel">8&#46;</span><p id="par0150" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Revisi&#243;n cr&#237;tica del manuscrito con aportaciones intelectualmente relevantes&#58; CPC&#44; MDA&#44; MB y FJH&#46; Otros facultativos de la Unidad de Radiolog&#237;a y Medicina Nuclear han aportado ideas para la elaboraci&#243;n del art&#237;culo y revisaron el trabajo &#40;se especifica en los agradecimientos&#41;&#44; sin cambios significativos en la forma ni en el contenido&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0045"><span class="elsevierStyleLabel">9&#46;</span><p id="par0155" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aprobaci&#243;n de la versi&#243;n final&#58; CPC&#44; MDA&#44; MB y FJH&#46;</p></li></ul></p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0160" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00338338
Idioma original: Español
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