Comunicación breve
Resonancia magnética de cuerpo entero en un caso de neuroblastoma abdominal oculto con síndrome opsoclonus-myoclonus
Whole-body magnetic resonance imaging in a patient with an occult abdominal neuroblastoma and opsoclonus-myoclonus syndrome
F. Miras Azcón
, M. Culiañez Casas, E. Pastor Pons
Autor para correspondencia
Servicio de Radiodiagnóstico, Hospital Universitario Virgen de las Nieves, Granada, España
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Neuroblastoma retroperitoneal paraaórtico izquierdo (flechas) con restricción de la difusión, con baja intensidad de señal en el mapa ADC y, restricción de la difusión en la cuantificación (media 0,764<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleSup">−3</span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleSup">2</span>/s).</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síndrome <span class="elsevierStyleItalic">opsoclonus-myoclonus</span> (SOM) es un trastorno neurológico raro, del que se diagnostican 0,18 nuevos casos por cada 1.000.000 de personas/año y puede manifestarse a cualquier edad. De etiología generalmente desconocida en los adultos, en los niños puede ser secundario a la vacunación, post o parainfeccioso, o en el 40-80% de los casos, tener su origen en una neoplasia subyacente, fundamentalmente el neuroblastoma. También denominado encefalopatía mioclónica de la infancia o síndrome de Kinsbourne, es el más frecuente de los trastornos paraneoplásicos neurológicos de los niños<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico suele ser complejo y puede requerir de técnicas diversas. Presentamos el caso de un paciente de 2 años con clínica de SOM, con estudios de imagen iniciales negativos, en quien el seguimiento clínico y la RM de cuerpo entero (RMCE) permitieron realizar el diagnóstico de neuroblastoma.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Presentación del caso</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 2 años, que ingresó por ataxia de 15 días de evolución, inestabilidad de la marcha y caídas. Las TC y RM craneales iniciales evidenciaron solamente una ocupación inflamatoria otomastoidea para la que se instauró un tratamiento antibiótico y con corticoides. La mejoría clínica permitió el alta hospitalaria. Un mes después reingresó por persistir la ataxia, además de alteraciones en los movimientos oculares y pesadillas. Este cuadro llevó a la búsqueda de un tumor neural oculto mediante una nueva RM craneal, ecografía abdominal, gammagrafía con metil-yodo-bencil-guanidina (MBIG) y ecocardiografía, todo ello sin hallazgos. Por este motivo, se llevó a cabo una RMCE bajo sedación anestésica, con un equipo GE HDX<span class="elsevierStyleSup">®</span> (General Electric, Milwaukee, WI, EE.UU.)de 1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>T y una antena de 8 canales. Se emplearon secuencias coronal potenciada en densidad protónica (DP) con supresión grasa y sincronización respiratoria; axiales de tórax, abdomen y pelvis potenciadas en T1-FSE, T2-FSE con supresión grasa y sincronización respiratoria (espesor de corte de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm e intervalo de 0,5 mm); e imágenes axiales de difusión (espesor 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm; sin intervalo) con valor <span class="elsevierStyleItalic">b</span> de 50 y 600<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>s/mm<span class="elsevierStyleSup">2</span>, sincronización respiratoria y mapa ADC. Se completó el procedimiento con un estudio con contraste dinámico, axial, centrado en el abdomen (espesor de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm; solapamiento -2,0<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm), con secuencias volumétricas T1 SPoiled GRadient echo (SPGR) y supresión grasa, con adquisiciones en fases arterial, portal y de equilibrio. El protocolo incluye generalmente una adquisición tardía potenciada en T1 FSE con supresión grasa, que no se realizó en este paciente por problemas técnicos. Las imágenes mostraron una masa retroperitoneal paraaórtica izquierda, sólida, bien definida, de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm (diámetros craneocaudal, transverso y anteroposterior respectivamente), inferior al riñón y anterior al músculo psoas. No infiltraba las estructuras vasculares adyacentes, mostraba un plano graso de separación con la aorta y el pedículo renal, no afectaba a los agujeros de conjunción próximos y no había adenopatías asociadas. La intensidad de señal era intermedia en las secuencias potenciadas en T2 y baja en T1, la difusión estaba muy restringida y, tras la administración de gadolinio, la masa mostraba un realce progresivo (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 y 2</a>). Una ecografía posterior dirigida detectó una masa de estructura heterogénea, con pequeñas imágenes focales hiperecogénicas, sugerentes de calcificaciones (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Los estudios de extensión no detectaron metástasis. El diagnóstico inicial fue de neuroblastoma, sin factores de riesgo por imagen, estadio L1 de la INRGSS <span class="elsevierStyleItalic">(International Neuroblastoma Risk Group Stating System)</span>, susceptible de resección. Tras una intervención laparoscópica, la anatomía patológica confirmó el diagnóstico de neuroblastoma, sin necrosis, invasión vascular o linfática, amplificación del gen MYCN o delección 11q (estadio I de la INSS <span class="elsevierStyleItalic">[International Neuroblastoma Stating System]</span>). En controles posteriores no se ha encontrado enfermedad residual o recidiva tumoral. La persistencia, aunque en menor grado de síntomas neurológicos precisó de inmunoterapia.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La particularidad de nuestro caso radica en que la RMCE permitió el diagnóstico de un neuroblastoma oculto en un paciente con clínica de SOM con estudios de imagen previos negativos.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los síndromes neurológicos paraneoplásicos en la infancia son trastornos raros con efectos potencialmente devastadores sobre el desarrollo cerebral. Los 3 principales son: la encefalitis límbica, la encefalitis por anticuerpos contra el recepto de NMDA (anti-NMDAR) y el SOM. A pesar de su baja incidencia, el SOM es el más frecuente. Hasta en un 80% de los casos es secundario a un neuroblastoma oculto. Su diagnóstico puede demorarse hasta 20 meses, pero es esencial diagnosticarlo pronto, para tratar precozmente el tumor y reducir las secuelas neurológicas presentes en un 70-80% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SOM se caracteriza por <span class="elsevierStyleItalic">opsoclonus</span>, ataxia fluctuante, mioclonías, labilidad emocional, alteraciones del lenguaje y del sueño, aunque, ocasionalmente, las manifestaciones pueden no ser típicas, como en nuestro caso. Solo un 2-3% de los neuroblastomas asocian un SOM, pero un 40-80% de los pacientes con SOM tienen un neuroblastoma. Su origen puede deberse a una reacción autoinmune contra antígenos de células del sistema nervioso, lo que justificaría la frecuente persistencia de síntomas tras la resección. La supervivencia del neuroblastoma asociado al SOM es casi del 100%<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3–5</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ecografía es insuficiente para el diagnóstico, pues no permite rastrear todas las localizaciones teóricas del neuroblastoma. Por el contrario, la TC multidetector adquiere rápidamente imágenes de cualquier región anatómica, reduce la necesidad de sedación y, permite detectar calcificaciones e invasión local, pero es necesario emplear contraste iodado intravenoso, e implica una dosis de radiación ionizante importante en una población especialmente sensible. Aunque el 90-95% de los neuroblastomas producen catecolaminas, solo un 70% serán positivos en la gammagrafía con MIBG, y esto se reduce a un 50% en las recidivas tumorales. Por ello, un resultado negativo no excluye el diagnóstico. El PET-FDG queda reservado para los síndromes paraneoplásicos en los que el resto de pruebas son negativas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM puede estudiar a pacientes con SOM y sospecha de neuroblastoma oculto. Los avances en la reducción del tiempo en los protocolos de cuerpo entero la convierten en una técnica en expansión. Pueden emplearse antenas de superficie multicanal, que ofrecen mejor señal (como en nuestro caso), o de cuadratura, con mejor supresión grasa. Los parámetros técnicos deben adaptarse a los pacientes pediátricos. En este niño realizamos una RMCE (tórax y abdomen-pelvis) con secuencias de supresión espectral de la grasa <span class="elsevierStyleItalic">(fatsat)</span>, dinámicas poscontraste e imágenes de difusión. El empleo de secuencias con supresión grasa (STIR, DP y T2 <span class="elsevierStyleItalic">fatsat</span>) se fundamenta en su alta sensibilidad (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). El STIR es más sensible para identificar metástasis óseas que la gammagrafía con tecnecio o MIBG, aunque tiene menos sensibilidad, especificidad y valor predictivo positivo, para detectar metástasis esqueléticas y extraesqueléticas a la vez<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Los estudios volumétricos de adquisición rápida obtienen imágenes con contraste intravenoso en fases distintas, lo que permite estudiar la dinámica vascular tumoral. La imagen de difusión con valor <span class="elsevierStyleItalic">b</span> de 500-1.000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>s/mm<span class="elsevierStyleSup">2</span> permite obtener imágenes adecuadas para el diagnóstico. La difusión aporta sensibilidad al estudio y facilita el diagnóstico por la restricción característica del neuroblastoma (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8–10</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En definitiva, en los casos de SOM paraneoplásico, la RMCE puede diagnosticar precozmente un neuroblastoma oculto. Puesto que son tumores pequeños de localización variable, deben realizarse estudios de cuerpo entero con imágenes potenciadas en T1 y T2 con supresión grasa, difusión y con contraste intravenoso. Los avances continuos en RM favorecen el desarrollo de estas exploraciones en niños, y puede llegar a erigirse en el futuro como una técnica diagnóstica de primea línea.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Responsabilidades éticas</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Protección de personas y animales.</span> Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Confidencialidad de los datos.</span> Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Derecho a la privacidad y consentimiento informado.</span> Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de 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En la infancia su etiología es variable, aunque en un 40-80% de los casos se trata de una manifestación paraneoplásica, principalmente del neuroblastoma. Con un algoritmo diagnóstico controvertido en la búsqueda de un posible tumor primario, la resonancia magnética de cuerpo entero se vislumbra como una poderosa herramienta. Presentamos el caso de un varón de 2 años con manifestaciones de un síndrome <span class="elsevierStyleItalic">opsoclonus-myoclonus</span> al que se detectó un neuroblastoma retroperitoneal mediante esta técnica de imagen.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Opsoclonus-myoclonus</span> syndrome is a rare neurological disorder. In children, the etiology varies, although it is a paraneoplastic manifestation (mainly of neuroblastoma) in 40% to 80% of cases. Whole-body MRI promises to be a powerful tool in the search for a possible primary tumor in this condition for which the diagnostic algorithm is yet to be established. We present the case of a two-year-old boy with signs of <span class="elsevierStyleItalic">opsoclonus-myoclonus</span> syndrome in whom a retroperitoneal neuroblastoma was detected by whole-body MRI.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 3345 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 313715 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Resonancia magnética con secuencias potenciadas en DP-FSE con supresión grasa de tórax-abdomen-pelvis en el plano coronal (A), y T2-FSE con supresión grasa y sincronización respiratoria en el plano axial (B). Masa sólida retroperitoneal paraaórtica izquierda (flechas), caudal al polo inferior del riñón izquierdo, de contorno bien definido, con plano de separación graso respecto a la pared aórtica, de intensidad de señal intermedia en secuencias potenciadas en T2.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 753 "Ancho" => 2667 "Tamanyo" => 236195 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen de difusión axial con valor <span class="elsevierStyleItalic">b</span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>=<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>600<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>s/mm<span class="elsevierStyleSup">2</span> e inversión de la escala de grises (A), mapa ADC (B), e imagen de cuantificación de la difusión (C). Neuroblastoma retroperitoneal paraaórtico izquierdo (flechas) con restricción de la difusión, con baja intensidad de señal en el mapa ADC y, restricción de la difusión en la cuantificación (media 0,764<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleSup">−3</span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleSup">2</span>/s).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1023 "Ancho" => 2333 "Tamanyo" => 207684 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Ecografía abdominal en planos axial (A) y longitudinal (B) dirigida ante los hallazgos de RM. 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| 2024 Septiembre | 2 | 8 | 10 |
| 2024 Agosto | 2 | 3 | 5 |
| 2024 Julio | 2 | 7 | 9 |
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| 2014 Diciembre | 8 | 9 | 17 |
| 2014 Noviembre | 1 | 5 | 6 |
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