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Carta científica
Síndrome de SAPHO. Reporte de un caso de una enfermedad infrecuente con presentación inhabitual
SAPHO syndrome: Case report of rare disease with unusual presentation
P. Avariaa,
Autor para correspondencia
p.avaria@gmail.com

Autor para correspondencia.
, C. Huenchullanb, S. Urbinaa, A. Balcellsa, C. Ariasc, D. Gonzálezd
a Facultad de Medicina, Clínica Alemana-Universidad del Desarrollo, Temuco, Chile
b Departamento de Imágenes, Facultad de Medicina, Clínica Alemana-Universidad del Desarrollo, Temuco, Chile
c Departamento de Ciencias Preclínicas, Facultad de Medicina, Universidad de La Frontera, Temuco, Chile
d Facultad de Medicina, Universidad de La Frontera, Temuco, Chile
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    "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un grupo de la Sociedad Francesa de Reumatolog&#237;a en 1987 acu&#241;&#243; el t&#233;rmino &#8220;s&#237;ndrome SAPHO&#8221; como acr&#243;nimo de la enfermedad conformada por sinovitis&#44; acn&#233;&#44; pustulosis palmoplantar&#44; hiperostosis y oste&#237;tis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; Esta entidad de etiolog&#237;a desconocida corresponde a una forma de dermatosis neutrof&#237;lica&#44; asociada a diferentes manifestaciones osteoarticulares inflamatorias as&#233;pticas&#46; Actualmente&#44; la teor&#237;a m&#225;s aceptada considera que es una respuesta inmune exagerada a una infecci&#243;n oportunista en un sujeto susceptible que desarrolla una oste&#237;tis reactiva&#46; Sin embargo&#44; todav&#237;a no se ha definido si corresponde o no a una artropat&#237;a seronegativa&#44; dado que el ant&#237;geno leucocitario humano B27 &#40;HLA-B27&#41; es positivo solo en un 4-30&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; En general afecta a ni&#241;os y adultos de edad media&#44; sin prevalencia de g&#233;nero&#44; y se manifiesta en la cl&#237;nica con dolor y aumento de volumen&#44; siendo la pared tor&#225;cica anterior el sitio comprometido con mayor frecuencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Comunicamos un caso at&#237;pico de esta rara patolog&#237;a en una mujer de 38 a&#241;os que presentaba un dolor tor&#225;cico&#44; de 3 meses de evoluci&#243;n&#44; con una mala respuesta a los antiinflamatorios no esteroideos &#40;AINE&#41;&#46; Consult&#243; al servicio de urgencias por un severo dolor cox&#237;geo&#44; exacerbaci&#243;n del dolor esternal y lesiones cut&#225;neas palmoplantares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; por lo que fue hospitalizada y estudiada con radiograf&#237;a convencional &#40;Rx&#41;&#44; tomograf&#237;a computada &#40;TC&#41; y resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; sacrocox&#237;gea&#46; En la reevaluaci&#243;n de sus ex&#225;menes anteriores de la pared tor&#225;cica &#40;TC y RM&#41; se observaron erosiones y esclerosis de la articulaci&#243;n manubrio-esternal&#44; con oste&#237;tis e hiperostosis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>a&#41; asociadas a edema &#243;seo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs&#46; 2</a>b y c&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La Rx y la TC cox&#237;gea mostraron una calcificaci&#243;n ovalada&#44; anterior a la primera v&#233;rtebra cox&#237;gea &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#44; que se visualiz&#243; en la RM con hipointensidad de se&#241;al en las secuencias ponderadas en T1 y T2&#46; A su vez&#44; se identific&#243; hiperintensidad de se&#241;al en ponderaci&#243;n T2 con realce de las partes blandas adyacentes &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig&#46; 4</a>&#41;&#46; As&#237;&#44; a pesar de las manifestaciones dermatol&#243;gicas frecuentes&#44; los hallazgos musculoesquel&#233;ticos fueron inhabituales&#46; En la actualidad&#44; la paciente se encuentra con controles reumatol&#243;gicos regulares y en tratamiento con AINE&#46; Hasta el momento su respuesta fue buena&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ntoma cardinal en esta patolog&#237;a es el dolor&#44; en general de curso insidioso y con una intensidad que puede llegar a ser incapacitante&#46; Compromete principalmente la pared tor&#225;cica anterior&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evaluaci&#243;n por im&#225;genes de la oste&#237;tis&#44; sinovitis e hiperostosis requiere la utilizaci&#243;n de distintas t&#233;cnicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Para la hiperostosis&#44; la TC constituye el m&#233;todo de elecci&#243;n&#46; La Rx es normal en el 80&#37; de los casos durante los primeros 3 meses de iniciados los s&#237;ntomas&#44; mostrando alteraciones en todos los casos al final del proceso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre las lesiones tempranas se destacan la entesopat&#237;a costo-clavicular y la hiperostosis en el extremo esternal de las primeras costillas&#46; Adem&#225;s&#44; es frecuente la osificaci&#243;n ligamentosa&#44; particularmente de los ligamentos costo-claviculares&#44; la hipertrofia &#243;sea y las erosiones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La articulaci&#243;n manubrio-esternal puede estar afectada en un 34&#37; de los casos&#44; caracter&#237;sticamente con esclerosis y erosiones &#40;como en nuestra paciente&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Otros hallazgos menos comunes incluyen reacci&#243;n peri&#243;stica aislada de las clav&#237;culas&#46; La TC tambi&#233;n es &#250;til para evaluar posibles complicaciones&#44; como el s&#237;ndrome del op&#233;rculo tor&#225;cico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La columna vertebral a nivel dorso-lumbar&#44; el segundo sitio de afectaci&#243;n m&#225;s frecuente&#44; presenta principalmente seis alteraciones&#44; en general combinadas&#44; que requieren un estudio asociado de TC y RM&#58; lesiones de las esquinas de los cuerpos vertebrales&#44; espondilodiscitis inespec&#237;fica&#44; lesiones osteol&#237;ticas&#44; sacroile&#237;tis&#44; osteoesclerosis y osificaciones paravertebrales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En el caso de esta &#250;ltima&#44; su aparici&#243;n m&#225;s habitual es en el ligamento longitudinal anterior &#40;probable localizaci&#243;n de la calcificaci&#243;n de nuestra paciente&#41;&#44; siendo el nivel precox&#237;geo una ubicaci&#243;n rara&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM es el m&#233;todo de elecci&#243;n para la evaluaci&#243;n de la oste&#237;tis&#46; Esta se muestra con baja se&#241;al en las secuencias ponderadas en T1 y con alta se&#241;al en las secuencias sensibles al l&#237;quido&#44; siendo posible la presentaci&#243;n de realce&#46; Estos hallazgos pueden sugerir el tiempo de las lesiones con compromiso predominantemente inflamatorio en las fases tempranas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Otra t&#233;cnica eficaz para evaluar la actividad de las lesiones es la tomograf&#237;a computada por emisi&#243;n de positrones con fluorodesoxiglucosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto al compromiso de las partes blandas&#44; resulta m&#225;s evidente en la RM que en la TC<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5&#8211;7</span></a>&#46; Tal es as&#237;&#44; que en nuestra paciente solo se observ&#243; una peque&#241;a calcificaci&#243;n en la TC&#44; mientras que la RM mostr&#243; un compromiso inflamatorio de las partes blandas&#44; caracterizado por un aumento de se&#241;al en ponderaci&#243;n T2 y realce&#44; probablemente debidos al dolor intenso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El derrame articular y la reacci&#243;n sinovial tambi&#233;n son adecuadamente evaluados mediante RM&#44; pudiendo identificarse artritis en el 92&#44;5&#37; de los casos&#46; El compromiso de las articulaciones axiales es m&#225;s com&#250;n que el de las perif&#233;ricas&#46; No obstante&#44; la disminuci&#243;n de amplitud del espacio articular&#44; la osteopenia yuxtaarticular y la esclerosis &#243;sea son mejor visualizadas en la TC&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tanto la pustulosis como el acn&#233; pueden ser transitorios o de aparici&#243;n tard&#237;a&#44; por lo que su ausencia no descarta el diagn&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Este toma en promedio 3&#44;8 a&#241;os y 5&#44;7 m&#233;dicos intervinientes&#44; adem&#225;s de requerir un alto &#237;ndice de sospecha y conocimiento de las alteraciones radiol&#243;gicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde la perspectiva del paciente&#44; los AINE e inhibidores del factor de necrosis tumoral presentan los mejores resultados en el manejo del dolor y la calidad de vida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Sin embargo&#44; la evoluci&#243;n puede variar entre per&#237;odos de remisi&#243;n y exacerbaciones&#44; independientemente de la terapia utilizada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&#243;n de datos de pacientes y que todos los pacientes incluidos en el estudio han recibido informaci&#243;n suficiente y han dado su consentimiento informado por escrito para participar en dicho estudio&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Conflicto de intereses</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00487619
Idioma original: Español
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