Original
Subluxación rotatoria atloaxoidea o síndrome de Grisel. A propósito de un caso
Rotatory subluxation of the atlantoaxial joint or Grisel's syndrome. Case report
Marta Molinedo Quílez
, Amparo Fontestad Utrillas, Paúl Vicente Alonso de Armiño, Marta Sancho Rodrigo, Daniel Marín Puyalto, Iraia Berasategi Noriega
Autor para correspondencia
marta.molinedo@gmail.com
Autor para correspondencia. Dirección actual: Juan pablo II 76 12C, 50009, Zaragoza
Autor para correspondencia. Dirección actual: Juan pablo II 76 12C, 50009, Zaragoza
Servicio de Cirugía ortopédica y traumatología, Hospital San Jorge (Huesca)
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Se trata de una subluxación atloaxoidea no precedida de traumatismo, que suele asociarse a procesos infecciosos de vías respiratorias altas o presentarse tras una intervención quirúrgica de cabeza o cuello<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El propósito de este artículo, es presentar una rara causa de tortícolis, que puede producir graves secuelas neurológicos si no se diagnostica a tiempo y no se piensa en ella.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente mujer de 8 años de edad, con antecedente de otitis media aguda ya resuelta hace dos semanas tratada con antibioterapia oral que acude a consultas externas de Traumatología por presentar torticolis rígida de 6 días de evolución sin traumatismo ni giro brusco previo.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración la paciente presenta dolor a la palpación de la musculatura paravertebral derecha con limitación importante de la movilidad cervical sin clínica neurológica asociada.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza radiografía simple de columna cervical transoral observándose hallazgos compatibles con subluxación rotatoria atloaxoidea grado I (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicita TAC de columna cervical dónde se confirma el diagnóstico apreciándose en los cortes coronales una asimetría en la disposición de la odontoides con respecto a las masas laterales del atlas y se estima que la distancia entre la odontoides y el arco anterior del atlas es de 2,6 milimetros (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0010">figs. 2, 3</a>). La rotación fue estimada en un ángulo de 7 grados. No se observaron signos de fractura (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0020">figs. 4, 5</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al tratarse de un grado I se optó por tratamiento conservador mediante collarín cervical blando durante 10 días, fisioterapia y analgésicos antiinflamatorios para el alivio sintomático.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente fue valorada de nuevo a las 3 semanas en consultas externas dónde se observó mejoría radiológica, disminución del dolor y aumento del rango de movilidad cervical. A las 6 semanas la remisión tanto clínica como radiológica fue completa (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0030">fig. 6</a>). La paciente continúa con revisiones periódicas por el servicio de traumatología infantil.</p><elsevierMultimedia ident="fig0030"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síndrome de Grisel es una patología rara que debemos tener en cuenta a la hora de realizar un diagnóstico diferencial de las distintas causas de torticolis.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta patología se caracteriza por una subluxación atloaxoidea no traumática que ocurre tras infecciones de cabeza y cuello u otros procesos otorrinolaringológicos. Suele ocurrir en la infancia, aunque hay descritos casos excepcionales en adultos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El cuadro clínico consiste en tortícolis y dolor cervical, asociado con dolor orofaríngeo, lo que sugiere infección de las vías aéreas superiores y/o antecedentes recientes de procedimientos quirúrgicos de cabeza o cuello. Tras la exploración física, tres signos definen el diagnóstico clínico de la subluxación atloaxoidea: desviación palpable del proceso espinoso del axis en la misma dirección de la rotación de la cabeza, espasmos del músculo esternocleidomastoideo lateral a la rotación y la incapacidad de girar la cabeza más allá de la línea media en la dirección del dolor cuando se intenta realizar una rotación activa del cuello contralateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Por lo tanto, el paciente mantiene la cabeza inmóvil, en rotación y flexión sutil, con el mentón en una posición opuesta a la del lado afectado, caracterizando la postura patológica denominada “postura del petirrojo”, un término acuñado en referencia a la postura de un petirrojo con su rotación de cabeza.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a la etiopatogenia no hay consenso en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Grisel lo describió inicialmente como un proceso inflamatorio secundario a una infección de tejidos circundantes a los ligamentos espinales cervicales, este proceso produciría un espasmo muscular importante que daría lugar a tortícolis y a una subluxación. Otros autores proponen que el proceso inflamatorio genera un estado hiperémico en los tejidos paravertebrales causando una progresiva descalcificación de C1 y C2 que, a su vez, producirá una debilidad en la inserción ligamentosa del ligamento transverso en C1. Hay quienes apuntan hacia la hipótesis de un proceso inflamatorio que produce una laxitud del ligamento cervical<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. El plexo venoso faringo-vertebral permitiría que el proceso infeccioso y los mediadores inflamatorios alcanzaran el ligamento cervical<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Battiata y Pazos hablan de dos factores que intervendrían de forma conjunta: por un lado, una laxitud ligamentosa cervical preexistente en la población pediátrica y, por otro lado, la acción de los mediadores inflamatorios que al llegar a los músculos cervicales a través del plexo venoso faringo-vertebral producen un espasmo muscular importante y, consecuentemente, la subluxación<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico suele ser clínico, pero siempre precisa de confirmación radiográfica. La subluxación atloaxoidea se puede ver en una radiografía simple.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos radiográficos en la proyección transoral incluyen asimetría y delección de las superficies articulares C1-C2, aumento de la masa de C1 lateral (dislocada anteriormente) y reducción de la contralateral (la posterior dislocación ipsilateral a la rotación cervical). Sin embargo, la postura de la cabeza en rotación provoca dificultades técnicas para obtener una radiografía de calidad. En esta base, el gold estándar que muestra un diagnóstico de subluxación rotatoria atlantoaxial es la reconstrucción tridimensional mediante TC de la transición craneocervical<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, que permite una visualización clara de la rotación C1-C2, incluida la pérdida de congruencia de las facetas articulares. Las imágenes axiales permiten la medición del intervalo atlas-odontoides (ADI). La medida normal es de 2 a 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en adultos y hasta 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en niños. Un aumento de esta distancia, indirectamente indica la lesión del ligamento transversal, que está relacionado con una mayor inestabilidad de la lesión, y la posible necesidad de tratamiento quirúrgico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico de este síndrome debe realizarse pronto, pues el diagnóstico después de 3 semanas se relaciona con el fracaso del tratamiento conservador, incluida la reducción cerrada, los mayores riesgos de recurrencia y las deformidades craneales y/o cervicales permanentes, y la necesidad de tratamiento quirúrgico. Esto puede ocurrir debido a cambios crónicos en los ligamentos transversales y alar.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La clasificación más aceptada de este síndrome es la de Fielding y Hawkins que divide la subluxación rotacional atloaxoidea en 4 grupos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, siendo el tipo I y el tipo II los más frecuentes, sin presencia de déficits neurológicos:<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tipo I: Subluxación rotacional sin desplazamiento anterior</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tipo II: Subluxación rotacional con desplazamiento anterior de 3-5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tipo III: Subluxación rotacional con desplazamiento anterior<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>>5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tipo IV: Subluxación rotacional con desplazamiento posterior</p></li></ul></p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Independientemente de la causa el manejo temprano consiste en inmovilización, tratamiento médico, tracción y fisioterapia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. El tratamiento quirúrgico está indicado cuando existe afectación neurológica, recidiva tras tratamiento médico adecuado y/o duración del tortícolis superior a 3 meses tras tratamiento médico.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de la tortícolis atraumática de menos de una semana es conservador<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. El manejo con reposo, collar suave, relajantes musculares y medicamentos antiinflamatorios generalmente es suficiente para mejorar la afección<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. En el caso de una infección bacteriana, se necesitarán antibióticos para controlar la infección<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El principal factor predictivo para el fracaso del tratamiento conservador es la duración de la subluxación antes de intentar la reducción inicial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la mayoría de los casos ocurre una reducción espontánea tras 7 días de tratamiento.</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si no se produce una reducción espontánea de la lesión, se recomienda la reducción cerrada bajo sedación leve, con analgesia en el bloque quirúrgico y posteriormente realizar tratamiento definitivo que depende del grado de subluxación<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De modo genérico, se deberá llevar un collarín rígido al menos dos semanas después de resuelto el proceso inflamatorio causante para prevenir recurrencias (7), y comenzar la vuelta al deporte a las 4-6 semanas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento conservador para las lesiones de tipo I, II y III consiste en un collar blando mínimo dos semanas tras resolver la inflamación del proceso causante, un collar rígido (collar de Filadelfia) de 6 a 12 semanas y un halo-chaleco de 6-12 semanas, respectivamente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Para las lesiones de tipo IV, recomiendan tratamiento quirúrgico. El tratamiento quirúrgico también está indicado en casos de fracaso del tratamiento conservador, recurrencia de la subluxación y subluxaciones irreductibles<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No hay consenso en el tipo de técnica quirúrgica a realizar en estos casos, así que se debe individualizar para cada paciente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Independientemente de la causa y a pesar de su baja incidencia hay que pensar en el síndrome de Grisel ante un paciente pediátrico con torticolis dolorosa resistente a tratamiento médico con antecedente de infección o proceso inflamatorio a nivel de cabeza y cuello. El diagnóstico y tratamiento precoz de esta patología puede evitar la existencia de complicaciones graves.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflictos de intereses</span><p id="par0150" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existen conflictos de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1741047" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1535524" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1741048" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1535523" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflictos de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-02-10" "fechaAceptado" => "2022-04-08" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1535524" "palabras" => array:5 [ 0 => "Tortícolis" 1 => "Síndrome de Grisel" 2 => "Articulación atlantoaxoidea" 3 => "Atlas cervical" 4 => "Vértebra cervical axis" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1535523" "palabras" => array:5 [ 0 => "Torticollis" 1 => "Grisel's syndrome" 2 => "Atlanto-axial ioint" 3 => "Cervical atlas" 4 => "Cervical vertebra axis" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La tortícolis es una contractura involuntaria unilateral del esternocleidomastoideo y de la musculatura posterior del cuello que causa la inclinación de la cabeza hacia un lado. Se han descrito múltiples causas de torticolis siendo una de ellas la subluxación atloaxoidea atraumática asociada a un proceso de carácter inflamatorio en la región de cabeza y cuello, llamada síndrome de Grisel. Aunque la mayoría de los pacientes suelen recuperarse sin secuelas tras tratamiento médico existe la posibilidad de complicaciones graves con déficits funcionales, de ahí la importancia de la realización de un diagnóstico y tratamiento precoz.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Torticollis is an unilateral involuntary contracture of the sternocleidomastoid and posterior neck musculature that causes the head tilts to the one side. Multiple causes of torticolis have been described, one of them being the non-traumatic rotatory subluxation of the atlantoaxial joint associated with an inflammatory process in the head and neck region, called Grisel's syndrome.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Although most patients usually recover without sequels after medical treatment, there is the possibility of serious complications with functional deficits, that is why the importance of an early diagnosis and treatment of this potology.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:6 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1187 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 102638 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía simple de columna cervical transoral.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1310 "Ancho" => 2175 "Tamanyo" => 157580 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Corte sagital de TAC de columna cervical.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1070 "Ancho" => 2176 "Tamanyo" => 133877 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Reconstrucción en 3D de TAC cervical.</p>" ] ] 3 => array:7 [ "identificador" => "fig0020" "etiqueta" => "Figura 4" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr4.jpeg" "Alto" => 942 "Ancho" => 2175 "Tamanyo" => 103117 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Corte coronal de TAC de columna cervical.</p>" ] ] 4 => array:7 [ "identificador" => "fig0025" "etiqueta" => "Figura 5" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr5.jpeg" "Alto" => 1551 "Ancho" => 2175 "Tamanyo" => 288176 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Reconstrucción en 3D de TAC de columna cervical.</p>" ] ] 5 => array:7 [ "identificador" => "fig0030" "etiqueta" => "Figura 6" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr6.jpeg" "Alto" => 1217 "Ancho" => 1508 "Tamanyo" => 138336 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0045" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía transoral cervical postratamiento.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0045" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Inflammatory atlanto-axial subluxation (Grisel's syndrome) in children: clinical diagnosis and management" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:5 [ 0 => "V.J. 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