Neuropsiquiatría del síndrome de Susac: a propósito de un caso

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Fue descrita por primera vez en 1973; inicialmente se lo conoció con el nombre de SICRET<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090">2</a>(small infarctions of cochlear, retinal, and encephalic tissues). Otro término para referirse a esta entidad fue retinopathy, encephalopathy, and deafness microangiopathy o síndrome RED-M<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095">3</a>. En 1979, Susac<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100">4</a> describe nuevamente esta entidad clínica y en la década siguiente se le denominó síndrome de Susac. Esta entidad se caracteriza por afección a las arterias de pequeño calibre en el cerebro, el oído interno y la retina, por lo que su tríada clínica clásica se compone de: encefalopatía con o sin déficit neurológico focal, pérdida de agudeza auditiva sensorial y afección visual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100">4</a>. De manera inicial, esta tríada se presenta aproximadamente en el 20% de los pacientes; sin embargo, la cifra incrementa a 70% conforme evoluciona el padecimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105">5</a>. Recientemente, se publicaron los criterios diagnósticos del síndrome, lo que ayudará al estudio de esta entidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110">6</a>.El estado conocido como encefalopatía se relaciona con un deterioro de las funciones mentales, lo cual puede generar manifestaciones neuropsiquiátricas. En el síndrome de Susac se han descrito las siguientes: deterioro cognitivo en el 48% de los casos, confusión en el 39%, trastornos emocionales en el 16%, cambios conductuales en el 15%, cambios de la personalidad en 12%, apatía en el 12% y psicosis en el 10% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085">1</a>. Estas cifras se basan en una revisión retrospectiva de todos los casos reportados hasta el 2013. Esta revisión muestra que las manifestaciones neuropsiquiátricas, es decir, las alteraciones mentales y del comportamiento, son frecuentes, pero se requieren descripciones clínicas más detalladas acerca de los modos de presentación de estas manifestaciones, ya que, sin una orientación adecuada, las alteraciones mentales y del comportamiento pueden ser una fuente de confusión diagnóstica. Es frecuente que los pacientes neurológicos con síntomas neuropsiquiátricos sean enviados a hospitales psiquiátricos sin un adecuado diagnóstico diferencial. El propósito de este artículo es presentar un caso clínico de síndrome de Susac para describir con claridad la naturaleza de las alteraciones mentales y del comportamiento, para analizarlo con las herramientas de una revisión bibliográfica centrada en la dimensión neuropsiquiátrica del problema. Al categorizar de manera adecuada la sintomatología neuropsiquiátrica aguda, más allá del concepto general de «encefalopatía», se puede mejorar la sospecha clínica y la identificación del síndrome para obtener un mayor número de reportes científicos. La descripción neuropsiquiátrica de este caso puede contribuir a darle más visibilidad al síndrome de Susac en el contexto de los trastornos mentales y del comportamiento.Respecto a las consideraciones éticas, se contó con la autorización tanto del familiar de primer grado como de la paciente mediante consentimiento informado, garantizando la confidencialidad de los datos.Presentación del caso clínicoSe trata de una mujer de 34 años, mexicana, con 6 años de escolaridad, diestra, sin antecedentes de enfermedades sistémicas, neurológicas o psiquiátricas previos.Seis meses antes de su internamiento presentó un cuadro incapacitante de vértigo durante 3 días y 2 meses antes de la hospitalización cursó con un cuadro de tinnitus en el oído derecho durante 2 días. La sintomatología se autolimitó y no requirió manejo médico. Un mes antes del internamiento, la pareja de la paciente observó cambios conductuales de inicio subagudo, caracterizados por desorientación visuoespacial, apatía y dificultad para el inicio de la marcha. En un par de ocasiones también observaron conductas de hiperoralidad. Por estos motivos fue hospitalizada en un centro de referencia neurológico.Durante la primera valoración neuropsiquiátrica, la paciente se encontraba despierta (con ciclo sueño vigilia conservado), con dificultad para mantener la atención; se distraía con estímulos ambientales. A pesar del estrés implícito en su condición médica y las dificultades e incomodidades de la hospitalización, tenía una actitud plácida: por ejemplo, mostraba una sonrisa estereotipada, inusual dentro del contexto hospitalario y la circunstancia de su enfermedad. Esto, aunado al reporte previo de hiperoralidad, llevó a la consideración de un síndrome de Klüver-Bucy parcial. La psicomotricidad de la paciente estaba muy disminuida, aunque ocasionalmente presentaba fenómenos de dependencia ambiental (tomaba los objetos que estaban cerca de ella para explorarlos a pesar de recibir instrucciones de no tomarlos). No emitía habla de manera espontánea, solamente al ser interrogada, sus respuestas eran parcas, con aumento en la latencia de respuesta. El volumen de la voz era bajo y monótono. Su discurso tenía un pobre contenido, emitía generalmente respuestas monosilábicas; a pesar de distraerse fácilmente con los estímulos del entorno, cuando se la interrogaba sobre gustos en particular para tratar de estimularla no demostraba interés; no presentaba reacciones emocionales conductuales en un inicio, más allá de la actitud plácida. Se aplicó la escala de apatía APADEM-NH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115">7</a>, en la cual obtuvo un puntaje positivo en 42 reactivos, relacionados a las dimensiones de inercia cognitiva y conductas autogeneradas. De esta manera, se diagnosticó un síndrome de apatía con características cognitivas y de autoactivación. Con respecto a la exploración de otros síntomas neurológicos, encontramos hiperreflexia generalizada y signo de Babinski de manera bilateral; sin embargo, no presentaba disminución de la fuerza. Los exámenes de laboratorio iniciales solo demostraron positividad para gonadotropina coriónica humana. La evaluación obstétrica demostró un embarazo de 15 semanas de gestación, observando un feto normal. Se llegó a un consenso con los familiares de primer grado y el embarazo fue interrumpido de manera terapéutica posterior a la primera línea de tratamiento empleado (véase más adelante).Se realizó una imagen por resonancia magnética (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>a y b) de encéfalo, encontrando múltiples lesiones hiperintensas bilaterales en distintas regiones de sustancia blanca como cuerpo calloso, corona radiada, regiones periventriculares, así como en núcleos de sustancia gris, como el núcleo caudado, además de regiones infratentoriales cerebelares.<elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia>La punción lumbar tenía una presión de apertura normal. Se obtuvo líquido cefalorraquídeo de consistencia fluida, transparente, incoloro, con proteínas de 77mg/dl, glucosa de 52mg/dl (glucosa sérica 89mg/dl) y ausencia de células. Se encontraron anticuerpos antinucleares moteado fino 1:2.560, sin alguna manifestación sistémica. El resto de los estudios solicitados (en busca de etiología paraneoplásica, infecciosa, autoinmune) no presentaba alteraciones.La valoración oftalmológica mediante angiografía con fluoresceína reveló oclusión de ramas de la arteria retiniana (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Las pruebas de audiometría evidenciaron disminución de la audición de manera bilateral con un patrón sensorioneural.<elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia>Se dio inicio a tratamiento con bolos de metilprednisolona 1g por día durante 5 días, con pobre respuesta clínica. Por esta razón, se comenzó el tratamiento con inmunoglobulina calculado a dosis estándar de 0,4mg/kg/día durante 5 días. Las manifestaciones conductuales fueron cambiando durante el tratamiento con inmunoglobulina. La actitud plácida continuó a lo largo de la evolución; sin embargo, las conductas dirigidas a metas se incrementaron; además, observamos una mejora cualitativa en la atención. Un efecto inesperado es que la paciente comenzó a presentar labilidad afectiva, pasando por la incontinencia afectiva y desarrollando un claro afecto seudobulbar (es decir, una pérdida del control de la expresión emocional, con episodios de risa y llanto involuntarios, y sin relación con el estado emocional subjetivo de la paciente; a manera de ejemplo, comenzaba a reírse de manera exagerada en el momento en que interactuaba con el médico y esto le generaba vergüenza, constantemente expresaba que «no deseaba reírse y que no se reía del personal médico, que esto era incontrolable»). La cuantificación en escala PLACS para risa y llanto patológico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120">8</a> fue de 15 puntos, de los cuales 11 correspondieron al apartado de risa patológica y 4 al de llanto patológico.En la primera valoración (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>) por parte del Servicio de Neuropsicología, antes del tratamiento con metilprednisolona, se encontraron datos consistentes con la pérdida de iniciativa y la baja reactividad a estímulos de entorno, así como una alteración de la atención, lo cual generaba de manera secundaria una alteración del lenguaje expresivo (lenguaje espontáneo muy reducido, con conservación primaria del lenguaje automático, repetición y denominación), de la comprensión del lenguaje, de la memoria y las funciones ejecutivas.<elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia>En la segunda valoración neuropsicológica, realizada posterior al tratamiento con inmunoglobulina, logró cooperar en mayor medida respecto a la primera valoración. Si bien los puntajes en las baterías neuropsicológicas permanecieron cuantitativamente similares, su desempeño cualitativo fue mejor. El reporte de la segunda valoración fue el siguiente: «Se observa a una paciente con un cuadro neuropsicológico moderado a severo, caracterizado por adinamia, alteraciones en la atención, memoria, praxias constructivas y funciones ejecutivas. A diferencia de la evaluación anterior, se observa una elevación en la actividad, atención a estímulos interferentes, dependencia ambiental, placidez y anosodiaforia».En la valoración ambulatoria de seguimiento, 3 meses posterior al egreso hospitalario, el estado neuropsiquiátrico de la paciente había mejorado considerablemente, persistiendo de manera franca la afección prefrontal (principalmente dominio ejecutivo y dependencia ambiental), así como la risa y el llanto patológico. En este período de seguimiento la paciente era dependiente para las actividades complejas de la vida diaria y comenzaba a desempeñar algunas funciones básicas de la vida diaria de manera independiente.Discusión y conclusionesEl caso que hemos presentado ilustra algunas características relevantes del síndrome de Susac. En primer lugar, se cumple la tríada caracterizada por encefalopatía, pérdida de agudeza auditiva sensorial y afección visual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100">4</a>. En segundo lugar, se trata de un caso que probablemente obtuvo su máxima expresión fenotípica debido al embarazo de la paciente, hay algunos reportes de caso en donde se describe esta relación; sin embargo, debido al nivel de evidencia, no podemos llegar a conclusiones causales al respecto<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130">10,11</a>. En tercer lugar, se demostró la respuesta clínica con el tratamiento inmunomodulador implementado en 2 tiempos. Centraremos nuestra discusión en los ámbitos neuropsiquiátricos.Como ya se ha comentado, el término encefalopatía se refiere únicamente a una afección difusa del encéfalo y no hay un consenso en la definición de este término desde el punto de vista clínico, por lo cual, durante el abordaje clínico, se requiere de una descripción más detallada, particularmente de las alteraciones neuropsiquiátricas, ya que estas con frecuencia son consideradas como de naturaleza «no orgánica» o puramente «psicológica». Sin embargo, un análisis clínico basado en evidencia puede demostrar que las alteraciones del presente caso están estrechamente vinculadas al daño cerebral objetivo que se engloba con el término «encefalopatía». La paciente presentó alteraciones en la atención, la memoria episódica y la memoria semántica, así como en las praxias y las funciones ejecutivas. Esto es congruente con la literatura publicada hasta el momento. Los dominios cognitivos afectados que han sido descritos en los reportes de caso son: déficits atencionales, alteraciones en lenguaje, afección mnésica episódica y semántica, tareas visuoespaciales, pensamiento concreto, impulsividad y retardo psicomotor, principalmente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140">12,13</a>.Ahora bien, algunas de las manifestaciones neuropsiquiátricas de este caso no han sido descritas hasta el momento en el contexto del síndrome de Susac, por lo cual ameritan su propia discusión: nos referimos a los elementos de un síndrome de Klüver-Bucy (parcial), al síndrome apático y al fenómeno de risa y llanto patológico. Los 3 fenómenos están ligados a una base neuroanatómica bien documentada en la literatura científica y los abordaremos a continuación:<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005">1.La placidez se describe clásicamente en el síndrome de Klüver-Bucy<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0165">14</a>, así como las conductas de hiperoralidad referidas por el familiar. Aunque en el caso que nos ocupa no hay una lesión bilateral de la amígdala del lóbulo temporal, hay que recordar que la afección de múltiples tractos de sustancia blanca puede generar fenómenos de desconexión corticolímbica. La amígdala del lóbulo temporal establece conexiones con la corteza orbitofrontal mediante la sustancia blanca del fascículo uncinado. En nuestra paciente, hay múltiples lesiones en la sustancia blanca del lóbulo frontal, capaces de alterar la conectividad frontolímbica correspondiente al circuito basolateral de la amígdala. La placidez y la hiperoralidad como tal no han sido descritas en el síndrome de Susac, aunque pudieran pertenecer a la categoría de cambios de la personalidad presentes en el 12% de los casos.</li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010">2.La definición de apatía según Levy y Dubois<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155">15</a> consiste en una reducción de conductas dirigidas a metas respecto a un basal previo y se divide en 3 dimensiones: a) apatía debida a fallas en el procesamiento emocional-afectivo; b) apatía debida a fallas en el procesamiento cognitivo y la categoría más grave de los 3, y c) apatía por una deficiencia en la autoactivación. En el caso que describimos, la paciente contaba con una mezcla de componentes de procesamiento cognitivo y de autoactivación según el análisis de la escala APADEM-NH y la calidad conductual observada durante la exploración. Las regiones anatómicas descritas en estos 2 subtipos de apatía corresponden a la corteza prefrontal dorsolateral y sus eferencias subcorticales, como el núcleo caudado dorsal y el núcleo dorsomedial del tálamo (lo cual se asocia al procesamiento cognitivo), además de corteza medial prefrontal (correspondiente al proceso de autoactivación). En el presente caso se observó una disminución del volumen cerebral en la corteza frontal medial y lesiones en la sustancia blanca del lóbulo frontal capaces de interrumpir las conexiones entre el circuito prefrontal dorsolateral y sus eferencias estriato-talámicas. La apatía ha sido descrita en algunos casos de síndrome de Susac, presentándose hasta en el 12%<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085">1</a>.</li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015">3.Por último, el afecto seudobulbar o risa y llanto patológico se define como episodios de risa o llanto incontrolable inapropiados para las circunstancias en las que se encuentra el paciente e incongruentes con el monitoreo subjetivo del estado emocional. Algunos autores proponen que esto puede tratarse de un continuo desde la labilidad afectiva hasta el afecto seudobulbar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160">16</a>; la alteración radica en una pérdida del control voluntario sobre la expresión emocional; esto se debe a procesos de desconexión. La vía descrita clásicamente es la conexión cortico-ponto-cerebelosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160">16</a>. En este caso, vemos múltiples zonas afectadas que involucran este tracto. El afecto seudobulbar no ha sido descrito previamente en el síndrome de Susac. Podría englobarse en el apartado de trastornos emocionales (ya que corresponde a un trastorno de la expresión emocional), los cuales están presentes en el 19%.</li></ul>El proceso mediante el que se generan los síndromes neuropsiquiátricos en este caso es mediante desconexión de distintas regiones anatómicas, por lo que es esperable que, al igual que con las evaluaciones cognitivas que se han descrito, los síndromes neuropsiquiátricos de esta entidad sean heterogéneos dependiendo de las estructuras anatómicas lesionadas. Consideramos que la descripción neuropsiquiátrica de este caso en particular puede contribuir a darle más visibilidad al síndrome de Susac en el contexto de los trastornos mentales y del comportamiento.Por último, es importante mencionar que este caso nos deja varias enseñanzas. Primero: la relevancia de la exploración mental y conductual en los pacientes con cuadros «atípicos» nos permitirán realizar un adecuado abordaje y diagnóstico. Segundo, la observación clínica nos llevará a la generación de hipótesis y la comprensión del funcionamiento del sistema nervioso. Tercero, con este caso podemos ampliar nuestro panorama clínico en pacientes que presentan de este síndrome.Conflicto de interesesNingún autor presentó algún conflicto de interés." 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Hay pocos casos descritos con sintomatología neuropsiquiátrica como la sintomatología principal. Presentamos un caso de síndrome de Susac, que corresponde a una mujer de 34 años, con predominio de sintomatología neuropsiquiátrica, caracterizada por un síndrome de Klüver-Bucy parcial, un síndrome apático, risa y llanto patológico y alteraciones cognitivas de predominio atencional; dichos síntomas mejoraron cualitativamente con el uso de terapia inmunológica. Este caso revela la importancia de las manifestaciones neuropsiquiátricas como presentación clínica en pacientes con entidades neurológicas." ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "Susac syndrome is a rare clinical condition, possibly mediated by an autoimmune process; the classic triad is composed of retinopathy, decreased hearing acuity and neuropsychiatric symptoms (encephalopathy). There are few cases reported with neuropsychiatric symptoms as the main manifestation. We present a case of Susac syndrome in a 34-year-old female with a predominance of neuropsychiatric symptoms, characterised by partial Klüver-Bucy syndrome, apathy syndrome, pathological laughter and crying, and cognitive dysfunction predominantly affecting attention, which showed a qualitative improvement with the use of immunological therapy. This case report highlights the importance of neuropsychiatric manifestations as clinical presentation in patients with neurological conditions." ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1666 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 436452 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Imagen por resonancia magnética del cerebro. a) Cortes sagital y axial en secuencia FLAIR (fluid-attenuated inversion recovery) en donde se observan lesiones hiperintensas en cuerpo calloso snow balls, corona radiada y regiones periventriculares. b) Cortes coronal y axial en secuencia T2, en donde se observa pérdida de volumen de estructuras hipocampales e hiperintensidades en corona radiada y núcleos de la base." ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 511 "Ancho" => 750 "Tamanyo" => 31494 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Fondo de ojo (izquierdo) con técnica de angiografía con fluoresceína en donde se observa vasculitis oclusiva." ] ] 2 => array:8 [ "identificador" => "tbl0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "at1" "detalle" => "Tabla " "rol" => "short" ] ] "tabla" => array:2 [ "leyenda" => "Fuente: Nasreddine et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125">9</a>." 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entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Visuoespacial/ejecutiva \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/5 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Visuoespacial/ejecutiva \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">1/5 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Identificación (denominación) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">1/3 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Identificación (denominación) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">1/3 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Atención (dígitos) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/2 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Atención (dígitos) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/2 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Atención (serie de letras) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/1 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Atención (serie de letras) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/1 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Atención (restas sucesivas) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/3 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Atención (restas sucesivas) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/3 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Lenguaje (repetición) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/2 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Lenguaje (repetición) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/2 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Lenguaje (fluidez) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/1 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Lenguaje (fluidez) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/1 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Abstracción \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/2 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Abstracción \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/2 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Recuerdo diferido \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/5 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Recuerdo diferido \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">0/5 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Orientación \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">1/6 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Orientación \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">2/6 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Total \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">2+1=3/30 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Total \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">4+1=5/30 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab2594127.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Desempeño pretratamiento (día 2 de estancia intrahospitalaria) y postratamiento (día 20 de estancia intrahospitalaria) en el Montreal Cognitive Assesment Battery" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:16 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0085" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Characteristics of Susac syndrome: A review of all reported cases" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "J. 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Reporte de caso

Neuropsychiatry of Susac Syndrome: a Case Report

Ramiro Gilberto Ruiz-Garcíaa,

Autor para correspondencia

ramiroruizg@gmail.com

Autor para correspondencia.

, Jacobo Chacón-Gonzáleza, Leo Baylissb, Jesús Ramírez-Bermúdeza

a Unidad de Neuropsiquiatría, Instituto Nacional de Neurología y Neurocirugía Manuel Velasco Suarez, Ciudad de México, México

b Servicio de Neurología, Instituto Nacional de Neurología y Neurocirugía Manuel Velasco Suarez, Ciudad de México, México

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En 1979&#44; Susac<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> describe nuevamente esta entidad cl&#237;nica y en la d&#233;cada siguiente se le denomin&#243; s&#237;ndrome de Susac&#46; Esta entidad se caracteriza por afecci&#243;n a las arterias de peque&#241;o calibre en el cerebro&#44; el o&#237;do interno y la retina&#44; por lo que su tr&#237;ada cl&#237;nica cl&#225;sica se compone de&#58; encefalopat&#237;a con o sin d&#233;ficit neurol&#243;gico focal&#44; p&#233;rdida de agudeza auditiva sensorial y afecci&#243;n visual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; De manera inicial&#44; esta tr&#237;ada se presenta aproximadamente en el 20&#37; de los pacientes&#59; sin embargo&#44; la cifra incrementa a 70&#37; conforme evoluciona el padecimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Recientemente&#44; se publicaron los criterios diagn&#243;sticos del s&#237;ndrome&#44; lo que ayudar&#225; al estudio de esta entidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estado conocido como encefalopat&#237;a se relaciona con un deterioro de las funciones mentales&#44; lo cual puede generar manifestaciones neuropsiqui&#225;tricas&#46; En el s&#237;ndrome de Susac se han descrito las siguientes&#58; deterioro cognitivo en el 48&#37; de los casos&#44; confusi&#243;n en el 39&#37;&#44; trastornos emocionales en el 16&#37;&#44; cambios conductuales en el 15&#37;&#44; cambios de la personalidad en 12&#37;&#44; apat&#237;a en el 12&#37; y psicosis en el 10&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Estas cifras se basan en una revisi&#243;n retrospectiva de todos los casos reportados hasta el 2013&#46; Esta revisi&#243;n muestra que las manifestaciones neuropsiqui&#225;tricas&#44; es decir&#44; las alteraciones mentales y del comportamiento&#44; son frecuentes&#44; pero se requieren descripciones cl&#237;nicas m&#225;s detalladas acerca de los modos de presentaci&#243;n de estas manifestaciones&#44; ya que&#44; sin una orientaci&#243;n adecuada&#44; las alteraciones mentales y del comportamiento pueden ser una fuente de confusi&#243;n diagn&#243;stica&#46; Es frecuente que los pacientes neurol&#243;gicos con s&#237;ntomas neuropsiqui&#225;tricos sean enviados a hospitales psiqui&#225;tricos sin un adecuado diagn&#243;stico diferencial&#46; El prop&#243;sito de este art&#237;culo es presentar un caso cl&#237;nico de s&#237;ndrome de Susac para describir con claridad la naturaleza de las alteraciones mentales y del comportamiento&#44; para analizarlo con las herramientas de una revisi&#243;n bibliogr&#225;fica centrada en la dimensi&#243;n neuropsiqui&#225;trica del problema&#46; Al categorizar de manera adecuada la sintomatolog&#237;a neuropsiqui&#225;trica aguda&#44; m&#225;s all&#225; del concepto general de &#171;encefalopat&#237;a&#187;&#44; se puede mejorar la sospecha cl&#237;nica y la identificaci&#243;n del s&#237;ndrome para obtener un mayor n&#250;mero de reportes cient&#237;ficos&#46; La descripci&#243;n neuropsiqui&#225;trica de este caso puede contribuir a darle m&#225;s visibilidad al s&#237;ndrome de Susac en el contexto de los trastornos mentales y del comportamiento&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto a las consideraciones &#233;ticas&#44; se cont&#243; con la autorizaci&#243;n tanto del familiar de primer grado como de la paciente mediante consentimiento informado&#44; garantizando la confidencialidad de los datos&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Presentaci&#243;n del caso cl&#237;nico</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de una mujer de 34 a&#241;os&#44; mexicana&#44; con 6 a&#241;os de escolaridad&#44; diestra&#44; sin antecedentes de enfermedades sist&#233;micas&#44; neurol&#243;gicas o psiqui&#225;tricas previos&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Seis meses antes de su internamiento present&#243; un cuadro incapacitante de v&#233;rtigo durante 3 d&#237;as y 2 meses antes de la hospitalizaci&#243;n curs&#243; con un cuadro de <span class="elsevierStyleItalic">tinnitus</span> en el o&#237;do derecho durante 2 d&#237;as&#46; La sintomatolog&#237;a se autolimit&#243; y no requiri&#243; manejo m&#233;dico&#46; Un mes antes del internamiento&#44; la pareja de la paciente observ&#243; cambios conductuales de inicio subagudo&#44; caracterizados por desorientaci&#243;n visuoespacial&#44; apat&#237;a y dificultad para el inicio de la marcha&#46; En un par de ocasiones tambi&#233;n observaron conductas de hiperoralidad&#46; Por estos motivos fue hospitalizada en un centro de referencia neurol&#243;gico&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante la primera valoraci&#243;n neuropsiqui&#225;trica&#44; la paciente se encontraba despierta &#40;con ciclo sue&#241;o vigilia conservado&#41;&#44; con dificultad para mantener la atenci&#243;n&#59; se distra&#237;a con est&#237;mulos ambientales&#46; A pesar del estr&#233;s impl&#237;cito en su condici&#243;n m&#233;dica y las dificultades e incomodidades de la hospitalizaci&#243;n&#44; ten&#237;a una actitud pl&#225;cida&#58; por ejemplo&#44; mostraba una sonrisa estereotipada&#44; inusual dentro del contexto hospitalario y la circunstancia de su enfermedad&#46; Esto&#44; aunado al reporte previo de hiperoralidad&#44; llev&#243; a la consideraci&#243;n de un s&#237;ndrome de Kl&#252;ver-Bucy parcial&#46; La psicomotricidad de la paciente estaba muy disminuida&#44; aunque ocasionalmente presentaba fen&#243;menos de dependencia ambiental &#40;tomaba los objetos que estaban cerca de ella para explorarlos a pesar de recibir instrucciones de no tomarlos&#41;&#46; No emit&#237;a habla de manera espont&#225;nea&#44; solamente al ser interrogada&#44; sus respuestas eran parcas&#44; con aumento en la latencia de respuesta&#46; El volumen de la voz era bajo y mon&#243;tono&#46; Su discurso ten&#237;a un pobre contenido&#44; emit&#237;a generalmente respuestas monosil&#225;bicas&#59; a pesar de distraerse f&#225;cilmente con los est&#237;mulos del entorno&#44; cuando se la interrogaba sobre gustos en particular para tratar de estimularla no demostraba inter&#233;s&#59; no presentaba reacciones emocionales conductuales en un inicio&#44; m&#225;s all&#225; de la actitud pl&#225;cida&#46; Se aplic&#243; la escala de apat&#237;a APADEM-NH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; en la cual obtuvo un puntaje positivo en 42 reactivos&#44; relacionados a las dimensiones de inercia cognitiva y conductas autogeneradas&#46; De esta manera&#44; se diagnostic&#243; un s&#237;ndrome de apat&#237;a con caracter&#237;sticas cognitivas y de autoactivaci&#243;n&#46; Con respecto a la exploraci&#243;n de otros s&#237;ntomas neurol&#243;gicos&#44; encontramos hiperreflexia generalizada y signo de Babinski de manera bilateral&#59; sin embargo&#44; no presentaba disminuci&#243;n de la fuerza&#46; Los ex&#225;menes de laboratorio iniciales solo demostraron positividad para gonadotropina cori&#243;nica humana&#46; La evaluaci&#243;n obst&#233;trica demostr&#243; un embarazo de 15 semanas de gestaci&#243;n&#44; observando un feto normal&#46; Se lleg&#243; a un consenso con los familiares de primer grado y el embarazo fue interrumpido de manera terap&#233;utica posterior a la primera l&#237;nea de tratamiento empleado &#40;v&#233;ase m&#225;s adelante&#41;&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una imagen por resonancia magn&#233;tica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>a y b&#41; de enc&#233;falo&#44; encontrando m&#250;ltiples lesiones hiperintensas bilaterales en distintas regiones de sustancia blanca como cuerpo calloso&#44; corona radiada&#44; regiones periventriculares&#44; as&#237; como en n&#250;cleos de sustancia gris&#44; como el n&#250;cleo caudado&#44; adem&#225;s de regiones infratentoriales cerebelares&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La punci&#243;n lumbar ten&#237;a una presi&#243;n de apertura normal&#46; Se obtuvo l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo de consistencia fluida&#44; transparente&#44; incoloro&#44; con prote&#237;nas de 77<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; glucosa de 52<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;glucosa s&#233;rica 89<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#41; y ausencia de c&#233;lulas&#46; Se encontraron anticuerpos antinucleares moteado fino 1&#58;2&#46;560&#44; sin alguna manifestaci&#243;n sist&#233;mica&#46; El resto de los estudios solicitados &#40;en busca de etiolog&#237;a paraneopl&#225;sica&#44; infecciosa&#44; autoinmune&#41; no presentaba alteraciones&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La valoraci&#243;n oftalmol&#243;gica mediante angiograf&#237;a con fluoresce&#237;na revel&#243; oclusi&#243;n de ramas de la arteria retiniana &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Las pruebas de audiometr&#237;a evidenciaron disminuci&#243;n de la audici&#243;n de manera bilateral con un patr&#243;n sensorioneural&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se dio inicio a tratamiento con bolos de metilprednisolona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g por d&#237;a durante 5 d&#237;as&#44; con pobre respuesta cl&#237;nica&#46; Por esta raz&#243;n&#44; se comenz&#243; el tratamiento con inmunoglobulina calculado a dosis est&#225;ndar de 0&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a durante 5 d&#237;as&#46; Las manifestaciones conductuales fueron cambiando durante el tratamiento con inmunoglobulina&#46; La actitud pl&#225;cida continu&#243; a lo largo de la evoluci&#243;n&#59; sin embargo&#44; las conductas dirigidas a metas se incrementaron&#59; adem&#225;s&#44; observamos una mejora cualitativa en la atenci&#243;n&#46; Un efecto inesperado es que la paciente comenz&#243; a presentar labilidad afectiva&#44; pasando por la incontinencia afectiva y desarrollando un claro afecto seudobulbar &#40;es decir&#44; una p&#233;rdida del control de la expresi&#243;n emocional&#44; con episodios de risa y llanto involuntarios&#44; y sin relaci&#243;n con el estado emocional subjetivo de la paciente&#59; a manera de ejemplo&#44; comenzaba a re&#237;rse de manera exagerada en el momento en que interactuaba con el m&#233;dico y esto le generaba verg&#252;enza&#44; constantemente expresaba que &#171;no deseaba re&#237;rse y que no se re&#237;a del personal m&#233;dico&#44; que esto era incontrolable&#187;&#41;&#46; La cuantificaci&#243;n en escala PLACS para risa y llanto patol&#243;gico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> fue de 15 puntos&#44; de los cuales 11 correspondieron al apartado de risa patol&#243;gica y 4 al de llanto patol&#243;gico&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la primera valoraci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41; por parte del Servicio de Neuropsicolog&#237;a&#44; antes del tratamiento con metilprednisolona&#44; se encontraron datos consistentes con la p&#233;rdida de iniciativa y la baja reactividad a est&#237;mulos de entorno&#44; as&#237; como una alteraci&#243;n de la atenci&#243;n&#44; lo cual generaba de manera secundaria una alteraci&#243;n del lenguaje expresivo &#40;lenguaje espont&#225;neo muy reducido&#44; con conservaci&#243;n primaria del lenguaje autom&#225;tico&#44; repetici&#243;n y denominaci&#243;n&#41;&#44; de la comprensi&#243;n del lenguaje&#44; de la memoria y las funciones ejecutivas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la segunda valoraci&#243;n neuropsicol&#243;gica&#44; realizada posterior al tratamiento con inmunoglobulina&#44; logr&#243; cooperar en mayor medida respecto a la primera valoraci&#243;n&#46; Si bien los puntajes en las bater&#237;as neuropsicol&#243;gicas permanecieron cuantitativamente similares&#44; su desempe&#241;o cualitativo fue mejor&#46; El reporte de la segunda valoraci&#243;n fue el siguiente&#58; &#171;Se observa a una paciente con un cuadro neuropsicol&#243;gico moderado a severo&#44; caracterizado por adinamia&#44; alteraciones en la atenci&#243;n&#44; memoria&#44; praxias constructivas y funciones ejecutivas&#46; A diferencia de la evaluaci&#243;n anterior&#44; se observa una elevaci&#243;n en la actividad&#44; atenci&#243;n a est&#237;mulos interferentes&#44; dependencia ambiental&#44; placidez y anosodiaforia&#187;&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la valoraci&#243;n ambulatoria de seguimiento&#44; 3 meses posterior al egreso hospitalario&#44; el estado neuropsiqui&#225;trico de la paciente hab&#237;a mejorado considerablemente&#44; persistiendo de manera franca la afecci&#243;n prefrontal &#40;principalmente dominio ejecutivo y dependencia ambiental&#41;&#44; as&#237; como la risa y el llanto patol&#243;gico&#46; En este per&#237;odo de seguimiento la paciente era dependiente para las actividades complejas de la vida diaria y comenzaba a desempe&#241;ar algunas funciones b&#225;sicas de la vida diaria de manera independiente&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n y conclusiones</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso que hemos presentado ilustra algunas caracter&#237;sticas relevantes del s&#237;ndrome de Susac&#46; En primer lugar&#44; se cumple la tr&#237;ada caracterizada por encefalopat&#237;a&#44; p&#233;rdida de agudeza auditiva sensorial y afecci&#243;n visual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En segundo lugar&#44; se trata de un caso que probablemente obtuvo su m&#225;xima expresi&#243;n fenot&#237;pica debido al embarazo de la paciente&#44; hay algunos reportes de caso en donde se describe esta relaci&#243;n&#59; sin embargo&#44; debido al nivel de evidencia&#44; no podemos llegar a conclusiones causales al respecto<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span></a>&#46; En tercer lugar&#44; se demostr&#243; la respuesta cl&#237;nica con el tratamiento inmunomodulador implementado en 2 tiempos&#46; Centraremos nuestra discusi&#243;n en los &#225;mbitos neuropsiqui&#225;tricos&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como ya se ha comentado&#44; el t&#233;rmino encefalopat&#237;a se refiere &#250;nicamente a una afecci&#243;n difusa del enc&#233;falo y no hay un consenso en la definici&#243;n de este t&#233;rmino desde el punto de vista cl&#237;nico&#44; por lo cual&#44; durante el abordaje cl&#237;nico&#44; se requiere de una descripci&#243;n m&#225;s detallada&#44; particularmente de las alteraciones neuropsiqui&#225;tricas&#44; ya que estas con frecuencia son consideradas como de naturaleza &#171;no org&#225;nica&#187; o puramente &#171;psicol&#243;gica&#187;&#46; Sin embargo&#44; un an&#225;lisis cl&#237;nico basado en evidencia puede demostrar que las alteraciones del presente caso est&#225;n estrechamente vinculadas al da&#241;o cerebral objetivo que se engloba con el t&#233;rmino &#171;encefalopat&#237;a&#187;&#46; La paciente present&#243; alteraciones en la atenci&#243;n&#44; la memoria epis&#243;dica y la memoria sem&#225;ntica&#44; as&#237; como en las praxias y las funciones ejecutivas&#46; Esto es congruente con la literatura publicada hasta el momento&#46; Los dominios cognitivos afectados que han sido descritos en los reportes de caso son&#58; d&#233;ficits atencionales&#44; alteraciones en lenguaje&#44; afecci&#243;n mn&#233;sica epis&#243;dica y sem&#225;ntica&#44; tareas visuoespaciales&#44; pensamiento concreto&#44; impulsividad y retardo psicomotor&#44; principalmente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">12&#44;13</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ahora bien&#44; algunas de las manifestaciones neuropsiqui&#225;tricas de este caso no han sido descritas hasta el momento en el contexto del s&#237;ndrome de Susac&#44; por lo cual ameritan su propia discusi&#243;n&#58; nos referimos a los elementos de un s&#237;ndrome de Kl&#252;ver-Bucy &#40;parcial&#41;&#44; al s&#237;ndrome ap&#225;tico y al fen&#243;meno de risa y llanto patol&#243;gico&#46; Los 3 fen&#243;menos est&#225;n ligados a una base neuroanat&#243;mica bien documentada en la literatura cient&#237;fica y los abordaremos a continuaci&#243;n&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">1&#46;</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La placidez se describe cl&#225;sicamente en el s&#237;ndrome de Kl&#252;ver-Bucy<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0165"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#44; as&#237; como las conductas de hiperoralidad referidas por el familiar&#46; Aunque en el caso que nos ocupa no hay una lesi&#243;n bilateral de la am&#237;gdala del l&#243;bulo temporal&#44; hay que recordar que la afecci&#243;n de m&#250;ltiples tractos de sustancia blanca puede generar fen&#243;menos de desconexi&#243;n corticol&#237;mbica&#46; La am&#237;gdala del l&#243;bulo temporal establece conexiones con la corteza orbitofrontal mediante la sustancia blanca del fasc&#237;culo uncinado&#46; En nuestra paciente&#44; hay m&#250;ltiples lesiones en la sustancia blanca del l&#243;bulo frontal&#44; capaces de alterar la conectividad frontol&#237;mbica correspondiente al circuito basolateral de la am&#237;gdala&#46; La placidez y la hiperoralidad como tal no han sido descritas en el s&#237;ndrome de Susac&#44; aunque pudieran pertenecer a la categor&#237;a de cambios de la personalidad presentes en el 12&#37; de los casos&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">2&#46;</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La definici&#243;n de apat&#237;a seg&#250;n Levy y Dubois<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a> consiste en una reducci&#243;n de conductas dirigidas a metas respecto a un basal previo y se divide en 3 dimensiones&#58; <span class="elsevierStyleItalic">a&#41;</span> apat&#237;a debida a fallas en el procesamiento emocional-afectivo&#59; <span class="elsevierStyleItalic">b&#41;</span> apat&#237;a debida a fallas en el procesamiento cognitivo y la categor&#237;a m&#225;s grave de los 3&#44; y <span class="elsevierStyleItalic">c&#41;</span> apat&#237;a por una deficiencia en la autoactivaci&#243;n&#46; En el caso que describimos&#44; la paciente contaba con una mezcla de componentes de procesamiento cognitivo y de autoactivaci&#243;n seg&#250;n el an&#225;lisis de la escala APADEM-NH y la calidad conductual observada durante la exploraci&#243;n&#46; Las regiones anat&#243;micas descritas en estos 2 subtipos de apat&#237;a corresponden a la corteza prefrontal dorsolateral y sus eferencias subcorticales&#44; como el n&#250;cleo caudado dorsal y el n&#250;cleo dorsomedial del t&#225;lamo &#40;lo cual se asocia al procesamiento cognitivo&#41;&#44; adem&#225;s de corteza medial prefrontal &#40;correspondiente al proceso de autoactivaci&#243;n&#41;&#46; En el presente caso se observ&#243; una disminuci&#243;n del volumen cerebral en la corteza frontal medial y lesiones en la sustancia blanca del l&#243;bulo frontal capaces de interrumpir las conexiones entre el circuito prefrontal dorsolateral y sus eferencias estriato-tal&#225;micas&#46; La apat&#237;a ha sido descrita en algunos casos de s&#237;ndrome de Susac&#44; present&#225;ndose hasta en el 12&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">3&#46;</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por &#250;ltimo&#44; el afecto seudobulbar o risa y llanto patol&#243;gico se define como episodios de risa o llanto incontrolable inapropiados para las circunstancias en las que se encuentra el paciente e incongruentes con el monitoreo subjetivo del estado emocional&#46; Algunos autores proponen que esto puede tratarse de un continuo desde la labilidad afectiva hasta el afecto seudobulbar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>&#59; la alteraci&#243;n radica en una p&#233;rdida del control voluntario sobre la expresi&#243;n emocional&#59; esto se debe a procesos de desconexi&#243;n&#46; La v&#237;a descrita cl&#225;sicamente es la conexi&#243;n cortico-ponto-cerebelosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>&#46; En este caso&#44; vemos m&#250;ltiples zonas afectadas que involucran este tracto&#46; El afecto seudobulbar no ha sido descrito previamente en el s&#237;ndrome de Susac&#46; Podr&#237;a englobarse en el apartado de trastornos emocionales &#40;ya que corresponde a un trastorno de la expresi&#243;n emocional&#41;&#44; los cuales est&#225;n presentes en el 19&#37;&#46;</p></li></ul></p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El proceso mediante el que se generan los s&#237;ndromes neuropsiqui&#225;tricos en este caso es mediante desconexi&#243;n de distintas regiones anat&#243;micas&#44; por lo que es esperable que&#44; al igual que con las evaluaciones cognitivas que se han descrito&#44; los s&#237;ndromes neuropsiqui&#225;tricos de esta entidad sean heterog&#233;neos dependiendo de las estructuras anat&#243;micas lesionadas&#46; Consideramos que la descripci&#243;n neuropsiqui&#225;trica de este caso en particular puede contribuir a darle m&#225;s visibilidad al s&#237;ndrome de Susac en el contexto de los trastornos mentales y del comportamiento&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por &#250;ltimo&#44; es importante mencionar que este caso nos deja varias ense&#241;anzas&#46; Primero&#58; la relevancia de la exploraci&#243;n mental y conductual en los pacientes con cuadros &#171;at&#237;picos&#187; nos permitir&#225;n realizar un adecuado abordaje y diagn&#243;stico&#46; Segundo&#44; la observaci&#243;n cl&#237;nica nos llevar&#225; a la generaci&#243;n de hip&#243;tesis y la comprensi&#243;n del funcionamiento del sistema nervioso&#46; Tercero&#44; con este caso podemos ampliar nuestro panorama cl&#237;nico en pacientes que presentan de este s&#237;ndrome&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ning&#250;n autor present&#243; alg&#250;n conflicto de inter&#233;s&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Valoraci&#243;n pretratamiento</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Valoraci&#243;n postratamiento</th></tr><tr title="table-row"><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Dominio&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Puntaje&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-head\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Dominio&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="center" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Puntaje&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Visuoespacial&#47;ejecutiva&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Visuoespacial&#47;ejecutiva&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">1&#47;5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Identificaci&#243;n &#40;denominaci&#243;n&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">1&#47;3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Identificaci&#243;n &#40;denominaci&#243;n&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">1&#47;3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Atenci&#243;n &#40;d&#237;gitos&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">0&#47;2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Atenci&#243;n &#40;d&#237;gitos&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Atenci&#243;n &#40;serie de letras&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Atenci&#243;n &#40;serie de letras&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
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                  \t\t\t\t">0&#47;1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Atenci&#243;n &#40;restas sucesivas&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
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                  \t\t\t\t">0&#47;3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Atenci&#243;n &#40;restas sucesivas&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Lenguaje &#40;repetici&#243;n&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
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                  \t\t\t\t">0&#47;2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lenguaje &#40;repetici&#243;n&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">0&#47;2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lenguaje &#40;fluidez&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">0&#47;1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lenguaje &#40;fluidez&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">0&#47;1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Abstracci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">0&#47;2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Abstracci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">0&#47;2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Recuerdo diferido&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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Información del artículo

ISSN: 00347450
Idioma original: Español

DOI:10.1016/j.rcp.2019.10.007

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2024 Noviembre	10	2	12
2024 Octubre	86	6	92
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2024 Junio	59	5	64
2024 Mayo	53	8	61
2024 Abril	43	14	57
2024 Marzo	71	17	88
2024 Febrero	92	6	98
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2023 Diciembre	76	4	80
2023 Noviembre	73	10	83
2023 Octubre	80	5	85
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2023 Julio	66	2	68
2023 Junio	55	4	59
2023 Mayo	89	0	89
2023 Abril	63	5	68
2023 Marzo	38	7	45
2023 Febrero	62	2	64
2023 Enero	44	8	52
2022 Diciembre	37	16	53
2022 Noviembre	38	6	44
2022 Octubre	27	6	33
2022 Septiembre	38	18	56
2022 Agosto	27	9	36
2022 Julio	28	8	36
2022 Junio	30	6	36
2022 Mayo	40	4	44
2022 Abril	33	16	49

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