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Nota clínica
Ausencia congénita unilateral del escafoides carpiano y displasia del hueso grande. A propósito de un caso
Unilateral congenital absence of the carpal scaphoid associated with dysplasia of the capitate. Presentation of a case
J.M. Gómez Fernándeza,
Autor para correspondencia
jgomezf@mc-mutual.com
mgofecot@gmail.com

Autor para correspondencia.
, J.M. Méndez Lópeza, F. Caracuel Redondob
a Unidad de la Mano, Servicio de Cirugía Ortopédica y Traumatología, MC-MUTUAL Hospital Sagrat Cor, Barcelona, España
b Servicio de Rehabilitación, MC-MUTUAL Hospital Sagrat Cor, Barcelona, España
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s&#237;ndrome de Holt-Horam &#40;defectos card&#237;acos y anomal&#237;as del miembro superior&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; o s&#237;ndrome TAR &#40;trombocitopenia-ausencia radio&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente que describimos a continuaci&#243;n&#44; no presenta anomal&#237;as asociadas ni otros defectos de desarrollo del esqueleto en el mismo miembro&#44; siendo el s&#233;ptimo caso de aplasia cong&#233;nita unilateral del escafoides carpiano de forma aislada y el primer caso asociado a displasia del hueso grande&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de un var&#243;n de 49 a&#241;os de edad&#44; traumat&#243;logo de profesi&#243;n y dedicado a Cirug&#237;a de la Mano traum&#225;tica en una Mutua de Accidentes de Trabajo&#44; que desde hace unos 20 a&#241;os viene presentando algias leves en mu&#241;eca derecha &#40;dominante&#41;&#44; aunque con episodios de &#171;sinovitis de sobrecarga&#187; relacionadas con la actividad laboral y que le han limitado parcialmente sus actividades&#44; requiriendo solamente tratamiento farmacol&#243;gico sintom&#225;tico y ocasional&#46; Hace 15 a&#241;os aproximadamente&#44; relata aparici&#243;n de acroparestesias en el territorio del nervio mediano&#44; que inicialmente aparecen tras grandes esfuerzos y de predominio nocturno&#44; pero paulatinamente se exacerban y se hacen continuas&#44; hasta el punto de presentar amiotrofia tenar con signo de Tinel evidente en la mu&#241;eca&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploraci&#243;n f&#237;sica&#44; el aspecto cl&#237;nico de la mano &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>A y B&#41; presenta m&#237;nimas diferencias con la contralateral&#44; como es una leve tumefacci&#243;n localizada en tabaquera anat&#243;mica que borra los relieves tendinosos que la limitan&#44; y leve aplanamiento tenar secundario al atrapamiento nervioso&#44; que en los &#250;ltimos a&#241;os la evoluci&#243;n es hacia la normalidad&#46; La movilidad articular es de 58&#176; de flexi&#243;n palmar y 40&#176; de flexi&#243;n dorsal&#44; siendo los valores de la izquierda de 60&#176; y 70&#176; respectivamente&#46; Para la mu&#241;eca derecha&#44; la desviaci&#243;n radial es de 10&#176; y la desviaci&#243;n cubital de 30&#176;&#59; comparada con los 20 y 35&#176; respectivamente de la mu&#241;eca izquierda&#46; La oposici&#243;n del pulgar en el lado derecho alcanza hasta la comisura interdigital entre 4&#176; y 5&#176; dedos&#44; mientras que en la izquierda llega hasta la base palmar del me&#241;ique&#46; No existe reducci&#243;n de la primera comisura&#44; con una abducci&#243;n radial y palmar igual bilateralmente&#46; La fuerza de garra de la mano derecha medida con dinam&#243;metro de Jamar es de 30 kg&#44; comparada con 55<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg de la izquierda&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio radiol&#243;gico de la mu&#241;eca derecha &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>C y D&#41; revela la total ausencia del escafoides&#44; junto con un hueso grande displ&#225;sico&#44; as&#237; como un trapecio y estiloides radial hipopl&#225;sicos&#46; Asimismo&#44; se aprecian cambios compensatorios en el carpo&#44; con migraci&#243;n proximal y traslaci&#243;n radial de la segunda fila del carpo&#46; El semilunar se articula proximalmente con el radio de forma anat&#243;mica&#44; con una b&#225;scula dorsal &#40;DISI&#41;&#44; y distalmente se articula con el ganchoso&#46; El hueso grande se articula con el radio al quedar el semilunar cubital a &#233;ste&#46; El &#237;ndice de la altura del carpo es de 0&#44;43 en la mu&#241;eca derecha&#44; y de 0&#44;60 en la izquierda&#44; es decir un 28&#37; menor en el lado con ausencia de escafoides&#46; Los espacios articulares intercarpianos y radiocarpianos est&#225;n desprovistos de cambios degenerativos&#46; La mu&#241;eca contralateral es completamente normal&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio por resonancia magn&#233;tica nuclear &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs&#46; 2</a>A&#44; B y C&#41; objetiva la existencia de un peque&#241;o rudimento del escafoides carpiano a modo de tejido fibroso denso&#44; una peque&#241;a lesi&#243;n osteocondral en el hueso grande que se articula con el radio&#44; esclerosis subcondral en trapecio y radio&#44; secundario probablemente <span class="elsevierStyleItalic">a impingement</span>&#44; una b&#225;scula en dorsiflexi&#243;n del semilunar &#40;patr&#243;n de inestabilidad dorsal del segmento intercalar DISI&#41; y leve edema en el nervio mediano&#46; Al respecto&#44; el estudio electromiogr&#225;fico detecta neuropat&#237;a severa por atrapamiento del nervio mediano en el t&#250;nel del carpo&#46; Dada la limitaci&#243;n funcional que presentaba&#44; es intervenido quir&#250;rgicamente&#44; procedi&#233;ndose a la liberaci&#243;n nerviosa del mediano mediante destechamiento endosc&#243;pico&#44; tras la cual desaparece el dolor neurop&#225;tico y las acroparestesias&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad&#44; el paciente est&#225; libre de s&#237;ntomas &#225;lgicos&#44; lo que le permite realizar sin limitaciones su actividad laboral diaria y deportiva&#44; sin problemas&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ausencia aislada del escafoides carpiano sin otras anomal&#237;as cong&#233;nitas es muy rara&#59; de hecho&#44; solo hemos encontrado en la bibliograf&#237;a&#44; 6 casos de lesi&#243;n aislada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;6</span></a>&#44; y ninguno asociado a displasia del hueso grande&#46; Se ha descrito en asociaci&#243;n con hipoplasia radial o del pulgar o con la ausencia de otros huesos del carpo&#44; o formando parte de s&#237;ndromes cong&#233;nitos &#40;VACTER&#44; HOLT-ORAM o TAR&#41;&#44; constituyendo &#233;stos la mayor&#237;a de los casos publicados en la literatura&#46; En 1953&#44; en un intento de clasificar las anomal&#237;as carpianas y tarsianas&#44; O&#8216;Rahilly<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> describe 4 categor&#237;as&#58; 1&#41; anomal&#237;as severas asociadas con anormalidades del segmento antebraquial o digitales&#44; o ambas&#59; 2&#41; fusiones&#59; 3&#41; casos de os&#237;culos accesorios&#44; incluyendo sesamoideos&#44; y 4&#41; casos de bipartici&#243;n&#46; Dentro del primer grupo&#44; describe la &#171;hemimelia radial&#187; como la ausencia del escafoides-trapecio-metacarpianopulgar&#46; Tambi&#233;n describe condiciones particulares en las cuales las partes proximal y distal del &#225;rea afecta no est&#225;n necesariamente afectas&#44; y las define como defectos intercalares&#46; La hemimelia radial intercalar es una peculiar condici&#243;n en la cual el defecto intercalar ocurre en la vertiente radial de la mu&#241;eca&#46; Generalmente hay una deficiencia radioestiloidea acompa&#241;ada de un subdesarrollo o fracaso del complejo escafoides-trapecio-metacarpiano&#46; Este autor relata una incidencia de ausencia de escafoides carpiano y pulgar del 80&#37;&#46; En 1962&#44; Davison<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> establece una clasificaci&#243;n de 6 grados diferentes de hipoplasia del escafoides carpiano&#44; desde una hipoplasia muy leve del primer radio hasta una mano de 4 dedos e hipoplasia radial&#46; Explica que el defecto es como resultado de un insulto embriol&#243;gico que afecta al esqueleto en una secuencia proximal distal&#46; No describe la eventualidad de ausencia de escafoides carpiano asociado a un pulgar normal&#46; En la clasificaci&#243;n de este autor&#44; la ausencia cong&#233;nita del escafoides siempre estaba asociada a una severa hipoplasia del pulgar&#46; La Federaci&#243;n de Sociedades de Cirug&#237;a de la Mano &#40;1999&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#44; divide en 7 categor&#237;as o grupos las malformaciones cong&#233;nitas de la mano&#46; La aplasia o hipoplasia del escafoides siempre la asocian con deficiencias del pulgar&#44; y la incluye en el primer grupo &#40;fracaso en el desarrollo de partes&#41;&#44; subgrupo 1b &#40;detenci&#243;n longitudinal deficiencia radial&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46; En 1999&#44; James et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>&#44; tras revisar una larga serie de casos de deficiencia longitudinal radial&#44; los autores no encuentran aplasia de escafoides carpiano con un pulgar normal&#46; Ser&#237;a probable esperar un colapso carpiano y cambios degenerativos en la mu&#241;eca en este caso de ausencia cong&#233;nita de escafoides&#44; pero no ha sido as&#237;&#46; En la literatura se han descrito dos casos de colapso carpiano asociado con anomal&#237;as de escafoides que desarrollan artropat&#237;a degenerativa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">16&#44;17</span></a>&#46; No creemos que el atrapamiento del nervio mediano &#40;s&#237;ndrome del t&#250;nel carpiano&#41; tenga su origen en la ausencia cong&#233;nita del escafoides&#44; con estrechamiento secundario del t&#250;nel carpiano&#44; ya que si fuera as&#237;&#44; tal proceso debutar&#237;a cl&#237;nicamente antes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>&#46; Debemos concluir diciendo que esta ausencia cong&#233;nita aislada del escafoides carpiano se caracteriza por su buena tolerancia a lo largo de la vida&#44; sin limitaciones laborales ni deportivas&#44; y que a pesar de la &#171;alteraci&#243;n biomec&#225;nica&#187; o adaptaci&#243;n arm&#243;nica del resto del carpo&#44; &#233;ste soporta las cargas transmitidas desde la mano al antebrazo&#46; Es interesante resaltar&#44; que el colapso producido encuentra una posici&#243;n de equilibrio bien tolerado&#44; probablemente porque el sistema ligamentoso garantiza una movilidad articular adecuada&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Nivel de evidencia</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nivel de evidencia IV&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Responsabilidades &#201;ticas</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Protecci&#243;n de personas y animales&#46;</span> Los autores declaran que para esta investigaci&#243;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Confidencialidad de los datos&#46;</span> Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&#243;n de datos de pacientes y que todos los pacientes incluidos en el estudio han recibido informaci&#243;n suficiente y han dado su consentimiento informado por escrito para participar en dicho estudio&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">Derecho a la privacidad y consentimiento informado&#46;</span> Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y&#47;o sujetos referidos en el art&#237;culo&#46; Este documento obra en poder del autor de correspondencia&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 18884415
Idioma original: Español
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