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Inicio Revista Española de Cirugía Ortopédica y Traumatología Fresado endomedular en la enfermedad de Ribbing
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Nota clínica
Fresado endomedular en la enfermedad de Ribbing
Intramedullary reaming in Ribbing disease
E. Noain-Sanza,
Autor para correspondencia
enoainsa@cfnavarra.es

Autor para correspondencia.
, J. Martínez de Morentin-Garrazaa, E. Eslava-Gurreab
a Departamento Cirugía Ortopédica y Traumatología, Hospital García Orcoyen, Estella, Navarra, España
b Departamento Radiología, Hospital García Orcoyen, Estella, Navarra, España
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1</a>A&#44; B&#41;&#46; En el TAC se aprecia que la lesi&#243;n llega a obstruir el canal endomedular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>C&#44; D&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La gammagraf&#237;a &#243;sea muestra tambi&#233;n aumento de captaci&#243;n en regi&#243;n distal de ambos f&#233;mures y peron&#233;s&#44; pero la mayor actividad se localiza en el tercio medio de tibia izquierda&#46; En la serie radiol&#243;gica &#243;sea se detectan lesiones esclerosantes endomedulares en dichas localizaciones de menor tama&#241;o y asintom&#225;ticas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>E&#41;&#46; La anal&#237;tica sangu&#237;nea de rutina muestra unos par&#225;metros normales &#40;hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n y prote&#237;na <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva&#44; fosfatasa alcalina&#44; hormona paratiroidea&#44; niveles de 1&#44;25 y 25 vitamina D&#41;&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial planteado ante una lesi&#243;n de estas caracter&#237;sticas se expone en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0010">tabla 1</a>&#44; pero sobre todo es con la enfermedad de Engelman-Camurati&#44; una entidad parecida de inicio en edad infantil&#44; progresiva y con una trasmisi&#243;n hereditaria definida&#46; Se han descrito unos pocos casos en la literatura de c&#243;mo un fresado quir&#250;rgico para rehacer el canal endomedular es muy efectivo para el alivio del dolor cuando este es muy intenso&#46; Con la sospecha de enfermedad de Ribbing se decide realizar dicho tratamiento&#46; El principal problema es dirigir el mismo de una forma centrada para evitar una falsa v&#237;a&#44; fracturar la tibia y hacer m&#225;s complicado el objetivo de la intervenci&#243;n&#46; Como el canal est&#225; totalmente ocupado no es posible pasar una gu&#237;a abotonada de fresado est&#225;ndar&#46; Por medio de una aguja roscada de suficiente longitud y con control de escopia alternativo antero&#47;posterior-lateral se consigue atravesar la zona de la lesi&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#46; Tras retirar la aguja roscada se pasan secuencialmente una broca &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>B&#41; y fresa manual de di&#225;metro mayor hasta poder introducir la gu&#237;a abotonada mediante la cual se realiza un fresado est&#225;ndar progresivo ensanchando el canal hasta 9&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C&#41;&#46; Se env&#237;an muestras de tejido obtenido del fresado para estudio histol&#243;gico y cultivo que son informados como hueso de caracter&#237;sticas normales y ausencia de crecimiento bacteriano&#46; La paciente&#44; una semana despu&#233;s de la intervenci&#243;n&#44; refiere tener un dolor de 0 en la escala EVA manteni&#233;ndose totalmente asintom&#225;tica a los 12 meses de la intervenci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 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Actualmente&#44; seg&#250;n Makita et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> la enfermedad de Ribbing puede representar una variaci&#243;n fenot&#237;pica del mismo trastorno y tener una trasmisi&#243;n hereditaria recesiva&#46; Afecta a adultos j&#243;venes y se produce una esclerosis con engrosamiento cortical endostal&#47;periostal progresivo de predominio en extremidades inferiores &#40;sobre todo tibias y f&#233;mures&#41; respetando met&#225;fisis y ep&#237;fisis&#46; Juntando las series de Seeger et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> y Beals et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> sumando 18 pacientes en total &#40;13 mujeres y 5 varones&#41; enumeran 15 tibias &#40;12 bilaterales&#41;&#44; 7 f&#233;mures &#40;5 bilaterales&#41; y 2 casos en el peron&#233;&#46; Nuestra paciente tiene afectaci&#243;n bilateral de f&#233;mures y peron&#233;s&#44; adem&#225;s de la tibia izquierda &#40;sintom&#225;tica&#41;&#46; El resto de publicaciones son casos aislados generalmente&#44; con afectaci&#243;n de f&#233;mur o tibia&#46; Por las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas puede confundirse con una osteomielitis cr&#243;nica&#44; una fractura por estr&#233;s u otras entidades expresadas en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0015">tabla 2</a>&#46; Se desconoce su evoluci&#243;n natural y normalmente se estabiliza con la edad&#46; Se caracteriza por dolor de intensidad variable cuyo origen no est&#225; claro&#44; Rubin<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> lo atribuy&#243; al atrapamiento intra&#243;seo de vasos sangu&#237;neos y Gaeta et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> al edema &#243;seo detectado en la resonancia magn&#233;tica&#46; Se han empleado los bifosfonatos como tratamiento&#44; pero est&#225; publicado un caso con empeoramiento de los s&#237;ntomas tras la administraci&#243;n de pamidronato endovenoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La progresi&#243;n puede llegar a obstruir el canal medular y si el dolor es insoportable Beals et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; Matas et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> y &#214;zt&#252;rkmen y Karamehmeto&#287;lu<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> publican casos de alivio completo tras un fresado endomedular basados en observaciones de Fallon et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> al haber pacientes que mejoraron tras raspado endomedular para la obtenci&#243;n de muestras para estudio anatomopatol&#243;gico&#46; Zhang et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> publican un caso con mejor&#237;a&#44; con perforaciones aisladas en un f&#233;mur&#44; pero sin mostrar im&#225;genes radiol&#243;gicas&#46; En la serie de Seeger et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> &#40;6 pacientes&#41; la biopsia muestra hueso cortical reactivo engrosado de caracter&#237;sticas normales con mayor n&#250;mero de osteocitos por unidad de superficie y canales haversianos disminuidos de tama&#241;o o cambios reactivos inespec&#237;ficos&#46; En nuestro caso el material obtenido del fresado fue informado como hueso de caracter&#237;sticas normales&#46; Mostramos un caso parecido al de Matas et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> detallando los pasos t&#233;cnicos quir&#250;rgicos empleados para evitar la posible complicaci&#243;n de fractura y falsa v&#237;a que puede producirse por la dificultad de traspasar el tap&#243;n &#243;seo escleroso como sucede en el caso de Beals et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Nos pareci&#243; suficiente un fresado del 9&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro de forma arbitraria&#44; salvo el art&#237;culo de Beals et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> que mencionan haber fresado un f&#233;mur hasta 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; no se indica en los otros trabajos hasta qu&#233; n&#250;mero llegar&#46; Matas et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> publican su caso con una evoluci&#243;n de 5 a&#241;os&#44; igual que el de &#214;zt&#252;rkmen y Karamehmeto&#287;lu<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; el publicado por Beals et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> 3 a&#241;os&#44; el nuestro tiene uno&#44; encontr&#225;ndose estos pacientes asintom&#225;ticos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0015"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen&#44; la enfermedad de Ribbing es una entidad benigna&#44; infrecuente&#44; caracterizada por una esclerosis endomedular endostal&#47;perostal de huesos largos predominando en extremidades inferiores&#46; Si el dolor es intenso&#44; el fresado endomedular ha demostrado su eficacia para el alivio de los s&#237;ntomas&#46; Mostramos de forma detallada los pasos quir&#250;rgicos que hemos seguido para evitar complicaciones fractura&#47;falsa v&#237;a&#46; Es arbitrario cu&#225;nto ensanchar el canal existiendo la posibilidad de recidiva&#44; a favor est&#225; que la enfermedad se estabiliza en la edad adulta&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Nivel de evidencia</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nivel de evidencia <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span>&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigaci&#243;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&#243;n de datos de pacientes y que todos los pacientes incluidos en el estudio han recibido informaci&#243;n suficiente y han dado su consentimiento informado por escrito para participar en dicho estudio&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y&#47;o sujetos referidos en el art&#237;culo&#46; Este documento obra en poder del autor de correspondencia&#46;</p></span></span></span>"
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                  \t\t\t\t">&#8226; Enfermedad de Engelmann-Camurati &#40;esclerosis diafisaria progresiva&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Esclerosis intramedular&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Fractura de estr&#233;s&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Osteomielitis&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Osteosarcoma&#44; adamantimoma&#44; displasia fibrosa&#44; histiocitosis&#44; linfoma&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Osteoma osteoide&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Melorreostosis&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Osteopetrosis&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Hiperfosfatemia familiar&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8226; Alteraciones metab&#243;licas-endocrinol&#243;gicas &#40;hiperfosfatemia familiar&#44; osteodistrofia renal&#44; intoxicaci&#243;n cr&#243;nica vit&#46; A&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></tbody></table>
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Enfermedad de Ribbing&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Displasia Engelmann-Camurati&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Comienzo tras madurez esquel&#233;tica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Inicio edad infantil&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Recesiva&#63;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Autos&#243;mica dominante gen 19q13&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">A veces sim&#233;trica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Sim&#233;trica-bilateral&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Sin actividad osteocl&#225;stica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Actividad osteocl&#225;stica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Progresiva en adulto joven&#44; estable&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Continuamente progresiva &#40;deformidad&#44; anemia&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Raro en extremidades superiores&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Afecta a extremidades superiores&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No afecta a huesos membranosos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Afecta a huesos membranosos &#40;cr&#225;neo&#44; v&#233;rtebras&#44; etc&#46;&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Información del artículo
ISSN: 18884415
Idioma original: Español
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