NOTA CLÍNICA
Seudoartrosis congénita de clavícula bilateral. Caso clínico
Bilateral congenital seudarthrosis of the clavicle. A clinical case
A. Nieto Gil
, A. Gómez Navalón, P. Zorrilla Ribot
Autor para correspondencia
Servicio de Traumatología y Cirugía Ortopédica, Hospital General Universitario de Ciudad Real, Ciudad Real, España
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Fuente: García-Elías et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> © Masson, S.A. 2007. Todos los derechos reservados.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "S. Parra, J.V. Orenga, M.J. Estarelles, A.D. Ghinea, A.J. Gomis" "autores" => array:5 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "S." "apellidos" => "Parra" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "J.V." "apellidos" => "Orenga" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "M.J." "apellidos" => "Estarelles" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "A.D." "apellidos" => "Ghinea" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "A.J." 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Entre los antecedentes familiares se detectó la presencia de «manchas café con leche» sugerentes de neurofibromatosis por parte de la abuela materna y una hermana.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el estudio realizado por Neuropediatría, no se encontraron alteraciones neurológicas en el paciente.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El niño fue derivado a consultas de traumatología por su pediatra por notarle una pequeña tumoración en ambas clavículas.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración presentó movilidad de cuello y brazos normales. Ausencia de asimetrías y se palparon pequeños nódulos a nivel del tercio medio de ambas clavículas. Los padres refirieron que en ningún momento desde el nacimiento presentó dolor ni déficit de movilidad.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la radiografía a la semana de edad (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>) se apreció imagen compatible con fractura versus seudoartrosis bilateral de clavículas. Se repitió el estudio, a los 4 meses (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>) pudiéndose observar la persistencia de la imagen de seudoartrosis de ambas clavículas. Dado que no se apreció consolidación ni existía antecedente de parto traumático ni traumatismo previo, se diagnosticó de seudoartrosis congénita de clavícula bilateral.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Discusión</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La pseudoartrosis congénita de clavícula es una patología rara de la que no hay mucha bibliografía, hay descritos unos 200 casos en la literatura, siendo más frecuente en niñas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La bilateralidad es muy infrecuente, hay publicados 7 casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su etiología aún no ha sido esclarecida con certeza. Algunos autores creen que es debido a un fallo en la consolidación de los dos centros de osificación de la clavícula<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Para otros se produciría por un defecto en el desarrollo embriológico durante los primeros estadios del mismo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. También se ha atribuido a una relación causal entre la posición de la cabeza fetal durante el parto cefálico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Algunos autores encuentran cierta relación entre la seudoartrosis congénita de clavícula y el síndrome del estrecho torácico superior<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, así como con el síndrome de Ehlers-Danlos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a><span class="elsevierStyleSup">.</span> y la neurofibromatosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque se han descrito casos de herencia autosómica, por lo general se presenta de forma esporádica. Sin embargo, existe una posible transmisión genética de tipo autosómica dominante. Además existen casos de afectación familiar. También se ha encontrado una relación con una microdeleción en el cromosoma 10p11.21p12<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico es clínico y radiológico. Se presenta como una deformidad indolora a nivel de la clavícula en ausencia de antecedente traumático obstétrico, ni déficit de movilidad. Suele diagnosticarse en los primeros años de vida debido al defecto estético que produce. Suele ser la madre la que se da cuenta de la tumoración.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la mayoría de los casos no es necesario realizar biopsia para confirmarlo. En la radiografía se observa afectación ósea en ambos extremos de la clavícula quedando el fragmento medial más ancho y anterior que el lateral.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el estudio anatomopatológico en el caso de tratarse de una seudoartrosis hipertrófica se pueden observar zonas de cartílago hialino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> con condrocitos en distintos estados de maduración con el mismo patrón que en el cartílago de crecimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Mientras que en caso de tratarse de una seudoartrosis atrófica podríamos tener un patrón de tejido conjuntivo fibroso<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,5</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial hay que hacerlo en primer lugar con las fracturas obstétricas de la clavícula. En estos casos puede existir un antecedente traumático, parto distócico, macrosomía o fórceps entre otros. En la radiología sería visible el callo de fractura y a la exploración aparecería dolor. También es necesario diferenciarlo de la disostosis cleidocraneal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, en estos casos el paciente presentaría además aumento de las fontanelas, alteración en el desarrollo del esternón columna y pelvis, además de afectación bilateral y antecedentes familiares.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto al tratamiento, este es controvertido. Algunos autores abogan por el tratamiento conservador siempre y cuando no haya limitación funcional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, compresión vasculo-nerviosa y el defecto estético sea tolerable por el paciente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Los que optan por el tratamiento quirúrgico aconsejan no intervenir antes de los 4 años de edad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a> y la mayoría de los autores solo recomiendan cirugía en el caso de pacientes sintomáticos o con grandes deformidades. La corrección quirúrgica consiste básicamente en la resección del tejido fibroso y la osteosíntesis mediante agujas de Kirschner<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> o mediante placas, más aporte de injerto<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,6</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Prakash Chandran et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> en su estudio refieren menor tasa de infecciones y complicaciones mediante el uso de placas en comparación con la osteosíntesis mediante agujas de Kirschner.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A diferencia con la seudoartrosis congénita, en el caso de la seudoartrosis postraumática, la mayoría de los pacientes requieren tratamiento quirúrgico debido al dolor y a la limitación de la movilidad que asocian estas lesiones.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A modo de conclusión presentamos este caso dada su excepcionalidad, debido su baja prevalencia y tratarse de un paciente varón con afectación bilateral.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Destacamos la escasa bibliografía publicada al respecto y la ausencia de estudios a largo plazo, por lo que bajo nuestro punto de vista, es primordial un seguimiento del enfermo para valorar periódicamente la evolución de las lesiones. Y en caso de síntomas clínicos, deformidad llamativa y/o limitación de la funcionalidad se plantearía la opción de la cirugía.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Protección de personas y animales</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.</p></span></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Financiación</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No ha habido ningún tipo de financiación.</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conflicto de intereses</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres745707" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec748964" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres745706" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec748963" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 6 => array:3 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Financiación" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2014-11-30" "fechaAceptado" => "2015-02-10" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec748964" "palabras" => array:3 [ 0 => "Seudoartrosis congénita" 1 => "Clavícula" 2 => "Bilateral" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec748963" "palabras" => array:3 [ 0 => "Congenital seudarthrosis" 1 => "Clavicle" 2 => "Bilateral" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La seudoartrosis congénita de clavícula es una rara malformación de etiología todavía no aclarada. La afectación bilateral es excepcional. Aun siendo una malformación congénita su diagnóstico puede prolongarse hasta avanzada la niñez, presentando los pacientes una deformidad indolora del tercio medio de la clavícula en ausencia de traumatismo previo. El tratamiento es controvertido, y puede ser quirúrgico o no según la repercusión funcional y estética. Presentamos un caso de afectación bilateral y analizamos la bibliografía encontrada al respecto.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Congenital pseudarthrosis of the clavicle is a rare malformation in which the aetiology is still unclear. Bilateral involvement is exceptional. Although it is a congenital malformation, it may not be diagnosed until late childhood, with patients presenting with a painless deformity of the middle third of the clavicle in the absence of prior trauma. The treatment is controversial, and may be surgical, depending on the functional impact and aesthetics. A case of bilateral involvement is presented, together with a review of the relevant literature.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 414 "Ancho" => 995 "Tamanyo" => 50399 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía del paciente a la semana de edad donde se aprecia seudoartrosis de ambas clavículas.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 727 "Ancho" => 995 "Tamanyo" => 71665 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía del paciente a los 4 meses de edad donde se confirma seudoartrosis de ambas clavículas.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Seudoartrosis congénita de clavícula" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "R. 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