Nota clínica
Miositis osificante en el lactante. A propósito de un caso
Ossifying myositis in the infant. About a case
L. Lanuza Lagunilla
, A. Ramírez Barragán, C. Miranda Gorozarri
Autor para correspondencia
Departamento de Cirugía Ortopédica y Traumatología, Hospital Infantil Universitario Niño Jesús, Madrid, España
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(a-c) Evolución de la calcificación en el espesor de la musculatura glútea y cambios morfológicos a nivel de fémur proximal al mes, 2 y 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses, respectivamente. (d) Remodelado completo del fémur proximal a los 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses. (e) 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años: osteotomía varizante y desrotatoria femoral proximal bilateral. 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La etiología de esta última forma no se comprende bien a día de hoy. Cualquier parte del cuerpo se puede afectar, pero la zona anterior del muslo es el sitio de aparición más frecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En las primeras etapas, las lesiones de MO pueden presentarse de forma similar a un rabdomiosarcoma, osteosarcoma, o linfoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Habitualmente afecta a adolescentes y adultos jóvenes, con un ligero predominio del sexo masculino<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta el caso de un lactante de 17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días de edad con MO, tras un periodo corto de inmovilización. Cuatro aspectos hicieron que el diagnóstico de MO fuera muy desafiante en este niño. En primer lugar, la MO es extremadamente rara en niños menores de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años, con pocos casos reportados en la literatura y, hasta hoy, ninguno en recién nacidos. En segundo lugar, la ausencia de un traumatismo conocido no levantó sospechas hacia este diagnóstico. Sin embargo, aunque se encuentra un traumatismo mayor o menor recurrente en el 40-60% de los casos de MO, en muchos casos no hay trauma presente. En tercer lugar, la presentación clínica acompañada de otros trastornos esqueléticos y un fenotipo peculiar fueron signos y síntomas clínicos engañosos que podían situarlo en un contexto sindrómico. Por último, las imágenes obtenidas en los diferentes estudios mostraban características comúnmente encontradas en las infecciones y tumores malignos musculoesqueléticos. Cuando la MO presenta una historia característica y un patrón zonal claro en las imágenes, el diagnóstico es relativamente sencillo. Sin embargo, no es raro que la aparición de MO sugiera otras consideraciones, lo que dificulta el diagnóstico.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón recién nacido por parto cefálico eutócico a las 41<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>semanas, resultado del tercer embarazo de una pareja no consanguínea, con un hijo clínicamente sano y un mortinato. Embarazo controlado sin incidencias. Presentó peso adecuado para la edad gestacional, con puntuación de Apgar de 9 al minuto, y de 10 a los 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos. En el examen clínico destacaban características craneofaciales dismórficas, incluyendo hipertelorismo, micrognatia y orejas de implantación baja; criptorquidia bilateral, leve hipotonía axial, flexoabducción de caderas de 40° con signo de Ortolani positivo bilateral y pies en mecedora.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicitó una ecografía de ambas caderas, que mostró una subluxación de la cadera derecha y una luxación de la cadera izquierda con cobertura ósea menor del 33%. Se inició tratamiento con arnés de Pavlik. Las pruebas serológicas para descartar infecciones congénitas (TORCH) y las pruebas metabólicas fueron normales. Se realizó estudio cromosómico sin hallar anomalías en el total de las metafases analizadas. Fórmula cromosómica 46XY coherente con el fenotipo masculino. Ecografías craneal, cardiaca y abdominal, sin demostrar hallazgos patológicos. Las exploraciones de oftalmología, cardiología y otorrinolaringología fueron normales.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h de vida ingresó en la unidad de cuidados intermedios (UCIN) por fiebre, ictericia idiopática, pérdida ponderal del 10% e hipernatremia sin otros signos de deshidratación. Precisó sueroterapia durante 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h con normalización de los datos analíticos, y necesitó soporte ventilatorio con oxígeno para mantener saturaciones normales. En un control analítico se apreció aumento de reactantes de fase aguda, por lo que se trató con antibioterapia intravenosa empírica hasta la llegada de hemocultivos negativos. Tras 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días de estancia en la UCIN, su estado respiratorio mejoró progresivamente desapareciendo las necesidades de oxígeno y la fiebre, y se normalizaron los parámetros analíticos de infección, por lo que se trasladó a la planta de pediatría.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días de vida se derivó a nuestro centro para valoración de la displasia del desarrollo de cadera y de los pies planos valgos convexos. En la exploración física de la cadera izquierda destacó una tumefacción de la raíz del muslo con aumento de tamaño respecto al contralateral, por lo que ingresó para completar estudios.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ecografía de caderas reveló una gran calcificación en el seno de la musculatura glútea izquierda (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>a). La radiografía de pelvis anteroposterior mostró una luxación de la cadera izquierda y subluxación de la cadera derecha, con una imagen de características densas en la zona anteromedial del fémur proximal izquierdo; además, en la radiografía axial de ambas caderas se observó una alteración en la cortical del fémur proximal izquierdo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs. 1</a>b y c). Las radiografías de los pies objetivaron un astrágalo vertical bilateral.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las imágenes de la resonancia magnética (RM) demostraron una infiltración de la musculatura de la raíz del muslo izquierdo asociando una calcificación intramuscular prominente, y una reacción perióstica continua en el fémur (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>d) con edema circundante. La gammagrafía ósea con 99Tc-difosfonato mostró una intensa actividad osteoblástica en la región del trocánter mayor del fémur proximal izquierdo, sin apreciar otros focos periféricos. Las imágenes de reconstrucción axial y coronal de la tomografía computarizada (TC) de pelvis revelaron un aumento de volumen de toda la musculatura del muslo, especialmente cuádriceps, semitendinoso y semimembranoso, con una gran calcificación en el espesor de los músculos de la raíz del mismo, lateral, posterior, y medial al fémur, sin contactar con él, y una reacción perióstica continua, en la región lateral y posterior de la mitad superior de la diáfisis femoral (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>e). Se realizó una biopsia percutánea de tejido muscular y óseo bajo control de escopia, que tuvo que repetirse y realizarse de forma abierta por ser no concluyente, con diagnóstico anatomopatológico definitivo de MO.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Resultados</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se decidió tratamiento conservador con estrecho seguimiento mediante radiografías convencionales seriadas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>), las cuales mostraron una alteración morfológica tanto en la metáfisis como en la cortical lateral del fémur proximal izquierdo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>c), que más tarde remodeló, junto con una disminución progresiva del tamaño de las masas osificadas hasta su completa reabsorción a los 18 meses (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>d).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por su displasia del desarrollo de cadera, el paciente recibió un tratamiento ineficaz con arnés de Pavlik, consiguiendo estabilizar la cadera izquierda mediante una reducción cerrada. Los pies en mecedora se trataron con yesos seriados que no consiguieron reducir la deformidad, por lo que se realizó cirugía correctora de ambos pies al año de vida, y posterior tratamiento con ortesis de tobillo. Realizó rehabilitación y terapia de psicomotricidad y fue valorado por Neurología a los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años, pues aún no se mantenía de pie solo, si bien el paciente había llevado yesos tras las distintas cirugías y sí intentaba ponerse en bipedestación y hacía intentos de gatear. Con sospecha de retraso motor, se derivó a un Centro de Atención Infantil Temprana. A los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años y medio se objetivó radiológicamente un valgo del extremo proximal de ambos fémures, asociado a una subluxación de ambas caderas, por lo que se realizó una osteotomía varizante y desrotatoria femoral proximal bilateral (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>e). A los 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años comenzó a deambular con andador, con 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años inició marcha con bastones precisando silla de ruedas para trayectos largos por cansancio. Actualmente el niño tiene 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años, camina ágil con muletas, presentando apoyo plantígrado de ambos pies, las caderas están reducidas, y no hay evidencia de recurrencia de la lesión osificada a nivel del fémur (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>f).</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Discusión</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La MO es una entidad poco frecuente que puede aparecer a cualquier edad, pero rara vez ocurre en bebés y pacientes mayores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. El paciente más joven reportado en la literatura fue el caso de una niña de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses, y el más longevo, una mujer de 81<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Nuestro paciente destaca por su corta edad, con el diagnóstico a los 17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días de vida.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las localizaciones más frecuentes de aparición de la lesión incluyen el muslo, el brazo, el hombro y la mano<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>. Es poco frecuente encontrarlo en la región paravertebral y el cuello, y en la mayoría de los casos la afectación es unilateral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La patogénesis en la MOT está bien definida, pero aún no está clara en la MOP, cuando la masa aparece en ausencia de traumatismo o evidencia de enfermedad sistémica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En la MOT se presume que un traumatismo inicial en una región provoca una reacción fibroblástica, y posteriormente existe, en cierto grado, una metaplasia ósea y cartilaginosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. En la mayoría de los casos no traumáticos se han implicado, como posibles factores causales, microtraumatismos repetidos, procesos isquémicos e inflamatorios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Algunos autores argumentan que, particularmente en niños pequeños, lo más probable es que haya existido algún tipo de trauma no objetivado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1,6</span></a>. Estas argumentaciones están también respaldadas por el hecho de que no existen diferencias, en cuanto a la presentación clínica, imágenes y cambios histopatológicos, entre la MOT y la MOP. Por lo tanto, ambas formas se incluyen en la categoría general de MO<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Varios estudios han demostrado que la MO tiene una gran relación con la expresión de la proteína morfogenética ósea (BMP), más abundante en el plasma del niño que en el del adulto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Así, se ha informado que la maduración y consiguiente osificación de la masa es más rápida en niños que en adultos, y esto permitiría un enfoque conservador al observar la maduración típica de una lesión de tejidos blandos sospechosa de MO en radiografías convencionales seriadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito casos de MOP tras periodos de inmovilización prolongada, como por ejemplo quemaduras, hemofilia, paraplejía, poliomielitis, lesiones craneales y hospitalizaciones prolongadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Solo se han reportado 2 casos de niños en edad preescolar, sin patología sistémica previa, con MO tras un periodo prolongado de estancia en la UCI, ambos con afectación bilateral de la musculatura glútea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Nuestro paciente presentó una afectación unilateral y el periodo de estancia en la UCIN fue menor.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La MO generalmente se presenta como una masa dolorosa de rápido crecimiento sin eritema o calor circundante<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En poblaciones pediátricas sin antecedente traumático, se debe considerar la forma hereditaria de MO (FOP) y la MO secundaria a abuso infantil<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1,8</span></a>. La MO progresiva, también llamada FOP o enfermedad de Münchmeyer, es una enfermedad genética grave, extremadamente rara e invalidante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1,8,9</span></a>. Por lo general, aparece de forma esporádica debido a una mutación genética pero también puede heredarse de forma autosómica dominante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1,8</span></a>. La FOP se caracteriza por una osificación heterotópica progresiva del tejido conectivo, que comienza dentro de la primera década de la vida, y una malformación congénita de los dedos gordos que está presente en todas las personas afectas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1,8,9</span></a>. Nuestro paciente no presentó anomalías congénitas externas en los pulgares de los pies, lo que descartó este diagnóstico.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es fundamental conocer que la MO generalmente tiene 3 etapas de progresión: la etapa temprana, la intermedia y la madura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Cada una de estas etapas se caracteriza por sus propios hallazgos radiográficos e histológicos y puede conducir a dificultades en la interpretación. Macroscópicamente la MO tiene una estructura similar a un huevo, con una cáscara dura en la periferia y un centro blando. A nivel microscópico, durante la primera semana existe una proliferación de fibroblastos con alto grado de actividad mitótica, hemorragia y necrosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. En la segunda semana, este núcleo interno se rodea de osteoblastos que producen hueso osteoide inmaduro, a veces con cartílago<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Desde la segunda a la quinta semana, estas 2 zonas quedan delimitadas por una capa externa de hueso laminar maduro, creando el efecto zonal con 3 zonas distintas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Esta organización zonal es la histopatología característica de la MO en la etapa madura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. A medida que la lesión progresa, madura y se calcifica desde la periferia hasta el centro, siendo este patrón centrípeto la característica diagnóstica más importante para diferenciar la MO de tumores malignos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Además, la falta de invasión de los tejidos adyacentes y la inclusión de fibras musculares viables en la lesión son útiles en el diagnóstico diferencial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">8,10</span></a>. Para descartar con seguridad un proceso neoformativo se realiza una biopsia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Es importante tomar muestras de todos los elementos de la MO, pues en los estadios iniciales si la biopsia solo se toma de la región central, las células mesenquimales que proliferan rápidamente y tienen una elevada actividad mitótica pueden ser diagnosticadas de malignidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2,5</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De forma análoga a lo que ocurre a nivel histológico, las radiografías simples suelen ser normales en la etapa inicial, por la falta de mineralización en la zona periférica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3,10</span></a>. Durante la etapa intermedia, se puede demostrar una calcificación periférica, mientras que una lesión madura puede aparecer con una calcificación difusa, a medida que el osteoide se mineraliza<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Las calcificaciones aparecen en las radiografías aproximadamente a las 4 semanas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. La evaluación del patrón de calcificación y la afectación ósea ayudan a distinguir la MO de otros procesos.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La prueba de imagen más precisa es la TC, que muestra un patrón suave de osificación normal en el espesor de un músculo, con una clara separación del hueso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Dependiendo de la etapa de osificación, los elementos del hueso laminar se encuentran en la periferia del músculo osificado con una zona central radiolucente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2,7</span></a>.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las imágenes de RM pueden ser confusas en los estadios iniciales de la MO, compartiendo muchas características comúnmente encontradas en las neoplasias musculoesqueléticas y los procesos inflamatorios, como lesiones con márgenes poco claros, señales heterogéneas debido a los diferentes elementos celulares de la MO, y presencia de edema difuso en los tejidos circundantes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2,6</span></a>. Las imágenes ponderadas en T1 demuestran una señal desde iso- a hiperintensa, y las ponderadas en T2, una masa heterogénea hiperintensa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. En relación con el edema peritumoral, se ha visto que en niños con tumores musculoesqueléticos aparece en la misma proporción, alrededor de lesiones tanto benignas como malignas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Aunque es raro, la reacción perióstica puede estar presente en la MO, dependiendo de la ubicación y el desarrollo topográfico de la lesión<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. En referencia a esto, se ha clasificado la MO en 3 tipos según su ubicación anatómica: extraósea (en el espesor de un músculo), parostal (evoluciona en la vecindad inmediata o contra un hueso) y perióstica, también conocida como hematoma subperióstico osificante o periostoma<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6,8</span></a>. En la MO perióstica y parostal pueden aparecer reacciones periósticas que incluso pueden simular la llamada apariencia de sol naciente típica de sarcomas malignos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Nuestro paciente presentó tanto edema muscular extenso como una reacción perióstica continua en el fémur; sin embargo, no se encontró destrucción de la cortical, ni anormalidades en la médula ósea, lo que de nuevo hizo improbable el diagnóstico de sarcoma maligno o proceso infeccioso. Sigue siendo una especulación si estos cambios reflejan una respuesta reactiva, cambios inflamatorios subyacentes o simplemente contusión ósea debido a un antecedente traumático.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La gammagrafía ósea es sensible en las primeras fases de la MO, pero no es específica para el diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. En nuestro paciente fue útil para excluir lesiones multifocales y el síndrome del niño maltratado.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En pacientes que presentan MO, a menudo se observa una elevación de parámetros inflamatorios en sangre, como VSG, PCR y fosfatasa alcalina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Nuestro paciente presentó cifras alteradas de PCR en sus primeras horas de vida, sin embargo, no podemos asegurar que fuese la MO el desencadenante.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial debe incluir neoplasias malignas, así como diversas lesiones benignas y procesos infecciosos. La presencia de edema muscular extenso, así como una reacción perióstica continua en el fémur, pueden sugerir la presencia de un sarcoma maligno, como el osteosarcoma o sarcoma de Ewing; sin embargo, ambos tumores se calcifican del centro a la periferia, al contrario que la MO, están adheridos a la cortical ósea mediante una base amplia, y habitualmente invaden los tejidos adyacentes, presentan anormalidades en la médula ósea y destrucción de la cortical<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2,5</span></a>. El osteosarcoma es extremadamente raro en los niños, particularmente sin irradiación previa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Esta falta de invasión de los tejidos adyacentes y la inclusión de fibras musculares viables en la lesión son útiles en el diagnóstico diferencial histológico de sarcomas extraesqueléticos, parosteales o sinoviales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">8,10</span></a>. El rabdomiosarcoma, que representa el 50% de los casos infantiles de sarcoma de tejidos blandos, se observa con mayor frecuencia en la cabeza y el cuello, el tracto genitourinario y las extremidades<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Tiene dos edades pico de incidencia: menores de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años y mayores de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. En las imágenes, la erosión ósea localizada se asocia frecuentemente con la masa de tejidos blandos y las calcificaciones son poco frecuentes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. El sarcoma sinovial también se debe considerar pero es poco frecuente en niños y se calcifica alrededor del 30%<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Dichas calcificaciones generalmente carecen del borde periférico de osificación que se observa con MO, y suelen mostrar realce intralesional posterior al contraste<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">11,12</span></a>. El condrosarcoma también es una lesión rara en niños<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Las formas de los tejidos blandos son excepcionales, además, las calcificaciones de tipo condroide presentes dentro de esas lesiones tienen una configuración punteada o de anillo y arco<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Otros procesos menos frecuentes, pero que es importante distinguir de la MO porque pueden tener calcificaciones de tejidos blandos, incluyen la periostitis reactiva y, cuando se implanta en la superficie del hueso, proliferación osteocondromatosa bizarra parostal (o enfermedad de Nora)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. Otra lesión de tejidos blandos que debe diferenciarse es el sarcoma de alto grado indiferenciado pleomórfico óseo o histiocitoma fibroso maligno, ya que puede presentar un componente osteocartilaginoso similar a la MO<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la fase aguda de la MO, la apariencia de la RM puede simular un absceso de tejido blando<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. Sin embargo, este demuestra clásicamente una apariencia uniforme hiperintensa en secuencias potenciadas en T2, e hipointensa en T1, y un realce periférico tras administración de contraste<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. A su vez, la TC con contraste intravenoso demuestra una colección brillante de líquido que realza el borde confirmando la sospecha de absceso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por el fenotipo del paciente y la coexistencia con una displasia del desarrollo de la cadera, y astrágalo vertical congénito bilateral, se planteó la posibilidad de una displasia ósea; sin embargo, no se encontró ninguna entidad nosológica que englobase el conjunto de características clínicas observadas. Se consideró la melorreostosis, una displasia ósea esclerótica benigna rara que sigue una distribución esclerotomal y se sabe que tiene una variante «similar a la miositis»<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. La clave para diferenciar la melorreostosis de la MO es la identificación del patrón esclerotomal, lo cual no es característico de la MO<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. También se valoró la hiperostosis cortical neonatal o enfermedad de Caffey, una patología ósea inflamatoria rara y autolimitada, casi exclusiva de lactantes, que cursa con fiebre y origina una neoformación perióstica con engrosamiento de la cortical ósea e inflamación de los tejidos adyacentes, pero respeta la epífisis y la metáfisis de los huesos tubulares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>; del mismo modo, se contempló el pseudohipoparatiroidismo y sus enfermedades relacionadas, por su frecuente presentación con osificaciones ectópicas subcutáneas o progresivas, pero con alteraciones analíticas ausentes en nuestro caso.</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a su baja prevalencia, los principios del tratamiento de la MO se basan en la experiencia empírica más que en la evidencia clínica o experimental, y se fundamentan en el soporte sintomático con fármacos analgésicos y antiinflamatorios no esteroideos, acompañado de reposo relativo, ya que la mayoría de las lesiones se resuelven en un año. Aunque la indometacina se usa con bastante frecuencia en ortopedia para prevenir osificaciones heterotópicas, no ha sido validada para la prevención y/o tratamiento de la MO<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>. No se han encontrado referencias respecto al uso de los glucocorticoides en esta entidad, pero la literatura no recomienda su uso durante la fase aguda de una lesión del músculo esquelético<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>. Cuando el diagnóstico clínico y radiológico es incierto, o cuando la lesión causa dolor, bloqueo mecánico de una articulación, o deterioro neurológico, generalmente se realiza la exéresis de la masa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusión cabe destacar que la MO es una entidad rara en niños, y excepcional en recién nacidos. El desafío diagnóstico se fundamenta en diferenciar esta lesión, de tumores malignos óseos y de partes blandas. La sensibilidad de la técnica de imagen elegida está determinada por la etapa de evolución en la que se encuentra. De este modo, aunque existen imágenes características sugestivas de MO, estas no están presentes hasta que, tras una maduración sucesiva de la lesión, se desarrolla el patrón zonal característico. La TC es el estudio que demuestra, de mejor manera y más temprano, el patrón típico de osificación en casos seleccionados en los que se sospecha MO y puede confirmar el diagnóstico. La RM debe realizarse solo si las técnicas de imagen anteriores no han logrado establecer el diagnóstico de MO y todavía se sospecha una neoplasia. El enfoque conservador tiene un papel definido en esta entidad debido a su carácter autolimitado y regresión espontánea. El tratamiento quirúrgico se reserva para aquellas lesiones que provocan restricciones funcionales o deterioro neurológico. El interés del caso radica en la corta edad del paciente, su fenotipo sindrómico asociado a otras alteraciones esqueléticas, un periodo corto de inmovilización, la ausencia de un traumatismo reportado, y un largo periodo de seguimiento. Las características clínicas del paciente permitieron postular una etiología genética, si bien no se estableció un diagnóstico nosológico. Con relación a esto, destacamos la importancia del seguimiento clínico del paciente, pues en ocasiones el fenotipo clínico completa su definición con la edad; pero hasta el momento no han aparecido nuevos signos o síntomas que sugieran una entidad nosológica. Ningún caso de MO en niños menores de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años descrito en la literatura presentaba patología previa de interés, salvo un caso de parálisis cerebral infantil con MO en ambas caderas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>. Se consideraron dos hipótesis etiológicas: en primer lugar, una MO pseudomaligna a consecuencia de la inmovilización durante su estancia en la UCIN, y en segundo lugar, una MO traumática por un traumatismo no reconocido intraparto. Consideramos que, debido a la unilateralidad de la lesión y su corto periodo de inmovilización, es más probable la etiología traumática.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Nivel de evidencia</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nivel de evidencia IV.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Financiación</span><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Trabajo no financiado.</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Conflicto de intereses</span><p id="par0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:12 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1464706" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1334160" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1464707" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1334159" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Resultados" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Discusión" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Nivel de evidencia" ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Financiación" ] 10 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 11 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-02-20" "fechaAceptado" => "2020-05-15" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1334160" "palabras" => array:5 [ 0 => "Miositis osificante" 1 => "Osificación heterotópica" 2 => "Miositis osificante no traumática" 3 => "Miositis osificante atraumática" 4 => "Miositis osificante pseudomaligna" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1334159" "palabras" => array:5 [ 0 => "Myositis ossificans" 1 => "Heterotopic ossification" 2 => "Nontraumatic myositis ossificans" 3 => "Atraumatic myositis ossificans" 4 => "Pseudomalignant myositis ossificans" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La miositis osificante es un trastorno benigno caracterizado por la formación de hueso heterotópico en el músculo esquelético o en los tejidos blandos. Es extremadamente rara en niños, <<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1% de los casos ocurren en menores de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un niño de 17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días que, tras 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días de ingreso en una Unidad de Cuidados Intermedios, fue derivado a nuestro hospital por una displasia del desarrollo de la cadera. En el examen clínico presentaba tumefacción y aumento del tamaño del muslo izquierdo respecto al contralateral, por lo que ingresó para estudio. Se describen los hallazgos en las imágenes de radiografías simples, tomografía computarizada, resonancia magnética y gammagrafía ósea, así como el tratamiento realizado. 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Aumento de densidad en los tejidos blandos adyacentes a la corteza medial y lateral de la cabeza y cuello femoral izquierdo, con insuflación de la cortical en el fémur proximal. (d) Resonancia magnética cadera izquierda. Reacción perióstica continua en el fémur con edema circundante y calcificación intramuscular en el espesor de los músculos de la raíz del muslo. (e) TC cadera izquierda. Gran calcificación en el espesor de los músculos de la raíz del muslo, lateral, posterior, y medial al fémur, sin contactar con él. Una zona lúcida entre la lesión y el hueso subyacente, la presencia de una cortical intacta, la ubicación adyacente al eje de un hueso y la calcificación más densa en la periferia de la lesión son hallazgos radiográficos valiosos en el diagnóstico diferencial de malignidad ósea.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 990 "Ancho" => 1750 "Tamanyo" => 132188 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía seriadas durante el seguimiento. (a-c) Evolución de la calcificación en el espesor de la musculatura glútea y cambios morfológicos a nivel de fémur proximal al mes, 2 y 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses, respectivamente. (d) Remodelado completo del fémur proximal a los 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses. (e) 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años: osteotomía varizante y desrotatoria femoral proximal bilateral. (f) 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años: caderas reducidas sin evidencia de recurrencia de la lesión.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:14 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0075" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "A rare case of pediatric nontraumatic myositis ossificans in the posterior triangle" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "J. Simmonds" 1 => "N. Taki" 2 => "I. Chilton" 3 => "M. 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