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Inicio Revista Paulista de Pediatria Quilotórax bilateral espontâneo após vômitos excessivos em criança
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Relato de caso
Quilotórax bilateral espontâneo após vômitos excessivos em criança
Bilateral spontaneous chylothorax after severe vomiting in children
Antonio Lucas Lima Rodriguesa,
Autor para correspondencia
antoniollrodrigues@yahoo.com.br

Autor para correspondência.
, Mariana Tresoldi das Neves Romanelib, Celso Dario Ramosb, Andrea de Melo Alexandre Fragab, Ricardo Mendes Pereirab, Simone Appenzellerb, Roberto Marinib, Antonia Teresinha Tresoldib
a Hospital de Clínicas da Universidade Estadual de Campinas (Unicamp), Campinas, SP, Brasil
b Faculdade de Ciências Médicas da Universidade Estadual de Campinas (Unicamp), Campinas, SP, Brasil
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sete anos&#44; branca&#44; encaminhada por suspeita diagn&#243;stica de l&#250;pus eritematoso sist&#234;mico&#46; Relatava hist&#243;ria&#44; havia cinco meses&#44; de in&#237;cio abrupto de v&#244;mitos e distens&#227;o abdominal autolimitados&#44; ap&#243;s ingest&#227;o de grande quantidade de chocolate&#59; em sequ&#234;ncia&#44; passou a apresentar edema cr&#244;nico de face&#44; de car&#225;ter insidioso e permanente&#46; Ap&#243;s tr&#234;s meses do in&#237;cio dos sintomas e extensa avalia&#231;&#227;o de quadros al&#233;rgicos&#44; foi submetida &#224; tomografia computadorizada de t&#243;rax e abdome&#44; que evidenciou linfonodomegalia abdominal e derrame pleural bilateral&#46; Foi feita drenagem de t&#243;rax em outro servi&#231;o&#44; com relato de l&#237;quido pleural leitoso&#46; Fez&#44; tamb&#233;m&#44; no servi&#231;o de origem&#44; avalia&#231;&#245;es laboratoriais&#44; cuja maioria dos resultados estava dentro dos valores de normalidade &#40;incluindo hemograma&#44; fun&#231;&#227;o renal&#44; C3&#44; C4&#44; fator reumatoide&#44; anti&#8208;Sm&#44; anti&#8208;Ro&#44; anti&#8208;La&#44; anti&#8208;ds&#8208;DNA&#41;&#44; exceto por fator antinuclear positivo&#44; na titula&#231;&#227;o de 1&#58;640&#44; padr&#227;o nuclear pontilhado grosso&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Na primeira consulta ambulatorial neste servi&#231;o&#44; a paciente foi submetida a nova radiografia de t&#243;rax &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#44; que evidenciou recorr&#234;ncia do derrame pleural bilateral&#46; Foi feita toracocentese &#224; direita&#44; cujo l&#237;quido mostrou cor branca leitosa&#59; leuc&#243;citos 1&#46;120mm<span class="elsevierStyleSup">3</span> &#40;linf&#243;citos 96&#37;&#44; neutr&#243;filos 3&#37;&#44; plasm&#243;citos 1&#37;&#41;&#59; hem&#225;cias 710mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>&#59; prote&#237;nas 3&#44;7g&#47;dL&#59; glicose 87mg&#47;dL&#59; triglicer&#237;deos 2&#46;855mg&#47;dL&#46; A crian&#231;a foi internada&#44; mantida em jejum e iniciada terap&#234;utica com nutri&#231;&#227;o parenteral&#46; Ap&#243;s 21 dias&#44; sem redu&#231;&#227;o do volume do quilot&#243;rax&#44; foi feita drenagem tor&#225;cica bilateral&#44; com retirada de 450mL de secre&#231;&#227;o quilosa &#224; direita e 300mL &#224; esquerda&#46; Os drenos foram mantidos em selo d&#8217;agua&#44; com redu&#231;&#227;o acentuada do edema palpebral&#46; Tr&#234;s dias ap&#243;s a drenagem foi iniciada dieta hipogordurosa&#46; Os drenos foram retirados ap&#243;s 25 dias&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Foi solicitada dosagem s&#233;rica do fator de crescimento vasoendotelial&#8208;D &#40;VEGF&#8208;D&#41;&#44; marcador que&#44; em n&#237;veis elevados&#44; &#233; &#250;til para o diagn&#243;stico de linfangioleiomiomatose&#44; cujo resultado de 125pg&#47;mL&#44; pouco acima do valor de refer&#234;ncia &#40;31&#8208;86pg&#47;mL&#41;&#44; descartou tal possibilidade&#46; Foi feita linfocintilografia &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41; com administra&#231;&#227;o intrad&#233;rmica de radiof&#225;rmaco no dorso do p&#233; e capta&#231;&#227;o subsequente das imagens do radiotra&#231;ador que evidenciaram extravasamento do mesmo na topografia do introito tor&#225;cico bilateralmente&#44; compat&#237;vel com les&#227;o do ducto tor&#225;cico&#44; secund&#225;ria ao aumento da press&#227;o intracavit&#225;ria&#44; provocada pelos v&#244;mitos ocorridos no in&#237;cio do quadro&#46; A paciente recebeu alta ap&#243;s 53 dias de interna&#231;&#227;o&#44; com acompanhamento ambulatorial&#44; durante o qual foi liberada dieta geral&#44; sem restri&#231;&#227;o lip&#237;dica&#46; Mant&#233;m&#8208;se assintom&#225;tica no seguimento &#40;radiografia de t&#243;rax de controle na <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41;&#44; sem altera&#231;&#245;es aos exames laboratoriais&#44; incluindo avalia&#231;&#227;o por reumatologista&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Discuss&#227;o</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O quadro cl&#237;nico de paciente com quilot&#243;rax &#233; insidioso&#44; evolui &#224; medida que se acumula l&#237;quido no espa&#231;o pleural&#58; assintom&#225;tico no in&#237;cio&#44; cursa posteriormente com tosse e dispneia&#59;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a> febre e dor pleur&#237;tica s&#227;o achados infrequentes&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a> Ao exame f&#237;sico&#44; nota&#8208;se macicez uni ou bilateral e diminui&#231;&#227;o do murm&#250;rio vesicular&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Complica&#231;&#245;es de um quilot&#243;rax de evolu&#231;&#227;o cr&#244;nica incluem desnutri&#231;&#227;o proteico&#8208;cal&#243;rica&#44; imunodefici&#234;ncia por deple&#231;&#227;o de linf&#243;citos e imunoglobulinas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a> e dist&#250;rbios eletrol&#237;ticos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O diagn&#243;stico&#44; com base na suspeita em paciente com quadro cl&#237;nico sugestivo e achados radiol&#243;gicos compat&#237;veis &#40;derrame pleural em radiografia de t&#243;rax simples ou ultrassonografia&#41;&#44; &#233; feito a partir da toracocentese&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a> O l&#237;quido obtido &#233; branco&#44; inodoro&#44; de aspecto leitoso&#44;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a> mas pode apresentar&#8208;se como serossanguinolento&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> A avalia&#231;&#227;o laboratorial mostra n&#237;veis de triglicer&#237;deos na amostra acima de 110mg&#47;dL e rela&#231;&#227;o de colesterol do l&#237;quido pleural sobre s&#233;rico&#60;1&#44;0&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a> Encontra&#8208;se&#44; geralmente&#44; celularidade com predom&#237;nio de linf&#243;citos &#40;&#62;50&#37;&#41;&#44; conte&#250;do de prote&#237;na entre 2&#8208;3mg&#47;dL<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> e baixos n&#237;veis de lactato desidrogenase&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;5</span></a> Se persistir a d&#250;vida diagn&#243;stica&#44; o exame de elei&#231;&#227;o &#233; a pesquisa de quilomicrons no l&#237;quido biol&#243;gico&#44; com resultado positivo&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a></p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ap&#243;s essa confirma&#231;&#227;o&#44; pode&#8208;se lan&#231;ar m&#227;o de outros estudos para auxiliar na investiga&#231;&#227;o&#44; como tomografia computorizada e&#47;ou resson&#226;ncia magn&#233;tica&#44; al&#233;m de exames mais espec&#237;ficos para avalia&#231;&#227;o do sistema linf&#225;tico&#44; como a linfangiografia e a linfocintilografia&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a> De acordo com a localiza&#231;&#227;o da ruptura do ducto tor&#225;cico&#44; considerando tamb&#233;m as varia&#231;&#245;es anat&#244;micas&#44; pode ser detectada cole&#231;&#227;o unilateral &#40;mais comumente &#224; direita&#41; ou&#44; mais raramente&#44; bilateral &#40;em um sexto dos casos&#41;&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a></p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">As causas de quilot&#243;rax em crian&#231;as s&#227;o diversas&#44; variam conforme a faixa et&#225;ria e o mecanismo de les&#227;o do ducto tor&#225;cico&#46; Uma revis&#227;o publicada em 2014 lista mais de 35 poss&#237;veis etiologias&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Dentre essas&#44; encontram&#8208;se malforma&#231;&#245;es cong&#234;nitas do sistema linf&#225;tico&#44; como linfangiomas pulmonares&#44; linfangectasia e atresia do ducto tor&#225;cico&#59;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;6</span></a> quilot&#243;rax associado a s&#237;ndromes gen&#233;ticas&#44; como s&#237;ndrome de Down&#44; Noonan e Turner&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> entre outras&#59;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6</span></a> p&#243;s procedimentos cir&#250;rgicos de cabe&#231;a e pesco&#231;o e tor&#225;cicos &#40;em at&#233; 6&#37; das cirurgias card&#237;acas&#41;&#59;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7</span></a> ap&#243;s outros eventos iatrog&#234;nicos no per&#237;odo neonatal&#44; como tocotraumatismo e trombose de veia cava superior por cateteriza&#231;&#227;o venosa central&#59;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a> quilot&#243;rax p&#243;s&#8208;trauma tor&#225;cico fechado&#59;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> e quilot&#243;rax associado a neoplasias&#44; como neurog&#234;nicas&#44; teratomas&#44; sarcomas e&#44; especialmente&#44; os linfomas&#44; nos quais o ac&#250;mulo de linfa no espa&#231;o pleural pode ser manifesta&#231;&#227;o inicial&#59;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a> al&#233;m de infec&#231;&#245;es granulomatosas como tuberculose&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> A paciente deste caso n&#227;o apresentava achados compat&#237;veis com malforma&#231;&#245;es cong&#234;nitas&#44; n&#227;o havia sofrido trauma ou cirurgia e foram descartadas neoplasias e infec&#231;&#245;es&#46; Outras poss&#237;veis causas para o desenvolvimento de quilot&#243;rax s&#227;o as reumatol&#243;gicas&#44; motivo inicial da vinda da paciente ao nosso servi&#231;o&#46; S&#227;o relatados como poss&#237;veis desencadeadores o l&#250;pus eritematoso sist&#234;mico&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> a doen&#231;a de Beh&#231;et&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> a p&#250;rpura de Henoch&#8208;Sch&#246;nlein<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> e a sarcoidose&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> Da mesma forma&#44; a paciente n&#227;o apresentava crit&#233;rios cl&#237;nicos e laboratoriais para essas condi&#231;&#245;es antes e tampouco durante o seguimento&#44; e foram ent&#227;o descartadas&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Outra condi&#231;&#227;o descartada neste presente caso foi a linfangioleiomiomatose&#46; Trata&#8208;se de doen&#231;a rara&#44; que pode se associar ao complexo da esclerose tuberosa&#44; &#233; caracterizada como neoplasia de baixo grau metastatizante&#44; que cursa com altera&#231;&#245;es c&#237;sticas insidiosas no par&#234;nquima pulmonar e tamb&#233;m afeta os vasos linf&#225;ticos e linfonodos e leva ao quilot&#243;rax&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> Foi usada a dosagem do VEGF&#8208;D para descartar esse diagn&#243;stico no presente caso&#44; j&#225; que o marcador est&#225; presente em n&#237;veis elevados na maioria dos doentes&#44; &#233; considerado confi&#225;vel para o diagn&#243;stico e a avalia&#231;&#227;o da resposta terap&#234;utica nesses casos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">12&#44;13</span></a></p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dessa forma&#44; exclu&#237;das todas as possibilidades&#44; foi considerada a causa restante para o aparecimento do quilot&#243;rax em crian&#231;a&#58; aumento de press&#227;o intrator&#225;cica causada por tosse ou v&#244;mito excessivos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Tal condi&#231;&#227;o associa&#8208;se com doen&#231;as como as s&#237;ndromes de Boerhaave e Mallory&#8208;Weiss&#44; o pneumot&#243;rax e o enfisema subcut&#226;neo&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a> Contudo&#44; a associa&#231;&#227;o dessa condi&#231;&#227;o com a ruptura do ducto tor&#225;cico &#233; raramente descrita &#8211; h&#225; um relato de uma menina de nove anos com quilot&#243;rax ap&#243;s v&#244;mitos excessivos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a> e de dois adultos &#40;33 e 65 anos&#41; com surgimento de derrame pleural linf&#225;tico ap&#243;s crises de tosse&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">15&#44;16</span></a> Pelo antecedente de v&#244;mitos excessivos e instala&#231;&#227;o abrupta do quadro&#44; essa causa p&#244;de ser inferida para o caso apresentado&#46; Contudo&#44; ao contr&#225;rio do relatado na literatura&#44; a les&#227;o linf&#225;tica na paciente aqui descrita ocorreu em n&#237;vel do introito tor&#225;cico&#44; e n&#227;o pr&#243;ximo ao diafragma&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;15</span></a></p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O tratamento do quilot&#243;rax&#44; ap&#243;s toracocentese e eventual drenagem tor&#225;cica&#44; inicialmente &#233; conservador&#44; baseado na introdu&#231;&#227;o de dieta sem gorduras com adi&#231;&#227;o de triglicer&#237;deos de cadeia m&#233;dia&#44; que s&#227;o absorvidos diretamente para a circula&#231;&#227;o portal&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;7</span></a> Na falha da dieta enteral ou como primeira escolha opcional&#44; pode&#8208;se lan&#231;ar m&#227;o de nutri&#231;&#227;o parenteral&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;7</span></a> Terap&#234;uticas adjuvantes&#44; como uso de octreotide&#44;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;7</span></a> ainda carecem de mais respaldo na literatura para tratamento em crian&#231;as&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Devido a outras complica&#231;&#245;es&#44; como a hipogamaglobulinemia e o maior risco de tromboses &#40;pela perda de antitrombina&#41;&#44; alguns autores advogam o uso de imunoglobulina endovenosa e anticoagula&#231;&#227;o conforme cada caso&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> O rol de op&#231;&#245;es no tratamento cir&#250;rgico inclui ligadura do ducto tor&#225;cico por toracoscopia&#44; pleurodese e shunts pleuroperitoneais&#59; entretanto&#44; essas abordagens&#44; via de regra&#44; s&#227;o reservadas aos pacientes que n&#227;o responderam ao tratamento cl&#237;nico inicial &#40;sem melhoria ap&#243;s 2&#8208;4 semanas e manuten&#231;&#227;o de alto d&#233;bito &#224; drenagem&#41;&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;5&#44;7</span></a> Al&#233;m dessas terap&#234;uticas espec&#237;ficas&#44; devem ser avaliadas as eventuais condi&#231;&#245;es de base&#44; como neoplasia ou infec&#231;&#227;o&#44; para melhor resolu&#231;&#227;o do caso&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a></p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Apesar de ser uma causa rara de efus&#227;o pleural em crian&#231;as &#40;&#224; exce&#231;&#227;o do per&#237;odo neonatal&#41;&#44;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6</span></a> o quilot&#243;rax pode resultar em importante morbidade nesses pacientes&#46; O presente caso ilustra a dificuldade para elucida&#231;&#227;o diagn&#243;stica da causa de um quilot&#243;rax e serve como lembrete de que&#44; a despeito de diversas outras patologias que est&#227;o mais frequentemente associadas a essa entidade&#44; tamb&#233;m se deve incluir nos diferenciais a les&#227;o do ducto tor&#225;cico por aumento da press&#227;o intrator&#225;cica causada por tosse e&#47;ou v&#244;mitos importantes&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0070">Financiamento</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O estudo n&#227;o recebeu financiamento&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0075">Conflitos de interesse</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores declaram n&#227;o haver conflitos de interesse&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 01030582
Idioma original: Portugués
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2018 Mayo 1 0 1
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