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Se identifican defectos de repleción excéntricos en el tronco de la arteria pulmonar y en la arteria pulmonar principal derecha, compatibles con el diagnóstico de TEP. B) Corte axial de angio-TAC pulmonar (diciembre/2021). Lesión de partes blandas endoluminal en la porción proximal de la arteria pulmonar derecha que condiciona una marcada estenosis de la misma, alcanzando en su conjunto 8,4 x 6,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en sus diámetros mayores. Hallazgos compatibles con neoplasia endovascular en la arteria pulmonar derecha.</p> <p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Angio-TAC: angiografía por tomografía axial computarizada; TEP: tromboembolia pulmonar aguda.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Luis Figuero-Pérez, Alejandro Olivares-Hernández, Emilio Fonseca-Sánchez" "autores" => array:3 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Luis" "apellidos" => "Figuero-Pérez" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Alejandro" "apellidos" => "Olivares-Hernández" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Emilio" "apellidos" => "Fonseca-Sánchez" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S238702062400250X" "doi" => "10.1016/j.medcle.2023.12.026" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => false "ES2" => false "LATM" => false ] "gratuito" => false "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S238702062400250X?idApp=UINPBA00004N" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0025775324000721?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/00257753/0000016300000001/v1_202407010442/S0025775324000721/v1_202407010442/es/main.assets" ] "es" => array:12 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Carta al Editor</span>" "titulo" => "Perforación espontánea de sigma en paciente con Ehlers-Danlos vascular" "tieneTextoCompleto" => true "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "48" "paginaFinal" => "49" ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:4 [ "autoresLista" => "Marta González Bocanegra, Alba Manuel-Vázquez, José Luis Ramos Rodríguez" "autores" => array:3 [ 0 => array:3 [ "nombre" => "Marta" "apellidos" => "González Bocanegra" "referencia" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] 1 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>" "identificador" => "aff0010" ] ] ] 1 => array:4 [ "nombre" => "Alba" "apellidos" => "Manuel-Vázquez" "email" => array:1 [ 0 => "alba_manuel_vazquez@hotmail.com" ] "referencia" => array:3 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] 1 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>" "identificador" => "aff0010" ] 2 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">*</span>" "identificador" => "cor0005" ] ] ] 2 => array:3 [ "nombre" => "José Luis" "apellidos" => "Ramos Rodríguez" "referencia" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] 1 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>" "identificador" => "aff0010" ] ] ] ] "afiliaciones" => array:2 [ 0 => array:3 [ "entidad" => "Hospital Universitario de Getafe, Getafe, Madrid, España" "etiqueta" => "a" "identificador" => "aff0005" ] 1 => array:3 [ "entidad" => "Universidad Europea de Madrid, Villaviciosa de Odón, Madrid, España" "etiqueta" => "b" "identificador" => "aff0010" ] ] "correspondencia" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "cor0005" "etiqueta" => "⁎" "correspondencia" => "Autor para correspondencia." ] ] ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Spontaneous sigma perforation in patient with vascular Ehlers-Danlos syndrome" ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síndrome de Ehlers-Danlos (SED) comprende un grupo heterogéneo clínica y genéticamente de trastornos hereditarios del tejido conectivo caracterizados por hipermovilidad articular, hiperextensibilidad de piel y fragilidad de tejidos.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SED tipo IV representa la forma vascular (SED-Vascular), asociada a un mayor riesgo de rotura vascular/visceral sin hiperextensibilidad de las grandes articulaciones. Supone menos del 4%, pero es la forma más severa, con una esperanza de vida en torno a 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La perforación es la complicación intestinal más frecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 22 años, diagnosticada de SED-Vascular mediante estudio genético por fallecimiento del padre a los 44<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años tras rotura de la arteria ilíaca, acudió a urgencias por dolor abdominal. Valorada por Ginecología con hallazgos compatibles con folículo hemorrágico, fue dada de alta con analgesia. A las 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>horas acudió de nuevo por dolor e hipotensión (77/38<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg). Se realizó nueva ecografía ginecológica, con hallazgo de líquido libre (analítica: Hb<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>14,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl, 92,2% neutrófilos y PCR 271,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/l). Ante la sospecha de sangrado activo vs torsión, se decidió laparoscopia exploradora, sin más pruebas adicionales.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante la cirugía se evidenció peritonitis fecaloidea secundaria a perforación de sigma. Se procedió a laparotomía media y se realizó colostomía lateral sobre el orificio de la perforación por parte del servicio de cirugía general y digestiva.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la intervención presentó colección subcapsular hepática que precisó drenaje y antibioterapia, derrame pleural bilateral que requirió drenaje, tromboembolia pulmonar central, hematoma retroperitoneal que requirió embolización y dehiscencia de herida con terapia de vacío. Fue dada de alta a los 44<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días. A los 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses presenta cicatriz sin datos de complicación y estoma de buen aspecto.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SED-Vascular, descrito en 1967, se asocia a un déficit de la síntesis de protocolágeno tipo<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>II. Posteriormente, se concluyó que el gen <span class="elsevierStyleItalic">COL3A1</span> (cromosoma<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2) era el responsable. El diagnóstico clínico se basa en acrogeria, piel fina translúcida con vasos visibles, equimosis y hematomas, asociado con historia de complicaciones digestivas, arteriales y/u obstétricas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3-5</span></a>. El debut de la enfermedad suele producirse en la adolescencia o en la juventud, con una esperanza de vida reducida.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la asociación SED-Vascular y perforación de colon, el estreñimiento es considerado factor de riesgo. Parece que el defecto de colágeno, importante en la resistencia a la tracción colónica, predispone a la perforación tras el esfuerzo para la deposición. Se recomienda el uso de dieta rica en fibra y laxantes, mientras que los enemas y la desimpactación deben evitarse<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la bibliografía se concluye que la rotura de aorta y de vasos de tamaño mediano-grande son las complicaciones más frecuentes, con altísima mortalidad, mientras que la rotura espontánea del sigma es la complicación gastrointestinal más frecuente, con morbilidad elevada y mortalidad sobre el 12%. Más del 30% de los pacientes asocian más de un sitio de perforación<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe tratamiento para la laxitud, y no hay recomendaciones específicas sobre las complicaciones intestinales. Entre las opciones quirúrgicas están la realización de un procedimiento de Hartmann, la colectomía total con ileostomía o la realización de colostomía en asa en la zona de la perforación, como el caso que presentamos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>. En una reciente revisión sobre el manejo de las complicaciones colónicas, Speake et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> concluyeron que los pacientes con SED- Vascular tienen mayor riesgo de fuga clínica si se realiza anastomosis intestinal, y que la colectomía total tiene menor riesgo de re-perforación. Esto ha llevado a algunos a sugerir que una colectomía subtotal con preservación del recto e ileostomía permanente es la opción de tratamiento adecuada, porque prácticamente elimina el riesgo de perforación del intestino.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se recomiendan determinados gestos durante la cirugía, como una mínima disección, el uso de la mínima fuerza lateral en incisiones, retracción y sutura, evitar pinzar vasos sangrantes debido al riesgo de desgarro, tener precauciones especiales en el cierre de la piel, así como prestar atención a la posición para evitar luxaciones y daños en la piel<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Así mismo, el uso de técnicas invasivas, radiológicas o endoscópicas, también se asocia con un alto riesgo de complicación<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, el SED-Vascular supone un reto quirúrgico con una alta morbimortalidad asociada, de tal modo que conocer con antelación esta enfermedad puede permitirnos realizar un mejor diagnóstico y manejo del paciente.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Financiación</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Financiación" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:5 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0030" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Bowel perforation in type<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>IV vascular Ehlers-Danlos syndrome. 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