Lesiones purpúricas palmoplantares por coxsackievirus A6, una historia de hermanos

Rodríguez-Troncoso, Mar; Pegalajar-García, Maria Dolores; Gómez-Valcárcel, J.; Ruiz-Villaverde, Ricardo
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Al realizar la exploraci&#243;n&#44; presentaba lesiones purp&#250;ricas dianiformes dolorosas y pruriginosas&#44; algunas de aspecto seudovesiculoso&#44; en las palmas y el dorso de las manos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>A-C&#41;&#59; p&#225;pulas eritematosas solitarias en el tronco y la ra&#237;z de los muslos y agrupadas de aspecto melic&#233;rico en la regi&#243;n perioral&#46; En la cavidad oral solo presentaba un leve eritema en el paladar blando&#46; En la anal&#237;tica sangu&#237;nea destacaban una prote&#237;na C reactiva de 72&#44;6 mg&#47;l &#40;valores de referencia 0&#44;4 - 5 mg&#47;l&#41;&#44; leucocitosis de 12&#44;96 x 10 x 3&#47;&#956;l &#40;valores de referencia 3&#44;79 - 10&#44;3&#47;&#956;l&#41; con 84&#44;8&#37; de neutr&#243;filos&#46; La serolog&#237;a de parvovirus B19 result&#243; negativa&#46; Ante la sospecha de dermatosis neutrof&#237;lica se realiz&#243; un estudio histol&#243;gico &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2</a>&#41; mediante una biopsia <span class="elsevierStyleItalic">punch</span>&#44; revelando una dermatitis de interfase con degeneraci&#243;n vacuolar de la membrana basal&#44; espongiosis y un infiltrado linfocitario perivascular con abundante extravasaci&#243;n hem&#225;tica&#46; En la epidermis aparec&#237;an puntuales queratinocitos apopt&#243;ticos&#44; leve exocitosis de linfocitos y eritrocitos intraepid&#233;rmicos y paraqueratosis focal&#46; No se identificaron hongos con la t&#233;cnica PAS&#46; Se inici&#243; el tratamiento v&#237;a oral con prednisona 30 mg&#47;d&#237;a dando como resultado la desaparici&#243;n de las lesiones al tercer d&#237;a&#44; con descamaci&#243;n furfur&#225;cea transitoria residual de las falanges distales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">Caso cl&#237;nico 2</span><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 52 a&#241;os&#44; familiar conviviente y hermana del paciente del caso 1&#44; con antecedentes personales de diabetes mellitus tipo 2 y carcinoma ductal de mama&#44; en tratamiento con hipoglucemiantes orales&#44; que acude 3 d&#237;as despu&#233;s de la consulta de su hermano por la aparici&#243;n de lesiones cut&#225;neas&#46; Refer&#237;a un episodio puntual 6 d&#237;as previos de fiebre&#44; de malestar general y v&#243;mitos&#44; y molestias orales que se trataron con amoxicilina 500 mg&#47;8 h v&#237;a oral por sospecha de flem&#243;n maxilar&#46; En la exploraci&#243;n presentaba lesiones pruriginosas palmoplantares&#44; en la regi&#243;n gl&#250;tea y periorificiales faciales an&#225;logas a las de su hermano &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>C-E&#41;&#44; sin hallazgos destacados en la cavidad oral&#46; Dada la sospecha de un cuadro infeccioso&#44; se realiz&#243; una bater&#237;a serol&#243;gica que result&#243; negativa para el virus de la Hepatitis B y C&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Chlamydophila pneumoniae</span> y <span class="elsevierStyleItalic">Brucella spp</span>&#44; y positiva para el IgG de parvovirus B19&#44; el VHS tipo 1 y 2&#44; citomegalovirus&#44; el virus de la hepatitis A y el virus de Epstein-Barr&#46; Ante la sospecha de una enfermedad mano-boca-pie &#40;EMBP&#41; at&#237;pica&#44; se tom&#243; una muestra para un estudio molecular mediante la reacci&#243;n en cadena de la polimerasa de una seudoves&#237;cula palmar que result&#243; positiva para el Coxsackie virus A6 y negativa para el parvovirus B19&#44; confirmando el diagn&#243;stico de sospecha&#46; Se le trat&#243; por v&#237;a oral con prednisona 30 mg&#47;d&#237;a durante 3 d&#237;as consecutivos y cetirizina cada 12 horas&#44; y por v&#237;a t&#243;pica con hidrocortisona-&#225;cido fus&#237;dico en aplicaci&#243;n diaria en las lesiones faciales y gl&#250;teas&#44; con resoluci&#243;n de las mismas y suspensi&#243;n del tratamiento en el control mensual&#46;</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0025">Comentario</span><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad mano-boca-pie &#40;EMBP&#41; se define cl&#225;sicamente como un exantema asociado a enterovirus caracterizado por fiebre&#44; afectaci&#243;n de la mucosa oral y una erupci&#243;n vesicular que afecta a las manos&#44; los pies y&#44; ocasionalmente&#44; las nalgas&#46; Dentro de los enterovirus&#44; el virus coxsackie A6 &#40;VC A6&#41; se ha asociado a manifestaciones at&#237;picas y de mayor gravedad en los ni&#241;os&#46; Su prevalencia ha aumentado en los &#250;ltimos a&#241;os en detrimento de otros serotipos&#46; Se han descrito 4 morfolog&#237;as de la EMBP at&#237;pica asociadas a VC A6 en los ni&#241;os&#58; una erupci&#243;n vesiculoampollosa generalizada y erosiva&#44; que se extiende m&#225;s all&#225; de la distribuci&#243;n palmoplantar t&#237;pica&#59; una erupci&#243;n similar a eccema herpeticum denominada &#171;eccema coxsackium&#187; en pacientes con un diagn&#243;stico previo de dermatitis at&#243;pica y en localizaciones t&#237;picas &#40;fosas antecubital y popl&#237;tea&#41;&#59; una erupci&#243;n similar a Gianotti Crosti y&#44; por &#250;ltimo&#44; una erupci&#243;n cut&#225;nea petequial y purp&#250;rica de predominio acral&#44; presente en el 17&#37; de los pacientes y m&#225;s com&#250;n en los mayores de 5 a&#241;os&#46; La descamaci&#243;n palmoplantar&#44; similar a la de nuestro paciente var&#243;n&#44; aparece hasta en un 52&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La EMBP constituye un cuadro infeccioso infrecuente en los adultos&#46; Se estima que menos del 1&#37; de los adultos expuestos a enterovirus desarrollar&#225; EMBP&#46; Cuando la infecci&#243;n es producida por el VC A6 puede cursar con mayor gravedad y una distribuci&#243;n m&#225;s extensa y at&#237;pica de las lesiones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las p&#225;pulas purp&#250;ricas constituyen un rasgo com&#250;n descrito en la serie de casos descrita por Flipo R&#46; et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; asoci&#225;ndose al VC A6 en 2 de los mismos&#46; El mecanismo por el cual se produce p&#250;rpura a este nivel&#44; adem&#225;s del fen&#243;meno inflamatorio desencadenado por virus o por enfermedades autoinmunes y autoinflamatorias <span class="elsevierStyleItalic">per se</span>&#44; se desconocer&#237;a&#44; pudiendo presentar el enterovirus un especial tropismo por esta regi&#243;n a trav&#233;s de la presencia de receptores v&#237;ricos en las c&#233;lulas epiteliales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico es principalmente cl&#237;nico&#46; En los casos at&#237;picos o de duda diagn&#243;stica se recomienda realizar un estudio molecular mediante el PCR de enterovirus obtenido de una ves&#237;cula cut&#225;nea o de orofaringe&#44; perirrectal&#44; heces o sangre &#40;siendo esta &#250;ltima poco &#250;til por escasa viremia&#41;&#46; No se recomienda el cultivo de VC A6 dada su escasa rentabilidad diagn&#243;stica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La biopsia cut&#225;nea puede ser de utilidad en los adultos&#44; ya que presenta unos hallazgos histol&#243;gicos que&#44; si bien no son espec&#237;ficos&#44; s&#237; resultan caracter&#237;sticos&#46; Los hallazgos afectan predominantemente a la epidermis&#44; con alteraci&#243;n preferente del estrato granuloso y la mitad superior del estrato espinoso en forma de ves&#237;culas intraepid&#233;rmicas&#44; degeneraci&#243;n reticular&#44; necrosis de los queratinocitos sin inclusiones citoplasm&#225;ticas y ocasional edema con extravasaci&#243;n hem&#225;tica&#46; El infiltrado dermoepid&#233;rmico suele ser de predominio neutrof&#237;lico&#44; aunque se han descrito casos de predominio linfoc&#237;tico como nuestro caso&#44; con aparici&#243;n de c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#46; Es caracter&#237;stica la ausencia de cambios citop&#225;ticos en los queratinocitos&#44; distingui&#233;ndolo de una infecci&#243;n herp&#233;tica que puede ser descartada en estos pacientes mediante t&#233;cnicas inmunohistoqu&#237;micas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el diagn&#243;stico diferencial de lesiones purp&#250;ricas palmoplantares se incluyen diversas entidades&#58; cuadros de vasculitis como granulomatosis con poliangitis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; vasculitis leucocitocl&#225;stica en paciente con lupus eritematoso cut&#225;neo subagudo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> o vasculitis eosinof&#237;lica recurrente cut&#225;nea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#59; dermatitis ampollosas como penfigoide ampolloso purp&#250;rico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> o dermatitis herpetiforme<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#59; cuadros infecciosos como dengue<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; parvovirus B19<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> o eritema multiforme asociado a virus herpes o mycoplasma&#46; A nivel histol&#243;gico tambi&#233;n pueden considerarse deficiencias nutricionales &#40;como la acrodermatitis enterop&#225;tica&#41;&#46;</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por &#250;ltimo&#44; atendiendo a la afectaci&#243;n palmoplantar&#44; tambi&#233;n deber&#237;a realizarse la detecci&#243;n de l&#250;es&#44; as&#237; como otras enfermedades de transmisi&#243;n sexual&#46; No obstante&#44; el tipo de lesiones que podr&#237;an presentarse en el contexto de una s&#237;filis secundaria ser&#237;an p&#225;pulo-nodulares&#44; pustulosas o anulares&#44; en lugar de purp&#250;ricas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de elecci&#243;n&#44; debido a su naturaleza autolimitada&#44; es de soporte&#44; siendo rara la sobreinfecci&#243;n&#46; En cuanto al pron&#243;stico&#44; la afectaci&#243;n neurol&#243;gica por VC A6 es muy infrecuente&#44; con series que describen un 2&#44;4&#37; de los casos en los que adem&#225;s la recuperaci&#243;n fue completa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusi&#243;n&#44; presentamos 2 casos de EMBP at&#237;pica del adulto por VC A6&#46; Pese a su infrecuencia en los adultos&#44; la afectaci&#243;n palmoplantar purp&#250;rica por este virus no es un diagn&#243;stico tan inusual&#46; Es por ello que su sospecha en cuadros de p&#250;rpura acral en los pacientes con cl&#237;nica y contexto epidemiol&#243;gico compatibles podr&#237;a evitar malestar y tratamientos innecesarios&#46; La rapidez del estudio molecular y la presencia de hallazgos histol&#243;gicos caracter&#237;sticos en caso de duda diagn&#243;stica podr&#237;an ser fundamentales para su correcto diagn&#243;stico&#46; En nuestros pacientes el tratamiento con prednisona 30 mg&#47;d&#237;a por v&#237;a oral posibilit&#243; una r&#225;pida resoluci&#243;n de la cl&#237;nica sin producir eventos adversos&#46; Por consiguiente&#44; en pacientes que presenten una amplia extensi&#243;n de las lesiones y&#44; por ende&#44; gran malestar&#44; ser&#237;a recomendable considerar la posibilidad de realizar un seguimiento estrecho y valorar el riesgo-beneficio en la utilizaci&#243;n de tratamiento de corta duraci&#243;n con esteroides sist&#233;micos&#46;</p></span><span id="s0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0030">Consentimiento informado</span><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pacientes consienten y aceptan el uso de sus datos cl&#237;nicos y fotograf&#237;as para la presente publicaci&#243;n&#46;</p></span><span id="s0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0035">Financiaci&#243;n</span><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no haber recibido ning&#250;n tipo de financiaci&#243;n para realizar este trabajo&#46;</p></span><span id="s0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0040">Conflicto de intereses</span><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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