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Afecta al sistema nervioso y se caracteriza por neuropatía progresiva de tipo sensorial, motora y autonómica. Fue descrita por primera vez en Portugal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, y es endémica en dicho país, Suecia y Japón, aunque existen miles de casos diversos a nivel mundial, que se han reportado en 30 países<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La neuropatía periférica asociada a FAP se inicia normalmente en las extremidades inferiores, y alcanza las superiores en una etapa más tardía. Se caracteriza por una pérdida de la sensación térmica y de dolor, así como por parestesia. La disfunción motora aparece alrededor de seis meses después, con la misma distribución de alteraciones sensoriales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente con PAF requiere a menudo cirugía y cuidados anestésicos para el trasplante hepático y la implantación de cardioversores-desfibriladores/marcapasos. Las publicaciones previas han expresado su preocupación acerca de la elección de relajantes musculares en pacientes con trastornos neuromusculares que requieren cirugía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Quizás la reversión correcta de los bloqueadores neuromusculares (BNM) tiene mayor importancia. La monitorización de la función neuromuscular es útil, y su uso se recomienda siempre que se utilicen los BNM<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. En teoría, las patologías del sistema nervioso periférico pueden interferir en la monitorización neuromuscular y el manejo del bloqueo neuromuscular pero, por lo que sabemos, no existen casos de alteración de la monitorización neuromuscular reportados en los pacientes de PAF.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aun utilizando monitorización neuromuscular, el bloqueo residual postoperatorio sigue siendo un problema común en la unidad de cuidados post-anestésicos (UCPA)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. La reducción exitosa de la incidencia de bloqueo residual requiere concienciación clínica para identificar las condiciones en las que los monitores neuromusculares comunes no son adecuados. Reportamos el caso de un paciente con polineuropatía amiloidótica familiar, en el que la falta de concienciación y los factores de distracción originaron sedación y ventilación innecesarias en la UCPA. Se obtuvo consentimiento informado del paciente antes de la publicación del caso clínico.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un varón de 73 años de edad (peso de 73 kg, altura de 175 cm y clasificación III de la <span class="elsevierStyleItalic">American Society of Anesthesiologists</span>) fue sometido a biopsia electiva de una masa nodular sólida en el espacio mediastínico anterior. Había padecido diversos episodios de malaria sin complicaciones en el pasado remoto. También había recibido anestesia general para apendicectomía a los seis años de edad, sin incidente alguno. No notificó alergias, ni consumo de tabaco o abuso de alcohol.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 2015, el paciente fue diagnosticado con polineuropatía amiloidótica familiar por transtiretina. Durante los años siguientes desarrolló trastornos neurológicos, cardiacos y autonómicos, según se describe en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La medicación diaria del paciente consistía en pantoprazol, apixaban, furosemida, midodrina, pregabalina y un complejo multivitamínico. El examen físico preoperatorio, los signos vitales y los análisis de sangre fueron normales, al margen de los déficits neurológicos anteriormente descritos y del examen de la vía aérea que reveló puntuación Mallampati de clase II y distancia tiromentoniana inferior a 6 cm.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Intraoperatoriamente utilizamos monitorización del índice biespectral y estándar de ASA, junto con presión arterial invasiva y monitorización neuromuscular kinemiográfica cuantitativa (Mecanosensor NMT) en el antebrazo derecho.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se indujo anestesia con fentanilo (100 μg/i.v.) y propofol (80 mg/i.v.). Tras calibrar el monitor neuromuscular, se administró rocuronio (70 mg/i.v.). El manejo de la vía aérea fue difícil, con ventilación con mascarilla de grado 3 y laringoscopio directo de grado 3. La intubación orotraqueal se logró con ayuda de un estilete táctil.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se mantuvo la anestesia con sevoflurano a 1 MAC y valores de índices biespectrales comprendidos entre 40 y 60. Se controló la ventilación para mantener la normocapnia al final de la espiración (30-35 mmHg). Se mantuvo constante la temperatura corporal central por encima de 36<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>°C mediante calentamiento activo. La cirugía duró 55 minutos sin administración adicional de rocuronio durante el procedimiento.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al finalizar la cirugía, el conteo post-tetánico (PTC) era cero. Se administró una dosis inicial de sugammadex de 2 mg/kg. Transcurridos 15 minutos no se detectó aún respuesta al tren de cuatro (TOF) ni a PTC. Se incrementó progresivamente la dosificación de sugammadex hasta los 16 mg/kg. No se registró tampoco conteo TOF tras la administración de neostigmina (2,5 mg/i.v.) y atropina (0,5 mg/i.v.).</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras revisar la función normal del monitor kinemiográfico (KMG), tratamos de obtener respuestas neuromusculares con aceleromiografía utilizando diversos dispositivos en los antebrazos derecho e izquierdo, sin respuesta. En nuestro último intento estimulamos las ramas motoras del nervio facial izquierdo, que reveló una contracción intensa del músculo orbicular del ojo.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como las respuestas neuromusculares no eran adecuadas, se asumió la curarización residual trasladando al paciente a la UCPA, con ventilación mecánica y sedación con propofol. Transcurrida una hora sin cambios de las respuestas neuromusculares, decidimos disminuir la sedación e iniciar la ventilación con presión de soporte. Cuando el paciente alcanzó los volúmenes corrientes adecuados, con presión de soporte mínima, interrumpimos la infusión de propofol. Una vez que el paciente estuvo despierto, plenamente cooperativo y con respiración espontánea adecuada, dada la remota probabilidad de bloqueo neuromuscular residual, decidimos realizar la extubación traqueal. El paciente no reportó ningún síntoma sugerente de curarización residual, y permaneció en la UCPA durante dos horas más, antes de ser trasladado a planta. El seguimiento postoperatorio transcurrió sin incidentes y el paciente fue dado de alta tres días después.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como resultado, supimos que el paciente había sido sometido a un examen electrofisiológico en serie debido a un ensayo clínico sobre PAF en el que había tomado parte. Su última neurografía sensitivo-motora reflejó la ausencia de potenciales evocados sensoriales y motores de los nervios cubital, sural y tibial. Tenía signos marcados de neuropatía axonal sensitivo-motora que comprometía las extremidades superiores e inferiores. Dichos hallazgos respaldan el hecho de que el fallo intraoperatorio de monitorización de la actividad neuromuscular fue el resultado de su enfermedad de larga duración.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Postoperatoriamente, al revisar el registro anestésico electrónico, nos percatamos de que, contrariamente a nuestra creencia inicial, no se observó respuesta del paciente a la estimulación supramaximal antes de la administración de rocuronio, ni se registró respuesta individual a la estimulación TOF, previa o posterior a la administración del fármaco. Al final de la intervención quirúrgica, cuando administramos el antagonista neuromuscular, estábamos seguros de la presencia de respuestas TOF durante la inducción de anestesia. Este supuesto resultó ser falso.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Intraoperatoriamente, el tiempo empleado en la vía aérea difícil nos distrajo de la monitorización neuromuscular adecuada. De no haberse producido dicha distracción, se habría detectado el fallo en la realización de la estimuación supramaximal, habiéndose intentado el cambio del sitio de estimulación. Por tanto, la falta de respuesta a la estimulación habría resultado evidente. La cirugía fue breve, lo cual motivó que la ausencia de respuestas, teniendo en cuenta la dosis de rocuronio, no levantara sospechas.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Antes de la emergencia de la anestesia, intentamos diferentes métodos de monitorización: no solo el dispositivo KMG del que dispusimos durante la cirugía, sino también la aceleromiografía (AMG) con un dispositivo TOFscan® en el nervio cubital de ambos brazos. No encontramos ninguna contracción en los músculos aductores del pulgar respectivos, ya que estos métodos se basan en la integridad del nervio cubital, que estaba alterada. No se intentó la estimulación posterior del nervio tibial, teniendo en cuenta la debilidad motora evidente de los músculos de las piernas, según se refleja en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figura 1</a>.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro último intento fue estimular el nervio facial izquierdo con un estimulador nervioso, según puede apreciarse en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figura 2</a>. Se observó la contracción de los músculos orbiculares del ojo y superciliar ipsilaterales, pero no pudimos eliminar la posibilidad de la estimulación directa ni cuantificar la fuerza de la respuesta.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En este caso específico de PAF que afecta a los nervios periféricos de las extremidades, la estimulación adecuada del nervio facial puede ser ventajosa, dado que los nervios craneales se ven comprometidos solo en las últimas etapas de la enfermedad. La respuesta evocada del nervio facial puede evaluarse subjetivamente (táctil y/o visualmente) o cuantificarse utilizándose un transductor AMG. Aun cuando no se recomienda, el método táctil/visual puede ser una alternativa en aquellas instituciones que no disponen de monitorización cuantitativa. De manera ideal, de existir un transductor AMG debería utilizarse, aunque deben destacarse diversas limitaciones: la respuesta a la estimulación en el músculo superciliar (en la ceja) guarda estrecha relación con el bloqueo neuromuscular en el diafragma y la laringe, mientras que la estimulación en el músculo orbital del ojo guarda relación con el músculo aductor del pulgar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. En la práctica, es difícil distinguir las respuestas de estos dos músculos, y por tanto la estimulación del nervio facial puede sobrevalorar el grado de recuperación del bloqueo neuromuscular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, lo cual lleva a recomendar la consideración de TOF > 1 como umbral mínimo de recuperación para un AMG calibrado, frente a un valor de 0,9 en el nervio cubital <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0200" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las disfunciones del sistema nervioso periférico no son exclusivas de los pacientes con PAF. A pesar de la falta de literatura, creemos que las patologías caracterizadas por neuropatías periféricas como en el caso de la enfermedad de Charcot-Marie-Tooth, el síndrome de Guillain-Barré, la polineuropatía desmienilizante inflamatoria crónica y la neuropatía desmienilizante inducida por fármacos, entre otras, pueden comprometer la debida monitorización neuromuscular cubital. La neuropatía periférica diabética de larga duración parece motivar también la monitorización neuromuscular infructuosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Además, ciertas patologías musculares y la esclerosis lateral amiotrófica pueden afectar probablemente a nuestra monitorización común. Por ello, los pacientes con enfermedades neuromuscularees que requieren métodos de monitorización alternativos son probablemente más prevalentes de lo que se piensa.</p><p id="par0205" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como anestesiólogos debemos estar al tanto del compromiso neuromuscular potencial, a fin de encontrar la mejor localización de la monitorización para cada paciente. La evaluación pre-anestésica y la revisión de la electromiografía pueden ayudar a determinar el mejor monitor y el emplazamiento a utilizar. En este caso, sugammadex fue seguro y fiable para el antagonismo del bloqueo neuromuscular con rocuronio, a pesar de la falta de una monitorización cuantitativa adecuada.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1793874" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1570234" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1793873" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1570235" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-11-22" "fechaAceptado" => "2021-01-24" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1570234" "palabras" => array:5 [ 0 => "Neuropatías amiloides, familiares" 1 => "Enfermedades del sistema nervioso periférico" 2 => "Monitorización neuromuscular" 3 => "Complicaciones postoperatorias" 4 => "Seguridad del paciente" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1570235" "palabras" => array:5 [ 0 => "Amyloid neuropathies, familial" 1 => "Peripheral nervous system diseases" 2 => "Neuromuscular monitoring" 3 => "Postoperative complications" 4 => "Patient safety" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La polineuropatía amiloidótica familiar (PAF) por transtiretina es una enfermedad dominante autosómica rara que provoca depósitos sistémicos de amiloides. Afecta al sistema nervioso y se caracteriza por neuropatía progresiva de tipo sensorial, motora y autonómica. Los pacientes con PAF requieren a menudo cirugía y cuidados anestésicos para transplante hepático e implantación de cardioversores-desfibriladores/marcapasos. La neuropatía periférica es un hallazgo común, aunque no existen casos reportados sobre su interferencia en la monitorización de la transmisión neuromuscular de la anestesia.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Reportamos el caso de un paciente con PAF en el que la falta de concienciación y los factores de distracción condujeron a la malinterpretación de la monitorización neuromuscular y originaron sedación y ventilación innecesarias en la unidad de cuidados post-anestésicos. PAF puede interferir con la monitorización neuromuscular habitual del nervio cubital. Los anestesiólogos deben estar al tanto del compromiso neuromuscular potencial para encontrar la mejor localización de la monitorización en cada paciente. En este caso sugammadex fue seguro y fiable para el antagonismo del bloqueo neuromuscular del rocuronio, a pesar de la falta de monitorización cuantitativa adecuada.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Transthyretin familial amyloid polyneuropathy (FAP) is a rare autosomal dominant disease that provokes systemic deposition of amyloid. It affects the nervous system and it is characterized by progressive sensory, motor, and autonomic neuropathy. Patients with FAP often require surgery and anesthetic care for hepatic transplantation and cardioverter-defibrillator/pacemaker implantation. Peripheric neuropathy is a common finding, but there are no reported cases of its interference with anesthetic neuromuscular transmission monitoring.</p><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We report a case of a FAP patient where lack of awareness and distracting factors led to misinterpretation of neuromuscular monitoring and unnecessary sedation and ventilation in the post anesthetic care unit. FAP may interfere with the usual cubital nerve neuromuscular monitoring. Anesthesiologists should be aware of potential neuromuscular compromise to find the best monitoring location for each patient. 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Era todavía capaz de utilizar los brazos para completar las rutinas diarias. \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Cardiacas \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Bloqueo AV de primer grado + bloqueo de rama derecha;aleteo/fibrilación auricular;cardiomiopatía con hipertrofia ventricular concéntrica severa. \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Marcapasos permanente.Ausencia de signos clínicos de insuficiencia cardiaca. \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Autonómicas \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Hipotensión ortostática. \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Complicaciones desarrolladas desde el diagnóstico de PAF</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "A peculiar form of peripheral neuropathy; familiar atypical generalized amyloidosis with special involvement of the peripheral nerves" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "C. 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