Pseudoaneurisma carotídeo en niño de 2 años, complicación de la lesión esofágica por cuerpo extraño: reporte de caso y revisión de la literatura

Resumen

El aneurisma carotídeo extracraneal es una entidad inusual en la práctica clínica que compromete todas las capas de la pared arterial; se denomina pseudoaneurisma cuando se involucran solo una o dos capas y puede ser secundario a procesos inflamatorios, traumáticos o iatrogénicos. En la población pediátrica se han reportado 30 casos entre 1984 y 2016. En general, establecer el diagnóstico de esta entidad es difícil y se requiere experticia clínica para reconocer hallazgos que orienten la toma de decisiones.

Presentamos el caso de un niño de 2 años y la revisión de la literatura de 30 casos encontrados. Se trata de un paciente que consulta por síntomas característicos de gastroenteritis, se da de alta y re-consulta con síntomas respiratorios característicos de neumonía, que progresan a insuficiencia respiratoria, requiriendo ventilación mecánica y agentes vasoactivos. Se diagnostica pseudoaneurisma, que se corrige quirúrgicamente, sin lograrse mejoría. Se adelantan estudios para cuerpo extraño, encontrando perforación esofágica y mediastinitis secundaria a espina de pescado. El paciente presenta sangrado masivo y como resultado fallece.

Abstract

The extracranial carotid aneurysm is a rare occurrence in clinical practice, as it involves all layers of the arterial wall. A pseudoaneurysm occurs when there are only one or two layers involved, and may be secondary to inflammatory, traumatic, or iatrogenic processes. A total of 30 cases in the paediatric population were reported in the literature between 1984 and 2016. Determining the diagnosis of this disease is difficult, and requires medical expertise to identify the findings that can guide the decision-making process in these cases.

The case is reported of a 2 year-old male patient who showed symptoms characteristic of gastroenteritis. The patient was discharged, and then returned with respiratory symptoms characteristic of pneumonia that progressed to respiratory failure and required mechanical ventilation and vasoactive agents. The patient was diagnosed with a pseudoaneurysm, that was surgically treated, but no improvements were noticed. Different studies were performed that showed oesophageal perforation and mediastinitis secondary to a fishbone ingestion. The patient had massive bleeding and as a result, he died.

Introducción

Los aneurismas son la dilatación de las 3 capas de la pared del vaso (túnica, íntima, media y adventicia). Los pseudoaneurismas se producen por un desgarro de la pared arterial que permite que se escape sangre hacia un compartimiento en comunicación con la luz vascular que no contiene la capas normales de la pared arterial¹. Los pseudoaneurismas pueden solucionarse de forma espontánea o evolucionar a trombosis, infección, compresión local de las estructuras adyacentes y a rupturas que producen hemorragias².

Los pseudoaneurismas que comprometen la sección extracraneal de la arteria carótida interna son poco frecuentes^3,4. La principal complicación es la hemorragia masiva asociada a infecciones. Un estudio mostró que en 227 casos el 73% de los sujetos con lesión en la carótida interna tuvieron un desenlace fatal⁵.

Desde que mejoró la disponibilidad de antibióticos ha disminuido la presentación de pseudoaneurisma arterial carotídeo asociado a infección complicada en el espacio cervical profundo. En pediatría es una entidad muy rara, y por ello la forma de establecer el diagnóstico no ha sido discutida suficientemente en las últimas décadas.

Reporte de caso

Paciente masculino de 2 años de edad que durante una semana presenta fiebre, baja aceptación a la vía oral y dolor abdominal. Evaluado en centro de atención primaria, se recomienda manejo ambulatorio con acetaminofén; el paciente empeora y es remitido a una institución infantil. El hemograma, el uroanálisis, el coproscópico y las pruebas de función renal de ingreso fueron normales. Se observa deterioro del patrón respiratorio y se sospecha neumonía. La radiografía de tórax muestra desviación de la tráquea hacia la derecha (fig. 1).

Figura 1.

Radiografía de tórax. Desplazamiento traqueal hacia la derecha.

El paciente evoluciona tórpidamente y es necesaria la ventilación mecánica; posteriormente desarrolla derrame pleural bilateral que se maneja con toracotomía bilateral, presenta coagulación intravascular diseminada, hipertensión intraabdominal y síndrome anémico. El ecocardiograma revela una masa pulsátil hiperecoica localizada por encima y a la izquierda del cayado aórtico que desplaza las estructuras vasculares y arteriales supraaórticas y de la vena cava superior, y derrame pericárdico con taponamiento cardiaco que requiere pericardiocentesis de urgencia.

La TAC de tórax (fig. 2) mostró una dilatación aneurismática sacular dependiente de la carótida común izquierda que comprimía y desplazaba la tráquea hacia la derecha; adicionalmente se observaron colecciones líquidas en mediastino anterior y medio. Se diagnosticó mediastinitis, que recibió manejo con vancomicina, cefepima, anfotericina B y una dosis única de inmunoglobulina.

Figura 2.

Tomografía de tórax que muestra pseudoaneurisma de 37 × 34 mm, 1 × 36, 8 mm (TxAPxL) que se origina inmediato a la emergencia de la arteria carótida común izquierda, desplazando lateralmente el tronco braquiocefálico y la arteria subclavia izquierda sin efecto compresivo.

Ante los hallazgos radiológicos se realiza esternotomia, que muestra pseudoaneurisma de la carótida interna izquierda que se corrige quirúrgicamente sin complicaciones; se cambia cefepima por meropenem.

Debido a la incapacidad para establecer el origen del cuadro clínico, se amplían los estudios para descartar cuerpo extraño. La TAC de tórax con reconstrucción tridimensional muestra estructura radioopaca de 26 mm de longitud en paraesófago (fig. 3). La endoscopia de vías digestivas permite encontrar una perforación de esófago causada por espina de pescado. El paciente presenta con deterioro clínico secundario a choque séptico, es llevado a cirugía, practicándose una reapertura esternal. Se aprecia abundante material purulento por mediastinitis grave, así como un empiema pleural izquierdo. Se encuentra el cuerpo extraño (espina de pescado) y se extrae. Se practica rafia de un desgarro longitudinal de 2 cm del esófago, se practica lavado exhaustivo de mediastino y de espacio pleural izquierdo. Se realiza cierre esternal y se hace esofagostomía cervical izquierda y ligadura distal esofágica. En el postoperatorio inmediato presenta sangrado masivo por tubos de mediastino y de tórax, seguido de paro cardiaco que no responde a maniobras avanzadas de reanimación. Trasladado de urgencia al quirófano, recibe compresiones cardiacas directas logrando ritmo sinusal, que permitió el hallazgo y la reparación de lesión vascular en subclavia izquierda. Sin embargo, luego de unos minutos reinicia el sangrado masivo, que no cede a pesar de ligadura arterial, lo que causa la muerte del paciente.

Figura 3.

Tomografía computarizada torácica con reconstrucciones 3D que muestra cuerpo extraño radioopaco lineal de 26 mm de longitud aproximada a nivel paraesofágico.

Métodos

Se adelantó una búsqueda en Medline y una búsqueda manual de los casos reportados en la literatura con las palabas clave «pseudoaneurisma» y «niños», obteniendo 53 artículos que cumplieron criterios de inclusión y que se revisaron completos.

Resultados

En 51 reportes de caso en niños se analizaron 55 pacientes descritos (tabla 1). Treinta y cinco de ellos eran hombres. Las causas reportadas fueron: postamigdalectomía (n = 7), trauma (n = 7), adenitis cervical (n = 7), absceso periamigdalino (n = 7), absceso parafaríngeo (n = 5), cuerpo extraño (n = 3), enfermedad de Behcet (n = 3), absceso dentario (n = 2), congénito (n = 2), enfermedad respiratoria (n = 2), y otros tales como hiperlipoproteinemia tipo iib, síndrome de Ehlers-Danlos tipo iv, masa cervical, infección micótica, otitis y absceso paratoideo, y en un caso la causa no pudo ser determinada (n = 10). Dentro de los principales síntomas se encontraron: síndrome de Horner, presencia de masa pulsátil, disfagia, disnea, hemorragias orofaríngeas, edema en cuello, epistaxis y disfonía.

Tabla 1.

características de los pacientes con pseudoaneurisma carotídeo descritos en la literatura (n = 55)

Artículo	Año	Género	Edad (años)	Etiología	Hallazgo
Bolender et al.^6	1984	M	7	Absceso dental	Masa pulsátil
Evans^7	1984	M	9	Hiperlipoproteinemia tipo iib	Hinchazón del cuello
Maurizi et al.^8	1985	M	1	Infección vía aérea alta	Otorragia y masa paratiroidea
Mirsa y Shaw^9	1986	M	5	Espontáneo	Hematemesis, síndrome de Horner
Tovi et al.^10	1987	F	14	Amigdalectomía	Disfagia postoperatoria
Garino y Ryan^11	1987	M	15	Absceso periamigdalino	Sangrado de vía aérea superior
Ruby et al.^12	1989			Síndrome de Ehlers-Danlos	No disponible
Stevens^13	1990	M	15	Absceso periamigdalino	Disfagia, edema de cuello
Gonda et al.^14	1990	M	1	Absceso parafaríngeo	Edema en cuello, síndrome de Horner
Wells y Sty^15	1991	F	4	Adenitis cervical	Edema persistente en cuello
Watson et al.^16	1991	M	7	Absceso periamigdalino	Epistaxis grave
Suzuki et al.^17	1991		16	Masa cervical	Cefalea, síndrome Horner
Unal et al.^18	1992	M	5	Absceso parafaríngeo	Edema de cuello, hemiparesia, hemianopsia
Hazarika et al.^19	1993	F	13	Congénito	Edema en cuello, parálisis pares craneales ix y xii
Krysl et al.^20	1993	F	3	Adenitis cervical	Masa dolorosa en cuello, hematemesis
Meulenbroeks et al.^21	1995	M	3	Inespecífica	Síndrome de Horner, hemorragia orofaríngea
Lueg et al.^22	1995	F	–	Infección micótica	Disfagia, fiebre, hemoptisis
Tuzner et al.^23	1996	M	16	Enfermedad de Behcet's	Disnea, fiebre, masa pulsátil
Willems et al.^24	1997	M	9	Infección angioinvasiva	Disnea y edema en cuello
Karas y Sie^25	1997	M	6	Postamigdalectomía	Hematemesis, masa pulsátil
Sasaki et al.^26	1998	M	16	Enfermedad de Behcet	No disponible
Chen et al.^27	1998	F	17	Postraumática	Fractura base de cráneo
Reisner et al.^28	1999	F	6	Faringitis	Masa pulsátil cuello, síndrome de Horner, hemoptisis
James et al.^29	1999	M	15	Masa parafaríngea	Disfagia, disfonía, edema en cuello derecho, síndrome de Horner
Henriksen et al.^4	2000	F	7	Miringotomía por otitis	Otorrea profusa
Jarvis et al.^30	2001	F	9	Amigdalitis bacteriana	Hemorragia orofaríngea
Windfuhr^31	2001	F	5	Postraumático	Sangrado oral, herida en cuello
Hadfiel et al.^32	2002	M	11 meses	Postraumático	Epistaxis, masa en cuello pulsátil
Chambers et al.^33	2002	F	11 meses	Postraumático (cuerpo extraño)	Epistaxis, hematemesis, síndrome de Horner
Tunnuri et al.^34	2003	M	10 meses	Infección respiratoria	Masa cuello pulsátil
Glaiberman et al.^35	2003	M	11 meses	Adenitis cervical	Fiebre, edema cervical, necrosis falange 3.^er dedo mano derecha
Brochu et al.^36	2004	F	6	Absceso parafaríngeo	Disfagia, síndrome de Horner, disfonía
Gralla et al.^37	2004	M	11	NA	Hemorragia nasofaríngea recurrente
Hoff et al.^38	2005	M	7	Postamigdalectomía	Hemorragia orofaríngea
Semple et al.^39	2005	M	15	Absceso dentario	Masa cuello pulsátil
Pearson y Choi.^40	2005	F	4	Adenitis abscedada	Síndrome de Horner
Mordekar et al.^41	2005	F	8	Absceso periamigdalino	Odinofagia, trismo
Antar et al.^42	2005	M	13	Enfermedad de Behçet	Cefalea, masa cervical
Cuff y Thomas^43	2005	M	12	Postraumático (golpe en cuello)	Dolor, masa palpable en cuello
Defatta et al.^44	2005	F	8	Absceso periamigdalino	Síndrome de Horner
Biron et al.^45	2006	M	12	Adenitis cervical	Masa cervical, linfadenopatía, síndrome de Horner
Cinar et al.^46	2006	M	10	Postamigdalectomía	Masa pulsátil en cuello
Pourhassan et al.^3	2007	F	12	Congénita	Masa pulsátil en cuello, vértigo y síndrome de Horner
		M	17	Postraumático	Masa pulsátil en cuello, síndrome de Horner
		M	17	Postamigdalectomía	Disfagia y disnea, edema submandibular
		M	15	Absceso periamigdalino	Masa pulsátil en cuello
Beena et al.^1	2007	M	3	Absceso parotídeo	Edema submandibular
Singhal et al.^47	2009	M	8	Punción con aguja fina de nódulo linfático	Masa pulsátil en cuello
		M	2	Adenitis tuberculosa	Edema en cuello, masa pulsátil en cuello, dificultad respiratoria
Mathur et al.^48	2010	M	15	Cuerpo extraño	Disfagia, edema en cuello
Binning et al.^49	2010	F	11 semanas	Postraumático (accidente automovilístico)	No disponible
Vávrová et al.^50	2011	M	17	Postamigdalectomía	Disfagia, trismo, cefalea
Mahmoud et al.^51	2012	M	4	Postherida por arma corto punzante	Masa pulsátil en cuello con soplo
Lago et al.^52	2015	F	6	Postamigdalectomía	Odinofagia, hematemesis, síndrome de Horner
Roger et al.^53	2015	M	8	Cuerpo extraño (espina de pescado)	Masa pulsátil en cuello y edema facial

Discusión

Los cuerpos extraños alojados en el esófago, tales como las espinas de pescado, pueden migrar y causar perforación esofágica, abscesos retrofaríngeos, mediastinitis, lesiones de tiroides y lesiones vasculares⁵⁴; sin embargo, establecer el diagnóstico por esta causa es difícil y requiere experticia clínica, principalmente en niños que no se comunican verbalmente y en los que la sintomatología es inespecífica⁵⁵.

Los medios diagnósticos recomendados para determinar la presencia de pseudoaneurisma de carótida extracraneal luego de la sospecha clínica son: ecografía doppler (es operador-dependiente), angiografía (sensibilidad del 100% y especificidad del 63%)^56,57, resonancia magnética (sensibilidad de 97% y especificidad del 82%)^58-61. Se resalta que las radiografías convencionales pueden permitir un diagnóstico temprano cuando muestran hallazgos inespecíficos, como desviación traqueal, y en algunos casos la proyección de cuerpos extraños; sin embargo, pierden sensibilidad cuando los cuerpos extraños son radiolúcidos, como es el caso de las espinas de pescado.

Luego del hallazgo de pseudoaneurisma en pacientes en los que la presentación de la patología es inespecífica se debe reinterrogar y realizar imágenes en búsqueda de un posible cuerpo extraño y no pensar únicamente en etiologías infecciosas, especialmente cuando la anamnesis no permite establecer posibles causas de la enfermedad.

Conclusión

Establecer el diagnóstico de cuerpo extraño por espina de pescado es un reto para el clínico, especialmente cuando se trata de niños que no verbalizan o cuando el evento no es avistado por un posible informante. Cuando se establece un diagnóstico de forma rápida es posible ofrecer un tratamiento inmediato, lo que puede mejorar los posibles desenlaces. Estos pacientes pueden ser asintomáticos, llegando a los servicios de urgencias tardíamente y con síntomas inespecíficos; por eso, una vez se sospeche la entidad se deben realizar estudios que descarten cuerpo extraño. Finalmente, ante el hallazgo de pseudoaneurisma es necesario pensar en todas la causas posibles que han sido reportadas en la literatura, incluso las más raras.

Responsabilidades éticas

Protección de personas y animales

Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.

Confidencialidad de los datos

Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado

Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener conflicto de intereses.