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B y C) Microfotografía del estudio histológico de la pieza con tinción de hematoxilina-eosina donde se visualizan los canales vasculares con paredes de endotelio fino separados por una matriz de tejido conjuntivo (punta de flecha) y depósito de calcio correspondiente a un flebolito (asterisco).</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Caso clínico</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una mujer de 66 años que consulta por tumoración en región submandibular y maseterina izquierdas de varios meses de evolución. Se realiza RM (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>) con diagnóstico radiológico compatible con adenoma pleomorfo dependiente de glándula submaxilar y punción-aspiración con aguja fina (PAAF) ecoguiada con diagnóstico citológico indeterminado. Ante esta sospecha, se propone extirpación de la lesión con submaxilectomía. Durante la intervención se confirma la independencia de la lesión de la glándula, encontrándose superior a la misma y en íntima relación con la rama marginal del nervio facial y del músculo masetero. Macroscópicamente, se visualiza una tumoración muy vascularizada con varias formaciones calcáreas de unos 2-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). El diagnóstico histopatológico es de hemangioma cavernoso con presencia de flebolitos.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusión</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hemangiomas son lesiones vasculares benignas. Suelen manifestarse en el primer año de vida, con mayor predilección por el sexo femenino. La presentación en la edad adulta es menos frecuente siendo, en ocasiones, un reto diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente, se distinguen hemangiomas capilares, cavernosos, venosos y en racimos. Los hemangiomas cavernosos y venosos tienen un flujo sanguíneo bajo porque carecen de componentes arteriales o capilares. Los cambios en la dinámica del flujo sanguíneo dan lugar a la formación de trombos y flebolitos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Estos últimos son nódulos calcificados característicos de los hemangiomas cavernosos, como en nuestro caso. Sin embargo, solo ocurren en el 2-3% de los casos y, si están en relación con glándulas salivales mayores, pueden confundirse con sialolitos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Según las últimas revisiones, los hemangiomas representan el 0,4-0,6% de todos los tumores de la glándula parótida, siendo extremadamente raro en adultos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,3,4</span></a>. La mayoría se corresponden con hemangiomas cavernosos (60%), seguido de capilares (30%), y suelen manifestarse periglandularmente, en el espesor del músculo masetero<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se han publicado casos de hemangiomas cavernosos con diagnóstico preoperatorio de adenoma pleomorfo por su comportamiento en la RM<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Los hemangiomas asociados a la glándula submandibular son más raros aún, en una publicación reciente se describen 18 casos en la literatura inglesa, de los cuales 11 se dieron en mujeres con una edad promedio de 36 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. La gran mayoría de los casos reportados se corresponden con hemangiomas cavernosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a la presentación clínica varía según su localización y tamaño, comenzando en muchos casos como masas cervicales indoloras asociadas o no a lesiones cutáneas como máculas de color rojo o azulado. Cuando esto último no está presente, como en nuestro caso, y se presentan como masas subcutáneas, en espacios profundos del cuello o glandulares, se dificulta el diagnóstico de sospecha<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En el caso de hemorragia intraglandular o trombosis puede producirse un aumento de tamaño masivo y muy doloroso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En una revisión sobre hemangiomas asociados a la glándula submaxilar se describe que el 67% de los pacientes presentaban tumefacción dolorosa de la glándula, confundiéndose inicialmente con un cuadro de sialoadenitis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sospecha diagnóstica es difícil debido a la baja prevalencia de esta entidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Para ello es fundamental el estudio de imagen mediante RM y TC con contraste. Con la RM veremos una lesión lobulada de señal intermedia en T1, hiperintensa en T2 y realce homogéneo con el contraste. Permite también localizar áreas de trombosis o fibrosis, pero no es útil para identificar flebolitos, para lo que sí es útil la TC. Por este motivo se recomiendan ambas pruebas.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante una masa cervical, incluyendo los hemangiomas, la TC con contraste sería la prueba de elección de inicio por su rapidez y rentabilidad diagnóstica. Cuando existan dudas en el diagnóstico diferencial, la RM nos aporta información al reflejar mejor el comportamiento hemodinámico de la lesión. En los estudios de RM, el componente sólido de los hemangiomas muestra una intensidad de señal intermedia en las secuencias en T1 e hiperintenso en T2. Tras la administración de gadolinio se observa un marcado realce que, mediante técnicas de supresión grasa, permite delinear mejor la lesión<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Los adenomas pleoformos se muestran hipointensos en T1 e hiperintensos en secuencias T2, por su estroma mixocondroide. En este caso, la captación de contraste suele ser tardía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso, la sospecha prequirúrgica clínica y radiológica de adenoma pleomorfo hizo que no solicitáramos TC complementario. Probablemente la realización de este hubiera puesto de manifiesto los flebolitos y apoyado el patrón vascular acercándonos al diagnóstico final.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PAAF es un procedimiento de diagnóstico importante para masas en el área de la glándula submaxilar. Sin embargo, su aplicación en tumores vasculares es limitada pudiendo ocasionar complicaciones como hemorragia y hematoma posterior que pueden incluso comprometer la función de la rama marginal del nervio facial. Por ello, ante la sospecha de lesiones vasculares no se recomienda la punción por aportar escasa información y el riesgo de complicaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Se realizó punción con control ecográfico ante el diagnóstico de lesión sólida compatible con adenoma pleomorfo indicada en la RM sin complicaciones. Si bien, la sospecha inicial de lesión vascular en el diagnóstico diferencial es clave para el correcto manejo y evitar posibles complicaciones pre e intraquirúrgicas.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Además del hemangioma submandibular, el diagnóstico diferencial de una masa vascular en el área submandibular incluye hemangioma intramuscular, linfangioma y angiosarcoma. Los hemangiomas intramusculares son muy raros; solo se han comunicado 2 casos, ambos en el músculo milohioideo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. El linfangioma cervical es una lesión congénita que suele diagnosticarse en los primeros 2 años de vida, siendo excepcional en la edad adulta, en el que la TC y la RM ponen de manifiesto su naturaleza multiquística<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A diferencia de los hemangiomas capilares en la infancia, que muestran una alta tasa de regresión espontánea, los hemangiomas cavernosos en adultos permanecen y aumentan de tamaño lentamente. Por lo tanto, el tratamiento de elección es la extirpación completa del tumor que incluiría la submaxilectomía para tener un mejor acceso al espacio submandibular y garantizar la indemnidad de la rama marginal del nervio facial.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pronóstico de los hemangiomas cavernosos en adultos es bueno. En el caso de resección tumoral no se esperan recurrencias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Financiación</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presente investigación no ha recibido ayudas específicas provenientes de agencias del sector público, sector comercial o entidades sin ánimo de lucro.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Financiación" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2023-06-26" "fechaAceptado" => "2023-12-14" "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 322 "Ancho" => 605 "Tamanyo" => 28426 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Corte axial en secuencia T1 que muestra tumoración de 26<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>29<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm (APxTxCC) hipocaptante situada caudal al ángulo mandibular izquierdo y anterior a glándula submaxilar con la que contacta sin plano graso de separación. B) Corte axial y C) Corte coronal de RM en secuencia T2 donde se visualiza la misma lesión con un comportamiento hipercaptante y halo hipocaptante que sugiere cápsula fibrosa. Se identifican algunas imágenes lineales en su interior compatibles con estructuras vasculares.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 325 "Ancho" => 1250 "Tamanyo" => 132655 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Imagen intraoperatoria de lesión tras submaxilectomía izquierda. Macroscópicamente se aprecia una tumoración muy vascularizada y presencia de flebolitos. B y C) Microfotografía del estudio histológico de la pieza con tinción de hematoxilina-eosina donde se visualizan los canales vasculares con paredes de endotelio fino separados por una matriz de tejido conjuntivo (punta de flecha) y depósito de calcio correspondiente a un flebolito (asterisco).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Kavernöses Hämangiom der Glandula parotis im Erwachsenenalter" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "M. Tisch" 1 => "K. Kraft" 2 => "B. Danz" 3 => "H. 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Ver másEl factor de impacto mide la media del número de citaciones recibidas en un año por trabajos publicados en la publicación durante los dos años anteriores.
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