Caso clínico
Angiomixoma superficial de la región parotídea y revisión de la literatura
Superficial angiomyxoma of the parotid region and review of the literature
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El AS está incluido en el grupo de los tumores mixomatosos de partes blandas que se distinguen por su capacidad única para producir gran cantidad de material mixoide, junto con la proliferación de las células constituyentes del tumor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Presentamos el caso de un paciente que presentó un AS en la región parotídea, destacando la importancia de distinguir esta entidad de otras lesiones que pueden aparecer en esta área.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 61 años de edad que acude a nuestra consulta por presentar una tumoración parotídea derecha de crecimiento progresivo durante un año e indolora. El paciente carecía de antecedentes personales de interés. El examen físico reveló una masa móvil y elástica de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, localizada en la región parotídea izquierda a nivel del ángulo mandibular. La función del nervio facial era normal.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó una tomografía computarizada con contraste (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>) que puso de manifiesto una lesión hipodensa de 27 x 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, de márgenes bien definidos y situada inmediatamente por delante y por debajo del lóbulo superficial de la parótida derecha. Se realizó una punción-aspiración con aguja fina que reveló una lesión mesenquimatosa acompañada de adipocitos y fibroblastos dispersos en una estroma mixoide.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se procedió a realizar la escisión quirúrgica de la lesión a través de un abordaje retromandibular. Macroscópicamente ésta medía 30 x 2,7 x 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, mostraba un color blanquecino y apariencia mixoide, circunscrita por una cápsula delgada. Microscópicamente, estaba compuesta por una proliferación poco densa de células fusiformes, estrelladas u ovales, sobre una estroma fibromixoide, y acompañadas de capilares delicados, sin llegar a formar una red constante, y de linfocitos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). No se reconocían signos de malignidad o agresividad citológica. El análisis inmunohistoquímico mostró tinción positiva para CD34 y negativa para citoqueratinas, S-100, desmina, actina, CD99 y CD112. Todos estos datos fueron consistentes con el diagnóstico de angiomixoma superficial.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Teniendo en cuenta el diagnóstico, se realizó un ecocardiograma que reveló la ausencia de mixomas auriculares. Por otra parte, el examen físico no mostró otros tumores o lesiones pigmentadas que hubieran sugerido un síndrome asociado. Los análisis bioquímicos complementarios tampoco mostraron signos de hiperactividad endocrina.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Después de 10 meses de seguimiento, no hubo signos de recidiva.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El término «angiomixoma superficial» fue utilizado por primera vez en 1989 para designar una neoplasia benigna de tipo mixoide caracterizada por la presencia de nidos celulares dispersos y pequeños vasos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se denominó «superficial» a fin de distinguir esta entidad del «angiomixoma agresivo», que afecta principalmente a la región genital femenina.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El análisis histopatológico del AS revela una lesión no infiltrante con márgenes bien circunscritos. Microscópicamente, comparte algunas de las características de otras lesiones mixomatosas (mucinosis cutánea y angiomixoma agresivo), como la presencia de células fusiformes, estrelladas y ovaladas en una estroma mixoide. Sin embargo, el AS muestra característicamente una distribución dispersa de vasos sanguíneos de pequeño y mediano calibre de paredes delgadas. Una importante clave diagnóstica es la presencia de células inflamatorias, que están ausentes en otras lesiones mixomatosas. En algunos casos también pueden estar presentes inclusiones epiteliales, los cuales no estaban presentes en nuestro caso. Los análisis inmunohistoquímicos son con frecuencia inespecíficos, pudiendo mostrar positividad variable para CD34 y proteína S-100, actina de músculo liso y panqueratina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clínicamente los AS suelen aparecer como nódulos cutáneos, pápulas o lesiones polipoides, afectando principalmente al tronco y a las extremidades inferiores, seguidos por la cabeza y el cuello y finalmente por las extremidades superiores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hemos realizado una revisión de la literatura médica en inglés en Medline y sólo hemos encontrado 28 casos en cabeza y cuello<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1-11</span></a>. Hemos encontrado una prevalencia ligeramente mayor en hombres (57%) que en mujeres. La edad de los pacientes osciló entre 12 y 82 semanas con una media de 36,45 años de edad. Estos datos coinciden con los publicados en otras localizaciones.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso que nos ocupa representa el primero descrito con afectación parotídea. En esta localización hemos de realizar un diagnóstico diferencial con tumores de la glándula parótida y quistes del primer arco branquial. La punción-aspiración con aguja fina y la resonancia magnética pueden ser de utilidad en este sentido.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial incluye también la mucinosis cutánea focal, tricodiscoma, fibrofoliculoma, fibroma perifolicular, tricofoliculoma, mixoma tricogénico y otras lesiones cutáneas como quistes epidermoides, lipomas, neurofibromas, abscesos, linfangiomas, fibroma y dermatofibrosarcoma. En todos los pacientes es importante descartar la asociación con el complejo de Carney, especialmente en las formas localizadas en el oído externo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. Este síndrome autosómico dominante engloba la presencia de mixomas cardiacos y cutáneos, hiperpigmentación cutánea e hiperactividad endocrina (síndrome de Cushing, precocidad sexual y acromegalia). Todas estas características estaban ausentes en el presente caso.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque no producen metástasis a distancia, se ha descrito una tendencia general a la recidiva hasta en un 30-40% de los casos, lo que señala la necesidad de un seguimiento post-operatorio. Sin embargo, en los casos descritos en la cabeza y el cuello la tasa de recidiva es menor (16%).</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres94401" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec81553" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres94402" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec81552" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2010-10-26" "fechaAceptado" => "2010-11-28" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec81553" "palabras" => array:3 [ 0 => "Angiomixoma superficial" 1 => "Tumores de la glándula parótida" 2 => "Parótida" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec81552" "palabras" => array:3 [ 0 => "Superficial angiomyxoma" 1 => "Parotid gland tumours" 2 => "Parotid" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El angiomixoma superficial (AS) es una neoplasia benigna cutánea infrecuente que fue descrita por primera vez por Allen y colaboradores en 1988. Presentamos el primer caso publicado en la literatura médica de angiomixoma superficial localizado en la región parotídea, destacando la importancia de distinguir esta entidad de otras lesiones que pueden aparecer en esta área, como neoplasias cutáneas, tumores o quistes. Así mismo hacemos hincapié en la necesidad de descartar la asociación con el complejo Carney ante el diagnóstico de este tipo de lesiones.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Superficial angiomyxoma (SA) is a rare benign cutaneous neoplasm first described by Allen et al in 1988. To the best of our knowledge, we report the first case of superficial angiomyxoma located in the parotid region. We also stress the importance of distinguishing this entity from other lesions that may be involved in this location such as cutaneous neoplasms, parotid tumours or cysts. 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