Caso clínico
Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp. Presentación de caso
Ethmoid-orbital mycetoma caused by Bipolaris sp. Case report
a Unidad del Fellow de Cirugía Endoscópica Rinosinusal, Instituto Médico La Floresta, Unidad Interdisciplinaria de Cirugía Endoscópica de base de Cráneo, Unidad de Neurocirugía, Hospital Militar “Dr. Carlos Arvelo”, Caracas, Venezuela
b Estudiante de Medicina, Universidad Central de Venezuela, Escuela “José María Vargas”, Caracas, Venezuela
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(C) Culture in Sabouraud agar inhibiting agent showing a growth of colonies with black velvety and dark grey spores.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Aderito de Sousa Fontes, Andreina Carmina de Sousa de Abreu" "autores" => array:2 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Aderito" "apellidos" => "de Sousa Fontes" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Andreina Carmina" "apellidos" => "de Sousa de Abreu" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "en" "Traduccion" => array:1 [ "es" => array:9 [ "pii" => "S0001651913001957" "doi" => "10.1016/j.otorri.2013.10.002" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "es" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0001651913001957?idApp=UINPBA00004N" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173573515000290?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/21735735/0000006600000002/v3_201506091413/S2173573515000290/v3_201506091413/en/main.assets" ] ] "itemSiguiente" => array:19 [ "pii" => "S0001651914000065" "issn" => "00016519" "doi" => "10.1016/j.otorri.2013.11.004" "estado" => "S300" "fechaPublicacion" => "2015-03-01" "aid" => "530" "copyright" => "Elsevier España, S.L.U. y Sociedad Española de Otorrinolaringología y Patología Cérvico-Facial" "documento" => "simple-article" "crossmark" => 1 "subdocumento" => "crp" "cita" => "Acta Otorrinolaringol Esp. 2015;66:e4-6" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:2 [ "total" => 2458 "formatos" => array:3 [ "EPUB" => 56 "HTML" => 1784 "PDF" => 618 ] ] "es" => array:11 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso clínico</span>" "titulo" => "Enfermedad de Erdheim-Chester de localización nasosinusal" "tienePdf" => "es" "tieneTextoCompleto" => "es" "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "e4" "paginaFinal" => "e6" ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Erdheim-Chester disease in a sinonasal location" ] ] "contieneTextoCompleto" => array:1 [ "es" => true ] "contienePdf" => array:1 [ "es" => true ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1271 "Ancho" => 1300 "Tamanyo" => 190136 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Tomografía computarizada con contraste, cortes sagital y axial, que demuestra un extenso tumor de base de cráneo de 3,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, con densidad de partes blandas que compromete senos esfenoidales y <span class="elsevierStyleItalic">clivus</span> que se extiende a celdillas etmoidales, senos maxilares, espacio masticatorio, fosa infratemporal, fosa pterigomaxilar y nasofaringe con importante compromiso óseo (a y b). Resonancia nuclear magnética que demuestra un tumor de base de cráneo que compromete esfenoides y <span class="elsevierStyleItalic">clivus</span>, el cual se extiende hacia ambas fosas temporales y partes blandas de fosas pterigomaxilares (c y d).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Rodolfo Nazar, Gonzalo Ortega, Gonzalo Miranda, Alfredo Naser" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Rodolfo" "apellidos" => "Nazar" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Gonzalo" "apellidos" => "Ortega" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Gonzalo" "apellidos" => "Miranda" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Alfredo" "apellidos" => "Naser" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S2173573515000307" "doi" => "10.1016/j.otoeng.2013.11.015" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173573515000307?idApp=UINPBA00004N" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0001651914000065?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/00016519/0000006600000002/v3_201506091213/S0001651914000065/v3_201506091213/es/main.assets" ] "itemAnterior" => array:19 [ "pii" => "S0001651913001878" "issn" => "00016519" "doi" => "10.1016/j.otorri.2013.09.002" "estado" => "S300" "fechaPublicacion" => "2015-03-01" "aid" => "518" "copyright" => "Elsevier España, S.L.U. y Sociedad Española de Otorrinolaringología y Patología Cérvico-Facial" "documento" => "simple-article" "crossmark" => 1 "subdocumento" => "crp" "cita" => "Acta Otorrinolaringol Esp. 2015;66:122-3" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:2 [ "total" => 3226 "formatos" => array:3 [ "EPUB" => 65 "HTML" => 2320 "PDF" => 841 ] ] "es" => array:11 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso clínico</span>" "titulo" => "Parálisis facial secundaria a metástasis única en hueso temporal de un cáncer vesical" "tienePdf" => "es" "tieneTextoCompleto" => "es" "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "122" "paginaFinal" => "123" ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Facial paralysis secondary to single metastasis to the temporal bone from bladder cancer" ] ] "contieneTextoCompleto" => array:1 [ "es" => true ] "contienePdf" => array:1 [ "es" => true ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 563 "Ancho" => 1502 "Tamanyo" => 250420 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen anatomopatológica de la biopsia de hueso temporal. 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B) Expresión difusa de CK7 y focal de CK20, expresión nuclear difusa de p63, negatividad para vimentina (inmunohistoquímica).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Patricia García-García, Pedro Laguna-del-Estal, Carmen González-Lois, Beatriz Brea-Álvarez" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Patricia" "apellidos" => "García-García" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Pedro" "apellidos" => "Laguna-del-Estal" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Carmen" "apellidos" => "González-Lois" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Beatriz" "apellidos" => "Brea-Álvarez" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S2173573515000265" "doi" => "10.1016/j.otoeng.2013.09.002" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173573515000265?idApp=UINPBA00004N" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0001651913001878?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/00016519/0000006600000002/v3_201506091213/S0001651913001878/v3_201506091213/es/main.assets" ] "es" => array:16 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso clínico</span>" "titulo" => "Micetoma etmoidal-orbitario por <span class="elsevierStyleItalic">Bipolaris</span> sp. 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Los cambios de señal variables en los senos paranasales afectados en este caso corresponden a la presencia de tejido inflamatorio con la presencia de secreciones con altas concentraciones de glicoproteínas y bajo contenido de agua libre (mucina alérgica). En el compartimento etmoidal derecho se aprecia una imagen hipointensa que se correlaciona con la apreciada en el estudio de TC. La baja señal captada en T2 o «señal de vacío» se debe a la alta concentración de diversos metales de hierro y manganeso concentrada por los microorganismos fúngicos. Esta imagen de baja señal es de forma regular y no se aprecian signos de repercusión infiltrativa a nivel del contenido intraorbitario.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de un paciente varón de 44 años de edad, que consultó en febrero de 2013 por obstrucción nasal bilateral, secreción nasal espesa y anosmia, sin manifestaciones oftalmológicas. Refirió antecedente de episodios de broncoespasmo desencadenados por la ingesta de aspirina prescrita por profilaxis de enfermedad isquémica cardiovascular. El estudio endoscópico de las cavidades nasales reveló poliposis nasal bilateral severa, con abundante secreción endonasal densa.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estudios paraclínicos: Los estudios de radiología revelan un velamiento significativo de todos los senos paranasales con una imagen de intensidad cálcica a nivel del compartimento etmoidal derecho, que erosionó la lámina papirácea y se insinuaba dentro la cavidad orbitaria provocando un ligero desplazamiento del músculo recto medio (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> A y B). La tomografía computarizada y la resonancia magnética no revelaron signos de infiltración ni diseminación de esta dentro del contenido orbitario (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a><span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> y D).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los exámenes de laboratorio mostraron un incremento del recuento de eosinófilos en sangre periférica de (600 por mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>) y niveles de IgE elevados (980<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng/ml).</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se plantearon los diagnósticos de enfermedad inflamatoria de las vías respiratorias inducida por salicilatos (tríada de Sampter y Beers, síndrome de Fernand Widal) y micetoma etmoidal con compromiso intraorbitario.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente recibió esteroides tópicos nasales (acetónido de triamcinolona) y bronquiales (budesonida/formoterol), fluidificantes (carboximetilcisteína), antileucotrienos (Montelukast) y antibioticoterapia (claritromicina).</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue programado electivamente para la resección endoscópica de la poliposis nasal de manera ambulatoria. Durante la etmoidectomía endoscópica derecho, además de la mucosa polipoidea resecada, se extrajeron abundantes detritus de material necrótico grisáceo oscuro. Parte de la secreción espesa aspirada como el tejido polipoideo y el material fúngico extraídos, fueron remitidos para estudio histopatológico y microbiológico, respectivamente.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante la etmoidectomía derecho, la maniobra de rebote o <span class="elsevierStyleItalic">«bouncing»</span> ocular puso en evidencia una importante área de defecto de la pared etmoidal externa (lámina papirácea) de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro, sin infiltración ni rotura de la membrana fibrótica que rodeaba el contenido intraorbitario. Después de practicada la resección endoscópica, las cavidades sinusales fueron irrigadas cuidadosamente con solución salina y se colocaron <span class="elsevierStyleItalic">dressings</span> de carboximetilcelulosa (Sinu-Knit<span class="elsevierStyleSup">®</span> Nasal Dressing, ArthroCare ENT) entre los cornetes medios y la pared lateral nasal de cada lado, para prevenir las adherencias postoperatorias del meato medio.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histopatológico reportó que los fragmentos polipoideos enviados, presentaban un epitelio mucoso con un estroma infiltrado con numerosos eosinófilos, linfocitos, células plasmáticas, mastocitos y neutrófilos y cristales de Charcot-Leyden (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a> A). La tinción de Grocott reveló numerosas hifas fúngicas con formas septadas y elementos levaduriformes dentro del estroma del epitelio polipoideo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El material necrótico remitido como micetoma fue cultivado en un medio de agar de Sabouraud con dextrosa y cloranfenicol, mostrando un crecimiento de colonias con hifas de color negro aterciopelado y gris intenso, cuyo estudio microscópico fue consistente con <span class="elsevierStyleItalic">Bipolaris spicifera</span>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evolución postoperatoria del paciente fue satisfactoria. El paciente no recibió tratamiento antifúngico pero, a partir de la tercera semana de la intervención quirúrgica, comenzó a recibir inmunoterapia. Hasta el 6.° mes de seguimiento postoperatorio el paciente no ha presentado poliposis recurrente, ni episodios de asma bronquial y ha manifestado una recuperación relativa de la función olfatoria, que había estado abolida antes de la cirugía.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Discusión</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las esporas de hongos, debido a su naturaleza ubicua, se inhalan continuamente y se toman contacto con la mucosa de las vías respiratorias. El mecanismo del porqué los hongos pueden encontrarse en las vías respiratorias de pacientes inmunocompetentes sin causar enfermedad y en otros sí, no está totalmente claro. Sin embargo, son varios los autores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–3</span></a> que señalan que en la patogénesis de la rinosinusitis fúngica alérgica (RFA) se genera un fenómeno de hipersensibilidad del individuo ante el hongo.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Marple<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> hizo una revisión sobre las distintas teorías fisiopatológicas en la RFA, señalando la respuesta eosinofílica del huésped ante la presencia de hongos dentro de la nariz y los senos paranasales, es la que origina las manifestaciones clínicas de la enfermedad (pólipos nasales, la formación de mucocele expansivo, mucina fúngica alérgica, etc.). En este fenómeno, sería el activador la cascada inflamatoria y debería estar acompañado casi de manera simultánea de otros factores como: la sensibilidad mediada por IgE (atopia), la expresión del receptor HLA de células T específicas, la exposición a hongos específicos y la aberración de los mecanismos locales de defensa de la mucosa.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Según Fokkens et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> se conocen 5 formas de enfermedad fúngica que afecta a la nariz y a los senos paranasales: la RFA aguda invasiva (incluyendo mucormicosis rinocerebral), la RFA invasiva crónica, la RFA invasiva granulomatosa, el micetoma (bola fúngica) y la RFA no invasiva.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hongos <span class="elsevierStyleItalic">dematiaceous</span> (hongo negro) pertenecientes al género <span class="elsevierStyleItalic">Bipolaris</span> sp. y su taxonomía fue establecida en 1986 por McGinnis et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, después de estudiar numerosos cultivos. Del Palacio et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> afirman que en diversos trabajos publicados con anterioridad, muchos cultivos procesados por infecciones producidas por <span class="elsevierStyleItalic">Bipolaris</span> sp., habían sido reportados como cultivos con crecimiento de un «hongo contaminante», por lo que muchas infecciones ocasionadas por esta hongo y otras especies <span class="elsevierStyleItalic">dematiaceous</span> pasan desapercibidas.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este hongo ha sido señalado en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a> como el agente etiológico de infecciones micóticas en niños y adultos infectados con el virus de la inmunodeficiencia humana y en pacientes inmunocompetentes atópicos con pólipos nasales y pansinusitis que no responden a la tratamiento médico convencional. Algunos autores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> señalan que el <span class="elsevierStyleItalic">Bipolaris</span> sp. es un patógeno oportunista, característico de ambientes con clima cálido y húmedo, relacionado frecuentemente con pacientes inmunocompetentes con micetomas y la RFA.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Conflicto de intereses</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Discusión" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2013-10-04" "fechaAceptado" => "2013-10-06" "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1965 "Ancho" => 2167 "Tamanyo" => 395078 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A y B) Imágenes de la tomografía computarizada coronal y axial que muestran velamiento significativo de los senos etmoidales y maxilares, con imagen de aspecto regular e de intensidad cálcica, que ocasionó una erosión de una porción de la lamina papirácea derecha y se insinúa dentro de la cavidad orbitaria, lateralizando de manera discreta el músculo recto medio ocular. C y D) Imágenes de la resonancia magnética coronal y axial en T2 que muestran velamiento de los senos etmoidales y maxilares con cambios de señal variables. Los cambios de señal variables en los senos paranasales afectados en este caso corresponden a la presencia de tejido inflamatorio con la presencia de secreciones con altas concentraciones de glicoproteínas y bajo contenido de agua libre (mucina alérgica). En el compartimento etmoidal derecho se aprecia una imagen hipointensa que se correlaciona con la apreciada en el estudio de TC. La baja señal captada en T2 o «señal de vacío» se debe a la alta concentración de diversos metales de hierro y manganeso concentrada por los microorganismos fúngicos. Esta imagen de baja señal es de forma regular y no se aprecian signos de repercusión infiltrativa a nivel del contenido intraorbitario.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1348 "Ancho" => 3000 "Tamanyo" => 735981 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Imagen de corte histológico (hematoxilina-eosina) en el que se aprecia estroma de epitelio respiratorio infiltrado con numerosos eosinófilos, linfocitos, células plasmáticas, mastocitos y neutrófilos con cristales de Charcot-Leyden. B) Tinción de Grocott con hifa fúngica septada y algunos corpúsculos levaduriformes teñidos de color negro. C) Cultivo en medio de agar de Sabouraud con dextrosa y cloranfenicol como agente inhibitorio, que muestra crecimiento de colonias de hifas de color negro y gris oscuro aterciopelado.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Allergic fungal rhinosinusitis" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "M.W. 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