Caso clínico
Carcinoma mucoepidermoide de bajo grado de glándula salival menor de lengua en un paciente pediátrico
Low grade mucoepidermoid carcinoma of a minor salivary gland of the tongue in a paediatric patient
María Fernanda Vargas Gamarra
, José María Perolada Vilmaña, Miguel Armengot Carceller
Autor para correspondencia
Departamento de Otorrinolaringología, Hospital Universitari i Politecnic La Fe, Valencia, España
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D) Tinción CK7 (marcador células epiteliales) positiva.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una paciente de 13 años que acudió a urgencias por cuadro de 3 días de odinofagia, fiebre y disnea. La orofaringoscopia no reveló hallazgos significativos. Se sospechó de un proceso infeccioso cervical profundo y se realizó TC cervicofacial, que informó de flemón de base de lengua con pequeñas áreas de necrosis (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>A). Unas horas más tarde, tras aumento de la disnea y no mejoría con antibióticos y corticoides intravenosos se procede a drenaje quirúrgico del flemón por abordaje cervical, evidenciando una masa retrohiodea de características sólidas con pequeñas áreas de abscesificación. Se realiza biopsia de la lesión sin entrar a cavidad faríngea y a continuación practicamos una traqueotomía reglada. La anatomía patológica informó de sialoadenitis inflamatoria. Se amplió el estudio con serologías virales las cuales fueron negativas para proceso infeccioso activo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a la poca mejoría con el tratamiento intravenoso se pide un PET/TC (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>B), donde se observó una masa de aspecto tumoral de 49<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>31<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>29<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro en base de lengua, con baja actividad metabólica, sin características claras de malignidad.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin un diagnóstico definitivo y ante la duda de tratarse de una lesión maligna se decide cervicotomía para exéresis de la lesión: se practica resección del hueso hioides, ingreso a faringe a través de vallécula con extracción de la lesión que compromete gran parte de la base la lengua. Se preservan nervios hipoglosos y arterias linguales. La biopsia intraoperatoria informa de tumor de estirpe epitelial sin signos claros de malignidad.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la AP definitiva se observa proliferación de glándulas salivales irregulares dispuestas al azar con células intermedias, con lagos de moco e infiltrado inflamatorio, positivo para tinción CK7 (marcador de células epiteliales), pudiendo concluir que se trata de un carcinoma mucoepidermoide (CME) de bajo grado de glándula salival menor de base de lengua (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). En retrospectiva, es posible concluir que la biopsia inicial, a pesar de ser amplia, no fue lo suficientemente profunda, por lo que el tejido analizado corresponde a la inflamación peritumoral.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La musculatura peritumoral se encontraba infiltrada por la lesión, por lo que se decidió radioterapia (RT) postoperatoria (54<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Gy).</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dieciocho meses tras finalizar el tratamiento, la paciente se encuentra libre de enfermedad.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Discusión</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El CME de glándula salival es una neoplasia rara en niños, aunque es el tumor salival maligno más frecuente en este grupo etario, particularmente en adolescentes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">presentamos el caso de una paciente de 13 años con un CME de bajo grado en base de lengua, exponiendo cómo se llegó a su diagnóstico, el tratamiento realizado y la evolución. El interés del mismo radica en la complejidad y rareza de su localización, que generó importantes controversias tanto diagnósticas como terapéuticas. Dentro de la literatura revisada, hemos encontrado escasos reportes de casos de esta enfermedad, siendo las glándulas salivales menores del paladar las más frecuentemente afectadas, y sin encontrar ningún caso de base de lengua en niños.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Solo el 5% de los tumores de glándulas salivales se dan en niños y adolescentes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Aquellos localizados en la base de la lengua son una rareza<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. El caso que aportamos ejemplifica las dificultades diagnósticas y terapéuticas en esta localización.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los tumores de lengua el síntoma más frecuente es la disfagia, como en nuestro caso, con o sin odinofagia y voz faríngea dependiendo del estadio evolutivo y agresividad tumoral. Aunque la etiología es desconocida, la RT en cabeza y cuello y la quimioterapia (QT) previas son factores de riesgo para el desarrollo de tumores malignos de glándulas salivales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico es histopatológico y requiere tinciones especiales para verificar la producción de mucina y así poder diferenciarlo de carcinomas epidermoides<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>. Esto dificulta el diagnóstico, sobre todo en casos de tumores de bajo grado.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de los CME de glándula salival es quirúrgico. No está establecido el beneficio de la QT y/o RT postoperatoria. Sin embargo hay consenso en que pacientes con márgenes afectos, alto grado histológico y estadio avanzado (ganglios positivos o metástasis a distancia) se benefician de la RT postoperatoria<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>. En nuestra paciente, la localización, el tamaño tumoral y los márgenes afectos fueron factores determinantes para la indicación de RT postoperatoria.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La supervivencia a los 5 años es muy variable según el grado tumoral: del 92-100% en tumores de bajo grado, 63% en grado intermedio, mientras que para los tumores de alto grado la supervivencia es pobre, siendo del 49% a 5 años.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El seguimiento a largo plazo es necesario, ya que se han descrito recurrencias hasta 15-20 años después de la resección tumoral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El CME de glándula salival menor es un tumor raro en la infancia, hay que pensar en él ante lesiones de la cavidad oral y orofaringe que no mejoran con tratamiento conservador o bien presentes en pacientes que han sido tratados previamente con QT y/o RT. La clínica es inespecífica y los estudios por imagen pueden confundir con otras enfermedades no malignas, lo mismo que ocurre con el estudio histopatológico. La cirugía con resección completa es su tratamiento de elección, reservando el tratamiento complementario fundamentalmente con RT para situaciones asociadas a factores de mal pronóstico.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Conflicto de intereses</span><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Discusión" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xack374723" "titulo" => "Agradecimientos" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2017-05-21" "fechaAceptado" => "2017-08-08" "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1132 "Ancho" => 2500 "Tamanyo" => 211129 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) TAC cervicofacial realizado en urgencias, informa: flemón de suelo de boca con áreas de abscesificación. B) PET/TAC: lesión de partes blandas de 49<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>31<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>29<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro AP, Ax y <span class="elsevierStyleSmallCaps">CC</span>, que se localiza en la base de la lengua y se extiende hacia la región retrohioidea. Leve actividad metabólica con distribución muy irregular, SUV máximo de 4,1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/ml, sin poder descartar malignidad.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 2828 "Ancho" => 3167 "Tamanyo" => 1059942 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Anatomía patológica: carcinoma mucoepidermoide de glándula salival de bajo grado: A-C) Tinción hematoxilina eosina: proliferación de glándulas irregulares con dilatación quística llenas de moco. D) Tinción CK7 (marcador células epiteliales) positiva.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:5 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0030" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:1 [ "referenciaCompleta" => "Bradley PJ, Eisele DW. Salivary Gland Neoplasms in Children and Adolescents. En: Salivary Gland Neoplasms. Basel; New York: Karger Publishers; 2016;78:175-181." ] ] ] 1 => array:3 [ "identificador" => "bib0035" "etiqueta" => "2" "referencia" => array:1 [ 0 => array:3 [ "comentario" => "pii: S0046-8177(17)30257-5" "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Salivary Gland Epithelial Neoplasms in Pediatric Population: A Single Institute Experience with a Focus on the Histologic Spectrum and Clinical Outcome" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "B. Xu" 1 => "A. Aneja" 2 => "R. 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