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Muy pocos casos han sido reportados en la literatura hasta la fecha<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1–12</span></a>, y solo 3 de ellos se localizaban en el conducto auditivo externo (CAE)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10–12</span></a>. Presentamos el cuarto caso de amiloidosis localizada del conducto auditivo externo.</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente, un hombre de 76 años de edad, fue remitido al servicio de otorrinolaringología del Hospital Clínic de Barcelona para la evaluación de otorrea e hipoacusia izquierda de 6 meses de duración. En los antecedentes del paciente solo destacaba un infarto de miocardio.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración física, la luz del canal auditivo externo izquierdo estaba reducida debido a la presencia de un nódulo subcutáneo firme e irregular de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de dimensión máxima. La superficie de la piel se encontraba eritematosa y focalmente ulcerada. La tomografía computarizada (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig. 1</a>) mostró una ocupación del CAE izquierdo por un tejido de densidad de partes blandas sin compromiso óseo.</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La lesión fue extirpada con anestesia general y abordaje transcanal. El estudio histopatológico reveló una infiltración difusa por un material eosinófilo en la dermis, que rodeaba a los anejos cutáneos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig. 2</a>A) y que se asociaba a un discreto infiltrado inflamatorio crónico. El material se teñía de forma selectiva con rojo Congo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">figs. 2</a>B y C) y mostraba una birrefringencia verde manzana al examinarlo con la luz polarizada (Figura insertada en 2C). Con estos hallazgos se estableció el diagnóstico de amiloidosis.</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para una evaluación adicional de la naturaleza de la amiloide, se realizaron estudios inmunohistoquímicos del tejido que fueron positivos intensamente para la cadena Kappa y levemente para la Lambda de las cadenas ligeras de las inmunoglobulinas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig. 2</a>D). Las pruebas fueron negativas para amiloide A, transtiretina, lisozima, apolipoproteína AI, β2 microglobulina, fibrinógeno, 34βE12 y citoqueratina 5.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los exámenes clínicos posteriores del paciente, no se halló gammapatía monoclonal ni datos sugestivos de una amiloidosis sistémica. Con estos resultados el paciente fue diagnosticado de amiloidosis AL localizada en el CAE. El paciente se encuentra asintomático un año después de la intervención.</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La amiloidosis representa un espectro de lesiones caracterizadas por el depósito de un material amorfo hialino, con propiedades histoquímicas específicas, que permiten que se tiña de forma selectiva con rojo Congo y muestre una birrefringencia verde manzana cuando se observa bajo la luz polarizada. A nivel ultraestructural, el amiloide está compuesto por haces fibrilares muy regulares que reflejan su estructura terciaria, compuesta por fibras de proteínas en una configuración beta en hoja plegada. A pesar de que todos los tipos de amiloide tienen la estructura fibrilar muy parecida, cada tipo procede de distintas proteínas de origen: cadena ligera de inmunoglobulina (amiloidosis AL), proteína sérica de amiloide A (amiloidosis AA), β2-microglobulina (amiloidosis asociada a hemodiálisis), transtiretina (amiloidosis familiar) y queratina (amiloidosis cutánea localizada).</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La amiloidosis puede presentarse en todo el cuerpo, pero cada tipo afecta de forma preferencial a ciertos órganos. En la región de cabeza y cuello se afecta principalmente por amiloidosis AL, sobre todo en su forma localizada y con menos frecuencia de la forma sistémica. Los sitios más comunes de afectación son la laringe, nasofaringe, cavidad nasal, parótida y lengua<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib11"><span class="elsevierStyleSup">11,13</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro conocimiento, solo existen 3 casos reportados de amiloidosis localizada exclusivamente en el CAE<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10–12</span></a>, y existen algunos más de la afectación de la concha auricular en la amiloidosis 2,4–7. Existen 3 casos de depósito bilateral de amiloide en los CAE en pacientes afectos de mieloma múltiple<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1,6,8</span></a> y en un caso con amiloidosis relacionada con diálisis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. De los casos de afectación primaria del CAE, el motivo de consulta fue pérdida de audición. A la exploración se observó una masa mayoritariamente en el CAE cartilaginoso, en forma de pápula o mácula amarillenta, no ulcerada y en general asintomática aunque ocasionalmente produce prurito<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10–12</span></a>. Solo en uno de estos casos se describe los hallazgos del TC y describe la masa sin erosión del hueso. En los casos de depósito de amiloide asociado a mieloma múltiple también se inicia con hipoacusia, aunque bilateral, y tampoco se observa afectación ósea.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En general, la extirpación de la lesión es el tratamiento de elección en la amiloidosis localizada. Estudios reportados en la literatura sobre el tratamiento de amiloidosis localizada en vía aérea alta, mostraron que el tratamiento más efectivo era la exéresis completa CO2, con el que los autores obtuvieron un seguimiento libre de enfermedad de 14 años<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib14"><span class="elsevierStyleSup">14,15</span></a>. Sin embargo la radioterapia localizada, esta contraindicada ya que los resultados obtenidos son pobres y presenta una elevada tasa de efectos secundarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib16"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>. Por otro lado, en la amiloidosis sistémica, no existen tratamientos específicos efectivos.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la amiloidosis localizada, independientemente del tipo de amiloide, los depósitos deben formarse cerca del lugar de producción de la proteína precursora, que es anormal en su estructura y/o en su concentración local. La presencia de las proteínas precursoras es necesaria para la formación de las fibrillas, pero los factores específicos que determinan su depósito en determinados pacientes y órganos no son bien conocidos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib17"><span class="elsevierStyleSup">17,18</span></a>. En nuestro caso, la presencia de una inflamación crónica leve acompañante sería la única posible causa desencadenante.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es importante a la hora de hacer el diagnóstico destacar que la mayoría de los casos de amiloidosis localizada en la cabeza y el cuello son de tipo AL, sin embargo las tinciones inmunohistoquímicas para cadenas ligeras solo ocasionalmente muestran una restricción de cadenas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib17"><span class="elsevierStyleSup">17,19</span></a>. Por lo tanto, es recomendable utilizar un panel de anticuerpos específicos para todos los tipos de precursores de amiloide, además de la búsqueda específica de la población de células plasmáticas anormales en el sitio del depósito. Además debe realizarse un estudio de la producción monoclonal de inmunoglobulinas en el suero del paciente.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:8 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres94096" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec81252" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres94097" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec81251" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:1 [ "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:1 [ "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2010-03-10" "fechaAceptado" => "2010-05-17" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec81252" "palabras" => array:3 [ 0 => "Amiloidosis" 1 => "Oído" 2 => "Conducto auditivo externo" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec81251" "palabras" => array:3 [ 0 => "Amyloidosis" 1 => "Ear" 2 => "External auditory canal" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La afectación del conducto auditivo externo (CAE) por la amiloidosis es extremadamente rara. 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CASO CLÍNICO
Amiloidosis del canal auditivo externo
Amyloidosis of the external auditory canal
Artículo
Este artículo está disponible en español
Amiloidosis del canal auditivo externo
Ana Mozos, Miguel Caballero, Manel Solé, Antonio Cardesa
10.1016/j.otorri.2010.05.003Acta Otorrinolaringol Esp. 2011;62:392-4
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Amyloidosis of the External Auditory Canal
Ana Mozos, Miguel Caballero, Manel Solé, Antonio Cardesa
10.1016/j.otoeng.2010.05.002Acta Otorrinolaringol Esp. 2011;62:392-4