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Esta mucosa única puede dar lugar a 3 papilomas histomorfológicamente distintos que, colectivamente se denominan papilomas Schneiderianos. Hyams<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> describió estas variantes, clasificándolas como papilomas Schneiderianos invertidos, fungiformes (exofíticos, escamosos) y oncocíticos (papilomas de células cilíndricas), basándose en su pauta de crecimiento. Los papilomas Schneiderianos son poco comunes y representan únicamente el 0,4-4,7% de todos los tumores sinonasales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2–4</span></a>. Los papilomas oncocíticos Schneiderianos constituyen la más rara de las 3 variantes morfológicas, y representan únicamente el 3% de todos los papilomas sinonasales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Los papilomas sinonasales tienen un riesgo pequeño, pero distintivo de la transformación maligna<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5–10</span></a>. Aquí reportamos un caso de un carcinoma indiferenciado, derivado de un papiloma oncocítico Schneideriano (en inglés, <span class="elsevierStyleItalic">Oncocytic Schneiderian papilloma</span> [OSP]). A nuestro saber y entender, el paciente actual constituye el cuarto caso reportado de carcinoma indiferenciado derivado de un papiloma oncocítico Schneideriano en la literatura inglesa.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una anciana de 75 años presentaba una epistaxis unilateral recurrente asociada a bloqueo nasal progresivo y a descarga nasal purulenta con olor fétido desde hacía 8 meses. El examen clínico reveló una masa carnosa polipoide que surgía de la mucosa nasal lateral derecha y obstruía el conducto nasal derecho, con hinchazón difusa en el lado derecho de la cara. La tomografía computarizada confirmó la presencia de una masa tisular blanda en la cavidad nasal lateral derecha, y una opacificación de los senos maxilar, frontal y etmoides (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). No se advertía destrucción ósea. La biopsia por medio de la técnica de Caldwell-Luc reveló que se trataba de un caso de papiloma oncocítico Schneideriano.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente fue sometida a anestesia general mediante intubación nasoendotraqueal en el lado izquierdo para rinotomía lateral, con maxilectomía medial y fronto-etmo-esfenoidectomía. En el transcurso de la operación se hallaron múltiples masas polipoidales que afectaban a la pared lateral derecha de la cavidad nasal, extendiéndose a todos los senos paranasales del lado derecho. Se extrajo la totalidad de la masa tumoral en bloque, sometiéndose a estudio histopatológico tras su tinción con hematoxilina-eosina<span class="elsevierStyleBold">.</span> No se realizaron otras pruebas confirmatorias, del tipo de análisis inmunohistoquímico, debido a la falta de recursos suficientes. La paciente se recuperó sin incidencias tras la operación. Se la volvió a examinar a los 6 meses siguientes a la operación, sin evidenciarse recidiva. Se está realizando un seguimiento periódico de la paciente en busca de posibles recurrencias. Este estudio se adapta a la Declaración de Helsinki sobre protocolo y ética médicos, habiendo sido aprobado por parte del Comité de Revisión Ética regional del <span class="elsevierStyleItalic">Meenakshi Ammal Dental College & Hospital</span>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el examen histológico, las múltiples lesiones polipoides mostraron un núcleo central de tejido conectivo compuesto de un tipo de epitelio columnar con múltiples capas. El epitelio se manifestaba mediante numerosas proyecciones papilares, que mostraban unas pautas de crecimiento tanto endofítico como exofítico, indicadoras de un papiloma oncocítico Schneideriano (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). El epitelio estaba formado por células columnares altas con pequeños núcleos oscuros y citoplasma granular eosinofílico. 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El papiloma fungiforme localizado normalmente en la cavidad nasal, posee un riesgo de recurrencia, pero no está asociado a una malignidad potencial. Como contraste, tanto el papiloma oncocítico Schneideriano como los papilomas invertidos afectan a la pared lateral nasal y a los senos paranasales, con un elevado potencial de invasión local y cambios malignos, especialmente cuando se extirpan de manera incompleta<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3–11</span></a>. El papiloma invertido está ciertamente asociado a la malignidad. Sin embargo, el papiloma oncocítico Schneideriano se ha distinguido de otros papilomas debido a sus características histológicas y citológicas.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Barnes y Bedetti<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> han demostrado que las células epiteliales del papiloma oncocítico Schneideriano constituyen verdaderos oncocitos que se derivan del epitelio respiratorio sinonasal, y de ahí el término papiloma oncocítico Schneideriano. El aspecto oncocitoide del papiloma oncocítico Schneideriano se debe a la hiperplasia mitocondrial, ya que se encuentra en los oncocitos de diversos tejidos tales como el oncocitoma y las células de Hurthle o el tumor de Warthin.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El papiloma oncocítico Schneideriano se distribuye equitativamente entre sexos, y la mayoría de los pacientes cuentan con más de 50 años en el momento del diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–8</span></a>. No existe predilección de sexo, aunque los tipos invertido y fungiforme se dan predominantemente en varones. La obstrucción nasal unilateral es el síntoma más común presente en el papiloma oncocítico Schneideriano. También se han reportado epistaxis intermitente y dolor. Raramente se describen rinorrea, sinusitis y síntomas alérgicos. La duración de los síntomas es normalmente de meses a años. Todos los casos reportados hasta la fecha han sido unilaterales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8,12,13</span></a>. Lo más típico es una maraña gruesa de configuración papilar. Sin embargo, las lesiones suaves, edematosas y polipoides no son infrecuentes, según lo visto en nuestra paciente. Las radiografías sinusales rutinarias revelan anomalías confinadas a los conductos sinonasales ipsilaterales. La opacificación sinusal asociada a la densidad del tejido blando intranasal es el hallazgo predominante.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos radiográficos varían en función del avance de la enfermedad. Al principio puede existir únicamente densidad del tejido blando dentro de la cavidad nasal y/o de los senos paranasales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12–17</span></a>. A continuación, según va avanzando la enfermedad, son comunes la opacificación y el endurecimiento de uno o más senos, al igual que la expansión y desplazamiento de las estructuras adyacentes. Puede aparecer también una erosión del hueso por presión, que puede distinguirse de la invasión ósea asociada a la malignidad.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A «grosso modo», el papiloma oncocítico Schneideriano aparece como un papiloma carnoso rosáceo o un crecimiento polipoidal gris. La descripción histológica clásica del papiloma oncocítico es la presencia de pautas de crecimiento tanto exofíticas como invertidas, compuestas de células columnares de múltiples capas con citoplasma eosinofílico y pequeños núcleos oscuros y uniformes. De forma característica, el epitelio contiene pequeños quistes rellenos de mucina o neutrófilos (micro-absceso)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque el comportamiento clínico del papiloma oncocítico Schneideriano es paralelo al del papiloma invertido, parece tener una mayor frecuencia de asociación a la malignidad (del 10 al 17%) en comparación a este último (del 5 al 10%)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–7,9–11</span></a>. Afortunadamente, la incidencia del papiloma oncocítico es mucho menor que la del papiloma invertido. De los 178 casos de papiloma oncocítico previamente reportados en la literatura inglesa, que constituyen del 3 al 10% de este tipo de papilomas, únicamente 13 casos se hallaron asociados al carcinoma <a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2,5,8–10</span></a>. Pero el estudio de Maitra et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> reportó 16 casos de malignidades derivadas del papiloma oncocítico. Hyams<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> reportó el primer caso de este tipo de papiloma (al que denominó papiloma de célula cilíndrica) asociado al carcinoma invasivo, entre 10 casos de papiloma oncocítico Schneideriano. Barnes y Bedetti<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> describieron un caso asociado al carcinoma mucoepidermoide entre 6 casos de papiloma oncocítico. Sin embargo, la relación entre el carcinoma y el epitelio del papiloma oncocítico sigue sin ser clara. La evidencia de que los carcinomas pueden derivarse del papiloma oncocítico surgió cuando Ward et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> reportaron dos casos de papilomas oncocíticos, asociados a un carcinoma de célula escamosa poco diferenciado en un caso, y a un carcinoma no queratinizante débilmente diferenciado y un carcinoma de células papilares intermedias (transicional) en el otro. Su estudio fue el primero en documentar el epitelio displásico en el papiloma oncocítico Schneideriano, que ellos afirman que podría ser el emplazamiento de origen del carcinoma invasivo. Kapadia et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> reportaron 9 casos de carcinoma en el papiloma oncocítico, de los que 6 casos se asociaron al carcinoma de célula escamosa, 2 casos al carcinoma mucoepidermoide de alto grado, y uno al carcinoma sinonasal indiferenciado. Este fue el primer caso reportado de carcinoma indiferenciado derivado del papiloma oncocítico Schneideriano. Además, Yang y Abraham<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> reportaron también un caso de carcinoma sinonasal indiferenciado. Utilizando análisis morfológicos, histoquímicos e inmunohistoquímicos, pudieron demostrar la malignidad asociada al papiloma oncocítico Schneideriano. El tercer caso de carcinoma sinonasal indiferenciado derivado del papiloma oncocítico fue reportado por Maitra et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso, las características oncocíticas de este papiloma fueron claramente demostradas de manera histomorfológica. Es sumamente importante determinar el origen del carcinoma en el papiloma. Podría derivar, bien del interior del papiloma, o simplemente tratarse de una enfermedad coexistente. En nuestro caso, el epitelio del papiloma mostraba zonas de transición de displasia que oscilaban de bajo a alto grado, lo que valida por tanto el origen del carcinoma desde el interior del papiloma oncocítico. La malignidad asociada al papiloma oncocítico se asemeja, histomorfológicamente, a un carcinoma indiferenciado.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este artículo resalta la asociación del papiloma oncocítico Schneideriano con la malignidad, y no trata de discutir las modalidades del tratamiento del mismo. En nuestro caso, el carcinoma se hallaba presente en una pequeña proporción de cada papiloma, pudiendo habérsenos escapado fácilmente en caso de haber tomado únicamente unas pequeñas secciones tisulares. Además, si dichas lesiones (como es el caso) fueran a tratarse mediante técnicas conservadoras, como por ejemplo la polipectomía, los focos de células malignas se habrían dejado atrás, obviamente. Por ello, los autores sugieren un enfoque mucho más radical en el momento en que exista una carga tumoral mínima.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El objetivo de este caso clínico, en el que se destaca este tipo de papilomas nasales en general, y del papiloma oncocítico en particular, reside en su rareza, tendencia a ser mal diagnosticado como pólipo ordinario, adenocarcinoma bien diferenciado, o rinosporidiosis, y en la necesidad de propugnar un enfoque quirúrgico extenso debido a su elevada tasa de recurrencia, destrucción local y potencial de malignidad relativamente elevado.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2011-10-28" "fechaAceptado" => "2011-12-13" "multimedia" => array:4 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1297 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 321766 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La tomografía computarizada (visión coronal) demuestra la densidad heterogénea del tejido blando de la cavidad nasal lateral derecha y de los senos aéreos paranasales.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1123 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 233971 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Papiloma oncocítico Schneideriano que muestra una pauta de crecimiento papilar exofítico (1-Papiloma; 2-revestimiento del papiloma; tinción de hematoxilina-eosina; ampliación 10X).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1125 "Ancho" => 1499 "Tamanyo" => 485358 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Carcinoma sólido indiferenciado subyacente al epitelio displásico del papiloma oncocítico Schneideriano (tinción de hematoxilina-eosina; ampliación 10X).</p>" ] ] 3 => array:7 [ "identificador" => "fig0020" "etiqueta" => "Figura 4" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr4.jpeg" "Alto" => 1121 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 339747 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Transición del epitelio del papiloma oncocítico Schneideriano entre displasia de bajo grado (1) y de alto grado (2) (tinción de hematoxilina-eosina; ampliación 20X).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:17 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Papillomas of the nasal cavity and paranasal sinuses: a clinicopathological study of 315 cases" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "V.J. 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Caso clínico
Carcinoma indiferenciado en el papiloma oncocítico Schneideriano. Una rareza
Undifferentiated carcinoma in oncocytic Schneiderian papilloma. A rarity
Pradeep Devadoss
, Pedamally Manodh, Dayashankar Prabhu Shankar, Titus Kuttappan Thomas, Ravanasamudram Sundaram Neelakandan, Shobhit Rastogi
Autor para correspondencia
Department of Oral & Maxillofacial Surgery, Meenakshi Ammal Dental College & Hospital, Alapakkam Main Road, Maduravoyal, Tamil Nadu, India
Artículo
Este artículo está disponible en español
Carcinoma indiferenciado en el papiloma oncocítico Schneideriano. Una rareza
Pradeep Devadoss, Pedamally Manodh, Dayashankar Prabhu Shankar, Titus Kuttappan Thomas, Ravanasamudram Sundaram Neelakandan, Shobhit Rastogi
10.1016/j.otorri.2011.12.006Acta Otorrinolaringol Esp. 2013;64:306-9
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Undifferentiated Carcinoma in Oncocytic Schneiderian Papilloma. A Rarity
Pradeep Devadoss, Pedamally Manodh, Dayashankar Prabhu Shankar, Titus Kuttappan Thomas, Ravanasamudram Sundaram Neelakandan, Shobhit Rastogi
10.1016/j.otoeng.2013.08.003Acta Otorrinolaringol Esp. 2013;64:306-9