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En la naso-endoscopia diagnóstica se observó que la masa pedunculada estaba adherida al orificio derecho de la trompa de Eustaquio y a la superficie epifaríngea adyacente del paladar blando, colgando desde la naso-faringe a la orofaringe y obstruyendo el tracto aerodigestivo. La tomografía computarizada (TC) no aportó contribución alguna; los senos paranasales estaban limpios, sin brecha ósea ni de la base del cráneo. Se extirpó la lesión bajo anestesia general, combinando un enfoque naso-endoscópico/transoral. <span class="elsevierStyleItalic">Grosso modo</span>, la masa con forma de pera midió alrededor de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, era firme, turgente y de consistencia heterogénea. La histopatología reveló un epitelio escamoso estratificado con apéndices epidérmicos (folículos pilosos, glándulas sebáceas) junto con lechos de cartílagos maduros y fibras de músculos lisos con un núcleo fibro-adiposo, sin evidencia de displasia (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs. 2</a>A y B). Las características sugirieron un coristoma bigerminal (pólipo piloso) en la naso-orofaringe. Los síntomas de la paciente mejoraron al extirparle la masa. Su recuperación fue buena y reflejó ausencia de la enfermedad a los 2 años de seguimiento.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusión</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pólipos pilosos son acúmulos tisulares maduros y congénitos a nivel ectodérmico y mesodérmico, cubiertos a menudo por vello fino, que se presentan como masas polipoides en localizaciones anatómicamente aberrantes (coristoma)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se observan casi exclusivamente en neonatos y niños, pudiendo originar asfixia con riesgo para la vida. Sin embargo, los pólipos pilosos son extremadamente raros en adultos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>; la búsqueda en <span class="elsevierStyleItalic">PubMed/MEDLINE</span><span class="elsevierStyleSup"><span class="elsevierStyleItalic">®</span></span> con las palabras clave «pólipo piloso», «coristoma adulto» y «naso-orofaringe» reveló únicamente 6 casos en los últimos 30 años (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2–6</span></a>. A diferencia de los neonatos, su presentación en adultos es insidiosa y menos dramática, con manifestación clínica incluso más allá de la quinta década en algunos casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2–4</span></a>, planteando cuestiones sobre si deberían considerarse malformaciones del desarrollo, como norma.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pólipos pilosos en neonatos están frecuentemente asociados a trastornos congénitos (como anomalías del arco branquial)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,6</span></a>; están vinculados al desarrollo del primer y segundo arcos faríngeos debido a sus asociaciones anatómicas con la trompa de Eustaquio y los pilares amigdalinos, documentadas mediante endoscopia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Sin embargo, su ocurrencia tardía en la vida de los adultos previamente asintomáticos sigue sin explicarse<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Tampoco se han asociado nunca anomalías congénitas/del desarrollo en los adultos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Estas lesiones coristomatosas pueden producirse debido a la demora de la morfogénesis celular pluripotente, donde las células madre, bien han escapado de las influencias dominantes locales debido a ciertos factores incitadores (traumatismos), o bien han sido mal dirigidas o atrapadas en su camino hacia su objetivo pre-determinado («hipótesis del objetivo perdido»)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Sin embargo, la neoplasia focal podría ser una explicación alternativa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Hemos realizado un análisis del origen de los pólipos pilosos, basado en una revisión amplia de la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Aunque los datos acumulados en ella se basaban en las facetas clínicas, sin importar los grupos de edad, y no profundizando en los aspectos moleculares, pensamos que debería considerarse la neoplasia para explicar la patogénesis de los pólipos pilosos en adultos. Siendo característicamente bigerminales, han sido considerados tradicionalmente como «dermoides». Sin embargo, la consideración de los pólipos pilosos como teratomas —una neoplasia real— se basa en el concepto cambiante del teratoma en sí mismo, por el que queda en entredicho la creencia clásica de ser una lesión trigeminal. El teratoma está considerado actualmente como una masa neoplásica compuesta de «cualesquiera 2 capas germinales»<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>, o incluso como acúmulos tisulares múltiples no autóctonos de su localización anatómica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, lo que hace irrelevante su composición tisular. Por tanto, se han atribuido términos tales como «teratoma bigerminal»<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> y «teratoma benigno»<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> para describir a los pólipos pilosos. Por tanto, nuestra descripción de los pólipos pilosos como <span class="elsevierStyleItalic">coristoma bigerminal</span> se ajusta al concepto evolutivo del teratoma en términos de composición y localización. Pensamos que los pólipos pilosos en adultos constituyen una entidad distintiva que se ha explorado raramente con anterioridad, si es que se ha explorado. Debe reconocerse que su origen sigue siendo controvertido y que no existe una teoría individual aceptable, siendo necesario un análisis molecular/citogenético detallado para obtener una explicación idónea. Pero clínicamente los pólipos pilosos en adultos parecen representar proliferaciones neoplásicas focales o teratomas benignos, en lugar de meras aberraciones del desarrollo, como se piensa de manera generalizada.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Curiosamente, en lugar de las diferencias teóricas y especulativas originales, el tratamiento y pronóstico de los pólipos pilosos en los adultos no difiere significativamente de los que se presentan en neonatos/niños. En ambos casos, los pólipos pilosos naso-orofaríngeos se examinan mejor mediante endoscopia. La brecha ósea ocasional y la necesidad de evaluar el alcance podrían requerir TC o RM, pero ninguna de las 2 técnicas ha sido reportada en adultos. Tampoco se han asociado estigmas del desarrollo o congénitos en adultos, como hemos mencionado anteriormente. En niños, existe una preponderancia de 3,5 veces en mujeres, y una predilección por el lado izquierdo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Pero la tendencia no está clara en adultos debido a la débil fortaleza de los casos, aunque parece que existe una igual distribución por sexos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>). De igual modo, aunque la presentación es más variable en lo referente a epistaxis y problemas otológicos (tabla 1), no puede derivarse ninguna visión clínica estándar. En adultos, sin embargo, los pólipos pilosos podrían confundirse con entidades más comunes como el pólipo coanal (como en nuestra paciente). La extirpación combinada naso-endoscópica/transoral es el tratamiento de elección.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque los pólipos pilosos se consideran tradicionalmente como aberraciones del desarrollo relacionadas con los arcos branquiales, el intento de explicación de su origen en adultos aporta una percepción valiosa a la comprensión actual de las lesiones poli-germinales. Este es el fundamento por el que pretendemos considerar a los adultos con pólipos pilosos como un grupo de pacientes distintivo. La neoplasia podría ser una posibilidad, ya que estas lesiones están siendo incluidas dentro del «dominio expansivo del teratoma»<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, interpretado como <span class="elsevierStyleItalic">masas neoplásicas de «cualesquiera dos» capas de células germinales no autóctonas de su localización de origen</span>. Es fundamental la profunda comprensión de la embriología humana para explicar los pólipos pilosos en adultos, y la adición de este caso al cuerpo de la literatura existente podría ayudar a elaborar una combinación de datos a este fin.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2014-08-07" "fechaAceptado" => "2014-09-09" "NotaPie" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0005">Este documento ha sido presentado como panel en las Jornadas Anuales de la Sociedad Triológica (TRIO) de la 116.ª Reunión Combinada Otorrinolaringológica de Primavera (COSM) los días 10 a 14 de abril de 2013, celebrada en Orlando, Florida, EE.UU. Disponible en: <a class="elsevierStyleInterRef" id="intr0005" href="http://www.researchposters.com/Posters/COSM/COSM2013/2-224.pdf">http://www.researchposters.com/Posters/COSM/COSM2013/2-224.pdf</a> y <a class="elsevierStyleInterRef" id="intr0010" href="http://www.triomeetingposters.org/wp-content/uploads/2013/04/2-224.pdf">http://www.triomeetingposters.org/wp-content/uploads/2013/04/2-224.pdf</a></p>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 741 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 80279 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Puede observarse una gran masa carnosa en la orofaringe de esta mujer de 42 años. Sus bordes quedan libres, salvo en la parte superior, y parece estar originada en la nasofaringe.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 662 "Ancho" => 1400 "Tamanyo" => 228148 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La histopatología reflejó elementos tisulares maduros de origen ectodérmico y mesodérmico, incluyendo (A) epitelio escamoso estratificado, anexos epiteliales (folículos pilosos mostrados con la flecha hueca y glándulas sebáceas con la flecha sólida), y (B) tejido fibro-adiposo (flechas), cartílago (estrella hueca) y fibras musculares (estrella sólida) (hematoxilina-eosina ×400).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "tbl0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => 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title="table-head " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Sexo \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Presentación \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">1 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">1984 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Resta et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Ambos lados de la nasofaringe \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">71 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" 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\t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">3 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">1998 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Cerezal et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Pared naso-faríngea lateral izquierda \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">50 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">M \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Epistaxis recurrente \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">4 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">2006 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Green y Pearl<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Pared naso-faríngea lateral izquierda \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">24 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">M \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Otalgia, hipoacusia, dificultad al comer, dificultad respiratoria \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">5 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">2013 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Tariq et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Reportaron una serie de 4 pacientes, de los cuales 2 no habían cumplido 20 años (17 y 18 años). Las lesiones se presentaron en la nasofaringe en 2 casos, uno en el labio inferior y uno en el paladar. De los 4 pacientes, 3 eran varones y una mujer. \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">6 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">2014 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Dutta et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> (caso actual) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Pared nasofaríngea lateral derecha (apertura de la trompa de Eustaquio) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">42 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">M \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Dificultad deglutoria, obstrucción respiratoria intermitente \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab1004940.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Coristomas bigerminales maduros en la naso-orofaringe, reportados en adultos en la literatura indexada en lengua inglesa durante los últimos 30 años</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Naso-oropharyngeal choristoma (hairy polyps): An overview and current update on presentation, management, origin and related controversies" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "M. 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Caso clínico
Coristomas naso-orofaríngeos (pólipos pilosos) en adultos: un nuevo caso y revisión de la literatura
Naso-oropharyngeal choristoma (hairy polyps) in adults: A new case, and review of the literature
a Department of Otorhinolaryngology and Head-Neck Surgery, Medical College and Hospital, Kolkata, West Bengal, India
b Department of Otorhinolaryngology and Head-Neck Surgery, R.G. Kar Medical College and Hospital, Kolkata, West Bengal, India
c Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Children's Memorial Hermann Hospital, University of Texas Medical School at Houston, Houston, TX, EE.UU.
Artículo
Este artículo está disponible en español
Coristomas naso-orofaríngeos (pólipos pilosos) en adultos: un nuevo caso y revisión de la literatura
Mainak Dutta, Soumya Ghatak, Soham Roy, Ramanuj Sinha
10.1016/j.otorri.2014.09.004Acta Otorrinolaringol Esp. 2016;67:e9-e12
This article is available in English
Naso-Oropharyngeal Choristoma (Hairy Polyps) in Adults: A New Case, and Review of the Literature
Mainak Dutta, Soumya Ghatak, Soham Roy, Ramanuj Sinha
10.1016/j.otoeng.2014.09.004Acta Otorrinolaringol Esp. 2016;67:e9-e12