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En la cuarta parte de los casos se afectan otros órganos y sistemas, que en rara ocasión constituye la única manifestación de la enfermedad, entre las localizaciones más frecuentes están las órbitas, el tracto respiratorio superior, la piel y el sistema nervioso central<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Hasta el año 2006 se había informado de aproximadamente 600 casos de esta enfermedad en el mundo; la localización nasosinusal es una de las más frecuentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">4–7</span></a>.</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiología de esta rara enfermedad es desconocida, aunque se han postulado varias hipótesis, como el virus de Epstein-Bar y la asociación con brucelosis, melanoma, leucemias y carcinoma de tiroides.</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0015">CASO CLÍNICO</span><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 53 años de edad, que en 1999 consulta al dermatólogo por presentar aumento de volumen en la piel de la región glútea y las piernas, se le propuso tratamiento quirúrgico de las lesiones, y el resultado histológico de las piezas fue hiperplasia linfoide reactiva.</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el año 2001 acude al especialista de otorrinolaringología por obstrucción nasal unilateral y molestias nasales, al ser examinada por rinoscopia anterior se observó una pequeña masa tumoral de color rojo-vinoso que ocupaba la porción inferior el meato medio derecho, se tomó muestra y el resultado hislógico fue linfoma no hodgkiniano; fue remitida al hematólogo para su evaluación y tratamiento. Tras esta evaluación, se planteó que el diagnóstico de linfoma era incierto, ya que faltaban muchos elementos clínicos que soportaran el diagnóstico; se analizaron nuevamente las láminas, y finalmente se concluyó que se trataba de la enfermedad de Rosai-Dorfman, por la presencia de abundantes histiocitos con linfocitos intactos por emperipolesis.</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente fue remitida al otorrinolaringólogo nuevamente, se decidió continuar la observación. A los 3 meses, en un control se apreció crecimiento de la lesión, así como aparición en la fosa contralateral. Se realizó examen con endoscopio de 0 grado, que evidenció una tumoración en la fosa nasal derecha que ocupaba toda la cavidad y, en la fosa nasal izquierda, la nueva lesión ocupaba el meato medio y el infundíbulo.</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el estudio por tomografía computarizada (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig. 1</a>), se observó la ocupación de toda la fosa nasal derecha hasta su tercio medio respetando la coana, y sin extensión al seno maxilar ni al etmoides del lado izquierdo. La lesión contralateral sólo ocupaba la zona del infundíbulo, respetando el seno maxilar y el etmoides.</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se comenzó tratamiento con esteroides por vía oral, a una dosis de 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg diarios por 2 semanas, para comprobar si había regresión de la lesión, se hizo un nuevo examen endoscópico y la dimensión del tumor continuaba igual, por lo que propusimos tratamiento quirúrgico. Se realizó abordaje combinado con una rinotomía lateral derecha y exéresis endoscópica con microdesbridador en la fosa nasal izquierda. La evolución posquirúrgica fue satisfactoria, con egreso hospitalario a la 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h del proceder quirúrgico. Lleva 1 año de seguimiento y se encuentra libre de tumor, con buena ventilación nasal bilateral y la función olfatoria conservada.</p></span><span id="s0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">DISCUSIÓN</span><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso la paciente presentó la enfermedad en la piel y en la fosa nasal, no se constató afección en los ganglios ni otros órganos. La forma de presentación en las fosas nasales es una de las más frecuentes comunicada en la literatura, aunque en nuestro caso no se extendió a los senos perinasales como es habitual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento quirúrgico empleado se corresponde al recomendado por otros autores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, quienes preconizan primero administrar ciclos de esteroides, con vista a disminuir la reacción inflamatoria peritumoral, e informan de regresión de las lesiones, lo cual no sucedió en nuestra paciente.</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista quirúrgico, empleamos un abordaje combinado debido a que el tumor ocupaba toda la fosa nasal derecha en su porción anteromedial, y no fue factible endoscópicamente establecer los márgenes quirúrgicos adecuados, por lo que decidimos realizar una rinotomía lateral, que además nos permitió localizar el sitio de implantación del tumor, exactamente en la porción medial de la mucosa del septum nasal; de ese lado realizamos turbinectomía inferior para resecar completamente el tumor, ya que infiltraba dicha estructura, y así evitar una sinequia con el septum nasal en el postoperatorio tardío. En la fosa nasal izquierda realizamos resección de la lesión mediante microdesbridación y se resecó parte del proceso unciforme y la ampolla etmoidal, con lo que se obtuvo una adecuada infundibulotomía.</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado el diagnóstico positivo de esta rara enfermedad es histológico, y sin experiencia y si no se tiene en cuenta cuando se observa proliferación de células histiocitarias con signo de emperipolesis (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig. 2</a>), podría confundirse con otras entidades, como ocurrió en nuestro caso en sus inicios, en que la paciente fue mal diagnosticada como linfoma no hodgkiniano. Por lo tanto, es imprescindible una estrecha interrelación con los patólogos, así como con los hematólogos, ante cualquier enfermedad tumoral que curse con linfadenopatía; varios investigadores coinciden con esta afirmación<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Consideramos que se debe seguir estrechamente a esta paciente ante la posibilidad de recidivas o malignización, referido por otros autores en relación con neoplasia de tiroides, ovarios, testículo, mielomas y melanoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. Este caso es el primero diagnosticado en nuestro país con localización en fosas nasales, en el cual el diagnóstico definitivo se realizó mediante la biopsia de la lesión, y el diagnóstico diferencial, por la valoración de los hematólogos.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:7 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec79611" "titulo" => "Palabras clave" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec79612" "titulo" => "Key words" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "s0010" "titulo" => "INTRODUCCIÓN" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "s0015" "titulo" => "CASO CLÍNICO" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "s0020" "titulo" => "DISCUSIÓN" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "xack35099" "titulo" => "Agradecimiento" ] 6 => array:1 [ "titulo" => "BIBLIOGRAFÍA" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2007-07-17" "fechaAceptado" => "2008-01-10" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec79611" "palabras" => array:3 [ 0 => "Tumores nasales" 1 => "Histiocitosis" 2 => "Enfermedad de" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Key words" "identificador" => "xpalclavsec79612" "palabras" => array:3 [ 0 => "Nasal tumours" 1 => "Histiocytosis" 2 => "Rosai-Dorfman disease" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "<p id="sp0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos un caso con afectación de ambas fosas nasals con la enfermedad de Rosai-Dorfman. 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CASOS CLÍNICOS
Enfermedad de Rosai-Dorfman
Rosai-Dorfman's Disease
Gustavo Córdova Ramos
, Victoriano Machin González, Som My Benítez Tang
Autor para correspondencia
orl@hha.sld.cu
Correspondencia: Dr. G. Córdova Ramos. Servicio de Otorrinolaringología. Hospital Hermanos Ameijeiras. Calle A, N.° 706, Apto. 4, entre 29 y Zapata. Municipio Plaza. Ciudad Habana. Cuba.
Correspondencia: Dr. G. Córdova Ramos. Servicio de Otorrinolaringología. Hospital Hermanos Ameijeiras. Calle A, N.° 706, Apto. 4, entre 29 y Zapata. Municipio Plaza. Ciudad Habana. Cuba.
Servicio de Otorrinolaringología. Hospital Hermanos Ameijeiras. La Habana. Cuba
Artículo
Este artículo está disponible en español
Enfermedad de Rosai-Dorfman
Gustavo Córdova Ramos, Victoriano Machin González, Som My Benítez Tang
10.1016/S0001-6519(08)73316-8Acta Otorrinolaringol Esp. 2008;59:311-3