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B) Intraoperatorio. C) TC: masas poliposas creciendo desde cornetes medios rellenando cavidades nasales, leves signos inflamatorios sinusales y pequeños pólipos sin compromiso de drenajes sinusales. Ausencia de erosiones óseas. 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A) Corte axial. B) Corte sagital. C) Manchas color «café con leche» en la piel (flecha). D) Imagen posoperatoria a los 4 meses donde se observa tumor residual en el aritenoides izquierdo, con una mayor permeabilidad de la entrada laríngea.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Hugo Rodríguez, Giselle Cuestas, Alejandro Cocciaglia, María Teresa García de Dávila" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Hugo" "apellidos" => "Rodríguez" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Giselle" "apellidos" => "Cuestas" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Alejandro" "apellidos" => "Cocciaglia" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "María Teresa" "apellidos" => "García de Dávila" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S2173573515000836" "doi" => "10.1016/j.otoeng.2015.08.008" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173573515000836?idApp=UINPBA00004N" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0001651914000867?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/00016519/0000006600000005/v1_201509042025/S0001651914000867/v1_201509042025/es/main.assets" ] "es" => array:16 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso clínico</span>" "titulo" => "Tumor fibroso solitario de la glándula submandibular" "tieneTextoCompleto" => true "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "302" "paginaFinal" => "304" ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:4 [ "autoresLista" => "Vicenç Martínez Vecina, Iñaki Zarraonandia, Montserrat Monzón, Dolores Ferrer" "autores" => array:4 [ 0 => array:4 [ "nombre" => "Vicenç" "apellidos" => "Martínez Vecina" "email" => array:1 [ 0 => "vmartinez@saas.ad" ] "referencia" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] 1 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">*</span>" "identificador" => "cor0005" ] ] ] 1 => array:3 [ "nombre" => "Iñaki" "apellidos" => "Zarraonandia" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] ] ] 2 => array:3 [ "nombre" => "Montserrat" "apellidos" => "Monzón" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>" "identificador" => "aff0010" ] ] ] 3 => array:3 [ "nombre" => "Dolores" "apellidos" => "Ferrer" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">c</span>" "identificador" => "aff0015" ] ] ] ] "afiliaciones" => array:3 [ 0 => array:3 [ "entidad" => "Unitat d’ORL, Hospital Nostra Senyora de Meritxell, Escaldes-Engordany, Principat d’Andorra" "etiqueta" => "a" "identificador" => "aff0005" ] 1 => array:3 [ "entidad" => "Servei de Diagnòstic per Imatge, Hospital Nostra Senyora de Meritxell, Escaldes-Engordany, Principat d’Andorra" "etiqueta" => "b" "identificador" => "aff0010" ] 2 => array:3 [ "entidad" => "Servei d’Anatomia Patològica, Hospital Nostra Senyora de Meritxell, Escaldes-Engordany, Principat d’Andorra" "etiqueta" => "c" "identificador" => "aff0015" ] ] "correspondencia" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "cor0005" "etiqueta" => "⁎" "correspondencia" => "Autor para correspondencia." ] ] ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Solitary fibrous tumour of the submandibular gland" ] ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1050 "Ancho" => 1650 "Tamanyo" => 150499 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Lesión intraglandular submaxilar derecha, fuertemente captante de contraste, bastante homogénea y de aspecto bien definido, con unas dimensiones de 22<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y sin adenopatías sospechosas de malignidad.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Caso clínico</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 43 años de edad, que consulta por tumoración submaxilar derecha de 2 meses de evolución, dura al tacto y levemente dolorosa. No refiere antecedentes patológicos de interés, alergias medicamentosas conocidas ni hábitos tóxicos remarcables.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración ORL destaca una tumoración submandibular derecha de unos 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, muy dura, adherida a planos profundos, y levemente dolorosa a la presión y con los movimientos cervicales. No se palpan adenopatías y el resto de la exploración otorrinolaringológica no demuestra hallazgos valorables.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente aporta una ecografía informada de «tumoración en glándula submaxilar derecha no filiada».</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La TC (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>) realizada demuestra una lesión intraglandular submaxilar derecha, fuertemente captante de contraste, bastante homogénea y de aspecto bien definido, con unas dimensiones de 22<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y sin adenopatías sospechosas de malignidad. La primera orientación diagnóstica por imagen fue de adenoma pleomorfo, aunque sin poder descartar un proceso de mayor agresividad.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se procedió directamente a planificar la exéresis quirúrgica de manera preferente, sin realizar otras pruebas diagnósticas (ecografía, PAAF), dada la joven edad del paciente, el rápido crecimiento de la lesión y que fuera cual fuera el resultado no modificaría el planteamiento de una submaxilectomía diagnóstico-terapéutica.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se procedió a practicar una exéresis de la glándula submandibular derecha, con técnica de Hayes-Martin, sin incidencias remarcables, ya que la lesión era puramente intraglandular, sin afectación de la cápsula ni adherencias que dificultaran el acto quirúrgico.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio anatomopatológico definitivo demuestra un tumor fusocelular bien delimitado pero no capsulado, de 26<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm que crece a partir del estroma de la glándula salival de base normal. Es homogéneo, densamente celular con células fusiformes de citoplasma claro y núcleos en forma de cigarro, mezcladas con fibras de colágeno denso (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A). Índice mitótico de 6-8/10 campos de gran aumento. No necrosis. Márgenes quirúrgicos libres.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio inmunohistoquímico muestra que las células tumorales expresan CD34 y Bcl-2 (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>B), siendo negativas para los marcadores de otras estirpes histológicas: proteína S-100, actina y desmina, CD99, citoqueratinas y c-kit (CD117). El factor de proliferación Ki-67 es del 5-10%.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico definitivo fue de «Tumor fibroso solitario de glándula submandibular derecha de probable comportamiento agresivo (Ki-67 5-10%)».</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente está asintomático y libre de enfermedad tras un periodo de seguimiento de 12 meses.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusión</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tumor fibroso solitario (TFS) es una lesión infrecuente, descrita en 1931 por Klemperer y Rabin<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> como una variante del mesotelioma pleural benigno.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su histogénesis ha sido objeto de debate durante años. Considerado clásicamente de origen mesotelial (Stout y Murray<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, 1942; Briselli et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, 1981), no es hasta 1987 donde, gracias al desarrollo de técnicas inmunohistoquímicas y ultraestructurales, se confirma el origen mesenquimal de la lesión (El Naggar et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>), criterio apoyado por el hallazgo de tumoraciones de idénticas características anatomopatológicas en otras localizaciones donde no existe tejido mesotelial.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los últimos 25 años se han publicado casos de TFS en prácticamente todas las localizaciones. A nivel de cabeza y cuello se han descrito a nivel nasosinusal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, cavidad oral, glándulas salivares mayores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> (sobre todo parótida), tiroides, faringe y laringe.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TFS de localización extrapleural ha sido considerado clásicamente un tumor benigno. Revisiones posteriores demuestran que alrededor de un 10% de estos tumores pueden tener un comportamiento maligno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los tumores mesenquimales, el principal factor que marca el pronóstico es su filiación. Histológicamente el TFS plantea el diagnóstico diferencial con numerosos tumores de partes blandas, tanto benignos como malignos (histiocitoma fibroso, neurofibroma, neurilemoma, miofibroma, leiomioma, fibroma, etc.).</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio inmunohistoquímico permite realizar el diagnóstico diferencial. El TFS, sea cual sea su localización anatómica, se define por su positividad con CD34, Bcl2, CD99 y vimentina, con negatividad para S-100, actina, desmina, factor <span class="elsevierStyleSmallCaps">VIII</span>, actina muscular específica, citoqueratinas, antígeno de membrana epitelial (EMA) y CD68. El hemangiopericitoma puede plantear dificultades de diagnóstico diferencial dado que también expresa el CD34.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe unanimidad en los criterios histológicos que permitan predecir el comportamiento agresivo de un TFS. Los más aceptados son: hipercelularidad, atipia nuclear, más de 5 mitosis por 10 campos de gran aumento y necrosis tumoral.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel de glándulas salivares mayores, destaca el metaanálisis de Bauer et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, donde analiza los 22 casos de TFS de localización parotídea publicados entre 1960 y 2011. De los 22 casos parotídeos, 3 fueron considerados histológicamente malignos. La edad media de presentación fue de 51,2 años para los varones y de 49,5 para las mujeres, sin preferencias de género (11 casos varones y 11 casos mujeres), cifras muy parecidas al TFS en cualquier otra localización. Clínicamente se presentan como tumoraciones de crecimiento lento, duras, bien circunscritas, levemente dolorosas y de tamaño variable.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Todos fueron tratados con cirugía, y en 2 de los casos malignos se complementó con radioterapia, y de estos, solo uno sigue vivo con persistencia de enfermedad.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestra búsqueda (Medline, palabras clave: <span class="elsevierStyleItalic">solitary fibrous tumor, salivary glands, submandibular gland, sublingual gland</span>) durante el mismo periodo hemos encontrado 4 casos de localización submandibular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7–10</span></a> y 2 de localización sublingual<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7,11</span></a>.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Todos los casos de localización submandibular o sublingual fueron considerados histológicamente benignos, tratados con cirugía y libres de enfermedad (aunque con periodos de seguimiento relativamente cortos).</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el caso presentado se ha optado por no realizar tratamiento complementario al quirúrgico por considerar plenamente satisfactoria la resección, aunque se somete al paciente a controles sistemáticos idénticos a cualquier otro paciente afecto de un proceso oncológico de cabeza y cuello.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conclusión</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TFS de glándulas salivares mayores es un tumor infrecuente, de difícil diagnóstico clínico, pero histológicamente muy característico. Dada la existencia de casos que se comportan con alto grado de agresividad local a nivel parotídeo, parece prudente insistir en realizar controles regulares frecuentes en pacientes diagnosticados de este tumor localizado en cualquier glándula salivar mayor.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conflicto de intereses</span><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conclusión" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2014-02-26" "fechaAceptado" => "2014-03-09" "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1050 "Ancho" => 1650 "Tamanyo" => 150499 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Lesión intraglandular submaxilar derecha, fuertemente captante de contraste, bastante homogénea y de aspecto bien definido, con unas dimensiones de 22<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y sin adenopatías sospechosas de malignidad.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 987 "Ancho" => 1516 "Tamanyo" => 430772 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) A la izquierda se observa la glándula salivar normal, a la derecha se observa un tumor fusocelular bien delimitado pero no capsulado, homogéneo, densamente celular con células fusiformes de citoplasma claro y núcleos en forma de cigarro, mezcladas con fibras de colágeno denso (hematoxilina-eosina 40×). B) A la izquierda se observa la glándula salivar normal. A la derecha TFS claramente positivo al marcador Bcl2 (inmunohistoquímica, Bcl2).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Primary neoplasms of the pleura: A report of live cases" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "P. Klemperer" 1 => "C.B. 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Caso clínico
Tumor fibroso solitario de la glándula submandibular
Solitary fibrous tumour of the submandibular gland
Vicenç Martínez Vecinaa,
, Iñaki Zarraonandiaa, Montserrat Monzónb, Dolores Ferrerc
Autor para correspondencia
a Unitat d’ORL, Hospital Nostra Senyora de Meritxell, Escaldes-Engordany, Principat d’Andorra
b Servei de Diagnòstic per Imatge, Hospital Nostra Senyora de Meritxell, Escaldes-Engordany, Principat d’Andorra
c Servei d’Anatomia Patològica, Hospital Nostra Senyora de Meritxell, Escaldes-Engordany, Principat d’Andorra
Artículo
Este artículo está disponible en español
Tumor fibroso solitario de la glándula submandibular
Vicenç Martínez Vecina, Iñaki Zarraonandia, Montserrat Monzón, Dolores Ferrer
10.1016/j.otorri.2014.03.005Acta Otorrinolaringol Esp. 2015;66:302-4
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Solitary Fibrous Tumour of the Submandibular Gland
Vicenç Martínez Vecina, Iñaki Zarraonandia, Montserrat Monzón, Dolores Ferrer
10.1016/j.otoeng.2015.08.009Acta Otorrinolaringol Esp. 2015;66:302-4