Analizar nuestra experiencia y resultados obtenidos en una patología infrecuente, compleja y grave como la fístula aortoentérica (FAE).
Material y métodosNueve pacientes (7 hombres y 2 mujeres) con fístula secundaria aortoentérica tratados durante el periodo 2000-2010 se agruparon en función de la estabilidad hemodinámica: 3 hombres estables, 4 hombres y 2 mujeres inestables.
La patología aórtica previa y su tratamiento fueron: 4 síndromes de Leriche y 2 aneurismas de aorta y un aneurisma roto tratados con bypass aortobifemoral y dos endovascular aneurysms repair (EVAR). Otros datos recogidos fueron: factores de riesgo cardiovascular, patología y cirugía abdominal previa, la localización de FAE secundaria, periodo de tiempo hasta la FAE, evolución y recidivas.
ResultadosLas FAE secundarias aparecieron tras una media de tiempo de 85,8 meses (mediana: 104; rango: 5-204). Cuatro se trataron con bypass extra-anatómico, 3 inestables. Tres pacientes con reparación in situ, 2 inestables. Dos de forma endovascular, uno inestable. Hubo una muerte intra-quirófano, inestable, y durante los primeros 30 días fallecieron otros 4 pacientes, 3 inestables y uno estable. Los 4 pacientes que sobrevivieron sufrieron una recidiva de la FAE tras tres meses de media (intervalo: 2-5); solo dos se trataron, uno con endoprótesis y otro con bypass axilobifemoral.
ConclusionesLa FAE secundaria es una complicación grave, rara y compleja, con una alta morbilidad y mortalidad. No existe un tratamiento estándar, aunque es fundamental el tratamiento urgente de la hemorragia, incluyendo la terapia endovascular, con o sin una nueva intervención para el tratamiento definitivo.
To analyse our experience and results of a rare, complex and serious disease, aortoenteric fistula (AEF).
Material and methodsNine patients (seven males and two females) with secondary aortoenteric fistula treated during the period 2000-2010, were grouped according to hemodynamic stability: stable three males. Four males and two females were unstable.
Previous aortic pathology and its treatment were: four Leriche syndrome, two aortic aneurysms and a ruptured aortic aneurysm treated by aortobifemoral bypass and two EVAR (endovascular aneurysms repair). Other data collected: cardiovascular risk factors, previous abdominal pathology and its surgery, the location of the secondary AEF, period of time until the appearance of AEF, evolution and recurrence.
ResultsThe secondary AEF appeared after a mean time of 85.8 months (median 104, range 5-204). Four were treated with extra-anatomical bypass, and three were unstable. Three patients with in situ repair, two unstable. Two with endograft, one unstable. There was one death during surgery, unstable, and during the first 30 days, four patients died, 3 unstable, one stable. The four surviving patients had a recurrence of the AEF after a mean of three months (range, 2-5), only two were treated, one patient with endograft and one with axilobifemoral bypass.
ConclusionsSecondary AEF is a serious, rare and complex complication, with high morbidity and mortality. No standard treatment exists, although the urgent treatment of bleeding is essential, including endovascular therapy, with or without a new intervention for definitive treatment.
Las fistulas aortoentéricas (FAE), comunicaciones entre tubo digestivo y aorta o seno aortoparaprotésico, descritas por primera vez por Sir Astley Cooper en 18291, constituyen una entidad rara y de muy mal pronóstico2, cuya etiología no está claramente definida, existiendo teorías infecciosas y de naturaleza física3. Se clasifican en primarias (FAE 1.a) y secundarias (FAE 2.a), utilizando como criterio la aparición espontánea de la misma, o tras una manipulación previa, incluyendo técnicas endovasculares4, o no de la aorta, respectivamente. Las FAE 1.a, con una incidencia que se encuentra entre el 0,04 y 0,07%3, se deben principalmete a aneurismas de aorta abdominal (AAA), aunque hay otras causas como el ulcus péptico, las neoplasias, la aortitis, los pseudoquistes pancreáticos, la tuberculosis, la patología apendicular o diverticular, el daño por radiación, la necrosis quística, los cólicos biliares y los traumatismos2. En lo referente a las FAE 2.a, la manipulación de las estructuras retroperitoneales, junto con la pérdida de la barrera original de separación entre aorta y tubo digestivo, hacen más probable la producción de una fístula.
Nuestro objetivo es analizar nuestra experiencia y resultados obtenidos en pacientes de nuestro ámbito, y compararlos con estudios y series internacionales.
Material y métodosSe realizó un estudio observacional retrospectivo en un único centro, durante un periodo de 11 años, comprendido entre enero de 2000 y diciembre de 2010, en los que se trató a 9 pacientes con FAE 2.a.
Los pacientes se trataron con ligadura aórtica y bypass axilobifemoral, reparación in situ (fig. 1) o con tratamiento endovascular, según el criterio del médico responsable que valoró, en cada caso, la disponibilidad de recursos, la técnica a la que estuviera más habituado y las características del paciente: edad, comorbilidad, anatomía y accesos vasculares.
Se recogieron las siguientes variables: edad y sexo de los pacientes, comorbilidades presentes en el desarrollo del primer episodio de FAE (hipertensión, hábito tabáquico, dislipemia, diabetes, neoplasias, cardiopatía isquémica, insuficiencia renal en hemodiálisis, patología obstructiva respiratoria y patología y cirugías de la cavidad abdominal). También recogimos la patología vascular original y su tratamiento, tiempo hasta que se presentó la FAE, localización de la misma, método diagnóstico, procedimiento que se realizó y evolución posterior, así como los cultivos tomados antes, durante y/o después de la cirugía.
Se clasificó a los pacientes en función de su estabilidad hemodinámica. Se utilizaron como criterios de inestabilidad hemodinámica los previamente publicados y utilizados en otros estudios5: a) presión arterial sistólica menor a 100mm Hg, asociada a taquicardia; b) hipotensión severa; c) necesidad de transfusión sanguínea masiva; y d) hemorragia masiva.
La mortalidad asociada al procedimiento la dividimos en mortalidad intraquirófano, mortalidad en el primer día, primera semana y antes del alta. Al ser una serie pequeña se describe la evolución de los pacientes que sobrevivieron.
Definimos las recidivas como una nueva FAE, demostrada en quirófano, o como una hemorragia digestiva alta, habiendo descartado otras causas, aparecida tras un tratamiento efectivo y con un periodo libre de enfermedad de al menos un mes.
ResultadosDe los 9 pacientes tratados (7 hombres:2 mujeres; mediana de 64 años; rango: 53-73), 6 tenían inestabilidad hemodinámica (4 hombres:2 mujeres; 68,5 años) y 3 pacientes estaban clínicamente estables (3:0; 55 años). El síntoma principal que llevó al diagnóstico fue la hemorragia digestiva documentada por el clínico (7/9), bien fuera hematemesis bien hematoquecia, seguido por dolor abdominal (4/9) y alteraciones hemodinámicas (2/9). Otros síntomas descritos fueron: hemorragias a otros niveles, síndrome febril prolongado y alteración del nivel de conciencia (1/9) (tabla 1).
Características de los pacientes
| Caso n.° | Sexo | Edad | Comorbilidades | ATCD quirúrgicos | Clínica de FAE |
| 1 | M | 53 | DL, tabaquismo | Úlcera por estrés | HDA-HDB+shock |
| 2 | V | 73 | Tabaquismo, EPOC, Ca. papilar urotelial | Úlcera duodenal, Gastrectomía Billroth II | Hematemesis, irritación peritoneal, hipotensión, pérdida de conciencia |
| 3 | V | 54 | DL, tabaquismo, cardiópata | Perforación duonenalpor AINE | Hematoquecia |
| 4 | M | 64 | DL, tabaquismo, cardiópata, EPOC | - | HDA, dolor MID |
| 5 | V | 73 | Tabaquismo, EPOC | Perforacióncolon-sigma | Hematemesis |
| 6 | V | 55 | Tabaquismo, ACVA | - | Dolor en fosa lumbar, disnea y hemoptisis |
| 7 | V | 73 | DL, HTA, IRespC | - | Dolor en fosa lumbar izquierda |
| 8 | V | 75 | Tabaquismo, HTA, EPOC, DL, Ca próstata | - | Hematemesis e inestabilidadhemodinámica |
| 9 | V | 63 | DM, tabaquismo, cardiópata | Hemicolectomía derechapor Ca colorrectal | Febrícula, vómitos hemáticos, hematemesis y melenas |
ACVA: accidente cerebrovascular; ATAD: antecedentes; DL: dislipemia; DM: diabetes mellitus; EPOC: enfermedad pulmonar obstructiva crónica; HTA: hipertensión arterial; IRespC: insuficiencia respiratoria crónica; M: mujer; V: varón.
La prueba complementaria más usada fue la angioTC (7/9), que interpretando signos indirectos (figs. 2 y 3), como la presencia de aire en la pared aórtica o retroperitoneo, adelgazamiento de la pared intestinal y discontinuidad de la grasa periaórtica fue diagnóstica en el 71% (5/7). Otras pruebas utilizadas fueron técnicas endoscópicas, arteriografía y enema opaco, no resultando diagnósticas. Dos pacientes se trataron sin realizar ninguna prueba de imagen (tabla 2).
Tratamiento de la FAE. Resultados
| Caso n.° | Pruebas complementarias (PC) | Tratamiento | Mortalidad | Tiempo a a recidiva (meses) | Tratamiento de la recidiva | Mortalidad |
| 1 | TC -Arteriografía - Endoscopia- | Reparación in situ | Supervivencia mayor al mes | 5 | Endovascular | Exitus a los 3 años |
| 2 | Sin PC | Bp extranatómico tras ligadura y resección | Exitus intraquirófano | - | - | - |
| 3 | TC -enema opaco - colonoscopia -gastroscopia - | Tratamiento endovascular | Supervivencia mayor al mes | 11 | Bp extra- anatómico tras ligadura y resección | Exitus en la primera semana |
| 4 | TC + | Bp extranatómico tras ligadura y resección | Exitus en primeras 24h | - | - | - |
| 5 | TC + | Bp extranatómico tras ligadura y resección | Exitus en la primera semana | - | - | - |
| 6 | TC + | Bp extranatómico tras ligadura y resección | Exitus en la primera semana | - | - | - |
| 7 | TC + | Reparación in situ | Supervivencia mayor al mes | 2 | No se realiza tratamiento | Exitus sin tratar |
| 8 | Sin PC | Tratamiento endovascular | Exitus en las primeras 24h | - | - | - |
| 9 | TC - | Reparacion in situ | Supervivencia mayor al mes | 2 | Endovascular | Exitus en la primera semana |
TC: angio-TAC.
Los gérmenes más frecuentemente aislados fueron Enterococcus cloacae, Candida albicans, Candida glabatra y Streptococcus constellatus (tabla 3).
Características de la FAE
| Caso n.° | Localización | Estabilidad | Cirugía Previa | Intervalo hastaFAE 2.a (meses) | Cultivo |
| 1 | Duodeno | I | L Leriche-Bp | 143 | K. pneumoniae, C. albicans |
| 2 | Yeyuno | I | AAA-EVAR | 120 | K. oxytoca, Sintermedis, C. glabatra, C. albicans, E. coli |
| 3 | No localizada | E | Leriche-Bp | 132 | - |
| 4 | Duodeno | I | Leriche-Bp | 5 | E. cloacae, S. constellatus |
| 5 | Ileon apendicular | I | AAA-Bp | 28 | SARM |
| 6 | Duodeno | E | Leriche-Bp | 24 | C glabatra |
| 7 | Duodeno | E | AAA-Bp | 204 | - |
| 8 | Duodeno | I | AAAr-Bp | 104 | - |
| 9 | Duodeno | I | AAA-EVAR | 13 | S. constellatus, Prevotella sp., Peptostreptoccocus sp., V. parvula, A. odostolyticus |
AAA: aneurisma de aorta abdominal; AAAr: aneurisma de aorta abdominal roto; Bp: bypass aortobifemoral; E: clínicamente estable; EVAR: tratamiento endovascular de AAA; I: inestable hemodinámicamente; Leriche-Bp: síndrome de Leriche; SARM: Staphilococcus aureus resistente a meticilina.
Durante el periodo estudiado se trataron 824 pacientes sobre el sector aórtico, de los cuales 133 tenían AAA abierto, 395 AAA endovascular aneurysm repair (EVAR), 60 aneurisma de aorta abdominal roto (AAAr) abiertos, 37 AAAr endovascular, 124 síndromes de Leriche tratados con bypass aortobifemoral y 75 pacientes, 24 abierto y 51 endovasculares, que por diferentes circunstancias (migración de la endoprótesis, endofugas, pseudoaneurismas anastomóticos, bypass aorto-mesentérico, disecciones, infecciones protésicas, úlceras aórticas penetrantes, etc.) sufrieron cirugía aórtica, obteniendo una incidencia de FAE 2.a global del 1,1% (tabla 4).
En el grupo de los pacientes con inestabilidad hemodinámica 4 eran portadores de un bypass aortobifemoral, dos por patología oclusiva y dos por AAA. Dos pacientes habían sido tratados de un AAA mediante EVAR. El tiempo transcurrido desde la cirugía hasta la aparición de la FAE 2.a fue de 66 meses de mediana (media 68,8 meses; rango: 5-143). La localización más frecuente del defecto visceral fue el duodeno (3/6). De los otros tres pacientes, uno tenía lesionado el yeyuno, otro el íleon y en uno no se localizó, ya que se trató exclusivamente de forma endovascular (tabla 3). Tres pacientes se trataron mediante resección y bypass axilobifemoral, dos con reparación in situ y uno mediante tratamiento endovascular. La mortalidad asociada al procedimiento fue del 66%: un exitus intraquirófano, 2 en las primeras 24 horas y otro en los primeros 30 días. Dos pacientes sobrevivieron más de un mes, los 2 tratados mediante reparación in situ. Estos 2 pacientes presentaron un nuevo episodio de FAE 2.a a los 5 y 2 meses, que se trataron de forma endovascular, con antibioticoterapia asociada, falleciendo uno en la primera semana y otro a los 36 meses por complicaciones sépticas (tabla 2).
De los pacientes estables clínicamente todos eran portadores de bypass aortobifemoral, dos por síndrome de Leriche y uno por AAAr. El intervalo de tiempo hasta presentar FAE 2.a fue de 132 meses de mediana (media 120 meses; rango 24-204). En dos pacientes se localizó la FAE en el duodeno, en el otro paciente no se localizó al tratarse exclusivamente de forma endovascular (tabla 3). El tratamiento de estos pacientes consistió en resección y bypass extraanatómico, reparación in situ y endoprótesis. El paciente tratado con bypass extraanatómico falleció en los primeros 30 días, tras hemorragia incontrolable por dehiscencia del muñón aórtico. La reparación in situ fue exitus a los 2 meses. El enfermo con tratamiento exclusivo endovascular falleció a los 11 meses. La causa de fallecimiento de estos dos pacientes fue un segundo episodio de FAE. En el primer caso el paciente falleció sin tratar y en el segundo, tras tratarse con bypass extraanatómico, el exitus sobrevino en la primera semana (tabla 2).
La mortalidad precoz fue del 56%, con una supervivencia mayor al mes del 44% y al año del 22% (tabla 5). Ningún paciente sufrió una amputación mayor.
Discusión y conclusionesLa FAE es una complicación muy grave que conlleva altas cifras de mortalidad. Dada su complejidad, rareza y la poca experiencia acumulada, no existe untratamiento estándar. En lo que se refiere a la población española no encontramos revisión alguna sobre esta patología, por lo que nos parece interesante exponer nuestros resultados con pacientes de nuestro ámbito.
Los AAA y su tratamiento son la causa más frecuente de FAE 2.a (54,51%) seguida por la patología arterial oclusiva (42,96%)2, datos que no discrepan con los nuestros: AAA 44%, patología oclusiva 44%, AAAr 11%, el 77% tratados mediante bypass y 33% con técnica endovascular.
También hay casos descritos de formación de FAE tras angioplastias percutáneas, o tras la embolización con coils metálicos2. La incidencia de las FAE 2.a se sitúa entre el 0,36 y el 1,6% de todas las cirugías aórticas3,5, cifras similares a las obtenidas en nuestra serie.
Esta enfermedad, de difícil diagnóstico, puede ser confundida con otras patologías abdominales. La tríada que clásicamente se le ha adjudicado, además de no ser exclusiva de este cuadro, no siempre está presente, con una frecuencia por síntomas del 64% para la hemorragia digestiva, 25% para la masa abdominal pulsátil y 32% para el dolor abdominal1. En nuestra serie la hemorragia digestiva se presentó en el 77% y en el 44% el dolor abdominal, sin recogerse en la exploración ni en la historia clínica la existencia o no de masa pulsátil. La hemorragia centinela, signo clínico típico de la FAE, es un signo prodrómico, que indica la proximidad de hemorragia masiva. Esta proximidad se ha descrito desde horas hasta meses, aunque en diferentes referencias podemos encontrar intervalos de 3,1 días3, o series en las que en el 40% de los pacientes la hemorragia digestiva no se presenta hasta pasada la primera semana1.
Las pruebas complementarias diagnostican un tercio de los pacientes según ciertas series1, no habiendo ninguna que haya demostrado absoluta eficacia en el diagnóstico2. La esofagogastro-duodenoscopia tiene la particularidad de precisar un endoscopista experimentado y que examine todo el duodeno, alcanzando sensibilidades de entre el 25 y el 80%3. También existe la cápsula endoscópica, con gran utilidad en la hemorragia intestinal de causa desconocida, que incluso ha diagnosticado casos de FAE6. La tomografía computarizada (TC), quizá el método más sensible, solo tiene un signo directo de FAE, la extravasación de contraste que raramente se manifiesta, aunque una buena interpretación de signos indirectos, como son la presencia de aire en la pared aórtica o retroperitoneo, adelgazamiento de la pared intestinal y discontinuidad de la grasa periaórtica7 puede llegar a detectar el 93% de los casos3. Otras pruebas descritas en la literatura, como la tomografía por emisión de positrones, la resonancia magnética nuclear, la eco-doppler y las pruebas con contraste, tienen peores resultados que las anteriormente descritas o son poco accesibles. En nuestro centro el método predilecto es la TC, que fue usada en el 77% de los casos alcanzando el diagnóstico de FAE en el 57%. Otras pruebas que se utilizaron fueron arteriografía, enema opaco, colonoscopia y endoscopia, que no fueron diagnósticas (tabla 2).
Ante una hemorragia digestiva, habiéndose descartado patología perianal y gastroduodenal específica del aparato digestivo, en un paciente con bypass o endoprótesis aórtica, la primera sospecha diagnóstica debe ser FAE1, sabiendo que 1 de cada 500 hemorragias intestinales corresponden a una FAE7.
El tiempo de formación de la FAE tras una cirugía aórtica varía entre 2 semanas y 120 meses1. En nuestra pequeña serie obtuvimos un periodo medio de 85,8 meses o 7 años —mediana de 105 meses— con un rango que va desde los 5 a los 204 meses.
Se han descrito gran variedad de tratamientos posibles. Clásicamente, el desbridamiento del tejido infectado y el bypass extraanatómico era de elección, cumpliendo los principios terapéuticos de rápido control de la hemorragia, mantenimiento de la perfusión distal y resección del tejido infectado5; no obstante sus resultados, no son todo lo buenos que cabría desear: mortalidad precoz entre el 18-44%, mortalidad asociada a procedimiento del 42% (12-72%) y tasa de amputaciones temprana del 57%. Alternativas a este tratamiento son: la reparación in situ con una mortalidad precoz de 8-13,3% y asociada a procedimiento del 20% (5-52%) y con tasas de amputaciones del 0 al 14%1,2; las técnicas endovasculares4, en general, como primera intervención de un tratamiento en dos fases; la reparación de la lesión utilizando criopreservados o vena femoral superficial autóloga. Con los resultados obtenidos en esta pequeña serie, no podemos concluir que ningún tratamiento sea superior a otro, aunque no encontramos grandes discordancias con la literatura consultada, en los que la mortalidad asociada al procedimiento con las estrategias contemporáneas es del 54%8, mientras que en nuestra serie es del 56%.
Las reparaciones in situ se aconsejan en las FAE en las que no se objetive infección severa, aunque otras publicaciones, más permisivas, solo excluyen aquellas infecciones en las que se objetiven grandes colecciones purulentas. Las técnicas endovasculares se han postulado como una opción válida en el tratamiento urgente como puente, o no, hacia soluciones más duraderas1–3,5. Estas técnicas con menor morbilidad y mortalidad tienen una alta incidencia de recidiva hemorrágica y sepsis4,9.
Los signos de sepsis preoperatoria se encuentran entre los factores que condicionan el mal pronóstico de esta patología: fiebre, recuento de leucocitos mayor a 10.000 por decilitro, y/o la presencia de colecciones líquidas o aire alrededor de la prótesis en la TC5.
En lo referente a las complicaciones ulteriores se han descrito reinfecciones o infecciones de novo, pseudoaneurismas, roturas del muñón aórtico y recidivas, las cuales están poco descritas1.
La literatura consultada recomienda un tratamiento urgente mediante la técnica en la que se tenga más experiencia, incluyendo el tratamiento endovascular5. En este caso, se aconseja en la medida de lo posible una segunda intervención en busca de un tratamiento definitivo en función de las características del paciente, ya sea extracción y bypass extraanatómico o reparación in situ e interposición de epiplón. En nuestra serie el criterio del cirujano de guardia fue el que definió la elección de una u otra técnica.
La falta de experiencia y la ausencia de un protocolo de actuación, debido precisamente a lo excepcional de los casos, así como a la variabilidad en cuanto a la clínica, el diagnóstico, el antecedente quirúrgico y la anatomía de los casos son las limitaciones principales de este análisis retrospectivo de un largo periodo de tiempo. La fortaleza es, asimismo, la experiencia en el «mundo real» de un único centro.
Responsabilidades éticasProtección de personas y animales. Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.
Confidencialidad de los datos. Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.
Derecho a la privacidad y consentimiento informado. Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.
Conflicto de interesesLos autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
