Cartas científicas
Behçet vascular: seguimiento a 3 años de paciente con presentación poli-aneurismática arterial complicada por múltiples roturas
Vascular Behcet's disease: A 3 year follow-up of a patient with multiple arterial aneurysms complicated by ruptures
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La afectación de grandes arterias se produce entre el 1,5-2,2% de los pacientes con esta enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La manifestación clínica aneurismática se produce según el siguiente orden de frecuencia: aorta abdominal, pulmonar, femoral, poplítea y carótida. El pronóstico de los pacientes con EB se encuentra determinado por el grado de compromiso gastrointestinal, vascular y del sistema nervioso central<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 27 años que se presenta a la urgencia en <span class="elsevierStyleItalic">shock</span> hemodinámico y signos claros de abdomen agudo. Se realiza angio-tomografía (angio-TC) urgente, en donde se aprecia sangrado activo por rotura de aneurisma esplénico.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza embolización selectiva con <span class="elsevierStyleItalic">coils</span> de zona distal y proximal al aneurisma, observando en angiografía final exclusión de aneurisma y ausencia de sangrado activo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Evoluciona favorablemente en la unidad de cuidados intensivos (UCI). Dada la sospecha de enfermedad del colágeno se realiza angio-TC completo, evidenciando embolia pulmonar segmentaria bilateral y aneurisma sacular de arteria carótida interna intracavernosa de 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y de arteria vertebral derecha de 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm. El paciente cursa con fiebre durante su evolución, siendo esta de origen indeterminado.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza exploración ecográfica de los miembros inferiores, con diagnóstico de trombosis venosa profunda femoral derecha. Se inicia tratamiento con anticoagulación sistémica, y dados los hallazgos arteriales, se decide la reparación endovascular de aneurismas cerebrales con exclusión selectiva mediante <span class="elsevierStyleItalic">coils</span>, siendo efectiva (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En su tercera semana de ingreso cursa con rotura de arteria cubital, que es reparada quirúrgicamente mediante drenaje de hematoma y ligadura. Se realiza nuevo angio-TC, en donde observamos la aparición de un aneurisma de 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de arteria renal derecha, y trombosis parcial en vena cava inferior. Se decide tratamiento con embolización a través de <span class="elsevierStyleItalic">stent</span>, aunque durante el procedimiento dicha arteria cursa con rotura, por lo que se procede a embolización en su zona distal y proximal.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dada la persistencia de la fiebre, es valorado por el equipo de reumatología. Debido al cuadro clínico y tras positividad de HLA-B51, se decide iniciar tratamiento con bolos de ciclofosfamida intravenosa, siendo efectivo para la remisión de la fiebre. El curso durante el ingreso posterior no evidenció la aparición de nuevos aneurismas ni complicaciones adicionales, por lo que, tras 2 meses de ingreso se decide el alta hospitalaria con tratamiento inmunosupresor ambulatorio y seguimiento con angio-TC.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el seguimiento de imagen, 20 meses después del alta, se aprecia aneurisma de arteria hepática de 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, por lo que se realiza tratamiento endovascular electivo mediante colocación de <span class="elsevierStyleItalic">stent</span> más embolización con <span class="elsevierStyleItalic">coils</span> de forma satisfactoria.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El último control de imagen, a los 3 años de su ingreso inicial, no revela nueva aparición de aneurismas en zona visceral ni del sector aórtico, pulmonar o periférico, ni trombosis venosa de otros sectores.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusión</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente caso refleja la complejidad de los pacientes con enfermedades multisistémicas con compromiso vascular. El diagnóstico es importante ya que realizar un tratamiento específico puede cambiar el curso de la enfermedad. En este caso, la sospecha inicial fue de un síndrome de Ehlers-Danlos (ED) vascular o tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">IV</span>, siendo para este diagnóstico el tratamiento recomendado la reparación endovascular según la aparición de las complicaciones o mantener conducta expectante de no existir rotura. Dado que en este paciente existía una tendencia importante a la rotura aneurismática, se decidió tratar los aneurismas, incluso algunos de ellos, siendo asintomáticos.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La persistencia de la fiebre y los cuadros tromboembólicos venosos, sugirieron un diagnóstico alternativo, añadiendo la positividad del HLA-B51. Dos meses después de su ingreso, la prueba genética (gen COL3A1) fue negativa para el síndrome de ED tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">IV</span> y, por tanto, confirmaba el diagnóstico de EB vascular. Aunque probablemente fue la adecuada respuesta terapéutica al tratamiento inmunosupresor lo que brindó mayor fuerza al diagnóstico. Los eventos de rotura aneurismática tuvieron un curso clínico muy agresivo y en distintos sectores. No fue hasta el inicio del tratamiento inmunosupresor con ciclofosfamida, que los marcadores de inflamación sistémica y la fiebre cedieron en el curso de la evolución. La terapia inmunosupresora se describe de vital importancia en pacientes con esta enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico genético aporta una rentabilidad diagnóstica muy elevada para el síndrome de ED tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">IV</span> (sensibilidad 95% y especificidad cercana al 100%)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> aunque el tiempo de espera para la obtención del resultado es una limitante en casos con comportamiento severo como el presente. La mejor opción terapéutica para pacientes con EB vascular no está claramente definida. La literatura aporta información de series de casos o experiencia de algunos centros de referencia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. Se refiere que el tratamiento endovascular del sector aórtico es efectivo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, estos procedimientos también son de elección para el sector visceral y periférico, dada su poca invasividad. Se sugiere que tras la reparación abierta, existe riesgo elevado de aneurismas anastomóticos, dado el componente inflamatorio sistémico de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Protección de personas y animales</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.</p></span></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 3 => array:3 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 931 "Ancho" => 1400 "Tamanyo" => 118614 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Aneurisma esplénico roto. 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| 2024 Octubre | 10 | 0 | 10 |
| 2024 Septiembre | 15 | 3 | 18 |
| 2024 Agosto | 17 | 3 | 20 |
| 2024 Julio | 16 | 2 | 18 |
| 2024 Junio | 10 | 5 | 15 |
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| 2024 Marzo | 23 | 1 | 24 |
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| 2023 Noviembre | 34 | 3 | 37 |
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