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En ojo izquierdo (a pesar de la baja fiabilidad) se aprecia una disminución generalizada de la sensibilidad con un defecto casi completo en hemicampo superior congruente con la lesión retiniana (A). En ojo derecho aparecen defectos parcheados en región superior e inferior nasal debido a artefactos por mala colaboración (B). En la angiografía de ojo izquierdo (C), se observa una hiperfluorescencia compatible con degeneración del epitelio pigmentario de la retina y bloqueo de la fluorescencia en las áreas de acumulación de pigmento a lo largo de los vasos retinianos inferiores. 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La PPRCA ha recibido múltiples nombres como retinocoroiditis radiata<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, estriada, pigmentación congénita de la retina, atrofia coriorretiniana paravenosa pigmentada y, más recientemente, PPRCA<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta entidad se suele presentar de forma esporádica, aunque se han descrito casos familiares y la etiología es desconocida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Se han propuestos varios mecanismos etiopatogénicos como una disfunción primaria del epitelio pigmentado de la retina o el desarrollo de anomalías en los vasos retinianos. Se han descrito asociaciones con patología inflamatoria sistémica, como enfermedad de Behçet; infecciosa, como la rubeola, tuberculosis o sífilis, y con alteraciones genéticas, como la mutación en el gen CRX<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico de la PPRCA es fundamentalmente clínico por la característica apariencia del fondo de ojo. Respecto a las pruebas complementarias, la autofluorescencia muestra grandes áreas de hipoautofluorescencia de bordes definidos en la zona atrófica. La angiografía con fluoresceína revela hiperfluorescencia transmitida o atrofia coriorretiniana, según la gravedad de la lesión, sin fuga de fluoresceína<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. 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Son pocos los casos asimétricos o unilaterales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,7</span></a> como el que se presenta a continuación.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de origen africano de 50 años que acude al servicio de Urgencias con dolor y disminución de progresiva de visión en ojo izquierdo (OI). Entre sus antecedentes personales destacan artritis reumatoide; drepanocitosis y síndrome de malabsorción intestinal.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración se objetiva una agudeza visual de 20/20 en ojo derecho y 1/20 en OI. La exploración del segmento anterior con lámpara de hendidura presenta una hiperemia marcada en conjuntiva bulbar inferior de OI, con congestión de los vasos esclerales, compatible con escleritis difusa. En el fondo del ojo de OI se detecta un agujero macular lamelar (AML) y lesiones de atrofia-hipertrofia del epitelio pigmentario de la retina alrededor de la arcada venosa temporal inferior, con importante movilización de pigmento en forma de espículas óseas, que se extiende hasta la retina postecuatorial (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1, B</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como pruebas complementarias se realiza una autofluorescencia del fondo de ojo en la que se obtiene una imagen hipoautofluorescente de bordes bien definidos en el área de la lesión (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1, D</a>). La angiografía con fluoresceína evidencia hiperfluorescencia compatible con degeneración del epitelio pigmentario de la retina, bloqueo de la fluorescencia en las áreas de acumulación de pigmento a lo largo de los vasos retinianos y defectos de repleción en algunos vasos compatibles con oclusiones parciales. No se observa fuga de fluoresceína (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2, C</a>). Se realiza una OCT que corrobora la imagen funduscópica de AML (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2, D</a>). El campo visual revela una disminución generalizada de la sensibilidad con un defecto altitudinal en hemicampo superior compatible con la lesión retiniana de OI (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2, A</a>). Por último, en las pruebas electrofisiológicas se detectan latencias, amplitudes y morfología dentro de límites normales en los potenciales evocados visuales con estímulo estructurado (patrón). En el ERG en patrón (ERG-P) se aprecian amplitudes disminuidas y una ratio N95/P50 normal, y en el ERG-Ganzfeld (ERG-G) también aparece una reducción significativa de amplitud de las respuestas de las distintas fases escotópicas y fotópicas, congruentes con una lesión macular debido al AML. El ojo derecho no muestra alteraciones en los potenciales evocados visuales -P o los ERG (P o G).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente se diagnostica de PPRCA unilateral y escleritis difusa en OI. Se pauta tratamiento con corticoides orales e infliximab para la escleritis y seguimiento por Oftalmología y Reumatología.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PPRCA es una entidad que se caracteriza fundamentalmente por su apariencia funduscópica típica de acumulación simétrica y bilateral de pigmento y atrofia coriorretiniana distribuida a lo largo de las venas de la retina, que comienza a cierta distancia de la cabeza del nervio óptico. La pigmentación es típicamente en espícula ósea. Debido a las similitudes morfológicas con la retinosis pigmentaria (RP) (sobre todo los tipos pericentral, sectorial y atípica), la PPRCA se ha descrito en ocasiones como una variante de esta enfermedad. Sin embargo, en la RP, a diferencia de la PPRCA, aparecen nictalopía y afectación campimétrica que tienden a empeorar progresivamente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. En la PPRCA tampoco se observa la esclerosis vascular ni las alteraciones en la papila y mácula<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> típicas de la RP.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otros diagnósticos diferenciales incluyen la atrofia coriorretiniana peripapilar helicoidal, coroidopatía serpiginosa, estrías angioides, distrofia de conos, síndrome de Stickler, coroideremia por atrofia girata, degeneración vitreorretiniana dominante de Wagner, sarcoidosis, sífilis, necrosis retiniana aguda, retinitis por citomegalovirus, coroiditis diseminada tuberculosa, oncocercosis, toxoplasmosis, angeítis de rama escarchada y diversos trastornos denominados seudorretinitis pigmentosa.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PPRCA cursa normalmente de forma asintomática y suele detectarse de forma casual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. No afecta a la visión, salvo en casos específicos en los que la visión central puede estar levemente disminuida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Sin embargo, en el caso que se presenta, la paciente no se encuentra asintomática, ya que refiere disminución de agudeza visual, producida por el AML y dolor debido a la escleritis acompañante. En el trabajo de Xiang y Wei<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> se presenta un caso de PPRCA con AML con muy baja visión atribuido a la importante atrofia de capa de fibras nerviosas que presenta en la OCT. Al igual que ocurre en el trabajo de Xiang y Wei<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, la paciente de nuestro caso presenta un AML con muy baja visión, que puede ser atribuido a una atrofia de la capa de células ganglionares que se aprecia en la OCT (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2, E</a>). Además del AML, se han descrito en la literatura otros cambios maculares que incluyen: edema macular cistoide, exudados, membrana epirretiniana, atrofia macular areolar central y coloboma macular. Se desconoce si estas alteraciones maculares están asociadas con el fenotipo de la enfermedad o son independientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La aparición de estas lesiones de manera unilateral y unifocal, como en el caso de nuestra paciente, es extremadamente inusual y solamente hay 3 casos publicados en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,7,9</span></a>. En los 3 casos publicados se trata de mujeres (al igual que en el caso que presentamos) de edades variables (desde 23 a 79 años). En todos los casos la presentación fue esporádica y en uno de ellos se registran antecedentes familiares de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Las agudezas visuales varían desde 20/20 hasta 20/40 y en un caso se asocia a membrana epirretiniana bilateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PPRCA no tiene tratamiento, salvo el de las complicaciones asociadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. A nivel pronóstico, las lesiones de PPRCA no suelen progresar a diferencia de la RP<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Se han descrito algunos casos de progresión muy lenta del ERG y campo visual<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Sin embargo, son necesarios más estudios y mayor seguimiento en el tiempo de estos casos unilaterales y unifocales para descartar que no aparezcan otras lesiones en el ojo adelfo.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PPRCA es una degeneración retiniana bilateral rara, típicamente asintomática y no progresiva, caracterizada por atrofia del epitelio pigmentario de la retina, la coroides y las capas retinianas externas. Se puede asociar a otras alteraciones oculares y enfermedades inflamatorias sistémicas, y su presentación unilateral y unifocal como en el caso que presentamos es extremadamente inusual.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que no existen conflictos de interés.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1876988" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1628242" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1876989" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1628241" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2022-11-01" "fechaAceptado" => "2022-12-27" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1628242" "palabras" => array:4 [ 0 => "Atrofia coriorretiniana pigmentada paravenosa" 1 => "Atrofia retinocoroidea pigmentada paravenosa" 2 => "Atrofia paravenosa" 3 => "Agujero macular lamelar" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1628241" "palabras" => array:4 [ 0 => "Pigmented paravenous chorioretinal atrophy" 1 => "Pigmented paravenous retinochoroid atrophy" 2 => "Paravenous atrophy" 3 => "Lamellar macular hole" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La atrofia coriorretiniana pigmentada paravenosa es una entidad infrecuente, asociada a enfermedades autoinmunes y otras complicaciones oculares, generalmente multifocal, bilateral y simétrica.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Se presenta el caso clínico de una paciente con artritis reumatoide que acude por dolor de varios días. Presenta disminución de agudeza visual de ojo izquierdo, escleritis nodular y atrofia coriorretiniana con acumulación de pigmento en espículas óseas en arcada vascular temporal inferior y agujero macular lamelar. El ojo derecho no presenta alteraciones. La autofluorescencia del ojo izquierdo muestra hipoautofluorescencia de bordes definidos en la lesión. La angiografía con fluoresceína evidencia hiperfluorescencia compatible con degeneración del epitelio pigmentario retiniano y bloqueo en las áreas de pigmento. El campo visual revela un defecto altitudinal en hemicampo superior.</p><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Este caso describe una atrofia coriorretiniana pigmentada paravenosa atípica unifocal y unilateral. Se debe conocer esta variante para realizar un correcto diagnóstico diferencial, así como proporcionar una información pronóstica adecuada.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Paravenous pigmented chorioretinal atrophy is a generally multifocal, bilateral and symmetric rare entity associated with autoimmune diseases and other ocular complications.</p><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We present the clinical case of a patient with rheumatoid arthritis who attended for pain of several days. He presented decreased visual acuity of the left eye, nodular scleritis and chorioretinal atrophy with pigment accumulation in bone spicules in the inferior temporal vascular arcade and lamellar macular hole. The right eye shows no alterations. LE autofluorescence shows a hypoautofluorescence lesion with defined edges. Fluorescein angiography shows hyperfluorescence consistent with retinal pigmentary epithelial degeneration and blockage in pigment areas. The visual field reveals a defect in the superior hemifield.</p><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">This case describes an atypical unifocal and unilateral paravenous pigmented chorioretinal atrophy. This variant must be known to make a correct differential diagnosis, as well as to provide adequate prognostic information.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1950 "Ancho" => 2007 "Tamanyo" => 460863 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Retinografía a color y autofluorescencia de ambos ojos. La retinografía resulta anodina en ojo derecho (A). En el ojo izquierdo se observa una atrofia coriorretiniana con distribución de pigmento siguiendo la arcada temporal inferior y un agujero lamelar (B). La imagen de autofluorescencia de ojo derecho no presenta alteraciones (C) y, en ojo izquierdo, se aprecia un área hipoautofluorescente de bordes definidos en la zona de la lesión (D).</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 4082 "Ancho" => 2925 "Tamanyo" => 821386 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Campimetría computerizada 24-2 (A y B). En ojo izquierdo (a pesar de la baja fiabilidad) se aprecia una disminución generalizada de la sensibilidad con un defecto casi completo en hemicampo superior congruente con la lesión retiniana (A). En ojo derecho aparecen defectos parcheados en región superior e inferior nasal debido a artefactos por mala colaboración (B). En la angiografía de ojo izquierdo (C), se observa una hiperfluorescencia compatible con degeneración del epitelio pigmentario de la retina y bloqueo de la fluorescencia en las áreas de acumulación de pigmento a lo largo de los vasos retinianos inferiores. En la OCT macular (D y E) se observa un agujero lamelar (D) y una disminución del grosor de la capa de células ganglionares, sobre todo en sector inferior (E).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Retino-choroiditis radiata" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "T.H. 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