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La vasculopatía livedoide (VL) es una vasculopatía trombótica de la microcirculación cutánea que se caracteriza por livedo reticularis combinada con brotes dolorosos de aspecto necrótico-fibroso en ambas piernas, principalmente en la región maleolar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Los hallazgos histopatológicos típicos de la VL son oclusión de los vasos dérmicos por fibrina intravascular con hialinización segmentaria y proliferación endotelial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Importante es la ausencia de necrosis fibrinoide e inflamación de la pared de los vasos sanguíneos, lo que diferencia la VL de la verdadera vasculitis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Presentamos un caso raro de oclusión de la arteria temporal superior de la retina (OATR) en un paciente con VL, en el que los hallazgos con angiografía por tomografía de coherencia óptica (OCTA) mostraron una reducción de la microcirculación macular en el ojo adelfo. Con este dato se puede defender el papel fundamental de la pérdida progresiva de la microcirculación en la patogénesis del SS, que está presente incluso antes de que el daño se manifieste clínicamente.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón que en enero de 2016, con 45<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años, fue diagnosticado de síndrome de Sneddon asociado a úlceras cutáneas (la historia clínica de medicina interna no hacía referencia a accidentes cerebrovasculares). La biopsia dérmica mostró vasculopatía obliterante compatible con VL. En junio de 2023, con 52<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años, acudió a urgencias por pérdida súbita e indolora de visión en el ojo izquierdo (OI). La agudeza visual en el ojo derecho (OD) era 1 y en el OI era movimiento de manos. La tensión ocular por aplanación fue de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg en el OD y de 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg en el OI. Presentaba un defecto pupilar aferente relativo en el OI. El examen del fondo de ojo del OI mostró una retina edematosa blanquecina en la región de la arteria temporal superior, lo que sugirió una OATR (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>); el OD era normal. El paciente rechazó una angiografía. La OCTA de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm indicó que la disminución en la visión se atribuía a una isquemia macular. El análisis de los plexos capilares superficial y profundo reveló una zona avascular foveal ampliada con contorno irregular y falta de perfusión retiniana en la región superotemporal e inferior a la fóvea en el OI (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). En el OD, la OCTA del plexo superficial mostró una región de isquemia superior nasal a la fóvea, mientras que el área correspondiente en el plexo profundo reveló una región adicional sin perfusión (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Sistémicamente presentaba parches eritematosos violáceos distribuidos en las extremidades superiores e inferiores, con una úlcera muy dolorosa en el área supramaleolar del tobillo izquierdo rodeada de estrías reticulares, rojizas y violáceas asociada a cicatrices (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Debido a las preocupaciones sobre el déficit de visión y los hallazgos oftalmológicos de la OATR, se realizó una exploración sistémica. La evaluación médica mediante tomografía computarizada cerebral, ecocardiografía, doppler carotídeo, monitorización Holter, hemograma, análisis químicos de sangre, pruebas tiroideas, autoanticuerpos y coagulación fue normal.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La OATR puede ocurrir en asociación con VL en pacientes de mediana edad y puede ser una manifestación atípica del síndrome de Sneddon. El SS es una vasculopatía trombótica sistémica no inflamatoria de vasos de pequeño y mediano calibre que se caracteriza por enfermedad cerebrovascular y livedo reticularis concomitante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-2</span></a>. La VL es una vasculopatía poco frecuente que se caracteriza típicamente por lesiones bilaterales en las extremidades inferiores, más frecuente en mujeres que en hombres en una proporción de 3:1 y con edades entre 15 y 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3-4</span></a>. La edad media de inicio es de 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años, lo que prepara a los pacientes para décadas de deterioro funcional. Se cree que el aumento de la actividad trombótica y la disminución de la actividad fibrinolítica, junto con el daño endotelial, son la causa de la formación de trombos en los vasos capilares y de pequeño tamaño<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,5</span></a>. Las úlceras caracterizan la etapa activa de la enfermedad. Las personas con enfermedades vasculares son propensas a desarrollar oclusiones vasculares retinianas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6-8</span></a>. El paciente que se presenta en este artículo no tenía factores de riesgo de OATR (estudio sistémico normal); por lo tanto, es razonable pensar que la VL se asoció con el mecanismo patogénico de la OATR, ya que la VL produce oclusión en los vasos dérmicos por depósito de fibrina intravascular, con proliferación endotelial y posterior hialinización del segmento arterial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>. Una de las principales ventajas de la OCTA sobre la angiografía con fluoresceína es la capacidad de detectar áreas de isquemia de forma no invasiva. Por lo tanto, es posible identificar zonas isquémicas incluso en ojos sin o con relativamente pocos síntomas, como el ojo derecho del paciente descrito. Clínicamente es importante considerar que estos pacientes con SS tienen un mayor riesgo de pérdida visual progresiva longitudinalmente, por lo que los hallazgos de OCTA serían un buen método de monitorización. Como la OATR puede considerarse una forma de lesión cerebrovascular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,6</span></a>, nuestro caso puede considerarse una variante del SS, al igual que el paciente descrito por Song et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En la bibliografía se han descrito 6 casos de oclusión de arteria central de la retina en el síndrome de Sneddon, de los cuales 3 eran hombres y 3 mujeres, con edades comprendidas entre los 18 y los 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,8-10</span></a>. No hemos encontrado casos de OATR en SS en las bases bibliográficas. El paciente descrito presenta varias características que le hacen singular con respecto a otros casos publicados, como es la ausencia de antecedentes de accidentes cerebrovasculares, la ausencia de anticuerpos antifosfolípidos, la presencia de ulceración cutánea (lo cual es un signo de actividad) y una edad de presentación tardía. Este caso permite destacar dos cosas: la primera es la presentación atípica, subrayando la importancia de la vigilancia en un paciente con vasculopatía idiopática de vasos de pequeño y mediano calibre, y la segunda es que en estos pacientes se debe estar alerta, porque la microcirculación alterada es uno de los factores asociados al SS y es bilateral.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Consentimiento informado</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Confirmo que he obtenido todos los consentimientos requeridos por la legislación vigente para la publicación de cualquier dato personal o imágenes de pacientes, sujetos de investigación u otras personas que aparecen en los materiales enviados a Elsevier. He conservado una copia escrita de todos los consentimientos y, en caso de que Elsevier lo solicite, acepto proporcionar las copias o pruebas de que de dichos consentimientos han sido obtenidos.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Financiación del artículo</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conflicto de intereses</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres2137803" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1815079" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres2137804" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1815078" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Consentimiento informado" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Financiación del artículo" ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 10 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2023-12-06" "fechaAceptado" => "2024-01-20" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1815079" "palabras" => array:5 [ 0 => "Síndrome de Sneddon" 1 => "Vasculopatía livedoide" 2 => "Oclusión de la arteria retiniana" 3 => "Isquemia macular bilateral" 4 => "Angiografía por tomografía de coherencia óptica" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1815078" "palabras" => array:5 [ 0 => "Sneddon's syndrome" 1 => "Livedoid vasculopathy" 2 => "Retinal artery occlusion" 3 => "Bilateral macular ischemia" 4 => "Optical coherence tomography angiography" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El síndrome de Sneddon (SS) se manifiesta por múltiples accidentes cerebrovasculares y livedo reticularis. La vasculopatía livedoide (VL) se caracteriza por una larga historia de ulceración de pies y piernas y una histopatología que indica un proceso trombótico. Se describe una oclusión de rama arterial retiniana en un varón de 52<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>años con VL. No presentó anomalías de laboratorio perceptibles, como anticuerpos antifosfolípidos, ni antecedentes de accidentes cerebrovasculares. La oclusión de arteria retiniana acompañada de VL podría ser una variante del síndrome de Sneddon. Con angiografía por tomografía de coherencia óptica se observó en la mácula en el ojo asintomático una reducción de las capas vasculares, lo que indica cambios microvasculares localizados como marcador evolutivo en la patogénesis del SS.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Sneddon's syndrome (SS) manifests through multiple strokes and livedo reticularis. Livedoid vasculopathy (LV) is characterized by a long history of foot and leg ulceration and histopathology indicating a thrombotic process. Arterial retinal branch occlusion is described in a 52-year-old male with LV. He did not present noticeable laboratory abnormalities, such as antiphospholipid antibodies, or a history of strokes. Retinal artery occlusion accompanied by LV could be a variant of Sneddon's syndrome. Optical coherence tomography angiography revealed a reduction in the macula's vascular layers in the asymptomatic eye, indicating localized microvascular changes as an evolving marker in the pathogenesis of SS.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 591 "Ancho" => 680 "Tamanyo" => 38011 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La foto del fondo de ojo en color muestra blanqueamiento retiniano adyacente a la arteria temporal superior. 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A case-based review" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "S.S. Kong" 1 => "A. Azarfar" 2 => "N. Bhanusali" ] ] ] ] ] "host" => array:1 [ 0 => array:2 [ "doi" => "10.1007/s00296-020-04625-1" "Revista" => array:6 [ "tituloSerie" => "Rheumatol Int." "fecha" => "2021" "volumen" => "41" "paginaInicial" => "987" "paginaFinal" => "991" "link" => array:1 [ 0 => array:2 [ "url" => "https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/32533291" "web" => "Medline" ] ] ] ] ] ] ] ] 1 => array:3 [ "identificador" => "bib0060" "etiqueta" => "2" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Sneddon syndrome" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "Z.J. Demartini" 1 => "W.J.B. de Araujo" 2 => "M.C. Lange" ] ] ] ] ] "host" => array:1 [ 0 => array:2 [ "doi" => "10.4103/0028-3886.383840" "Revista" => array:6 [ "tituloSerie" => "Neurol India." 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Un caso inusual de oclusión de rama arterial retiniana: posible variante del síndrome de Sneddon
Unusual case of retinal arterial branch occlusion: Possible variant of Sneddon syndrome
V.M. Asensio-Sánchez
Servicio de Oftalmología, Hospital Clínico Universitario, Valladolid, España