Comunicación corta
Tratamiento quirúrgico en un hamartoma combinado de retina y epitelio pigmentario
Surgical treatment in combined hamartoma of the retina and retinal pigment epithelium
J.L. Sánchez-Vicente, T. Rueda-Rueda, L. Llerena-Manzorro
, F.E. Molina-Socola, M. Contreras-Díaz, M. Szewc, C. Vital-Berral, A. Alfaro-Juárez, A. Medina-Tapia, F. López-Herrero, L. González-García, A. Muñoz-Morales
Autor para correspondencia
Hospital Universitario Virgen del Rocío, Sevilla, España
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Coroides cóncava: la coroides crece de forma constantemente más fina hacia los sectores nasal y temporal. La línea blanca representa el contorno cóncavo de la interfaz esclero-coroidea. b) Inflexión esclero-coroidea temporal: engrosamiento coroideo evidente (punto de inflexión) en relación con los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>puntos adyacentes medidos en ambos lados del punto de inflexión sin otros hallazgos relevantes en la coroides en un niño de 8 años de edad. La línea blanca representa la interfaz esclero-coroidea, con una flecha que apunta a la inflexión coroidea.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "J. Ruiz-Medrano, I. Flores-Moreno, R. Gutierrez-Bonet, J. Chhablani, J.M. Ruiz-Moreno" "autores" => array:5 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "J." "apellidos" => "Ruiz-Medrano" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "I." "apellidos" => "Flores-Moreno" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "R." 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Destaca la alteración del EPR y la tracción ejercida sobre la mácula.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hamartomas combinados de retina y epitelio pigmentario (HCREPR) son tumores benignos, presuntamente congénitos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, poco frecuentes, que pueden producir una importante pérdida de la agudeza visual.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aparecen como lesiones solitarias y unilaterales localizadas en el disco óptico o en el polo posterior, presentándose como tumores ligeramente elevados con cantidades variables de pigmentación, tortuosidad de los vasos retinianos y formación de membranas epirretinianas (MER)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se acompañan de una cantidad variable de gliosis sobre la superficie retiniana que puede dar lugar a la aparición de MER, distorsión retiniana y desprendimientos de retina traccionales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El uso de la cirugía en los HCREPR es controvertido, habiéndose publicado muy pocos casos en los que se haya realizado una vitrectomía para la resolución de la tracción retiniana<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2–5</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Describimos el caso de un varón de 39 años de edad, que refería disminución progresiva de la agudeza visual (AV) y aumento de la metamorfopsia, y en el que se realizó una vitrectomía con pelado de la MER y eliminación del componente glial superficial.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Caso clínico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 39 años, diagnosticado hace unos años de HCREPR en el ojo izquierdo (OI), que refería disminución progresiva de la visión y aumento de la metamorfopsia. La agudeza visual máxima corregida (AVMC) era de 1,0 en el ojo derecho (OD) y de 0,4 en el OI. Desconocíamos la visión previa del OI, ya que era la primera vez que acudía a nuestro servicio, pero el paciente insistía en una pérdida visual con ese ojo.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el fondo de ojo (FO) del OI se observó la presencia de un HCREPR en forma de una lesión sobre-elevada y pigmentada, centrada en la arcada temporal superior, rodeada de alteraciones del epitelio pigmentario de la retina (EPR), con vasos dilatados, tortuosos y telangiectásicos, y un importante componente traccional. También se observaban algunos exudados duros maculares (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tomografía de coherencia óptica de dominio espectral (SD-OCT) (Topcon<span class="elsevierStyleSup">®</span> 3D OCT-1000, Tokio, Japón) mostró una masa hiperreflectante y compacta con sombra hipo-reflectante posterior, y un importante componente traccional con afectación macular (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La angiografía fluoresceínica (AGF) puso de manifiesto las alteraciones vasculares y del EPR, con ligera difusión en tiempos tardíos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El resto de la exploración fue normal.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó una vitrectomía con pelado de MER y membrana limitante interna (MLI), y extracción de un extenso componente glial firmemente adherido en la cúspide del tumor, consiguiendo una relajación parcial de la lesión.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 15 meses de la cirugía, la AVMC pasó a 0,63 y disminuyó la metamorfopsia. El aspecto del fondo y la SD-OCT mostraron una clara mejoría con respecto al estado pre-quirúrgico con disminución de la tracción y aplanamiento de la mácula (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0020">figs. 4 y 5</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Discusión</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El HCREPR afecta no solo a la retina y al EPR, sino que presenta, además, una alteración en la interfase vítreo-retiniana, originando tracción y arrugamiento en la retina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Así, entre las causas de disminución de la AV en el HCREPR se incluyen la existencia de MER, cambios traccionales sobre la fóvea, estrías y pliegues retinianos, presencia de líquido sub-retiniano y la aparición de membranas neovasculares y neovascularización retiniana<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe acuerdo sobre el tratamiento quirúrgico de los HCREP. Mientras que algunos autores han considerado a la MER como un componente intrínseco del tumor<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>, otros han sostenido que en algunos casos era un componente extrínseco, siendo susceptible de cirugía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En este asunto, la SD-OCT ha venido a desempeñar un papel importantísimo a la hora de decidir la influencia de la MER en la pérdida visual, al definir la localización exacta y el plano de clivaje de la membrana<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Shields et al. en un estudio realizado en 11 pacientes mediante SD-OCT concluyeron que la MER era una entidad claramente separada del tumor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Basándose en estos estudios, algunos autores han especulado con que las células del EPR componentes del HCREPR migrarían hacia el vítreo promoviendo la formación de la MER, responsable de la tracción<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por todo ello pensamos que algunos pacientes podrían beneficiarse de la cirugía. Para ello sería decisivo que los pacientes con HCREPR fueran sometidos a un seguimiento estrecho, con controles de la AV y del componente traccional mediante SD-OCT y AGF (aumento de la tortuosidad vascular y difusión del colorante).</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente refería una disminución progresiva de la visión con aumento de la metamorfopsia. En la SD-OCT era visible la MER, siendo evidente el componente traccional. Ello nos hizo pensar que podría beneficiarse de una vitrectomía con pelado de la MER y de la MLI.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Así, aquellos enfermos con HCREPR con un componente traccional secundario a una MER, que presentaran una pérdida de la AV con aumento de la tracción, serían buenos candidatos a la cirugía.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusión, habría que considerar que los HCREPR pueden ser responsables de una importante pérdida de visión. En pacientes seleccionados, la realización de una vitrectomía con eliminación de la tracción ejercida por una MER podría conseguir una mejoría de la AV.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conflicto de intereses</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres806023" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Discusión" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec804126" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres806024" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Case report" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Discussion" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec804127" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2016-06-08" "fechaAceptado" => "2016-07-15" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec804126" "palabras" => array:4 [ 0 => "Hamartoma combinado de retina y epitelio pigmentario de retina" 1 => "Membrana epirretiniana" 2 => "Vitrectomía" 3 => "Tomografía de coherencia óptica" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec804127" "palabras" => array:4 [ 0 => "Combined hamartoma of the retina and retinal pigment epithelium" 1 => "Epiretinal membrane" 2 => "Vitrectomy" 3 => "Optical coherence tomography" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:3 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un paciente varón de 39 años, con un hamartoma combinado de retina y epitelio pigmentario de retina. El paciente refería disminución progresiva de la visión y empeoramiento de la metamorfopsia. Se realizó una vitrectomía con pelado de la membrana epirretiniana, consiguiendo una mejoría de la agudeza visual y de la metamorfopsia, así como de la arquitectura retiniana en la tomografía de coherencia óptica.</p></span> <span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusión</span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Algunos pacientes seleccionados con hamartomas combinados de retina y epitelio pigmentario podrían beneficiarse de la realización de una vitrectomía.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Discusión" ] ] ] "en" => array:3 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Case report</span><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The case is presented of a 39 year-old man with a combined hamartoma of the retina and retinal pigment epithelium, who experienced progressive visual loss and worsening of metamorphopsia. The patient underwent vitrectomy and epiretinal component peeling, with improvement in visual acuity, metamorphopsia, and retinal architecture, assessed by optical coherence tomography.</p></span> <span id="abst0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Discussion</span><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Selected patients with combined hamartomas of the retina and retinal pigment epithelium may benefit from surgical management.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Case report" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Discussion" ] ] ] ] "multimedia" => array:5 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 645 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 75695 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Retinografía del polo posterior del ojo izquierdo. 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