Comunicación corta
Granulomatosis con poliangeítis localizado en la glándula lagrimal, a propósito de un caso
Granulomatosis with polyangiitis confined to lacrimal gland, a case report
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B) Fotomicrografía (H&E, ×10) muestra vasos sanguíneos de pequeño calibre con inflamación de sus paredes y obliteración de sus luces que alternan con zonas de necrosis coagulativa de distribución geográfica y con cúmulos de infiltrado inflamatorio mononuclear. C) Fotomicrografía (H&E, ×10) que muestra entre acinos y conductos de la glándula lagrimal un vaso sanguíneo de pequeño calibre con necrosis de su pared rodeado por inflamación granulomatosa. D) Fotomicrografía (H&E, ×40) que muestra vaso sanguíneo de pequeño calibre con necrosis fibrinoide de su pared (asterisco) y obliteración parcial de su luz (flecha), rodeado por infiltrado inflamatorio de linfocitos, células epitelioides y gigantes multinucleadas (cabeza de flecha).</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La granulomatosis de Wegener, actualmente llamada granulomatosis con poliangeítis (GP), es una de las vasculitis positiva para los anticuerpos anti-citoplasma de neutrófilos (ANCA) más común. Afecta la vía respiratoria alta y baja en el 95% y al sistema renal en el 75%, sin embargo, puede afectar cualquier órgano durante su curso clínico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. La glándula lagrimal, ocasionalmente puede afectarse de manera aislada y ser la manifestación inicial de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El propósito de este artículo es describir un caso de GP localizado en la glándula lagrimal.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 43 años de edad con antecedentes de hipertensión arterial y síndrome depresivo consulta por presentar aumento del volumen de inicio progresivo en región periorbitaria izquierda, doloroso, con enrojecimiento del párpado superior, de 4 meses de evolución. Su agudeza visual sin corrección (AVSC) era de 20/20 en cada ojo, pupilas isocóricas, normorreactivas. La tensión intraocular se encontraba en 11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg en cada ojo. La motilidad ocular reveló un déficit de −3 a la elevación del ojo izquierdo (OI) y de −2 a la abducción del OI. Desplazamiento inferior y proptosis de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm del OI. El párpado superior izquierdo se encontraba con aumento de volumen, eritematoso, edematoso, indurado y doloroso a la palpación (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Segmento anterior y posterior, sin alteraciones en ambos ojos.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tomografía computarizada (TC) reveló una tumoración ovoide de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro en el cuadrante superotemporal, de bordes bien definidos, con realce moderado con medio de contraste y sin cambios en el hueso adyacente (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó una biopsia escisional por medio de una orbitotomía anterior y lateral. Se obtuvo una masa de 26<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, de superficie multilobulada, consistencia ahulada, bordes mal definidos y color café grisáceo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>A).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente había pérdida de la arquitectura lobular normal de la glándula lagrimal, disminución de acinos y conductos. Algunos vasos pequeños mostraron necrosis fibrinoide transmural. Presencia de infiltrado inflamatorio linfocitico, células plasmáticas, neutrófilos, grandes zonas de necrobiosis en parche, rodeadas por cúmulos de infiltrado inflamatorio formado por linfocitos, células plasmáticas, histiocitos epitelioides y gigantes multinucleadas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">figs. 3</a>B-D). Estos hallazgos sugirieron el diagnóstico de vasculitis tipo granulomatosis con poliangeítis en fase activa.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la cirugía, la paciente evolucionó favorablemente. La AVSC se mantuvo en 20/20 en ambos ojos, con discreta ptosis palpebral superior izquierda del tercio lateral, sin compromiso del eje visual. La motilidad del OI presentó un déficit de −2 a la elevación y −1 a la abducción. Ante el diagnóstico histopatológico se realizó un interrogatorio dirigido a la paciente, negando otra sintomatología sistémica. La tomografía de tórax y cavidades paranasales y la resonancia magnética nuclear de encéfalo, no mostraron alteraciones. Su biometría hemática y función renal se encontraban en límites normales. La determinación de cANCA y pANCA fueron negativos.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dada la presentación localizada de GP, sin compromiso sistémico, se decidió no iniciar tratamiento inmunomodulador por el momento y mantenerla en vigilancia. Actualmente la paciente se mantiene estable, sin sintomatología sistémica, con biometría hemática y función renal dentro de límites normales, y determinación de anticuerpos negativos, a 12 meses del diagnóstico.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Discusión</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síntoma inicial en GP se presenta en cabeza y cuello en el 95% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. El compromiso orbitario ocurre hasta en el 60% y puede llevar potencialmente a la pérdida visual y a la deformación facial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>. Esta puede presentarse con proptosis en el 69% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, inflamación ocular, pérdida de las paredes orbitarias en el 38% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, epífora en el 52%<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, diplopia en el 52%, edema y eritema palpebral en el 31%, dolor orbitario en el 24%, disminución de la AV en el 17%<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, compromiso sinusal y pérdida del <span class="elsevierStyleItalic">septum</span> nasal. El compromiso de la glándula lagrimal es raro, generalmente unilateral y se presenta principalmente como aumento de tamaño de esta (dacrioadenitis inflamatoria)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las pruebas serológicas generalmente son negativas, tanto en etapas iniciales, como en las formas localizadas de la enfermedad. Así, el 90% de los pacientes con GP generalizada tiene ANCA positivos, pero solo un 47% los presenta en la forma localizada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,6</span></a>. Esto dificulta el diagnóstico de la GP localizada.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos imagenológicos no son específicos para GP y pueden presentarse en otros procesos inflamatorios orbitarios. Es por esto la importancia de la biopsia para la obtención de un diagnóstico histopatológico definitivo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos histopatológicos incluyen vasculitis granulomatosa o no granulomatosa, necrosis de tejido graso, mezcla de inflamación aguda y crónica, granulomatosa y no granulomatosa, degeneración fibrinoide geográfica y microabscesos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. En pacientes con GP limitada a la órbita, la tríada clásica de vasculitis, necrosis tisular e inflamación granulomatosa, se observa solo en el 25-54% de las biopsias orbitarias<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,7,8</span></a>, en comparación al 91% de las biopsias pulmonares de pacientes con GP que presentarían esta tríada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7,9</span></a>. Dada la alta variabilidad histopatológica que puede encontrarse en la GP orbitaria, el diagnóstico requiere una correlación clínica y patológica. Es por esto que ante una sospecha de GP, se sugiere realizar serología ANCA, investigar alteraciones renales, de vía respiratoria superior e inferior y estudios imagenológicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres931588" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Discusión" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec906502" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres931587" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Clinical case" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Discussion" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec906501" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2016-09-02" "fechaAceptado" => "2016-11-10" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec906502" "palabras" => array:3 [ 0 => "Granulomatosis con poliangeítis" 1 => "Vasculitis necrotizante" 2 => "Anticuerpo anti-citoplasma de neutrófilos" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec906501" "palabras" => array:3 [ 0 => "Granulomatosis with polyangiitis" 1 => "Necrotizing vasculitis" 2 => "Anti-neutrophil cytoplasm antibody" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:3 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Mujer de 43 años, consulta por aumento de volumen orbitario superolateral izquierdo, doloroso, eritematoso de 2 meses de evolución. Se realiza biopsia escisional revelando vasculitis con poliangeítis de glándula lagrimal. El estudio sistémico no reveló compromiso de otros órganos.</p></span> <span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusión</span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El compromiso orbitario ocurre hasta en el 60% de los pacientes con granulomatosis con poliangeítis. La afección de la glándula lagrimal es rara, y frecuentemente unilateral. Las pruebas serológicas generalmente son negativas, tanto en etapas iniciales, como en las formas localizadas de la enfermedad.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Discusión" ] ] ] "en" => array:3 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Clinical case</span><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A 43 year-old woman consulted due to 2 months of swelling on the superolateral side of the left orbit, with pain and erythema. An excisional biopsy was performed that revealed vasculitis with polyangiitis of the lacrimal gland. A systemic study showed that no other system was compromised.</p></span> <span id="abst0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Discussion</span><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Orbital involvement occurs in up to 60% of patients with granulomatosis with polyangiitis. The involvement of the lacrimal gland is rare and often unilateral. Serological tests are generally negative, both in initial stages, as in localized forms of the disease.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Clinical case" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Discussion" ] ] ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 324 "Ancho" => 1476 "Tamanyo" => 69712 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Foto clínica: A) Se observa desplazamiento inferior y medial del globo ocular izquierdo, con eritema y aumento de volumen superotemporal. 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B) Fotomicrografía (H&E, ×10) muestra vasos sanguíneos de pequeño calibre con inflamación de sus paredes y obliteración de sus luces que alternan con zonas de necrosis coagulativa de distribución geográfica y con cúmulos de infiltrado inflamatorio mononuclear. C) Fotomicrografía (H&E, ×10) que muestra entre acinos y conductos de la glándula lagrimal un vaso sanguíneo de pequeño calibre con necrosis de su pared rodeado por inflamación granulomatosa. D) Fotomicrografía (H&E, ×40) que muestra vaso sanguíneo de pequeño calibre con necrosis fibrinoide de su pared (asterisco) y obliteración parcial de su luz (flecha), rodeado por infiltrado inflamatorio de linfocitos, células epitelioides y gigantes multinucleadas (cabeza de flecha).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0050" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Clinical and imaging features of lacrimal gland involvement in granulomatosis with polyangiitis" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "L.T. Tan" 1 => "I. Davagnanam" 2 => "H. Isa" 3 => "G.E. Rose" 4 => "D.H. Verity" 5 => "C.D. 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