Comunicación corta
Hemangioma capilar retiniano yuxtapapilar bilateral: utilidad de aflibercept en el manejo de sus complicaciones
BIlateral juxtapapillary retinal capillary haemangioma: Usefulness of aflibercept in the management of its complications
R. Campos Polo
, C. Rubio Sánchez, D.M. García Guisado, M.J. Díaz Luque
Autor para correspondencia
Servicio de Oftalmología, Hospital Virgen del Puerto, Plasencia (Cáceres), España
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En el fondo del OI encontramos una hemorragia subretiniana de unos 4 diámetros papilares, adyacente al nervio óptico, mientras que en OD se puede observar una pequeña tumoración vascular en haz papilo-macular asociada a varias hemorragias puntiformes. En la angiografía fluoresceínica, la sangre realiza un efecto pantalla que impide la visualización de un área de fuga en el OI, mientras que en el OD se aprecia un llenado rápido de la masa en tiempos arteriales que va aumentando durante la fase arterio-venosa y se mantiene estable en la fase tardía. La tomografía de coherencia óptica (OCT) revela un desprendimiento del epitelio pigmentario (DEP) en OI tanto a nivel central de la hemorragia como en el haz papilo-macular, junto con rectificación del perfil foveal; en el OD se observa un pequeño DEP que no altera el área macular (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Todos estos hallazgos son compatibles con un hemangioma capilar retiniano (HCR) bilateral.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante tal cuadro, se diagnosticó al paciente de enfermedad de von Hippel Lindau (VHL) y se decidió pautar una única inyección de aflibercept en OI (Eylea, Regéneron, Tarrytown, NY, EE. UU., y Bayer, Leverkusen, Alemania), como uso compasivo, debido a la localización próxima del tumor al nervio óptico. Al mes de la inyección, la AV del OI pasó a 0,8 y tanto la altura del DEP como el tamaño de la hemorragia disminuyeron; se decidió, por tanto, seguir una pauta PRN de tratamiento que consistía en revisar al paciente mensualmente y ese mismo día inyectar si había mejoría del cuadro con respecto a la última revisión (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Tras 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>dosis de aflibercept (en 4 meses consecutivos), la AV del OI pasó de 0,7 a 1 (sin metamorfopsia) y la hemorragia, al igual que el DEP, se resolvieron completamente; persistió el pequeño acúmulo de contraste, correspondiente al hemangioma, que no aumentaba con el tiempo y permaneció estable en fases tardías (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>), al igual que en el ojo contralateral, que no ha necesitado tratamiento. El paciente permanece estable, sin tratamiento, hasta la fecha, con un tiempo de seguimiento de 13 meses.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Discusión</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presencia de un HCR junto con alguna lesión característica (hemangioblastoma cerebral, feocromocitoma…) nos confirma el diagnóstico de la enfermedad de VHL<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuando la localización de estos tumores es peripapilar, el manejo es complicado, sobre todo si la AV es relativamente buena, ya que los distintos tratamientos pueden ocasionar lesiones a las estructuras adyacentes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Las diferentes guías recomiendan la observación en pacientes asintomáticos en los que el tumor permanece estable. Se han propuesto múltiples tratamientos como la fotocoagulación láser, la terapia fotodinámica (TFD) o el tratamiento anti-VEGF, entre otros<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La eficacia del tratamiento antiangiogénico se explica debido a que las células estromales, que forman el componente neoplásico del hemangioma, presentan una sobreexpresión del VEGF<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Las fenestraciones existentes en los capilares del hemangioma hacen que, tras el tratamiento anti-VEGF, haya una difusión localizada del contraste, que disminuye la actividad exudativa o hemorrágica de la lesión. Ach et al. describen buenos resultados, tras 9 dosis de bevacizumab, en el tratamiento de un HCR progresivo, situado en media periferia, al conseguir frenar el crecimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Chelala et al. obtuvieron una mejoría en el tamaño y en la exudación de un HCR yuxtapapilar con una única inyeccion de ranibizumab<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Ziemssen et al. refieren una evolución favorable de HCR tratados mediante bevacizumab y TFD, en cuanto a la disminución del tamaño del tumor, su exudación y la agudeza visual; defienden que la asociación de un anti-VEGF permite reducir la fluencia del tratamiento con TFD y minimizar el daño a estructuras vecinas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Se ha postulado que los anti-VEGF pueden ser eficaces en el tratamiento de tumores pequeños, ya que en ellos existe una mayor tasa de proliferación celular sensible a la inhibición de la angiogénesis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Además, de los tratamientos propuestos, es el que menos complicaciones potenciales puede causar, lo cual es extremadamente importante debido a que nos encontramos en la zona más sensible de la retina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Pensamos que aflibercept puede ser un fármaco útil debido a la eficacia que ha demostrado en otras dolencias retinianas que producen un DEP<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> que, en nuestro caso, es debido al componente endofítico del tumor asociado al importante sangrado. De esta manera hemos podido controlar las complicaciones asociadas al HCR y conseguir la restauración de la AV del paciente con el tratamiento con aflibercept en monoterapia, sin producir daños en las estructuras vecinas a la lesión.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Conflicto de intereses</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres906181" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Discusión" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec886628" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres906182" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Case report" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Discussion" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec886627" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 7 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2016-11-29" "fechaAceptado" => "2016-12-27" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec886628" "palabras" => array:5 [ 0 => "Feocromocitoma" 1 => "Hemangioma capilar retiniano" 2 => "Hemorragia subretiniana yuxtapapilar" 3 => "Enfermedad de von Hippel Lindau" 4 => "Aflibercept" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec886627" "palabras" => array:5 [ 0 => "Phaeochromocytoma" 1 => "Retinal capillary haemangioma" 2 => "Subretinal juxtapapillary haemorrhage" 3 => "Von Hippel Lindau disease" 4 => "Aflibercept" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:3 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Varón de 45 años, con antecedentes personales de feocromocitoma suprarrenal, que presenta una hemorragia subretiniana yuxtapapilar en el ojo izquierdo y un pequeño tumor vascular asintomático en el ojo contralateral. Con los hallazgos mencionados, el paciente fue diagnosticado de hemangioma capilar retiniano bilateral en el contexto de una enfermedad de von Hippel Lindau y se pautó aflibercept intravítreo, con una buena evolución del cuadro.</p></span> <span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusión</span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Se han propuesto múltiples tratamientos para el manejo del hemangioma capilar retiniano yuxtapapilar, con unos resultados variables. El aflibercept intravítreo puede ser un tratamiento de utilidad, con un buen perfil de seguridad.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Discusión" ] ] ] "en" => array:3 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Case report</span><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A 45 year-old man with a history of adrenal phaeochromocytoma presented with a subretinal juxtapapillary haemorrhage on his left eye and a small asymptomatic vascular tumour in the contralateral eye. With the mentioned findings, the patient was diagnosed with bilateral retinal capillary haemangioma in the context of a von Hippel Lindau disease. Intravitreal aflibercept was prescribed, with a good outcome of the disease.</p></span> <span id="abst0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Discussion</span><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Many treatments have been proposed for the management of juxtapapillary retinal capillary haemangioma with variable results. Intravitreal aflibercept can be a useful treatment with a good safety profile.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Case report" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Discussion" ] ] ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1500 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 299067 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imágenes del OD: a) retinografía, c) angiografía, e) OCT. 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